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Vol. 14. Num. 6.November - December 2018
Pages 317-382
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Vol. 14. Num. 6.November - December 2018
Pages 317-382
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DOI: 10.1016/j.reumae.2017.04.006
Recurrent Multifocal Osteomyelitis in Children: Experience in a Tertiary Care Center
Osteomielitis multifocal recurrente en niños: experiencia de un centro de tercer nivel
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Ana Belén Ariza Jiméneza,
Corresponding author
micodemas@hotmail.com

Corresponding author.
, Esmeralda Núñez Cuadrosb, Rocío Galindo Zavalab, Leticia Núñez Caroa, Gisela Díaz-Cordobés Regoc, Antonio Urda Cardonaa
a UGC Pediatría, Hospital Materno-Infantil de Málaga, Málaga, Spain
b Unidad de Reumatología Pediátrica, Hospital Materno-Infantil de Málaga, Málaga, Spain
c UGC Reumatología, Hospital Regional Universitario de Málaga, Málaga, Spain
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Tables (4)
Table 1. Criteria of Jansson for Diagnosis of CROM.
Table 2. Treatment Protocol for Patient With CROM Used in Our Centre.
Table 3. Administration Protocol for Pamidronate in Paediatric Patients Diagnosed With CROM Used in Our Centre.
Table 4. Epidemiological, Clinical and Diagnostic, Therapeutic Features of the Sample.
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Abstract
Introduction

Chronic recurrent multifocal osteomyelitis is a rare aseptic bone inflammation that affects paediatric patients. Its management and treatment have not yet been standardised.

Methods

Retrospective, descriptive study of patients under 14 years of age diagnosed with chronic nonbacterial osteomyelitis (CNBO) in a tertiary hospital. We included patients diagnosed over the last 6 years (2010–2015) who met the Jansson criteria. The clinical and radiological characteristics of CNBO were analysed, as was the outcome after different therapeutic options.

Results

We report 12 patients, with a mean age of 11 years (±1.6 standard deviation [SD]) and female predominance (10:2). The mean number of foci was 3.5 (±2.2 SD). The most common locations were ankle (58%), clavicle (50%), sternum (33%) and hip (25%). The mean disease duration was 10.5 months (±10.3 SD), and the median time to diagnosis was 2.38 months (range 0.17–16). Bone scintigraphy detected asymptomatic foci in 33% and we detected lytic lesions in 50% through magnetic resonance imaging. Biopsy was performed in 60%; 2/12 (16%) were associated with inflammatory disease and 1/12 (8.3%) later developed lymphoma. In all, 58% received antibiotic therapy with little response, 100% anti-inflammatory agents, 50% systemic corticosteroids, 41.6% methotrexate/pamidronate and 16% anti-tumour necrosis factor (TNF) α. The mean duration of treatment was 14.8 months (±12.4 SD) and 66% had recurrences. Currently, 83% are in clinical remission without treatment.

Conclusions

When CNBO is refractory to treatment with anti-inflammatory drugs, intravenous pamidronate can be an alternative. Anti-TNF drugs can be considered in patients who fail with pamidronate, as can agents associated with other autoimmune conditions.

Keywords:
Nonbacterial osteomyelitis
Chronic recurrent multifocal osteomyelitis
Children
Pamidronate
Tumour necrosis factor α inhibitor therapy
Resumen
Introducción

La osteomielitis multifocal crónica recurrente es una inflamación ósea aséptica poco frecuente en pediatría cuyo abordaje y tratamiento no está estandarizado.

Métodos

Estudio descriptivo retrospectivo de menores de 14 años a quienes se diagnosticó osteomielitis crónica no bacteriana (OCNB) en un hospital de tercer nivel. Se incluyeron los pacientes diagnosticados en los últimos 6 años (2010-2015), y que cumplían los criterios de Jansson. Se analizaron las características clínicas y radiológicas, y su evolución tras las diferentes opciones terapéuticas.

Resultados

Se analizaron 12 casos, con 11 años de media (±1,6 desviaciones estándar [DE]), y predominio femenino (10:2). La media de focos fue de 3,5 (±2,2 DE). Las localizaciones más frecuentes fueron: tobillo (58%), clavícula (50%), esternón (33%) y cadera (25%). La media de tiempo de evolución fue de 10,5 meses (±10,3 DE) y la mediana hasta el diagnóstico de 2,38 meses (0,17-16). En el 33% se detectaron focos asintomáticos con gammagrafía ósea y en el 50% lesiones líticas con resonancia. Se realizó biopsia en el 60%; 2/12 (16%) asociaron patología inflamatoria y 1/12 (8,3%) desarrolló linfoma posteriormente. El 58% recibieron tratamiento antibiótico con escasa respuesta, el 100% antiinflamatorios, y el 50% corticoides sistémicos. El 41,6% requirieron metotrexato o pamidronato, y el 16% anti-TNFα. La media de tiempo de tratamiento fue de 14,8 meses (±12,4 DE), presentando recurrencias el 66%. Actualmente el 83% se encuentran en remisión clínica sin tratamiento.

Conclusiones

En OCNB refractarias a antiinflamatorios, el pamidronato intravenoso podría constituir una alternativa terapéutica en niños. Los fármacos anti-TNFα podrían considerarse en pacientes con fracaso a pamidronato, o aquellos que asocien entidades autoinmunes.

Palabras clave:
Osteítis no bacteriana
Osteomielitis multifocal crónica recurrente
Niños
Pamidronato
Tratamiento antifactor de necrosis tumoral alfa

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