Publique en esta revista
Información de la revista
Compartir
Compartir
Descargar PDF
Más opciones de artículo
Visitas
21
Caso clínico
DOI: 10.1016/j.reuma.2018.03.004
Acceso a texto completo
Osificación heterotópica de las piernas en un varón
Report of a man with heterotopic ossification of the legs
Visitas
21
Mónica García-Arpaa,
Autor para correspondencia
mgarciaa73@yahoo.es

Autor para correspondencia.
, Miguel A. Flores-Terrya, Monserrat Franco-Muñoza, Natalia Villasanti-Rivasb, Lucía González-Ruiza, M. Eugenia Banegas-Illescasc
a Servicio de Dermatología, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
c Servicio de Radiodiagnóstico, Hospital General Universitario de Ciudad Real, Ciudad Real, España
Este artículo ha recibido
21
Visitas
Recibido 11 diciembre 2017, Aceptado 07 marzo 2018
Información del artículo
Resumen
Texto Completo
Bibliografía
Descargar PDF
Estadísticas
Figuras (1)
Resumen

La osificación heterotópica es un trastorno infrecuente que consiste en el depósito de tejido óseo extraesquelético. En la piel, puede ser primario, en el contexto de síndromes genéticos, o secundario a trastornos muy diversos. Dentro de las formas secundarias, la osificación subcutánea de las piernas por insuficiencia venosa crónica es una complicación infrecuente y poco reportada. Presentamos un paciente con osificación subcutánea de las piernas secundaria a insuficiencia venosa y revisamos la literatura.

Palabras clave:
Calcinosis cutis
Osificación subcutánea
Paniculitis osificante
Insuficiencia venosa crónica
Abstract

Heterotopic ossification is an uncommon disorder that consists of deposition of ectopic bone outside the extraskeletal tissues. In the skin, it can be primary, in association with genetic syndromes, or be secondary to different disorders. The latter include subcutaneous ossification of the legs in chronic venousinsufficiency, an infrequent and unrecognized complication. We report the case of a patient with subcutaneous ossification of both legs secondary to venous insufficiency and review the literature.

Keywords:
Cutaneous calcinosis
Subcutaneous ossification
Panniculitis ossificans
Chronic venous insufficiency
Texto Completo
Introducción

La osificación heterotópica (OH) consiste en la formación de hueso extraesquelético y en la piel se debe a múltiples causas. Presentamos un caso de OH subcutánea (OHSC) de las piernas en relación con insuficiencia venosa crónica (IVC).

Observación clínica

Varón de 66 años con antecedentes de fibrilación auricular, ictus isquémico con hemiplejia derecha, e IVC con trombosis venosa profunda izquierda en 2005 que consultaba por endurecimiento progresivo y ligeramente doloroso de las piernas, desde hacía 3 meses. A la palpación, se evidenció consistencia pétrea subcutánea en la región posterior y laterales de los dos tercios inferiores, principalmente la izquierda. Las radiografías mostraron opacidades reticuladas subcutáneas de densidad ósea. Se realizó biopsia, apreciando al corte consistencia ósea del subcutáneo, evidenciando osificación en dermis profunda y grasa (fig. 1, imágenes A y B). La analítica (incluyendo metabolismo fósforo-cálcico), radiografía de tórax y eco abdominal fueron normales. La gammagrafía ósea mostró hipercaptación en partes blandas de las piernas fundamentalmente la izquierda y la TAC, placas lineales de aspecto trabecular/reticular en el subcutáneo de ambas (fig. 1, imágenes C y D). Dada la levedad de la sintomatología, el paciente no demandó tratamiento y fue perdido en el seguimiento.

Figura 1.
(0,52MB).

Biopsia. A) Panorámica que muestra epidermis atrófica, telangiectasias en dermis, con área de osificación en dermis profunda y grasa (círculo) (hematoxilina-eosina 4 X). B) Esta área, a mayor detalle, en dermis profunda y tejido celular subcutáneo: trabéculas óseas englobando tejido adiposo (hematoxilina-eosina 40 X). C y D) TAC sin contraste: placas lineales de densidad ósea, de aspecto trabecular/reticular en el tejido celular subcutáneo a lo largo del perímetro de ambas piernas, más evidente en la izquierda, fundamentalmente de la cara externa. Se observa ateromatosis arterial y asimetría en el tamaño de las piernas debido a antigua hemiplejia derecha.

Discusión

La OH cutánea se debe a causas muy variadas. Las formas primarias son muy raras apareciendo en síndromes hereditarios y en las distintas variedades de osteoma cutis. La gran mayoría de OHSC o paniculitis osificante son secundarias a lesiones preexistentes heterogéneas, incluyendo calcificaciones. La asociación de OHSC e IVC, fue descrita por Lippman en 1957 en 23 pacientes1 aportando después 37 más, concluyendo que ocurría en el 10% de IVC2. Posteriormente, se han publicado casos aislados3–6 y las escasas revisiones existentes se refieren a IVC y calcificación distrófica subcutánea por los hallazgos radiológicos7,8. En una de ellas, la calcificación se producía en un 17,5% de 40 casos con IVC7; en otra, de 20 IVC graves de larga evolución, en un 65%, hallándose OHSC en un 20% de los biopsiados8. La incidencia de la OHSC en IVC es desconocida, aunque posiblemente infradiagnosticada, pudiendo ser un hallazgo casual. Afecta principalmente a mujeres, mayores de 50 años y obesas con IVC de larga evolución. Se manifiesta con nódulos y placas subcutáneas, pétreas, uni- o bilaterales, generalmente asintomático2-8aunque en casos avanzados puede provocar dolor, deformidad articular y atrapamientos nerviosos9. La piel suprayacente puede ser normal, mostrar signos de IVC, úlceras venosas y más raramente, livedo racemosa6, y no se afecta fascia ni músculo. El estudio analítico incluyendo metabolismo del fósforo-calcio es normal. La biopsia, prueba de elección, es similar a otras OH cutáneas, mostrando depósitos de hueso en dermis y grasa. En la radiografía se observan opacidades subcutáneas, difusas o reticuladas, afectando el perímetro de la pierna y puede asociarse a periostitis por IVC10. La ecografía es una técnica barata, rápida y accesible que se considera de elección en el diagnóstico precoz de calcificación y osificación, debido a que la radiografía simple puede no mostrar alteraciones hasta pasados 10-14días11. La osificación muestra imágenes hiperecogénicas con artefacto de sombra acústica posterior en el subcutáneo, mostrando las calcificaciones menor ecogenicidad6,9. La gammagrafía ósea también es muy sensible en el diagnóstico precoz, no así la TAC y la resonancia, que permitirían valorar la extensión.

Se desconoce la patogénesis de la OHSC en la IVC, la cual no siempre va precedida de calcificación. El edema y/o inflamación persistente, conduciría a la necrosis celular con liberación de células y mediadores inflamatorios, provocando osificación. También se postula que células mesenquimales pluripotenciales o los propios adipocitos, se transformarían en hueso, o que progenitores óseos latentes del tejido afecto y circundante, o incluso circulantes, se diferenciarían hacia osteoblastos6,8.

La detección precoz de calcificación y OHSC en la IVC es importante para detener la progresión ya que no hay tratamiento efectivo, recomendándose desbridamiento o extirpación, si es posible. En otros casos de OHSC se ha empleado diltiazem, probenecid, minociclina, hidróxido de aluminio y bifosfonatos, con resultados favorables; quizá el tiosulfato sódico podría ser una opción como en la calcificación distrófica9.

Conclusiones

Presentamos un nuevo caso de OHSC en relación con IVC de larga evolución; quizá la inmovilidad debida a la hemiplejia derecha (empeorando la IVC) y principalmente, la TVP izquierda, hayan influido en su aparición. Aunque la biopsia es la prueba de referencia, la ecografía parece la técnica de elección en el diagnóstico precoz9.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Bibliografía
[1]
H.I. Lippmann
Subcutaneous ossification in chronic venous insufficiency; presentation of 23 cases: a preliminary report
Angiology., 8 (1957), pp. 378-396 http://dx.doi.org/10.1177/000331975700800502
[2]
H.I. Lippmann, R.R. Goldin
Subcutaneous ossification of the legs in chronic venous insufficiency
Radiology., 74 (1960), pp. 279-288 http://dx.doi.org/10.1148/74.2.279
[3]
R.E. Condon, H.N. Harkins
Subcutaneous bone formation in chronic venous insufficiency of the legs
Ann Surg., 157 (1963), pp. 27-32
[4]
I. Sarkany, L. Kreel
Subcutaneous ossification of the legs in chronic venous stasis
Br Med J., 2 (1966), pp. 27-28
[5]
D.E. Cafasso, D.K. Bowen, S.A. Kinkennon, M.D. Stanbro, D.C. Kellicut
Heterotopic ossificans in chronic venous insufficiency: a new consideration for clinical, aetiology, anatomy and pathophysiology staging
Phlebology., 28 (2013), pp. 361-365 http://dx.doi.org/10.1258/phleb.2012.012050
[6]
C. Lekich, K. Parsi
Heterotopic ossification of small saphenous vein and panniculitis ossificans of chronic venous insufficiency presenting with livedo racemosa
Phlebology., 29 (2014), pp. 401-406 http://dx.doi.org/10.1177/0268355513495829
[7]
A. Piry, F. Vin, F.A. Allaert
Inflammation and subcutaneous calcification of venous origins
Phlebologie., 45 (1992), pp. 41-47
[8]
S. Tokoro, T. Satoh, Y. Okubo, K. Igawa, H. Yokozeki
Latent dystrophic subcutaneous calcification in patients with chronic venous insufficiency
Acta Derm Venereol., 89 (2009), pp. 505-508 http://dx.doi.org/10.2340/00015555-0680
[9]
M. Lorente-Luna, F. Alfageme-Roldán, C. González-Lois
Ultrasound diagnosis of calcified skin deposits
Actas Dermosifiliogr., 106 (2015), pp. 586-588 http://dx.doi.org/10.1016/j.ad.2014.12.020
[10]
J.M. Pujol, A. Pros, J. Blancb, J. Mallofre, M. Ciria
Calcificaciones subcutáneas y periostitis en extremidades inferiores en imágenes
Rev Esp Reumatol, 27 (2000), pp. 137-140
[11]
R. Bodley, A. Jamous, D. Short
Ultrasound in the early diagnosis of heterotopic ossification in patients with spinal injuries
Paraplegia., 31 (1993), pp. 500-506 http://dx.doi.org/10.1038/sc.1993.81
Copyright © 2018. Sociedad Española de Reumatologña y Colegio Mexicano de Reumatologña
Idiomas
Reumatología Clínica

Suscríbase al Newsletter

Opciones de artículo
Herramientas
es en
Política de cookies Cookies policy
Utilizamos cookies propias y de terceros para mejorar nuestros servicios y mostrarle publicidad relacionada con sus preferencias mediante el análisis de sus hábitos de navegación. Si continua navegando, consideramos que acepta su uso. Puede cambiar la configuración u obtener más información aquí. To improve our services and products, we use "cookies" (own or third parties authorized) to show advertising related to client preferences through the analyses of navigation customer behavior. Continuing navigation will be considered as acceptance of this use. You can change the settings or obtain more information by clicking here.
es en

¿Es usted profesional sanitario apto para prescribir o dispensar medicamentos?

Are you a health professional able to prescribe or dispense drugs?