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Solente y Gol&#233;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> en 1935&#44; quienes reconocieron su car&#225;cter familiar y describieron 3 formas de presentaci&#243;n&#58; completa &#40;hipocratismo digital&#44; paquidermia y periostosis&#41;&#44; incompleta &#40;sin paquidermia&#41; y <span class="elsevierStyleItalic">frustra</span> &#40;paquidermia prominente con escasas manifestaciones esquel&#233;ticas&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paquidermoperiostosis representa alrededor del 5&#37; del total de las osteoartropat&#237;as hipertr&#243;ficas&#44; pero no se conoce su prevalencia en la poblaci&#243;n general&#46; Jajic et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> comunicaron 5 casos de OHP entre los pacientes atendidos durante un mes&#44; en total 1&#46;280&#44; en las consultas externas de distintas especialidades m&#233;dicas&#44; lo que supuso el 0&#44;16&#37;&#46; Tiene un marcado predominio en varones &#40;7&#8211;9&#58;1&#41; y presenta agregaci&#243;n familiar en el 25 al 38&#37; de los casos&#44; postul&#225;ndose mayoritariamente una herencia autos&#243;mica dominante&#46; Los principales motivos de consulta m&#233;dica son las manifestaciones dermatol&#243;gicas y osteoarticulares&#44; entre las que destacan ostealgias&#44; hipocratismo digital&#44; as&#237; como dolor y tumefacci&#243;n articular&#44; siendo estos 2 &#250;ltimos capaces de inducir confusi&#243;n diagn&#243;stica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; Por este motivo hemos considerado de inter&#233;s describir 2 varones j&#243;venes con OHP&#44; pertenecientes a la misma familia&#44; cuyo motivo de consulta fueron las manifestaciones en el aparato locomotor&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Casos cl&#237;nicos</span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 30 a&#241;os que consult&#243; por tumefacci&#243;n y dolor de caracter&#237;sticas mec&#225;nicas en las rodillas y tobillos&#44; s&#237;ntomas iniciados en la adolescencia y que llegaron a ser incapacitantes&#46; Hab&#237;a sido evaluado en los servicios de cirug&#237;a ortop&#233;dica&#44; traumatolog&#237;a y reumatolog&#237;a de su &#225;rea sanitaria&#44; donde le diagnosticaron una artritis idiop&#225;tica juvenil&#46; Fue tratado con varios antiinflamatorios no esteroideos y bajas dosis de prednisona&#44; as&#237; como con sales de oro intramusculares&#44; f&#225;rmacos a los que tuvo una escasa respuesta&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n destacaba facies seborreica con surcos nasogenianos y pliegues frontales prominentes &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; dedos de las manos y pies cortos con deformidad distal en &#171;palillo de tambor&#187;&#44; u&#241;as en &#171;vidrio de reloj&#187; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>B&#41; con &#225;ngulo de Lovibond de 206&#176;&#44; ensanchamiento de las piernas que les proporcionaba una morfolog&#237;a tubular&#44; as&#237; como escoliosis dorsal dextroconvexa&#46; En las rodillas se apreciaba aumento de la temperatura local&#44; moderado derrame y restricci&#243;n leve y dolorosa de la flexi&#243;n a 110&#176; en la derecha y 105&#176; en la izquierda&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los an&#225;lisis mostraron una ligera elevaci&#243;n de la VSG &#40;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;primera<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#59; normal&#60;15&#41; y de la prote&#237;na C reactiva &#40;5&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#59; normal&#60;5&#41;&#46; Los siguientes par&#225;metros fueron normales o negativos&#58; hemograma&#44; glucosa&#44; urea&#44; creatinina&#44; GOT-ASAT&#44; GPT-ALAT&#44; GGT&#44; fosfatasas alcalinas&#44; bilirrubina&#44; colesterol&#44; triglic&#233;ridos&#44; lacticodehidrogenasa &#40;LDH&#41;&#44; creatinincinasa &#40;CK&#41;&#44; calcio&#44; f&#243;sforo&#44; sodio&#44; potasio&#44; cloro&#44; proteinograma&#44; sideremia&#44; ferritina&#44; TSH&#44; T4L&#44; GH&#44; dosificaci&#243;n de inmunoglobulinas &#40;IgM&#44; IgG&#44; IgA&#41;&#44; complemento &#40;C3&#44; C4&#41;&#44; factor reumatoide &#40;l&#225;tex&#41;&#44; anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y serolog&#237;a lu&#233;tica &#40;trepon&#233;mica y reag&#237;nica&#41;&#46; Mediante artrocentesis se obtuvieron 21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de l&#237;quido sinovial de la rodilla derecha y 32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de la rodilla izquierda&#44; de aspecto mec&#225;nico en ambos casos&#44; y cuyo an&#225;lisis mostr&#243; 320<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cel&#47;mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> con predominio linfocitario &#40;90&#37;&#41; y concentraciones normales de glucosa&#46; No se observaron cristales mediante microscop&#237;a &#243;ptica con luz polarizada&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron radiograf&#237;as de t&#243;rax&#44; columna vertebral&#44; pelvis&#44; manos&#44; rodillas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; tobillos y pies&#44; que demostraron ensanchamiento de la cortical y periostosis en la di&#225;fisis y met&#225;fisis de los huesos largos &#40;tibia&#44; peron&#233;&#44; f&#233;mur&#41;&#46; No se identificaron signos de acroosteolisis en las falanges distales&#46; Las ecograf&#237;as abdominal y card&#237;aca fueron normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos cl&#237;nicos y radiol&#243;gicos llevaron al diagn&#243;stico de OHP y el paciente fue tratado con etoricoxib &#40;90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y con &#225;cido risedr&#243;nico &#40;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;semana&#41;&#44; a lo que sigui&#243; una mejor&#237;a cl&#237;nica gradual&#46; Durante los 3 a&#241;os de seguimiento no se han producido nuevos episodios de artritis y las artralgias han disminuido en intensidad&#44; permiti&#233;ndole todas las actividades de la vida diaria&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 24 a&#241;os&#44; que consult&#243; por tumefacci&#243;n y dolor de caracter&#237;sticas mec&#225;nicas en las rodillas y tobillos&#46; Estos s&#237;ntomas se hab&#237;an iniciado a los 16 a&#241;os y hab&#237;an motivado su estudio en otro centro&#44; donde los an&#225;lisis mostraron anemia hipocr&#243;mica microc&#237;tica asociada a ferropenia e hiperglucemias en rango diab&#233;tico asociadas a bajas concentraciones s&#233;ricas de insulina&#46; Una endoscopia digestiva alta hab&#237;a demostrado engrosamiento de los pliegues g&#225;stricos &#40;gastritis hipertr&#243;fica&#41;&#46; La colonoscopia fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El fenotipo era similar al de su hermano mayor &#40;caso 1&#41;&#44; adem&#225;s de presentar lesiones de acn&#233; inflamatorio &#40;regiones facial e interescapular&#41;&#44; edemas con f&#243;vea en la mitad distal de las piernas y regi&#243;n perimaleolar&#44; dedos en &#171;palillo de tambor&#187; &#40;&#225;ngulo de Lovibond de 202&#176;&#41; y un soplo telesist&#243;lico eyectivo&#44; m&#225;s audible en el foco a&#243;rtico&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La VSG y la prote&#237;na C reactiva estaban algo elevadas&#44; con valores de 23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;1&#46;<span class="elsevierStyleSup">a</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h y 5&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#44; respectivamente&#46; Excepto hiperglucemia &#40;121<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41;&#44; hiposideremia &#40;23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#59; normal&#58; 50 a 160<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41; e hipoferritinemia &#40;11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#59; normal&#58; 15 a 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#41;&#44; los siguientes par&#225;metros de laboratorio fueron normales&#58; urea&#44; creatinina&#44; transaminasas&#44; GGT&#44; fosfatasas alcalinas&#44; bilirrubina&#44; colesterol&#44; triglic&#233;ridos&#44; LDH&#44; CK&#44; calcio&#44; f&#243;sforo&#44; sodio&#44; potasio&#44; cloro&#44; proteinograma&#44; TSH&#44; T4L&#44; GH&#44; dosificaci&#243;n de inmunoglobulinas y de complemento s&#233;rico &#40;C3&#44; C4&#41;&#46; No se detectaron factor reumatoide&#44; ANA&#44; ANCA ni anticuerpos frente a <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorferi</span> y la serolog&#237;a lu&#233;tica &#40;trepon&#233;mica y reag&#237;nica&#41; fue negativa&#46; La sangre oculta en heces fue repetidamente negativa&#46; Mediante artrocentesis de la rodilla derecha&#44; se obtuvieron 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de l&#237;quido sinovial de aspecto mec&#225;nico&#44; cuyo an&#225;lisis mostr&#243; 240<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cel&#47;mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> con predominio linfocitario &#40;95&#37;&#41;&#44; concentraciones normales de glucosa y prote&#237;nas&#44; as&#237; como ausencia de cristales &#40;microscopia &#243;ptica con luz polarizada&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a de t&#243;rax fue normal&#46; En la serie &#243;sea&#44; los principales hallazgos fueron el acortamiento y mayor grosor de las falanges de manos y pies&#44; que le daban aspecto tubular&#44; as&#237; como periostosis espiculada en el tercio inferior de la di&#225;fisis tibial&#46; El estudio ecocardiogr&#225;fico fue informado como normal &#40;soplo sist&#243;lico funcional&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue tratado con etoricoxib &#40;90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y con &#225;cido risedr&#243;nico &#40;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;semana&#41;&#44; con importante mejor&#237;a sintom&#225;tica durante los siguientes 2 a&#241;os de seguimiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno de los familiares de primer y segundo grado presentaba rasgos fenot&#237;picos de OHP&#46;</p></span></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conjunto&#44; se demuestra agregaci&#243;n familiar en algo m&#225;s de un tercio de los pacientes con OHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib12"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span></a> pero&#44; aparte de los hermanos descritos&#44; no pudimos localizar otros miembros de primer o segundo grado con fenotipo caracter&#237;stico&#46; La herencia autos&#243;mica dominante con expresi&#243;n variable y penetraci&#243;n incompleta constituye el principal modo de transmisi&#243;n de la paquidermoperiostosis&#59; sin embargo&#44; en algunos enfermos&#44; la herencia ha sido de tipo autos&#243;mico recesivo e incluso ligada al cromosoma X<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;14&#44;15</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se conoce la etiopatogenia de la OHP&#46; Jajic et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib16"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a> comunicaron una mayor prevalencia del HLA-B12&#44; que no se ha confirmado en otros estudios&#46; Tambi&#233;n se ha sugerido un papel patog&#233;nico del factor de crecimiento endotelial vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a> por la buena respuesta a octreotida y el frecuente hallazgo de hipertrofia endotelial capilar en las biopsias de piel&#46; Recientemente&#44; se han descrito mutaciones del gen que codifica la enzima 15-hidroxiprostaglandina-dehidrogenasa &#40;HPGD&#41; localizado en el cromosoma 4q33-4q34 y que provocar&#237;a altas concentraciones mantenidas de prostaglandina E2&#44; mediador de algunos de los procesos implicados en el hipocratismo digital&#44; engrosamiento cut&#225;neo y periostosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib18"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; Asimismo&#44; Rendina et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib19"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a> hallaron un incremento de las concentraciones de interleucina 6 y desregulaci&#243;n del sistema osteoprotegerina&#47;RANKL&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los estudios histol&#243;gicos de la piel pusieron de manifiesto acantosis e hiperqueratosis epid&#233;rmica&#44; diversos grados de fibrosis y de ectasia capilar en la dermis&#44; as&#237; como hipertrofia de las gl&#225;ndulas seb&#225;ceas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46; Estos hallazgos fueron m&#225;s acusados en la regi&#243;n periungueal&#46; En el tejido &#243;seo se observ&#243; hiperostosis cortical y engrosamiento del periostio con haces de tejido conjuntivo parcialmente hialinizado e hiperplasia vascular&#44; junto con una disminuci&#243;n de la proporci&#243;n de hueso trabecular&#46; En casos de artritis&#44; la membrana sinovial mostr&#243; congesti&#243;n vascular y edema del estroma&#44; infiltraci&#243;n por linfocitos y monocitos e incluso formaci&#243;n de fol&#237;culos linf&#225;ticos solitarios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los s&#237;ntomas de la OHP suelen hacerse patentes durante la pubertad y son m&#225;s intensos y frecuentes en los varones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Entre las manifestaciones dermatol&#243;gicas&#44; al igual que lo observado en nuestros dos casos&#44; cabe mencionar hipersecreci&#243;n seb&#225;cea asociada a lesiones de acn&#233;&#44; hiperhidrosis&#44; engrosamiento cut&#225;neo o paquidermia&#44; que origina profundos surcos nasogenianos y frontales&#44; as&#237; como los edemas en las piernas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5&#44;6&#44;13</span></a>&#46; Son menos frecuentes la ptosis palpebral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;20&#44;21</span></a>&#44; el desarrollo de pliegues cerebriformes en el cuero cabelludo y frente &#40;<span class="elsevierStyleItalic">cutis verticis gyrata</span>&#41;&#44; as&#237; como la rarefacci&#243;n del vello facial y p&#250;bico&#46; En el aparato locomotor destacan los dedos en &#171;palillo de tambor&#187;&#44; las artralgias &#40;50-70&#37;&#41; y ostealgias&#44; que empeoran con la ingesta de alcohol&#44; as&#237; como el derrame articular&#44; sobre todo en las rodillas y los tobillos&#44; generalmente de caracter&#237;sticas no inflamatorias&#46; Sin embargo&#44; como ocurri&#243; en nuestros casos&#44; un tercio de los pacientes presenta tumefacci&#243;n&#44; dolor e impotencia funcional&#44; de suficiente intensidad como para interferir con las actividades de la vida diaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;12</span></a>&#44; lo que plantea un diagn&#243;stico diferencial con las artropat&#237;as inflamatorias&#46; Adem&#225;s&#44; la comorbilidad es posible y se ha comunicado la asociaci&#243;n de paquidermoperiostosis con espondilitis anquilosante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib22"><span class="elsevierStyleSup">22</span></a>&#44; artritis reumatoide<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> y reumatismo palindr&#243;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib23"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito coexistencia de onicopat&#237;a psori&#225;sica y OHP&#44; con la subsiguiente dificultad para la diferenciaci&#243;n con una artritis psori&#225;sica&#44; sobre todo en su variante de onicopaquidermoperiostitis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib24"><span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span></a>&#46; En la paquidermoperiostosis&#44; a diferencia de la osteoartropat&#237;a hipertr&#243;fica secundaria&#44; es excepcional la observaci&#243;n de artritis sim&#233;tricas con intenso componente inflamatorio o con proliferaci&#243;n sinovial villonodular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib14"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Es posible la paquidermia con m&#237;nima afectaci&#243;n &#243;sea y manifestaciones osteoarticulares prominentes sin paquidermia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;26&#44;27</span></a>&#46; Otras manifestaciones son ginecomastia&#44; trastornos de la dentici&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib28"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a> y el retraso de las suturas craneales cuando la enfermedad se inicia en la primera infancia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib29"><span class="elsevierStyleSup">29</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la evoluci&#243;n de la OHP pueden desarrollarse neuropat&#237;as compresivas&#44; predominantemente perif&#233;ricas&#44; como el s&#237;ndrome del t&#250;nel carpiano &#40;o tarsiano&#41; y&#44; rara vez&#44; osteonecrosis de la cabeza femoral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib30"><span class="elsevierStyleSup">30</span></a>&#46; En raras ocasiones se han observado fracasos medulares en relaci&#243;n con hiperostosis endostales masivas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las radiograf&#237;as simples permiten observar periostosis en costillas&#44; cr&#225;neo&#44; huesos p&#233;lvicos pero&#44; sobre todo&#44; en los huesos largos&#44; tanto en la di&#225;fisis como en met&#225;fisis y ep&#237;fisis&#46; Otro hallazgo frecuente es la acroosteolisis de las falanges distales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib31"><span class="elsevierStyleSup">31</span></a>&#46; Las gammagraf&#237;as con metilendifosfonato de Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#44; en m&#225;s de un tercio de los pacientes sintom&#225;ticos&#44; objetivan hipercaptaci&#243;n en las &#225;reas de aposici&#243;n peri&#243;stica activa y en las articulaciones con signos inflamatorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aunque se ha realizado en pocos casos&#44; la termograf&#237;a puso de manifiesto hipotermia&#44; a veces intensa&#44; en las partes acras&#46; Mediante capilaroscopia se han visualizado capilares dilatados y tortuosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">M&#225;s del 20&#37; de los pacientes con OHP presenta gastritis hipertr&#243;fica o &#250;lcera g&#225;strica&#44; y en algunos de ellos se han hallado elevadas concentraciones s&#233;ricas de pepsin&#243;geno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;32&#44;33</span></a>&#59; sin embargo&#44; otros procesos del aparato digestivo pueden considerarse asociaciones casuales&#44; como poliposis g&#225;strica&#44; adenocarcinoma g&#225;strico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib34"><span class="elsevierStyleSup">34</span></a>&#44; enfermedad de Crohn<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib35"><span class="elsevierStyleSup">35</span></a> o enteropat&#237;a pierdeprote&#237;nas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib36"><span class="elsevierStyleSup">36</span></a>&#46; Anecd&#243;ticamente tambi&#233;n se ha descrito comorbilidad dermatol&#243;gica como carcinomas escamosos faciales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib37"><span class="elsevierStyleSup">37</span></a>&#44; mucinosis papular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib38"><span class="elsevierStyleSup">38</span></a>&#44; queratodermia palmoplantar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib39"><span class="elsevierStyleSup">39</span></a> o pioderma gangrenoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib40"><span class="elsevierStyleSup">40</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico se establece a partir de los hallazgos cl&#237;nicos y radiogr&#225;ficos&#46; Es necesario excluir las formas secundarias de osteoartropat&#237;a hipertr&#243;fica&#44; mucho m&#225;s frecuentes &#40;95&#37; casos&#41;&#44; especialmente las asociadas a neoplasias pulmonares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib41"><span class="elsevierStyleSup">41</span></a> y&#44; en menor grado&#44; a cirrosis hep&#225;tica&#44; cardiopat&#237;as&#44; enfermedad pulmonar obstructiva cr&#243;nica&#44; bronquiectasias y algunas neoplasias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib42"><span class="elsevierStyleSup">42&#44;43</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como tratamiento sintom&#225;tico de las artralgias y ostealgias se suele emplear antiinflamatorios no esteroideos y cuando coexiste una oligoartritis refractaria puede recurrirse a la infiltraci&#243;n intraarticular de esteroides de dep&#243;sito<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46; No existe un consenso sobre la medicaci&#243;n de fondo&#44; pero se han comunicado buenos resultados en casos aislados o en peque&#241;as series de pacientes con los siguientes f&#225;rmacos&#58; octreotida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>&#44; colquicina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib44"><span class="elsevierStyleSup">44</span></a>&#44; retinoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib45"><span class="elsevierStyleSup">45</span></a>&#44; citrato de tamoxifeno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib46"><span class="elsevierStyleSup">46&#44;47</span></a> y bisfosfonatos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib48"><span class="elsevierStyleSup">48&#44;49</span></a>&#46; La colquicina y los retinoides mejoraron las manifestaciones cut&#225;neas&#44; mientras que el tamoxifeno y los bisfosfonatos aliviaron significativamente los s&#237;ntomas referidos al aparato locomotor&#44; sobre todo&#44; artralgias y ostealgias&#46; El uso de tamoxifeno estuvo basado en el hallazgo previo de sobreexpresi&#243;n de los receptores nucleares para los esteroides asociados a niveles disminuidos de receptores citos&#243;licos para andr&#243;genos y para progesterona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib50"><span class="elsevierStyleSup">50</span></a>&#44; por lo que la reducci&#243;n de la actividad estrog&#233;nica podr&#237;a ser una estrategia terap&#233;utica en la OHP&#46; La administraci&#243;n de bisfosfonatos tiene como objetivo reducir el &#237;ndice de remodelamiento &#243;seo&#44; que est&#225; aumentado en las fases activas de esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib48"><span class="elsevierStyleSup">48&#44;49&#44;51</span></a>&#46; La cirug&#237;a pl&#225;stica se reserva para aquellos pacientes con ptosis palpebral significativa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib52"><span class="elsevierStyleSup">52</span></a> o con trastornos est&#233;ticos graves<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;21</span></a>&#46; En nuestros pacientes&#44; como tratamiento sintom&#225;tico y para reducir la posibilidad de gastropat&#237;a por antiinflamatorios no esteroideos&#44; se administr&#243; etoricoxib&#46; Por otra parte&#44; se recurri&#243; a risedronato oral para el control de las manifestaciones reumatol&#243;gicas con buenos resultados cl&#237;nicos&#46;</p></span></span>"
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Original
Osteoartropatía hipertrófica primaria (paquidermoperiostosis). Aportación de 2 casos familiares y revisión de la literatura
Primary hypertrophic osteoarthropathy (pachydermoperiostosis). Report of two familial cases and literature review
Norberto Gómez Rodríguez
Autor para correspondencia
ngomez@povisa.es

Autor para correspondencia.
, J.. Jesús Ibáñez Ruán, Marisol González Pérez
Servicio de Reumatología, Hospital POVISA, Vigo, Pontevedra, España
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Solente y Gol&#233;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> en 1935&#44; quienes reconocieron su car&#225;cter familiar y describieron 3 formas de presentaci&#243;n&#58; completa &#40;hipocratismo digital&#44; paquidermia y periostosis&#41;&#44; incompleta &#40;sin paquidermia&#41; y <span class="elsevierStyleItalic">frustra</span> &#40;paquidermia prominente con escasas manifestaciones esquel&#233;ticas&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paquidermoperiostosis representa alrededor del 5&#37; del total de las osteoartropat&#237;as hipertr&#243;ficas&#44; pero no se conoce su prevalencia en la poblaci&#243;n general&#46; Jajic et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> comunicaron 5 casos de OHP entre los pacientes atendidos durante un mes&#44; en total 1&#46;280&#44; en las consultas externas de distintas especialidades m&#233;dicas&#44; lo que supuso el 0&#44;16&#37;&#46; Tiene un marcado predominio en varones &#40;7&#8211;9&#58;1&#41; y presenta agregaci&#243;n familiar en el 25 al 38&#37; de los casos&#44; postul&#225;ndose mayoritariamente una herencia autos&#243;mica dominante&#46; Los principales motivos de consulta m&#233;dica son las manifestaciones dermatol&#243;gicas y osteoarticulares&#44; entre las que destacan ostealgias&#44; hipocratismo digital&#44; as&#237; como dolor y tumefacci&#243;n articular&#44; siendo estos 2 &#250;ltimos capaces de inducir confusi&#243;n diagn&#243;stica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib10"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; Por este motivo hemos considerado de inter&#233;s describir 2 varones j&#243;venes con OHP&#44; pertenecientes a la misma familia&#44; cuyo motivo de consulta fueron las manifestaciones en el aparato locomotor&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Casos cl&#237;nicos</span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 30 a&#241;os que consult&#243; por tumefacci&#243;n y dolor de caracter&#237;sticas mec&#225;nicas en las rodillas y tobillos&#44; s&#237;ntomas iniciados en la adolescencia y que llegaron a ser incapacitantes&#46; Hab&#237;a sido evaluado en los servicios de cirug&#237;a ortop&#233;dica&#44; traumatolog&#237;a y reumatolog&#237;a de su &#225;rea sanitaria&#44; donde le diagnosticaron una artritis idiop&#225;tica juvenil&#46; Fue tratado con varios antiinflamatorios no esteroideos y bajas dosis de prednisona&#44; as&#237; como con sales de oro intramusculares&#44; f&#225;rmacos a los que tuvo una escasa respuesta&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploraci&#243;n destacaba facies seborreica con surcos nasogenianos y pliegues frontales prominentes &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; dedos de las manos y pies cortos con deformidad distal en &#171;palillo de tambor&#187;&#44; u&#241;as en &#171;vidrio de reloj&#187; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig&#46; 1</a>B&#41; con &#225;ngulo de Lovibond de 206&#176;&#44; ensanchamiento de las piernas que les proporcionaba una morfolog&#237;a tubular&#44; as&#237; como escoliosis dorsal dextroconvexa&#46; En las rodillas se apreciaba aumento de la temperatura local&#44; moderado derrame y restricci&#243;n leve y dolorosa de la flexi&#243;n a 110&#176; en la derecha y 105&#176; en la izquierda&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los an&#225;lisis mostraron una ligera elevaci&#243;n de la VSG &#40;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;primera<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#59; normal&#60;15&#41; y de la prote&#237;na C reactiva &#40;5&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#59; normal&#60;5&#41;&#46; Los siguientes par&#225;metros fueron normales o negativos&#58; hemograma&#44; glucosa&#44; urea&#44; creatinina&#44; GOT-ASAT&#44; GPT-ALAT&#44; GGT&#44; fosfatasas alcalinas&#44; bilirrubina&#44; colesterol&#44; triglic&#233;ridos&#44; lacticodehidrogenasa &#40;LDH&#41;&#44; creatinincinasa &#40;CK&#41;&#44; calcio&#44; f&#243;sforo&#44; sodio&#44; potasio&#44; cloro&#44; proteinograma&#44; sideremia&#44; ferritina&#44; TSH&#44; T4L&#44; GH&#44; dosificaci&#243;n de inmunoglobulinas &#40;IgM&#44; IgG&#44; IgA&#41;&#44; complemento &#40;C3&#44; C4&#41;&#44; factor reumatoide &#40;l&#225;tex&#41;&#44; anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y serolog&#237;a lu&#233;tica &#40;trepon&#233;mica y reag&#237;nica&#41;&#46; Mediante artrocentesis se obtuvieron 21<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de l&#237;quido sinovial de la rodilla derecha y 32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de la rodilla izquierda&#44; de aspecto mec&#225;nico en ambos casos&#44; y cuyo an&#225;lisis mostr&#243; 320<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cel&#47;mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> con predominio linfocitario &#40;90&#37;&#41; y concentraciones normales de glucosa&#46; No se observaron cristales mediante microscop&#237;a &#243;ptica con luz polarizada&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizaron radiograf&#237;as de t&#243;rax&#44; columna vertebral&#44; pelvis&#44; manos&#44; rodillas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig2">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; tobillos y pies&#44; que demostraron ensanchamiento de la cortical y periostosis en la di&#225;fisis y met&#225;fisis de los huesos largos &#40;tibia&#44; peron&#233;&#44; f&#233;mur&#41;&#46; No se identificaron signos de acroosteolisis en las falanges distales&#46; Las ecograf&#237;as abdominal y card&#237;aca fueron normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig2"></elsevierMultimedia><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos cl&#237;nicos y radiol&#243;gicos llevaron al diagn&#243;stico de OHP y el paciente fue tratado con etoricoxib &#40;90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y con &#225;cido risedr&#243;nico &#40;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;semana&#41;&#44; a lo que sigui&#243; una mejor&#237;a cl&#237;nica gradual&#46; Durante los 3 a&#241;os de seguimiento no se han producido nuevos episodios de artritis y las artralgias han disminuido en intensidad&#44; permiti&#233;ndole todas las actividades de la vida diaria&#46;</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 24 a&#241;os&#44; que consult&#243; por tumefacci&#243;n y dolor de caracter&#237;sticas mec&#225;nicas en las rodillas y tobillos&#46; Estos s&#237;ntomas se hab&#237;an iniciado a los 16 a&#241;os y hab&#237;an motivado su estudio en otro centro&#44; donde los an&#225;lisis mostraron anemia hipocr&#243;mica microc&#237;tica asociada a ferropenia e hiperglucemias en rango diab&#233;tico asociadas a bajas concentraciones s&#233;ricas de insulina&#46; Una endoscopia digestiva alta hab&#237;a demostrado engrosamiento de los pliegues g&#225;stricos &#40;gastritis hipertr&#243;fica&#41;&#46; La colonoscopia fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El fenotipo era similar al de su hermano mayor &#40;caso 1&#41;&#44; adem&#225;s de presentar lesiones de acn&#233; inflamatorio &#40;regiones facial e interescapular&#41;&#44; edemas con f&#243;vea en la mitad distal de las piernas y regi&#243;n perimaleolar&#44; dedos en &#171;palillo de tambor&#187; &#40;&#225;ngulo de Lovibond de 202&#176;&#41; y un soplo telesist&#243;lico eyectivo&#44; m&#225;s audible en el foco a&#243;rtico&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La VSG y la prote&#237;na C reactiva estaban algo elevadas&#44; con valores de 23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;1&#46;<span class="elsevierStyleSup">a</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h y 5&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;l&#44; respectivamente&#46; Excepto hiperglucemia &#40;121<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41;&#44; hiposideremia &#40;23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#59; normal&#58; 50 a 160<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl&#41; e hipoferritinemia &#40;11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#59; normal&#58; 15 a 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;ml&#41;&#44; los siguientes par&#225;metros de laboratorio fueron normales&#58; urea&#44; creatinina&#44; transaminasas&#44; GGT&#44; fosfatasas alcalinas&#44; bilirrubina&#44; colesterol&#44; triglic&#233;ridos&#44; LDH&#44; CK&#44; calcio&#44; f&#243;sforo&#44; sodio&#44; potasio&#44; cloro&#44; proteinograma&#44; TSH&#44; T4L&#44; GH&#44; dosificaci&#243;n de inmunoglobulinas y de complemento s&#233;rico &#40;C3&#44; C4&#41;&#46; No se detectaron factor reumatoide&#44; ANA&#44; ANCA ni anticuerpos frente a <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorferi</span> y la serolog&#237;a lu&#233;tica &#40;trepon&#233;mica y reag&#237;nica&#41; fue negativa&#46; La sangre oculta en heces fue repetidamente negativa&#46; Mediante artrocentesis de la rodilla derecha&#44; se obtuvieron 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml de l&#237;quido sinovial de aspecto mec&#225;nico&#44; cuyo an&#225;lisis mostr&#243; 240<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cel&#47;mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> con predominio linfocitario &#40;95&#37;&#41;&#44; concentraciones normales de glucosa y prote&#237;nas&#44; as&#237; como ausencia de cristales &#40;microscopia &#243;ptica con luz polarizada&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">La radiograf&#237;a de t&#243;rax fue normal&#46; En la serie &#243;sea&#44; los principales hallazgos fueron el acortamiento y mayor grosor de las falanges de manos y pies&#44; que le daban aspecto tubular&#44; as&#237; como periostosis espiculada en el tercio inferior de la di&#225;fisis tibial&#46; El estudio ecocardiogr&#225;fico fue informado como normal &#40;soplo sist&#243;lico funcional&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El paciente fue tratado con etoricoxib &#40;90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41; y con &#225;cido risedr&#243;nico &#40;35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;semana&#41;&#44; con importante mejor&#237;a sintom&#225;tica durante los siguientes 2 a&#241;os de seguimiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno de los familiares de primer y segundo grado presentaba rasgos fenot&#237;picos de OHP&#46;</p></span></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conjunto&#44; se demuestra agregaci&#243;n familiar en algo m&#225;s de un tercio de los pacientes con OHP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib12"><span class="elsevierStyleSup">12&#44;13</span></a> pero&#44; aparte de los hermanos descritos&#44; no pudimos localizar otros miembros de primer o segundo grado con fenotipo caracter&#237;stico&#46; La herencia autos&#243;mica dominante con expresi&#243;n variable y penetraci&#243;n incompleta constituye el principal modo de transmisi&#243;n de la paquidermoperiostosis&#59; sin embargo&#44; en algunos enfermos&#44; la herencia ha sido de tipo autos&#243;mico recesivo e incluso ligada al cromosoma X<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;14&#44;15</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se conoce la etiopatogenia de la OHP&#46; Jajic et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib16"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a> comunicaron una mayor prevalencia del HLA-B12&#44; que no se ha confirmado en otros estudios&#46; Tambi&#233;n se ha sugerido un papel patog&#233;nico del factor de crecimiento endotelial vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a> por la buena respuesta a octreotida y el frecuente hallazgo de hipertrofia endotelial capilar en las biopsias de piel&#46; Recientemente&#44; se han descrito mutaciones del gen que codifica la enzima 15-hidroxiprostaglandina-dehidrogenasa &#40;HPGD&#41; localizado en el cromosoma 4q33-4q34 y que provocar&#237;a altas concentraciones mantenidas de prostaglandina E2&#44; mediador de algunos de los procesos implicados en el hipocratismo digital&#44; engrosamiento cut&#225;neo y periostosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib18"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; Asimismo&#44; Rendina et al<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib19"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a> hallaron un incremento de las concentraciones de interleucina 6 y desregulaci&#243;n del sistema osteoprotegerina&#47;RANKL&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los estudios histol&#243;gicos de la piel pusieron de manifiesto acantosis e hiperqueratosis epid&#233;rmica&#44; diversos grados de fibrosis y de ectasia capilar en la dermis&#44; as&#237; como hipertrofia de las gl&#225;ndulas seb&#225;ceas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46; Estos hallazgos fueron m&#225;s acusados en la regi&#243;n periungueal&#46; En el tejido &#243;seo se observ&#243; hiperostosis cortical y engrosamiento del periostio con haces de tejido conjuntivo parcialmente hialinizado e hiperplasia vascular&#44; junto con una disminuci&#243;n de la proporci&#243;n de hueso trabecular&#46; En casos de artritis&#44; la membrana sinovial mostr&#243; congesti&#243;n vascular y edema del estroma&#44; infiltraci&#243;n por linfocitos y monocitos e incluso formaci&#243;n de fol&#237;culos linf&#225;ticos solitarios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los s&#237;ntomas de la OHP suelen hacerse patentes durante la pubertad y son m&#225;s intensos y frecuentes en los varones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Entre las manifestaciones dermatol&#243;gicas&#44; al igual que lo observado en nuestros dos casos&#44; cabe mencionar hipersecreci&#243;n seb&#225;cea asociada a lesiones de acn&#233;&#44; hiperhidrosis&#44; engrosamiento cut&#225;neo o paquidermia&#44; que origina profundos surcos nasogenianos y frontales&#44; as&#237; como los edemas en las piernas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;5&#44;6&#44;13</span></a>&#46; Son menos frecuentes la ptosis palpebral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;20&#44;21</span></a>&#44; el desarrollo de pliegues cerebriformes en el cuero cabelludo y frente &#40;<span class="elsevierStyleItalic">cutis verticis gyrata</span>&#41;&#44; as&#237; como la rarefacci&#243;n del vello facial y p&#250;bico&#46; En el aparato locomotor destacan los dedos en &#171;palillo de tambor&#187;&#44; las artralgias &#40;50-70&#37;&#41; y ostealgias&#44; que empeoran con la ingesta de alcohol&#44; as&#237; como el derrame articular&#44; sobre todo en las rodillas y los tobillos&#44; generalmente de caracter&#237;sticas no inflamatorias&#46; Sin embargo&#44; como ocurri&#243; en nuestros casos&#44; un tercio de los pacientes presenta tumefacci&#243;n&#44; dolor e impotencia funcional&#44; de suficiente intensidad como para interferir con las actividades de la vida diaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;12</span></a>&#44; lo que plantea un diagn&#243;stico diferencial con las artropat&#237;as inflamatorias&#46; Adem&#225;s&#44; la comorbilidad es posible y se ha comunicado la asociaci&#243;n de paquidermoperiostosis con espondilitis anquilosante<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib22"><span class="elsevierStyleSup">22</span></a>&#44; artritis reumatoide<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a> y reumatismo palindr&#243;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib23"><span class="elsevierStyleSup">23</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha descrito coexistencia de onicopat&#237;a psori&#225;sica y OHP&#44; con la subsiguiente dificultad para la diferenciaci&#243;n con una artritis psori&#225;sica&#44; sobre todo en su variante de onicopaquidermoperiostitis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib24"><span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span></a>&#46; En la paquidermoperiostosis&#44; a diferencia de la osteoartropat&#237;a hipertr&#243;fica secundaria&#44; es excepcional la observaci&#243;n de artritis sim&#233;tricas con intenso componente inflamatorio o con proliferaci&#243;n sinovial villonodular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib14"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Es posible la paquidermia con m&#237;nima afectaci&#243;n &#243;sea y manifestaciones osteoarticulares prominentes sin paquidermia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;26&#44;27</span></a>&#46; Otras manifestaciones son ginecomastia&#44; trastornos de la dentici&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib28"><span class="elsevierStyleSup">28</span></a> y el retraso de las suturas craneales cuando la enfermedad se inicia en la primera infancia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib29"><span class="elsevierStyleSup">29</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante la evoluci&#243;n de la OHP pueden desarrollarse neuropat&#237;as compresivas&#44; predominantemente perif&#233;ricas&#44; como el s&#237;ndrome del t&#250;nel carpiano &#40;o tarsiano&#41; y&#44; rara vez&#44; osteonecrosis de la cabeza femoral<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib30"><span class="elsevierStyleSup">30</span></a>&#46; En raras ocasiones se han observado fracasos medulares en relaci&#243;n con hiperostosis endostales masivas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las radiograf&#237;as simples permiten observar periostosis en costillas&#44; cr&#225;neo&#44; huesos p&#233;lvicos pero&#44; sobre todo&#44; en los huesos largos&#44; tanto en la di&#225;fisis como en met&#225;fisis y ep&#237;fisis&#46; Otro hallazgo frecuente es la acroosteolisis de las falanges distales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib31"><span class="elsevierStyleSup">31</span></a>&#46; Las gammagraf&#237;as con metilendifosfonato de Tc<span class="elsevierStyleSup">99m</span>&#44; en m&#225;s de un tercio de los pacientes sintom&#225;ticos&#44; objetivan hipercaptaci&#243;n en las &#225;reas de aposici&#243;n peri&#243;stica activa y en las articulaciones con signos inflamatorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Aunque se ha realizado en pocos casos&#44; la termograf&#237;a puso de manifiesto hipotermia&#44; a veces intensa&#44; en las partes acras&#46; Mediante capilaroscopia se han visualizado capilares dilatados y tortuosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">M&#225;s del 20&#37; de los pacientes con OHP presenta gastritis hipertr&#243;fica o &#250;lcera g&#225;strica&#44; y en algunos de ellos se han hallado elevadas concentraciones s&#233;ricas de pepsin&#243;geno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib2"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;32&#44;33</span></a>&#59; sin embargo&#44; otros procesos del aparato digestivo pueden considerarse asociaciones casuales&#44; como poliposis g&#225;strica&#44; adenocarcinoma g&#225;strico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib34"><span class="elsevierStyleSup">34</span></a>&#44; enfermedad de Crohn<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib35"><span class="elsevierStyleSup">35</span></a> o enteropat&#237;a pierdeprote&#237;nas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib36"><span class="elsevierStyleSup">36</span></a>&#46; Anecd&#243;ticamente tambi&#233;n se ha descrito comorbilidad dermatol&#243;gica como carcinomas escamosos faciales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib37"><span class="elsevierStyleSup">37</span></a>&#44; mucinosis papular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib38"><span class="elsevierStyleSup">38</span></a>&#44; queratodermia palmoplantar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib39"><span class="elsevierStyleSup">39</span></a> o pioderma gangrenoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib40"><span class="elsevierStyleSup">40</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico se establece a partir de los hallazgos cl&#237;nicos y radiogr&#225;ficos&#46; Es necesario excluir las formas secundarias de osteoartropat&#237;a hipertr&#243;fica&#44; mucho m&#225;s frecuentes &#40;95&#37; casos&#41;&#44; especialmente las asociadas a neoplasias pulmonares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib41"><span class="elsevierStyleSup">41</span></a> y&#44; en menor grado&#44; a cirrosis hep&#225;tica&#44; cardiopat&#237;as&#44; enfermedad pulmonar obstructiva cr&#243;nica&#44; bronquiectasias y algunas neoplasias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib42"><span class="elsevierStyleSup">42&#44;43</span></a>&#46;</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como tratamiento sintom&#225;tico de las artralgias y ostealgias se suele emplear antiinflamatorios no esteroideos y cuando coexiste una oligoartritis refractaria puede recurrirse a la infiltraci&#243;n intraarticular de esteroides de dep&#243;sito<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;5</span></a>&#46; No existe un consenso sobre la medicaci&#243;n de fondo&#44; pero se han comunicado buenos resultados en casos aislados o en peque&#241;as series de pacientes con los siguientes f&#225;rmacos&#58; octreotida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib17"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>&#44; colquicina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib44"><span class="elsevierStyleSup">44</span></a>&#44; retinoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib45"><span class="elsevierStyleSup">45</span></a>&#44; citrato de tamoxifeno<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib46"><span class="elsevierStyleSup">46&#44;47</span></a> y bisfosfonatos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib48"><span class="elsevierStyleSup">48&#44;49</span></a>&#46; La colquicina y los retinoides mejoraron las manifestaciones cut&#225;neas&#44; mientras que el tamoxifeno y los bisfosfonatos aliviaron significativamente los s&#237;ntomas referidos al aparato locomotor&#44; sobre todo&#44; artralgias y ostealgias&#46; El uso de tamoxifeno estuvo basado en el hallazgo previo de sobreexpresi&#243;n de los receptores nucleares para los esteroides asociados a niveles disminuidos de receptores citos&#243;licos para andr&#243;genos y para progesterona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib50"><span class="elsevierStyleSup">50</span></a>&#44; por lo que la reducci&#243;n de la actividad estrog&#233;nica podr&#237;a ser una estrategia terap&#233;utica en la OHP&#46; La administraci&#243;n de bisfosfonatos tiene como objetivo reducir el &#237;ndice de remodelamiento &#243;seo&#44; que est&#225; aumentado en las fases activas de esta enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib48"><span class="elsevierStyleSup">48&#44;49&#44;51</span></a>&#46; La cirug&#237;a pl&#225;stica se reserva para aquellos pacientes con ptosis palpebral significativa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib52"><span class="elsevierStyleSup">52</span></a> o con trastornos est&#233;ticos graves<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib5"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;21</span></a>&#46; En nuestros pacientes&#44; como tratamiento sintom&#225;tico y para reducir la posibilidad de gastropat&#237;a por antiinflamatorios no esteroideos&#44; se administr&#243; etoricoxib&#46; Por otra parte&#44; se recurri&#243; a risedronato oral para el control de las manifestaciones reumatol&#243;gicas con buenos resultados cl&#237;nicos&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 70 15 85
2024 Octubre 483 41 524
2024 Septiembre 609 38 647
2024 Agosto 511 63 574
2024 Julio 618 52 670
2024 Junio 501 81 582
2024 Mayo 646 60 706
2024 Abril 523 59 582
2024 Marzo 481 62 543
2024 Febrero 476 31 507
2024 Enero 506 46 552
2023 Diciembre 437 30 467
2023 Noviembre 554 48 602
2023 Octubre 633 42 675
2023 Septiembre 659 46 705
2023 Agosto 479 25 504
2023 Julio 545 42 587
2023 Junio 534 43 577
2023 Mayo 559 41 600
2023 Abril 517 22 539
2023 Marzo 787 48 835
2023 Febrero 579 42 621
2023 Enero 436 30 466
2022 Diciembre 374 76 450
2022 Noviembre 490 65 555
2022 Octubre 496 59 555
2022 Septiembre 488 77 565
2022 Agosto 386 69 455
2022 Julio 441 73 514
2022 Junio 329 72 401
2022 Mayo 402 67 469
2022 Abril 423 78 501
2022 Marzo 420 91 511
2022 Febrero 387 62 449
2022 Enero 368 67 435
2021 Diciembre 299 70 369
2021 Noviembre 297 70 367
2021 Octubre 313 71 384
2021 Septiembre 268 69 337
2021 Agosto 286 58 344
2021 Julio 284 60 344
2021 Junio 257 55 312
2021 Mayo 240 59 299
2021 Abril 407 127 534
2021 Marzo 299 51 350
2021 Febrero 209 37 246
2021 Enero 255 34 289
2020 Diciembre 226 30 256
2020 Noviembre 355 47 402
2020 Octubre 230 34 264
2020 Septiembre 255 51 306
2020 Agosto 231 25 256
2020 Julio 310 39 349
2020 Junio 319 40 359
2020 Mayo 336 37 373
2020 Abril 294 42 336
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2018 Septiembre 283 11 294
2018 Agosto 301 14 315
2018 Julio 121 15 136
2018 Mayo 20 2 22
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2018 Marzo 210 7 217
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2017 Noviembre 211 12 223
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2017 Julio 213 11 224
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2017 Mayo 333 7 340
2017 Abril 251 11 262
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2017 Febrero 264 11 275
2017 Enero 206 16 222
2016 Diciembre 311 21 332
2016 Noviembre 406 21 427
2016 Octubre 344 25 369
2016 Septiembre 335 14 349
2016 Agosto 317 6 323
2016 Julio 157 0 157
2015 Diciembre 1 0 1
2015 Octubre 3 0 3
2015 Agosto 3 0 3
2015 Julio 175 12 187
2015 Junio 268 15 283
2015 Mayo 344 28 372
2015 Abril 297 14 311
2015 Marzo 281 9 290
2015 Febrero 260 13 273
2015 Enero 205 19 224
2014 Diciembre 181 16 197
2014 Noviembre 203 12 215
2014 Octubre 244 14 258
2014 Septiembre 181 11 192
2014 Agosto 152 17 169
2014 Julio 149 14 163
2014 Junio 175 17 192
2014 Mayo 253 22 275
2014 Abril 170 18 188
2014 Marzo 166 24 190
2014 Febrero 110 22 132
2014 Enero 122 20 142
2013 Diciembre 99 17 116
2013 Noviembre 123 29 152
2013 Octubre 183 22 205
2013 Septiembre 135 24 159
2013 Agosto 149 16 165
2013 Julio 105 9 114
2013 Junio 98 16 114
2013 Mayo 97 15 112
2013 Abril 90 13 103
2013 Marzo 68 12 80
2013 Febrero 64 8 72
2013 Enero 122 11 133
2012 Diciembre 100 7 107
2012 Noviembre 40 17 57
2012 Octubre 95 18 113
2012 Septiembre 43 15 58
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