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class="elsevierStyleSectionTitle">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La melorreostosis también es conocida como osteopatía hiperostótica, osteítis eburnizante monomiélica o enfermedad de Leri y Joanny. Es una enfermedad ósea mesenquimal infrecuente, clasificada dentro de las displasias óseas esclerosantes (Fair-Bank, 1951). Descrita primeramente por Leri y Joanny (Leri-Joanny 1922)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, afecta a varones y mujeres por igual y la prevalencia de la enfermedad es 0,9 por millón<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Presentamos el caso de un paciente varón de 42 años con historia de dolor de varios meses en la pierna la izquierda, diagnosticado de melorreostosis localizada en el tercio medio de la tibia y el peroné.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 42 años, sin hábitos tóxicos ni alergias medicamentosas conocidas, que inició 3 meses antes de ser referido a nuestro servicio, dolor continuo, no irradiado, en el tercio medio de la pierna izquierda. A la exploración física destacaba dolor selectivo a la palpación en tercio medio de la tibia izquierda. No se constataron presencia de atrofia cutánea ni deformidad en la extremidad afectada. La analítica practicada, que incluyó reactantes de fase aguda; hemograma completo, bioquímica básica, marcadores bioquímicos del remodelado óseo en sangre y orina, hormonas de tiroides y proteinograma electroforético, fue anodina. En la radiografía simple de la pierna izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) se apreciaba una imagen compatible de hiperostosis con cortical engrosada en el tercio medio de la tibia y el peroné, que se extendía a lo largo del hueso mostrando una imagen de «chorro de vela fluyendo». En la gammagrafía con <span class="elsevierStyleSup">99</span>Tc (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>) se observó un incremento de la captación del trazador. Se practicó una tomografía computarizada (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3a y 3b</a>) en la que se apreciaba en la mitad distal de la diáfisis tibial y peroneal, hiperostosis cortical densa, de bordes ondulados y exuberantes, con esclerosis cortical y engrosamiento perióstico y endóstico asociado, de predominio en la región lateral de la tibia y medial del peroné, dando una imagen en «chorros de cera de una vela», imagen sugestiva de melorreostosis.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Diagnóstico y evolución</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para descartar malignidad u otro proceso distinto de la melorreostosis, se realizó una biopsia ósea de tibia que descartaba otro proceso. Los cultivos microbiológicos de la muestra fueron negativos para gérmenes aerobios, anaeorobios y micobacterias típicas y atípicas, así como para hongos. El paciente fue tratado con analgésicos y antiinflamatorios no esteroideos, y el dolor desapareció a los pocos días del inicio del tratamiento. Se ha realizado un seguimiento mediante tomografía, que no evidenció cambios significativos en las imágenes hasta el momento.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos este caso debido a lo infrecuente de la enfermedad y a las dudas que plantea el diagnóstico diferencial con otros procesos, como osteomielitis o tumores. Cuando afecta a huesos largos el diagnóstico se realiza por la imagen característica de «gotas de cera fluyendo a lo largo de los lados de una vela». Para descartar con seguridad un proceso neoformativo o infeccioso se realizaron una biopsia ósea y cultivos microbiológicos de las muestras de tejido que afectó (como mencionamos no es una exploración necesaria para el diagnóstico de melorreostosis). La enfermedad puede aparecer a cualquier edad, aunque su incidencia es mayor en la segunda y tercera décadas de la vida. De hecho, en cuanto a la edad de presentación, en algunas series hasta un 50% de los casos de la enfermedad se manifiesta antes de los 20 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Puede ser asintomática durante un largo periodo, pero cuando evoluciona las manifestaciones clínicas más comunes son: <span class="elsevierStyleItalic">a</span>) cambios escleróticos que están circunscritos a una extremidad; <span class="elsevierStyleItalic">b</span>) contorno del hueso afectado definitivamente distorsionado e incluso desarrollo de deformidades en genu varo o valgo de los miembros inferiores; <span class="elsevierStyleItalic">c</span>) dolor, que a menudo es intenso, y <span class="elsevierStyleItalic">d</span>) limitación del movimiento en las articulaciones formadas por el hueso afectado. No es habitual la alteración de la pigmentación cutánea de la zona afectada, pero en algunos casos aparecen lesiones esclerodermatosas lineales (algunos autores lo han denominado «esclerodermia lineal melorreostótica») y consideran que los cambios cutáneos son representativos del mismo desorden proliferativo que produce la hiperostosis de los huesos. La presentación en el esqueleto axial es poco frecuente pero puede ser grave por afectación de las raíces nerviosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. La afectación puede ser monostótica o poliostótica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, según afecte a uno o varios huesos de dicha extremidad, y el desorden afecta a la parte inferior del miembro como sitio más frecuente, comenzando en sentido proximal y avanzando hacia distal. Las extremidades inferiores están afectadas más frecuentemente que las superiores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Aunque es poco frecuente, se puede asociar a alteraciones renales (estenosis arterial), alteraciones vasculares (hemangiomas, malformaciones arteriovenosas, aneurismas, varices), trastornos del sistema linfático (linfedema, linfangiectasia) y tumores (lipomatosos y tumor desmoide). Su etiología es incierta (plantean la hipótesis de que estas alteraciones sean consecuencia del mismo trastorno, una displasia mesenquimal y vascular). Estudios recientes sugieren que se debe a una mutación del gen LEMD3, que codifica una proteína de la membrana nuclear que participa en el sistema de señalización Smad. Esta mutación se ha implicado también en la patogenia de la osteopoiquilosis y el síndrome de Buschke-Ollendorff (trastorno de herencia autosómica dominante que cursa clínicamente con nevos elásticos y osteopoiquilia)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. El diagnóstico se realiza habitualmente mediante técnicas de diagnóstico por la imagen (radiografía, tomografía computarizada, resonancia magnética y gammagrafía). Cuando afecta a los huesos largos se caracteriza típicamente «por una imagen en gotas de cera fluyendo a lo largo de los lados de una vela»<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. La gammagrafía puede ayudar a diferenciar la melorreostosis de otros procesos, como osteopoiquilia y osteopatía estriada, en los que no se produce aumento de la actividad. Analíticamente presenta normalidad en los niveles de calcio, fósforo y fosfatasa alcalina ósea. En el diagnóstico diferencial hay que incluir entidades como: osteopetrosis, osteopoiquilia, osteopatía estriada, hiperostosis cortical infantil y los osteomas. La enfermedad es una entidad benigna, con un curso generalmente crónico con períodos de exacerbación y remisión. No hay tratamiento específico. La terapia es sintomática y va encaminada a controlar el dolor óseo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. En algunos casos, se han obtenido buenos resultados con infusiones de pamidronato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. En los casos que presentan importante deformidad ósea o afectación de partes blandas, puede estar indicado el tratamiento quirúrgico corrector de éstas.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Diagnóstico y evolución" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Discusión" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2010-07-07" "fechaAceptado" => "2010-11-17" "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 938 "Ancho" => 800 "Tamanyo" => 53760 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografía simple de la pierna izquierda: imagen compatible de hiperostosis con cortical engrosada en el tercio medio de la tibia y el peroné que se extiende a lo largo del hueso mostrando una imagen de «chorro de vela fluyendo».</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1068 "Ancho" => 1533 "Tamanyo" => 293505 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Gammagrafía con <span class="elsevierStyleSup">99</span>Tc: se observa un incremento de la captación del trazador.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 787 "Ancho" => 1650 "Tamanyo" => 126809 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Reconstrucción en 3D y corte sagital, tomografía computarizada de la pierna izquierda: presencia en la mitad distal de la diáfisis tibial y peroneal de hiperostosis cortical densa, de bordes ondulados y exuberantes, con esclerosis cortical con engrosamiento perióstico y endóstico asociado, de predominio en la región lateral de la tibia y medial del peroné, dando una imagen en «chorros de cera de una vela», sugestiva de melorreostosis.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Une affection non decrite des os: hyperostose «en coulee» sur toute la longueur d’un membre ou “melorheostose”" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "A. 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---|---|---|---|
2024 Noviembre | 34 | 12 | 46 |
2024 Octubre | 338 | 74 | 412 |
2024 Septiembre | 329 | 83 | 412 |
2024 Agosto | 308 | 75 | 383 |
2024 Julio | 357 | 55 | 412 |
2024 Junio | 249 | 64 | 313 |
2024 Mayo | 281 | 68 | 349 |
2024 Abril | 273 | 74 | 347 |
2024 Marzo | 289 | 63 | 352 |
2024 Febrero | 310 | 49 | 359 |
2024 Enero | 344 | 38 | 382 |
2023 Diciembre | 279 | 41 | 320 |
2023 Noviembre | 369 | 50 | 419 |
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2022 Diciembre | 227 | 29 | 256 |
2022 Noviembre | 333 | 49 | 382 |
2022 Octubre | 304 | 35 | 339 |
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2022 Marzo | 242 | 83 | 325 |
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2022 Enero | 246 | 52 | 298 |
2021 Diciembre | 197 | 44 | 241 |
2021 Noviembre | 285 | 64 | 349 |
2021 Octubre | 283 | 60 | 343 |
2021 Septiembre | 187 | 57 | 244 |
2021 Agosto | 185 | 54 | 239 |
2021 Julio | 261 | 44 | 305 |
2021 Junio | 229 | 63 | 292 |
2021 Mayo | 447 | 72 | 519 |
2021 Abril | 855 | 172 | 1027 |
2021 Marzo | 510 | 65 | 575 |
2021 Febrero | 242 | 37 | 279 |
2021 Enero | 230 | 39 | 269 |
2020 Diciembre | 218 | 49 | 267 |
2020 Noviembre | 247 | 44 | 291 |
2020 Octubre | 154 | 24 | 178 |
2020 Septiembre | 224 | 48 | 272 |
2020 Agosto | 196 | 27 | 223 |
2020 Julio | 192 | 41 | 233 |
2020 Junio | 170 | 24 | 194 |
2020 Mayo | 169 | 37 | 206 |
2020 Abril | 197 | 21 | 218 |
2020 Marzo | 181 | 14 | 195 |
2020 Febrero | 274 | 24 | 298 |
2020 Enero | 254 | 30 | 284 |
2019 Diciembre | 188 | 33 | 221 |
2019 Noviembre | 197 | 32 | 229 |
2019 Octubre | 335 | 68 | 403 |
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2019 Marzo | 204 | 38 | 242 |
2019 Febrero | 200 | 71 | 271 |
2019 Enero | 168 | 81 | 249 |
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2018 Noviembre | 264 | 25 | 289 |
2018 Octubre | 223 | 20 | 243 |
2018 Septiembre | 163 | 15 | 178 |
2018 Agosto | 209 | 24 | 233 |
2018 Julio | 61 | 5 | 66 |
2018 Mayo | 21 | 0 | 21 |
2018 Abril | 267 | 22 | 289 |
2018 Marzo | 192 | 10 | 202 |
2018 Febrero | 176 | 17 | 193 |
2018 Enero | 181 | 22 | 203 |
2017 Diciembre | 154 | 12 | 166 |
2017 Noviembre | 223 | 27 | 250 |
2017 Octubre | 240 | 23 | 263 |
2017 Septiembre | 218 | 26 | 244 |
2017 Agosto | 217 | 23 | 240 |
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2017 Junio | 237 | 60 | 297 |
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2017 Marzo | 225 | 22 | 247 |
2017 Febrero | 191 | 40 | 231 |
2017 Enero | 199 | 20 | 219 |
2016 Diciembre | 218 | 23 | 241 |
2016 Noviembre | 303 | 29 | 332 |
2016 Octubre | 328 | 65 | 393 |
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2016 Julio | 214 | 46 | 260 |
2016 Junio | 1 | 31 | 32 |
2016 Mayo | 1 | 30 | 31 |
2016 Abril | 3 | 24 | 27 |
2016 Marzo | 2 | 24 | 26 |
2016 Febrero | 4 | 23 | 27 |
2016 Enero | 7 | 0 | 7 |
2015 Diciembre | 10 | 0 | 10 |
2015 Noviembre | 9 | 0 | 9 |
2015 Octubre | 20 | 23 | 43 |
2015 Septiembre | 20 | 0 | 20 |
2015 Agosto | 14 | 0 | 14 |
2015 Julio | 131 | 7 | 138 |
2015 Junio | 271 | 13 | 284 |
2015 Mayo | 353 | 18 | 371 |
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2015 Marzo | 364 | 18 | 382 |
2015 Febrero | 264 | 18 | 282 |
2015 Enero | 256 | 14 | 270 |
2014 Diciembre | 228 | 14 | 242 |
2014 Noviembre | 266 | 21 | 287 |
2014 Octubre | 225 | 22 | 247 |
2014 Septiembre | 235 | 20 | 255 |
2014 Agosto | 197 | 21 | 218 |
2014 Julio | 217 | 14 | 231 |
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2014 Mayo | 292 | 26 | 318 |
2014 Abril | 211 | 20 | 231 |
2014 Marzo | 232 | 37 | 269 |
2014 Febrero | 214 | 19 | 233 |
2014 Enero | 215 | 20 | 235 |
2013 Diciembre | 176 | 12 | 188 |
2013 Noviembre | 202 | 16 | 218 |
2013 Octubre | 206 | 27 | 233 |
2013 Septiembre | 195 | 26 | 221 |
2013 Agosto | 241 | 26 | 267 |
2013 Julio | 252 | 34 | 286 |
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2013 Abril | 207 | 32 | 239 |
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2013 Febrero | 145 | 17 | 162 |
2013 Enero | 182 | 23 | 205 |
2012 Diciembre | 128 | 16 | 144 |
2012 Noviembre | 52 | 23 | 75 |
2012 Octubre | 35 | 27 | 62 |
2012 Septiembre | 15 | 10 | 25 |