Caso clínico
Morfea generalizada unilateral: un caso y revisión de la literatura
Unilateral generalized morphea: a case and literature review
Antonia M. Fernández Rodríguez
, Myriam Gandia Martínez, Natalia Navas García
Autor para correspondencia
Sección de Reumatología, Hospital Universitario Puerta del Mar, Cádiz, España
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Su rango varía de pequeñas placas que afectan a la piel a una enfermedad que puede causar deformidades funcionales y cosméticas con una variedad de manifestaciones extracutáneas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Comúnmente, la esclerodermia localizada se ha dividido en 3 grupos: morfea, morfea generalizada y esclerodermia lineal. En el año 2004, la Sociedad Europea de Reumatología Pediátrica propuso nuevos criterios de clasificación para la esclerodermia localizada juvenil e incluyeron 5 subtipos: morfea circunscripta, esclerodermia lineal, morfea generalizada, morfea panesclerótica y esclerodermia mixta (cuando se presenta una combinación de 2 o más de los subtipos anteriores)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. La morfea generalizada unilateral es una variante de la esclerodermia lineal en la infancia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Niña de 12 años que ingresa en nuestro hospital en febrero de 2010 por afectación del n. mediano derecho que precisó cirugía descompresiva de urgencias y el mes siguiente desbridamiento de la herida y cobertura mediante injerto de piel. Desde 4-5 meses previos tras traumatismo banal notaba parestesias, dolor, inflamación y dificultad a la movilización de la mano derecha. Dicha clínica fue aumentando sin mejoría y se acompañó de lesiones hipopigmentadas en dicha mano, que progresivamente se extendieron hacia el miembro inferior derecho, acompañándose de endurecimiento cutáneo. No refería toma de fármacos ni contacto con tóxicos.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración física destacaba dificultad a la flexión de la cadera y rodilla derechas, contractura en flexión de la mano derecha y máculas hipo/hiperpigmentadas moteadas en el hemicuerpo derecho a nivel del tronco, miembro superior e inferior (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), con aumento difuso de la consistencia a la palpación, siendo el resto de la exploración sistemática normal.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las pruebas de laboratorios pusieron de manifiesto una velocidad de sedimentación glomerular 47<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm/1.ª h, proteinograma con incremento policlonal de gammaglobulinas, hormona tirostimulante 5,85<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μU/ml; autoinmunidad: ANA+ a título 1/320, patrón moteado, antihistonas +, Scl-70, PMScl, ku, ADNds, etc., negativos El hemograma, la bioquímica sérica y las enzimas musculares fueron normales. El factor reumatoide y la serología de artritis (parvovirus, <span class="elsevierStyleItalic">Brucella, Borrelia</span>, etc.) fueron negativos. La radiología de tórax y óseas (manos, pies, sacroilíacas) fueron normales. La resonancia magnética de carpo derecho (previa al ingreso) mostraba tenosinovitis proliferativa con hiperplasia sinovial. La ecografía del muslo derecho mostró un discreto edema difuso de tejido celular subcutáneo. La biopsia cutánea a nivel del muslo derecho presentaba un engrosamiento dérmico a expensas de fibras de colágeno desorganizadas que se extienden hacia el subcutis. Se acompaña de atrofia glandular pilosebácea, así como de un moderado infiltrado inflamatorio mononuclear de disposición perivascular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La biopsia del retináculo de los flexores del carpo derecho en el momento de la intervención mostró tejido fibroso aponeurótico y muscular estriado englobados en un estroma fibroso colágeno acompañado de un infiltrado inflamatorio mononuclear en cantidad moderada y predominantemente perivascular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). La ecocardiografía puso de manifiesto una insuficiencia mitral muy leve, sin datos de hipertensión pulmonar. Las pruebas funcionales respiratorias resultaron normales.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inició tratamiento con pulsos de 6-MP (750<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg) 3 días consecutivos y después prednisona (10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día) asociada a metotrexato por vía oral (15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/semana), además de tratamiento fisioterápico con reblandecimiento de las lesiones cutáneas y mejoría de las contracturas articulares. A día de hoy, después de 6 meses de tratamiento no presenta limitación funcional para las actividades escolares y de ocio.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La esclerodermia es una enfermedad del tejido conectivo, autoinmunitaria, caracterizada por fibrosis de la piel; además puede ser localizada o sistémica (participación de uno o varios órganos internos)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Más que representar dos entidades distintas puede representar los extremos de un espectro continuo de enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En nuestro conocimiento solo 6 casos de morfea generalizada unilateral se han descrito en la literatura: 5 adultos jóvenes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a> y 1 niño<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Comparten con nuestro caso características como el inicio temprano, la afectación unilateral y la positividad de los ANA. Además, en nuestro caso encontramos anticuerpos antihistonas, los cuales se detectan en el 47% de los pacientes con esclerodermia localizada con una prevalencia más alta en la morfea generalizada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y parecen relacionarse con la gravedad de la enfermedad y contracturas articulares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>. Así, nuestro caso presentó túnel del carpo y contracturas no descritas en los demás. Respecto al tratamiento de la esclerodermia localizada, cuando hay riesgo significativo de discapacidad funcional por afectación articular o extensa de la piel se recomienda tratamiento sistémico. Aunque no hay estudios controlados, se dispone de una experiencia amplia con metotrexato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El tratamiento combinado con pulsos de MP y bajas dosis de metotrexato se utilizó en nuestro caso y en otros cuatro descritos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>; un adulto se trató con corticoides por vía oral a dosis altas asociados a metotrexato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> y un niño con corticoides tópicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, todos ellos con buena respuesta. Aunque la etiología de la esclerodermia localizada es desconocida, se han descrito factores desencadenantes como un trauma, la infección previa por <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorferi,</span> etc.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En nuestro caso identificamos un trauma banal en otro de un adulto joven la exposición a sílice y la vibración transmitida en la mano ipsolateral a la esclerosis, pero el posible papel de estos factores no está claro en la esclerodermia localizada.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres126463" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec113759" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres126462" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec113760" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2010-11-15" "fechaAceptado" => "2011-01-06" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec113759" "palabras" => array:3 [ 0 => "Morfea generalizada unilateral" 1 => "Esclerodermia localizada" 2 => "Morfea" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec113760" "palabras" => array:3 [ 0 => "Unilateral generalizad morphea" 1 => "Localized scleroderma" 2 => "Morphea" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La esclerodermia localizada es una enfermedad del tejido conectivo generalmente limitada a la piel y tejido celular subcutáneo; sin embargo; puede progresar a grandes placas induradas, retraso del crecimiento, atrofia muscular e incluso deformidades en flexión o pobre cicatrización de las heridas. La morfea generalizada unilateral es una variante rara de la esclerodermia localizada descrita ocasionalmente en la literatura. Presentamos el caso de una niña con morfea generalizada unilateral que afectó al lado derecho del cuerpo.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Localized scleroderma is a connective tissue disorder generally involving de entire dermis and usually limited to the subcutaneous tissue; however, it may progress to large indurated plaques, growth retardation, muscle atrophy, and even to flexion deformities or poorly healing ulcers. Unilateral generalized morphea is an extremely rare variant of localized scleroderma which has seldom been reported in the literature. We report the case of a girl who developed unilateral generalized morphea on the right side of the body.</p>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1271 "Ancho" => 2500 "Tamanyo" => 220992 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Máculas hipo/hiperpigmentadas en el hemicuerpo derecho. A) Mano derecha con contractura en flexión en el postoperatorio del túnel del carpo. B) Hemiabdomen derecho. C) Muslo derecho. Arriba, imágenes normales del hemicuerpo contralateral.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 859 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 230931 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia cutánea que muestra engrosamiento dérmico a expensas de fibras de colágeno que se extienden hacia el subcutis.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 842 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 268450 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia del retináculo de los flexores del carpo derecho que muestra tejido fibroso aponeurótico y muscular estriado englobados en un estroma fibroso colágeno acompañado de un infiltrado inflamatorio mononuclear.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:8 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Localized scleroderma" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "R.M. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 13 | 14 | 27 |
| 2024 Octubre | 126 | 59 | 185 |
| 2024 Septiembre | 113 | 33 | 146 |
| 2024 Agosto | 129 | 51 | 180 |
| 2024 Julio | 120 | 33 | 153 |
| 2024 Junio | 103 | 57 | 160 |
| 2024 Mayo | 136 | 56 | 192 |
| 2024 Abril | 126 | 32 | 158 |
| 2024 Marzo | 106 | 50 | 156 |
| 2024 Febrero | 70 | 39 | 109 |
| 2024 Enero | 96 | 45 | 141 |
| 2023 Diciembre | 107 | 37 | 144 |
| 2023 Noviembre | 116 | 36 | 152 |
| 2023 Octubre | 124 | 40 | 164 |
| 2023 Septiembre | 120 | 50 | 170 |
| 2023 Agosto | 86 | 29 | 115 |
| 2023 Julio | 113 | 34 | 147 |
| 2023 Junio | 85 | 35 | 120 |
| 2023 Mayo | 92 | 33 | 125 |
| 2023 Abril | 87 | 13 | 100 |
| 2023 Marzo | 121 | 24 | 145 |
| 2023 Febrero | 118 | 27 | 145 |
| 2023 Enero | 104 | 33 | 137 |
| 2022 Diciembre | 108 | 46 | 154 |
| 2022 Noviembre | 114 | 48 | 162 |
| 2022 Octubre | 111 | 38 | 149 |
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| 2022 Julio | 114 | 46 | 160 |
| 2022 Junio | 100 | 34 | 134 |
| 2022 Mayo | 131 | 50 | 181 |
| 2022 Abril | 115 | 58 | 173 |
| 2022 Marzo | 99 | 63 | 162 |
| 2022 Febrero | 101 | 38 | 139 |
| 2022 Enero | 117 | 38 | 155 |
| 2021 Diciembre | 106 | 51 | 157 |
| 2021 Noviembre | 113 | 47 | 160 |
| 2021 Octubre | 129 | 64 | 193 |
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| 2021 Agosto | 93 | 49 | 142 |
| 2021 Julio | 83 | 42 | 125 |
| 2021 Junio | 105 | 46 | 151 |
| 2021 Mayo | 128 | 50 | 178 |
| 2021 Abril | 342 | 142 | 484 |
| 2021 Marzo | 259 | 39 | 298 |
| 2021 Febrero | 145 | 27 | 172 |
| 2021 Enero | 142 | 48 | 190 |
| 2020 Diciembre | 182 | 23 | 205 |
| 2020 Noviembre | 161 | 44 | 205 |
| 2020 Octubre | 129 | 29 | 158 |
| 2020 Septiembre | 171 | 25 | 196 |
| 2020 Agosto | 177 | 16 | 193 |
| 2020 Julio | 179 | 28 | 207 |
| 2020 Junio | 204 | 17 | 221 |
| 2020 Mayo | 199 | 21 | 220 |
| 2020 Abril | 215 | 40 | 255 |
| 2020 Marzo | 233 | 20 | 253 |
| 2020 Febrero | 256 | 26 | 282 |
| 2020 Enero | 204 | 43 | 247 |
| 2019 Diciembre | 200 | 31 | 231 |
| 2019 Noviembre | 207 | 24 | 231 |
| 2019 Octubre | 243 | 26 | 269 |
| 2019 Septiembre | 260 | 26 | 286 |
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| 2019 Julio | 163 | 35 | 198 |
| 2019 Junio | 120 | 67 | 187 |
| 2019 Mayo | 168 | 185 | 353 |
| 2019 Abril | 155 | 67 | 222 |
| 2019 Marzo | 124 | 56 | 180 |
| 2019 Febrero | 111 | 38 | 149 |
| 2019 Enero | 74 | 56 | 130 |
| 2018 Diciembre | 157 | 76 | 233 |
| 2018 Noviembre | 108 | 38 | 146 |
| 2018 Octubre | 103 | 26 | 129 |
| 2018 Septiembre | 85 | 33 | 118 |
| 2018 Agosto | 62 | 15 | 77 |
| 2018 Julio | 28 | 10 | 38 |
| 2018 Junio | 0 | 4 | 4 |
| 2018 Mayo | 5 | 9 | 14 |
| 2018 Abril | 70 | 19 | 89 |
| 2018 Marzo | 101 | 17 | 118 |
| 2018 Febrero | 51 | 18 | 69 |
| 2018 Enero | 46 | 22 | 68 |
| 2017 Diciembre | 61 | 14 | 75 |
| 2017 Noviembre | 66 | 22 | 88 |
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| 2017 Julio | 56 | 35 | 91 |
| 2017 Junio | 65 | 62 | 127 |
| 2017 Mayo | 117 | 34 | 151 |
| 2017 Abril | 89 | 27 | 116 |
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| 2017 Febrero | 293 | 36 | 329 |
| 2017 Enero | 101 | 27 | 128 |
| 2016 Diciembre | 115 | 17 | 132 |
| 2016 Noviembre | 168 | 12 | 180 |
| 2016 Octubre | 171 | 25 | 196 |
| 2016 Septiembre | 278 | 22 | 300 |
| 2016 Agosto | 277 | 19 | 296 |
| 2016 Julio | 104 | 23 | 127 |
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| 2015 Noviembre | 0 | 21 | 21 |
| 2015 Octubre | 4 | 23 | 27 |
| 2015 Septiembre | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2015 Julio | 88 | 10 | 98 |
| 2015 Junio | 109 | 13 | 122 |
| 2015 Mayo | 168 | 9 | 177 |
| 2015 Abril | 130 | 13 | 143 |
| 2015 Marzo | 131 | 5 | 136 |
| 2015 Febrero | 134 | 8 | 142 |
| 2015 Enero | 156 | 14 | 170 |
| 2014 Diciembre | 125 | 15 | 140 |
| 2014 Noviembre | 120 | 13 | 133 |
| 2014 Octubre | 121 | 20 | 141 |
| 2014 Septiembre | 124 | 14 | 138 |
| 2014 Agosto | 140 | 13 | 153 |
| 2014 Julio | 158 | 11 | 169 |
| 2014 Junio | 165 | 9 | 174 |
| 2014 Mayo | 196 | 17 | 213 |
| 2014 Abril | 153 | 16 | 169 |
| 2014 Marzo | 149 | 20 | 169 |
| 2014 Febrero | 130 | 22 | 152 |
| 2014 Enero | 122 | 23 | 145 |
| 2013 Diciembre | 130 | 17 | 147 |
| 2013 Noviembre | 194 | 32 | 226 |
| 2013 Octubre | 220 | 16 | 236 |
| 2013 Septiembre | 234 | 25 | 259 |
| 2013 Agosto | 155 | 17 | 172 |
| 2013 Julio | 119 | 26 | 145 |
| 2013 Junio | 89 | 16 | 105 |
| 2013 Mayo | 77 | 18 | 95 |
| 2013 Abril | 80 | 23 | 103 |
| 2013 Marzo | 91 | 21 | 112 |
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| 2013 Enero | 72 | 17 | 89 |
| 2012 Diciembre | 55 | 11 | 66 |
| 2012 Noviembre | 27 | 26 | 53 |
| 2012 Octubre | 32 | 24 | 56 |
| 2012 Septiembre | 19 | 18 | 37 |
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