Caso clínico
Síndrome sarcoidosis-linfoma
Sarcoidosis-lymphoma syndrome
Anahy M. Brandy-Garcíaa,
, Luis Caminal-Monterob, María Soledad Fernández-Garcíac, Angel Saiz Ayalad, Ivan Cabezas-Rodrígueza, Isla Morante-Boladoa
Autor para correspondencia
a Servicio de Reumatología, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
b Consulta-Unidad de Enfermedades Autoinmunes Sistémicas, Unidad Clínica de Medicina Interna, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
d Servicio de Radiología, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
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E) Corte coronal de la TC del fémur con ventana ósea, que muestra las lesiones óseas con aumento de densidad y un patrón «en vidrio deslustrado» típico de la displasia fibrosa (flechas pequeñas).</p> <p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">F: fémur; STIR: Short Tau Inversion Recovery.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Alex Roberto Ramírez Mejía, María José Moreno Casado, Nicolás Rodrigo Ahumada Pavez, María Ángeles Rojas Soldado" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Alex Roberto" "apellidos" => "Ramírez Mejía" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "María José" "apellidos" => "Moreno Casado" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Nicolás Rodrigo" "apellidos" => "Ahumada Pavez" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "María Ángeles" "apellidos" => "Rojas Soldado" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "es" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S2173574316300867" "doi" => "10.1016/j.reumae.2015.11.018" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173574316300867?idApp=UINPBA00004M" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699258X15002077?idApp=UINPBA00004M" "url" => "/1699258X/0000001200000006/v1_201610280501/S1699258X15002077/v1_201610280501/es/main.assets" ] "es" => array:19 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso clínico</span>" "titulo" => "Síndrome sarcoidosis-linfoma" "tieneTextoCompleto" => true "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "339" "paginaFinal" => "341" ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Anahy M. 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Lesión hipocaptante.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sarcoidosis es una enfermedad que se caracteriza por la acumulación de linfocitos T y macrófagos, formando granulomas epitelioides no caseificantes. Es característica la afectación del parénquima pulmonar, las articulaciones y la uveítis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. La aparición de un linfoma en el contexto de una sarcoidosis es excepcional, por lo que creemos de interés presentar un nuevo caso que se presentó como una masa ocular.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Observación clínica</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 65 años de edad, sin antecedentes médicos de interés, diagnosticada 5 años antes de sarcoidosis con ante adenopatías hiliares, con granulomas en la biopsia transbronquial, y que había recibido con pequeñas dosis de esteroides. Cuatro años después presentó progresión a nivel pulmonar (radiografía de tórax, TACAR), con pruebas funcionales respiratorias normales, sin que se tratara. Un año más tarde, desarrolla dolor ocular derecho, diplopía intermitente y astenia. El fondo de ojo, punción lumbar y la exploración general fueron normales, salvo una pequeña adenopatía supraclavicular izquierda. Un RMN mostró una lesión de bordes bien definidos, dependiente del nervio óptico, sin infiltración de tejido muscular de 11<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, que captaba gadolinio, y otra lesión de menos de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en el espacio masticador izquierdo de las mismas características (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Una TAC toraco-abdomino-pélvica reveló múltiples adenopatías mediastínicas y cadenas ilíacas, y una PET-TAC con FDG-<span class="elsevierStyleSup">18</span>F mostró lesiones hipermetabólicas a nivel ocular, espacio masticador izquierdo, adenopatías en sacro y vértebras dorsales. Una biopsia de la adenopatía supraclavicular demostró un linfoma B difuso de células grande con inmunofenotipo post-centro germinal. En la citometría se reconocía una población linfoide T asociada que expresaba CD3, CD5 y CD8, con CD4 negativo, y un alto índice de proliferación (Ki67). Mediante estudios de reordenamientos B y T se confirmó una población monoclonal B. Una biopsia de la cresta ilíaca no evidenció linfoma, pero sí infiltración granulomatosa con células gigantes multinucleadas.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestra paciente con sarcoidosis desarrolló una masa retroocular, con el diagnóstico diferencial radiológico de sarcoidosis versus linfoma. En la sarcoidosis son características las adenopatías torácicas y, aunque también pueden aparecer en otros territorios, solo lo hacen en menos del 50% de los casos. Como enfermedad sistémica, en menos del 10% de los pacientes, también se puede afectar el sistema nervioso central, generalmente como una leptomeningitis con infiltración de las cisternas basales de la región del quiasma óptico y del eje hipotálamo-hipofisario. En estos casos es obligado descartar infecciones y neoplasias, sin que la RMN o la PET-TAC nos confirmen el diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. En nuestra paciente, el diagnóstico se pudo realizar tras biopsiar una adenopatía supraclavicular. Pese a presentar en la PET-TAC actividad metabólica ósea que sugería infiltración linfomatosa, se demostró que estaba en relación con la sarcoidosis.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de tumores en pacientes con sarcoidosis es algo conocido, generalmente tras años de evolución de la enfermedad. Sin embargo, la asociación con linfomas conocida como síndrome sarcoidosis-linfoma es más reciente. Brincker en 1986 presentó 17 casos de sarcoidosis que desarrollaban un linfoma de Hodgkin<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Desde entonces, solo se han descrito algunos casos, y solo 3 en nuestro país<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4-6</span></a>. A diferencia de los casos descritos previamente, los publicados en España (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>) se caracterizan por ser de mayor edad, y con un tiempo medio más prolongado hasta el diagnóstico del linfoma.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En resumen, queremos resaltar la complejidad del diagnóstico de neurosarcoidosis, por la inespecificidad de la neuroimagen y la PET-TAC, las dificultades para conseguir una confirmación histológica y la posibilidad de un linfoma o infección. Siempre hay que insistir en realizar nuevas biopsias, especialmente ante adenopatías fuera de contexto clínico. En nuestro medio, en pacientes con sarcoidosis, es más frecuente un LNH y generalmente en pacientes con más edad de la media habitual.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Protección de personas y animales</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres748596" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec751333" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres748595" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec751334" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Observación clínica" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:3 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0045" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2015-09-20" "fechaAceptado" => "2015-11-16" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec751333" "palabras" => array:5 [ 0 => "Sarcoidosis" 1 => "Linfoma" 2 => "Síndrome sarcoidosis-linfoma" 3 => "Diplopía" 4 => "Neurosarcoidois" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec751334" "palabras" => array:5 [ 0 => "Sarcoidosis" 1 => "Lymphoma" 2 => "Sarcoidosis-lymphoma syndrome" 3 => "Diplopia" 4 => "Neurosarcoidois" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Mujer de 65 años de edad con antecedentes de sarcoidosis, con afectación pulmonar y articular, que tras 5 años del diagnóstico comienza con afectación del sistema nervioso central, manifestándose como diplopía. Presenta analíticas normales. En las pruebas de imagen se identifica masa intraconal derecha dependiente del nervio óptico derecho, así como múltiple afectación adenopática. Se realizó biopsia con diagnóstico de linfoma B de células grandes, forma atípica de tumor asociado a sarcoidosis.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A 65 year-old female with a history of sarcoidosis with pulmonary and joint involvement, who after 5 years of diagnosis begins with central nervous system involvement manifesting as diplopia. She presents normal analysis results. In imaging results, a mass is identified in the right intraconal space; it depends of right optic nerve, and shows multiple lymph node involvement. Biopsy was performed diagnosed with large B-cell lymphoma, an atypical form of tumor associated with sarcoidosis.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 857 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 95437 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">RMN secuencia T1. 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\t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">2<br>Hospital<br>Gregorio<br>Marañón \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mujer \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Adenopatías diseminadas, infiltración esplénica y nódulos<br>pulmonares \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">27 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Molestias cervicales con aparición de nuevas adenopatías \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">LH predominio<br>linfocitico pulmonar \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><br><br>15 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">3<br>Hospital La<br>Paz \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mujer \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Sarcoidosis<br>peritoneal \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">64 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Dolor en hemitórax izquierdo, aparición de masa<br>infraclavicular \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">LNH.BDCG \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><br><br>3 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="table-entry ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="top">4<br>HUCA \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mujer \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Artralgias y afectación pulmonar \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">60 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Diplopía y dolor ocular \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">LNH.BDCG \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><br>5 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab1236016.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Resumen de los casos españoles sobre el síndrome sarcoidosis-linfoma</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:6 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0035" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Sarcoidosis" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:6 [ 0 => "D. 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| 2024 Octubre | 104 | 34 | 138 |
| 2024 Septiembre | 104 | 41 | 145 |
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| 2019 Abril | 183 | 31 | 214 |
| 2019 Marzo | 155 | 34 | 189 |
| 2019 Febrero | 199 | 22 | 221 |
| 2019 Enero | 153 | 40 | 193 |
| 2018 Diciembre | 196 | 51 | 247 |
| 2018 Noviembre | 185 | 23 | 208 |
| 2018 Octubre | 123 | 17 | 140 |
| 2018 Septiembre | 85 | 10 | 95 |
| 2018 Agosto | 80 | 9 | 89 |
| 2018 Julio | 47 | 12 | 59 |
| 2018 Junio | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Mayo | 10 | 2 | 12 |
| 2018 Abril | 79 | 12 | 91 |
| 2018 Marzo | 97 | 13 | 110 |
| 2018 Febrero | 83 | 5 | 88 |
| 2018 Enero | 48 | 11 | 59 |
| 2017 Diciembre | 53 | 10 | 63 |
| 2017 Noviembre | 56 | 8 | 64 |
| 2017 Octubre | 62 | 9 | 71 |
| 2017 Septiembre | 54 | 13 | 67 |
| 2017 Agosto | 47 | 11 | 58 |
| 2017 Julio | 46 | 17 | 63 |
| 2017 Junio | 62 | 31 | 93 |
| 2017 Mayo | 67 | 32 | 99 |
| 2017 Abril | 44 | 31 | 75 |
| 2017 Marzo | 55 | 32 | 87 |
| 2017 Febrero | 62 | 22 | 84 |
| 2017 Enero | 824 | 69 | 893 |
| 2016 Diciembre | 223 | 79 | 302 |
| 2016 Noviembre | 194 | 107 | 301 |
| 2016 Octubre | 28 | 36 | 64 |
| 2016 Septiembre | 10 | 11 | 21 |
| 2016 Agosto | 12 | 11 | 23 |
| 2016 Julio | 16 | 22 | 38 |
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