Caso clínico
Fibrosis retroperitoneal nodular asociada a IgG4 como diagnóstico diferencial en tumores retroperitoneales. Reporte de un caso
Retroperitoneal fibrosis associated with immunoglobulin IgG4-related disease in the differential diagnosis in retroperitoneal tumors. Case report
Gabriela Ruiz Mara,
, Óscar E. Cárdenas Serranob, Jorge Roldan Garcíac, Abraham Cañavera-Constantinod, Víctor M. Menéndez Trejoe, Óscar Chapa Azuelaf
Autor para correspondencia
a Servicio de Cirugía General, Hospital General de México, Ciudad de México, México
b Servicio de Oncología Ginecológica, Centro Médico Nacional Siglo XXI, Ciudad de México, México
c Servicio de Cirugía, Hospital General de Cholula, San Bernardino Tlaxcalancingo, San Andrés Cholula, Puebla, México
d Servicio de Patología, Hospital General de México, Ciudad de México, México
e Servicio de Cirugía, Hospital General de México, Ciudad de México, México
f Clínica de Cirugía Hepatopancreatobiliar, Hospital General de México, Ciudad de México, México
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(B) Surgical specimen, solid well defined tumour, fibrous in appearance, which does not invade the renal parenchyma. (C) Microphotography (40×). Reaction of the indirect immunoperoxidase with anti-IgG4 antibody, with over 40 plasmatic cells. (D) Microphotography (40×) with Mason staining. Fibrosis with focally steriform pattern. (E) Microphotography (100×). Inflammatory infiltrate predominantly composed of plasmatic cells. (F) Microphotography (10×) obliterating phlebitis consistent with extensive fibrosis and lymphoplasmacytic infiltrate.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Gabriela Ruiz Mar, Óscar E. Cárdenas Serrano, Jorge Roldan García, Abraham Cañavera-Constantino, Víctor M. Menéndez Trejo, Óscar Chapa Azuela" "autores" => array:6 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Gabriela" "apellidos" => "Ruiz Mar" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Óscar E." 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Flebitis obliterante en relación con fibrosis extensa e infiltrado linfoplasmocitario.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fibrosis retroperitoneal (FRP) asociada a IgG4 es una enfermedad de origen inflamatorio y autoinmune<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se ha reportado una incidencia de 0,1/100.000 y prevalencia de 1,4/100.000<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La edad promedio de diagnóstico es 50 años y se presenta 2-3 veces más en hombres que en mujeres<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se caracteriza por la apariencia histopatológica y un número elevado de células plasmáticas IgG4<span class="elsevierStyleSup">+</span>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta el caso de una paciente de 55 años de edad con diagnóstico de FRP asociada a IgG4 y tratada mediante resección.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Reporte de caso</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 55 años de edad con antecedente de cesárea hace 21 años y apendicetomía abierta hace 3 años, sin antecedente de pancreatitis. Presenta cuadro de 4 meses de evolución con dolor en flanco izquierdo irradiado a región lumbar sin sintomatología acompañante; a la exploración, sin datos de síndrome seco ni linfadenopatías palpables. Se realiza tomografía abdominal y se encuentra una tumoración quística en región retroperitoneal que comprime uréter y sistema pielocaliceal izquierdo en contacto con cuerpo y cola de páncreas. Se solicitan pruebas bioquímicas que reportan amilasa sérica 95, lipasa 38, antígeno CA 19-9: 23,6 y CA 125: 6,4.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se coloca catéter doble J en uréter izquierdo con discreta resistencia a su paso y se decide manejo quirúrgico. Se encuentra una tumoración de consistencia sólida adherida a planos profundos en el espacio retroperitoneal, a la izquierda de la vena cava inferior, la cual protruye a través del meso y se encuentra en contacto íntimo con riñón, pelvis izquierda y cara anterior de arteria aorta, en la que se observan datos de inflamación importante. Se envía a Patología, para estudio definitivo, pieza quirúrgica la cual comprende tumoración, riñón izquierdo con cápsula y grasa perirrenal y suprarrenal ipsolateral. La paciente cursa sin eventualidades el postoperatorio y es egresada al tercer día. Actualmente sigue en manejo por el Servicio de Reumatología con esteroide a dosis bajas; no ha presentado recaídas ni requerimiento de medicamentos ahorradores de corticosteroides.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se obtiene reporte definitivo y se reporta FRP nodular asociada a IgG4; con Ki67 positivo en centros germinales (5%) e IgG4 positivo (40 células plasmáticas en 3 campos de 40x) por inmunohistoquímica (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad relacionada con IgG4 (ER-IgG4) es la denominación otorgada durante la década anterior a una entidad caracterizada por lesiones tumefactas, un infiltrado denso linfoplasmacítico con abundantes células positivas para IgG4, fibrosis estoriforme y frecuentemente, pero no siempre, niveles séricos elevados de IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FRP es un proceso inflamatorio raro que involucra la zona retroperitoneal sobre la cuarta vértebra lumbar, puede involucrar y comprimir uno o ambos ureteros en más del 60% de los casos y la vasculatura abdominal (aorta y vena cava inferior)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. De manera general, la FRP se divide en 2 tipos: FR idiopática (FRPI), en la que no existe una causa directa que se relacione con su aparición y que es esencialmente un diagnóstico de exclusión; y la FR secundaria (FRPS) que se ha asociado a diversas causas como medicamentos, diversas infecciones y tumores malignos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">2,5</span></a> (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>). Actualmente, la tiroiditis de Riedel (tiroiditis fibrosante), el tumor de Küttner (aumento del tamaño de las glándulas submandibulares con fibrosis en ellas), la FRP y la enfermedad de Mikulicz se clasifican dentro del espectro de ER-IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los síntomas más comunes de la FRP incluyen dolor abdominal, ictericia por edema e infiltración de los ductos pancreáticos y biliares, pérdida de peso e insuficiencia pancreática exocrina o endocrina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. No existe un criterio internacionalmente aceptado para el diagnóstico de la ER-IgG4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Tres hallazgos histopatológicos se presentaron en la paciente y caracterizan a la enfermedad en el órgano afectado y son los siguientes: 1) la presencia de esclerosis de patrón estoriforme; 2) un denso infiltrado linfoplasmocitario y 3) una proporción aumentada de células positivas para IgG4 por inmunohistoquímica respecto a las positivas para IgG1<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera línea de tratamiento en la FRP es la descompresión a nivel renal a través de drenajes, como en el caso de la paciente, aunada a la terapia con dosis altas de esteroide<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Las metas son inducir la regresión de la reacción fibroinflamatoria, liberar la obstrucción ureteral y de las estructuras retroperitoneales, detener la fase de reacción inflamatoria aguda y sus manifestaciones sistémicas y evitar la recurrencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Sin embargo, se ha reportado que en los casos en los que predomine el componente de fibrosis, el manejo quirúrgico puede ser de utilidad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Se ha reportado remisión de la enfermedad hasta en el 75-95%; sin embargo, las recaídas son frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FRP debe ser parte del diagnóstico diferencial en caso de tumoraciones retroperitoneales, ya que el contar con un diagnóstico oportuno mejorará el tratamiento, seguimiento y pronóstico de los pacientes.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Protección de personas y animales</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflico de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que no existe conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1257070" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1164548" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1257069" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1164549" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Reporte de caso" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusiones" ] 8 => array:3 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Responsabilidades éticas" "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Protección de personas y animales" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0035" "titulo" => "Confidencialidad de los datos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Derecho a la privacidad y consentimiento informado" ] ] ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0045" "titulo" => "Conflico de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2017-03-18" "fechaAceptado" => "2017-06-10" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1164548" "palabras" => array:4 [ 0 => "Inmunoglobulina G4" 1 => "Enfermedad asociada a inmunoglobulina G4" 2 => "Fibrosis retroperitoneal" 3 => "Tumores retroperitoneales" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1164549" "palabras" => array:4 [ 0 => "Immunoglobulin G4" 1 => "Immunoglobulin G4-related disease" 2 => "Retroperitoneal fibrosis" 3 => "Retroperitoneal tumors" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Paciente de 55 años de edad con cuadro de dolor en flanco izquierdo irradiado a región lumbar de 4 meses de evolución, con tomografía axial computarizada que reporta tumoración quística en región retroperitoneal que comprime uréter y sistema pielocaliceal izquierdo en contacto con cuerpo y cola de páncreas. Es intervenida quirúrgicamente y se encuentra en reporte patológico definitivo fibrosis retroperitoneal nodular asociada a IgG4; con Ki67 positivo en centros germinales (5%) e IgG4 positivo (40 células plasmáticas en 3 campos de 40x) por inmunohistoquímica. La fibrosis retroperitoneal nodular es una enfermedad poco frecuente, de evolución paulatina con excelente respuesta al manejo con esteroides. El tratamiento quirúrgico se reserva para casos que comprometen estructuras adyacentes, por lo que el identificarlo al estudiar una tumoración retroperitoneal conlleva un mejor pronóstico y sobrevida.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The patient was a 55-year-old woman with a 4-month history of pain in left flank that irradiated to the lumbar region. Computed tomography revealed a cystic tumor in the retroperitoneal region that compresses the ureter and left renal pelvis in contact with pancreatic body and tail. Surgery was performed and the definitive pathological report diagnosed nodular retroperitoneal fibrosis associated with IgG4; Ki67-positive in germinal centers (5%) and IgG4-positive (40 plasma cells in 3 fields of 40x) by immunohistochemistry. Retroperitoneal fibrosis is a rare disease, that develops gradually and has an excellent response to steroid management. Surgical treatment is reserved for cases that compromise adjacent structures. 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Flebitis obliterante en relación con fibrosis extensa e infiltrado linfoplasmocitario.</p>" ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "at1" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "<p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Fuente: tomado de Corradi et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p>" "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " colspan="2" align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Idiopática</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Relacionada con IgG4 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Se desconoce la frecuencia \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " colspan="2" align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Secundaria</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Medicamentos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Analgésicos, betabloqueadores \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; 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entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Cirugía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Linfadenectomía, colectomía \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Otros \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Trauma \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2149829.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Causas de fibrosis retroperitoneal</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:7 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0040" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Enfermedad relacionada con IgG4: revisión concisa de la literatura" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "O. 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| 2022 Enero | 134 | 45 | 179 |
| 2021 Diciembre | 98 | 50 | 148 |
| 2021 Noviembre | 122 | 57 | 179 |
| 2021 Octubre | 144 | 59 | 203 |
| 2021 Septiembre | 138 | 43 | 181 |
| 2021 Agosto | 111 | 70 | 181 |
| 2021 Julio | 105 | 48 | 153 |
| 2021 Junio | 127 | 51 | 178 |
| 2021 Mayo | 108 | 57 | 165 |
| 2021 Abril | 212 | 84 | 296 |
| 2021 Marzo | 189 | 42 | 231 |
| 2021 Febrero | 120 | 23 | 143 |
| 2021 Enero | 100 | 26 | 126 |
| 2020 Diciembre | 171 | 24 | 195 |
| 2020 Noviembre | 102 | 16 | 118 |
| 2020 Octubre | 93 | 20 | 113 |
| 2020 Septiembre | 136 | 32 | 168 |
| 2020 Agosto | 98 | 29 | 127 |
| 2020 Julio | 107 | 15 | 122 |
| 2020 Junio | 102 | 22 | 124 |
| 2020 Mayo | 102 | 15 | 117 |
| 2020 Abril | 74 | 16 | 90 |
| 2020 Marzo | 101 | 22 | 123 |
| 2019 Diciembre | 1 | 2 | 3 |
| 2019 Octubre | 4 | 5 | 9 |
| 2019 Mayo | 112 | 25 | 137 |
| 2019 Abril | 124 | 30 | 154 |
| 2019 Marzo | 146 | 19 | 165 |
| 2019 Febrero | 88 | 18 | 106 |
| 2019 Enero | 113 | 24 | 137 |
| 2018 Diciembre | 125 | 39 | 164 |
| 2018 Noviembre | 14 | 11 | 25 |
| 2018 Octubre | 7 | 6 | 13 |
| 2018 Septiembre | 0 | 9 | 9 |
| 2018 Agosto | 0 | 10 | 10 |
| 2018 Julio | 0 | 6 | 6 |
| 2018 Abril | 0 | 19 | 19 |
| 2018 Marzo | 0 | 31 | 31 |
| 2018 Febrero | 0 | 12 | 12 |
| 2018 Enero | 0 | 10 | 10 |
| 2017 Diciembre | 0 | 20 | 20 |
| 2017 Noviembre | 0 | 23 | 23 |
| 2017 Octubre | 0 | 21 | 21 |
| 2017 Septiembre | 0 | 22 | 22 |
| 2017 Agosto | 0 | 30 | 30 |
| 2017 Julio | 0 | 19 | 19 |
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