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elevaci&#243;n de ambos hemidiafragmas y atelectasias laminares bibasales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Se realiz&#243; tomograf&#237;a y angiotomograf&#237;a de t&#243;rax que confirmaron atelectasias&#44; DP derecho&#44; sin infiltrados ni embolia pulmonar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a><span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> y D&#41;&#46; En radioscopia <span class="elsevierStyleItalic">&#40;sniff test&#41;</span> se observ&#243; disminuci&#243;n en la excursi&#243;n diafragm&#225;tica bilateral&#46; Se realiz&#243; toracocentesis&#44; l&#237;quido compatible con exudado&#46; Se objetiv&#243; restricci&#243;n severa y disminuci&#243;n de presiones inspiratoria y espiratoria m&#225;ximas&#46; La difusi&#243;n de mon&#243;xido de carbono se encontr&#243; disminuida&#46; En el test de caminata de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos mostr&#243; ca&#237;da de 5 puntos en la saturaci&#243;n de ox&#237;geno a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&#46; Inicialmente neg&#243; s&#237;ntomas sicca&#46; Se evidenci&#243; leucocitosis leve&#44; eritrosedimentaci&#243;n elevada&#44; hipergammaglobulinemia policlonal y serolog&#237;as virales negativas&#46; Se decidi&#243; iniciar prednisona 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a hasta disponer de resultados inmunol&#243;gicos&#46; Los ANA-Hep2&#44; anti-ENA&#44; anti-Ro&#47;SS-A&#44; anti-La&#47;SS-B&#44; anti-ADN y crioglobulinas fueron negativos&#44; complemento normal y factor reumatoide positivo a t&#237;tulo bajo&#46; Al mes manifest&#243; xerostom&#237;a y xeroftalmia que persistieron por m&#225;s de 3 meses&#46; Cumpli&#243; 4 de 6 criterios clasificatorios americano-europeos 2002 para SSp &#40;s&#237;ntomas orales y oculares&#44; test de Schirmer menor a 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&#44; puntuaci&#243;n de 6 en la escala de Bijsterveld en tinci&#243;n con rosa de Bengala y biopsia de gl&#225;ndulas salivales menores con sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4 de Chisholm y Mason&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Se diagnostic&#243; SPE en SSp con &#237;ndice de actividad &#40;ESSDAI&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> de 5&#46; En su evoluci&#243;n present&#243; vasculitis cut&#225;nea linfoc&#237;tica y polineuropat&#237;a sensitivomotora axonal&#46; Cumpli&#243; tratamiento con azatioprina 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a y prednisona 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; con respuesta incompleta y desarrollo de pancitopenia&#46; Se rot&#243; a micofenolato mofetil con respuesta hematol&#243;gica y cut&#225;nea&#44; pero deterioro neurol&#243;gico y pulmonar &#40;ESSDAI 15&#41;&#46; Se administraron 2 dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de rituximab cada 15 d&#237;as y budesonide inhalado&#46; Al mes ESSDAI de 7 y a los 3 meses mejor&#237;a de los s&#237;ntomas respiratorios&#44; normalizaci&#243;n de test de caminata&#44; restricci&#243;n moderada en espirometr&#237;a&#44; ausencia de derrame pleural&#44; pero persistencia de elevaci&#243;n diafragm&#225;tica&#46; El &#237;ndice de da&#241;o acumulado de la enfermedad fue de 7 <span class="elsevierStyleItalic">&#40;Sj&#246;gren&#39;s Syndrome Disease Damage Index&#41;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones extraglandulares pueden ocurrir hasta en el 50&#37; de los pacientes con SSp y solo un 11&#37; presenta compromiso pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La traque&#237;tis&#44; bronquitis y bronquiolitis&#44; junto a las intersticiopat&#237;as &#40;neumon&#237;a intersticial no espec&#237;fica&#44; neumon&#237;a intersticial usual&#44; neumon&#237;a intersticial linfoc&#237;tica&#41; constituyen las manifestaciones m&#225;s frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SPE es una manifestaci&#243;n excepcional en SSp<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7</span></a>&#46; Se han comunicado 2 casos previos en la literatura &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46; Se caracteriza por vol&#250;menes pulmonares disminuidos&#44; elevaci&#243;n diafragm&#225;tica&#44; fisiolog&#237;a restrictiva y ausencia de afectaci&#243;n parenquimatosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;9</span></a>&#46; Suele presentarse con disnea de esfuerzo&#44; ortopnea y&#47;o dolor pleur&#237;tico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; Se han postulado distintos mecanismos fisiopatog&#233;nicos para explicar la disfunci&#243;n diafragm&#225;tica&#58; miositis&#44; fibrosis&#44; neuropat&#237;a fr&#233;nica y&#47;o intercostal o una combinaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; La radioscopia con <span class="elsevierStyleItalic">sniff test</span> y el ultrasonido pueden evidenciar el compromiso din&#225;mico de la funci&#243;n diafragm&#225;tica&#46; En la radiograf&#237;a y tomograf&#237;a tor&#225;cicas se puede evidenciar disminuci&#243;n de vol&#250;menes pulmonares y atelectasias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8&#8211;11</span></a>&#46; Se report&#243; baja mortalidad atribuible al SPE&#44; pero provoca elevada morbilidad y mejor&#237;a funcional en solo el 20&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; No existe tratamiento estandarizado por su baja prevalencia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;11</span></a>&#46; Se inform&#243; buena respuesta a prednisona 30-40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; en combinaci&#243;n con azatioprina o ciclofosfamida en casos graves<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">7&#8211;11</span></a>&#46; Hay publicaciones de mejor&#237;a con rituximab en 2 pacientes con lupus y en una paciente con SSp<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;9</span></a>&#46;<span class="elsevierStyleSup">&#46;</span>Hay reportes de discreto beneficio con B2-agonistas y teofilina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El DP tambi&#233;n es infrecuente en Sj&#246;gren &#40;1-5&#44;7&#37;&#41;&#44; y generalmente asociado a otra enfermedad autoinmune o insuficiencia card&#237;aca<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El DP asociado a SSp puede ser uni o bilateral&#44; con menos de 11&#46;000 c&#233;lulas y exudados con predominio mononuclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Llamativamente en nuestra paciente se objetiv&#243; exudado a predominio polimorfonuclear&#46; A pesar de que el DP puede asociarse a SPE nuestra paciente present&#243; DP previamente al SPE&#44; por lo que asociamos este hallazgo con su enfermedad autoinmune&#46; El DP asociado a SSp generalmente mejora con dosis bajas de glucocorticoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de que el SPE y el DP son manifestaciones infrecuentes en SSp&#44; deben ser tenidos en cuenta dentro de las manifestaciones extraglandulares de la enfermedad&#46; Este caso ilustra tambi&#233;n la posibilidad de que el SSp pueda presentarse con manifestaciones sist&#233;micas antes de la aparici&#243;n de la t&#237;pica sintomatolog&#237;a del s&#237;ndrome sicca&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso cl&#237;nico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Edad&#47;Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Criterios diagn&#243;sticosSSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Manifestaci&#243;n inicial del SSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Manifestaciones cl&#237;nicas de SSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Laboratorio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">BGSm&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caracter&#237;sticas relacionadas con el SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento y respuesta&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tavoni et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">56&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">S&#237;ndrome sicca&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Queratoconjuntivitis sicca &#40;Schirmer y rosa Bengala positivos&#41;SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">IgG &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;LeucopeniaANA&#43; &#40;difuso&#41;Anti-Ro y anti-La&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Inicio de s&#237;ntomas de SPE 5 a&#241;os posteriores al diagn&#243;stico de SSpDisnea de esfuerzoRx&#58; elevaci&#243;n de diafragma derechoEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n moderadaPiMax disminuidaEMG&#58; neuropat&#237;a motora de nervio fr&#233;nico&#44; bilateral&#44; m&#225;s severa del lado derecho&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Dosis bajas de esteroides&#44; l&#225;grimas artificiales&#44; teofilina y B-2 agonistasMejor&#237;a un a&#241;o de seguimiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Blanco P&#233;rez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">42 a&#241;os al diagn&#243;stico de SPE&#44; 5 a&#241;os despu&#233;s diagn&#243;stico de SSpDolor pleur&#237;tico izquierdo&#44; disnea de medianos esfuerzos&#44; taquipnea&#44; disminuci&#243;n del murmullo vesicular en la base derechaRx&#58; p&#233;rdida de volumen del hemit&#243;rax derechoTAC&#58; atelectasia subsegmentaria basal derecha con elevaci&#243;n de hemidiafragma derecho y m&#237;nimo engrosamiento pleural izquierdo sin embolia pulmonarEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n severaEMG&#58; nervio fr&#233;nico con axonotmesis parcial&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">-PDN 45 mg&#47;d&#237;a &#43; salbutamol inhalado y teofilina&#44; sin respuesta a los 3 mesesAZA y luego CFM&#44; sin respuestaRTX 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g EV 2 dosis separadas de 14 d&#237;as&#46; Mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; radiol&#243;gica y funcional 24 meses despu&#233;s&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Baenas et al&#46;&#40;2017&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">EULAR&#47;ARC 2002EULAR&#47;ACR 2016&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">SPE y DP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">SPEQueratoconjuntivitis sicca &#40;Schirmer&#44; rosa Bengala&#44; BUT positivos&#41;Xerostom&#237;a significativaNeuropat&#237;a perif&#233;ricaVasculitis linfoc&#237;tica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Leucocitosis leveVSG y PCR elevadasFR&#43;ANA&#44; ENA&#44; anti-Ro&#44; anti-La negativos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Inicio de los s&#237;ntomas previos a s&#237;ndrome siccaDisnea de esfuerzo&#44; dolor tor&#225;cico&#44; s&#237;ntomas constitucionalesRx&#58; elevaci&#243;n de ambos hemidiafragmas&#44; atelectasias bibasalesTAC&#58; atelectasias segmentarias y subsegmentarias en ambas bases pulmonares&#44; escaso DP derechoEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n severaPiMax y PeMax severamente disminuidas6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>MWT&#58; ca&#237;da de 5 puntos en la saturaci&#243;n de ox&#237;geno a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">AZA 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg c&#47;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#44; PDN 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; respuesta parcialMMF 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d&#237;a&#44; sin mejor&#237;aRTX 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g EV 2 dosis separadas de 14 d&#237;as<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> &#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>budesonide inhalado&#46; Mejor&#237;a parcial &#40;ESSDAI 15 previo a RTX&#44; 7 a los 30 d&#237;as&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Carta al Editor
Síndrome de pulmón encogido y derrame pleural como manifestación inicial de síndrome de Sjögren primario
Shrinking lung syndrome and pleural effusion as an initial manifestation of primary Sjögren's syndrome
Diego Federico Baenas
Autor para correspondencia
baenashospitalprivado@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Soledad Retamozo, Juan Pablo Pirola, Francisco Caeiro
Servicio de Reumatología, Hospital Privado Universitario de Córdoba, Córdoba, Argentina
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elevaci&#243;n de ambos hemidiafragmas y atelectasias laminares bibasales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A y B&#41;&#46; Se realiz&#243; tomograf&#237;a y angiotomograf&#237;a de t&#243;rax que confirmaron atelectasias&#44; DP derecho&#44; sin infiltrados ni embolia pulmonar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a><span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> y D&#41;&#46; En radioscopia <span class="elsevierStyleItalic">&#40;sniff test&#41;</span> se observ&#243; disminuci&#243;n en la excursi&#243;n diafragm&#225;tica bilateral&#46; Se realiz&#243; toracocentesis&#44; l&#237;quido compatible con exudado&#46; Se objetiv&#243; restricci&#243;n severa y disminuci&#243;n de presiones inspiratoria y espiratoria m&#225;ximas&#46; La difusi&#243;n de mon&#243;xido de carbono se encontr&#243; disminuida&#46; En el test de caminata de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos mostr&#243; ca&#237;da de 5 puntos en la saturaci&#243;n de ox&#237;geno a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&#46; Inicialmente neg&#243; s&#237;ntomas sicca&#46; Se evidenci&#243; leucocitosis leve&#44; eritrosedimentaci&#243;n elevada&#44; hipergammaglobulinemia policlonal y serolog&#237;as virales negativas&#46; Se decidi&#243; iniciar prednisona 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a hasta disponer de resultados inmunol&#243;gicos&#46; Los ANA-Hep2&#44; anti-ENA&#44; anti-Ro&#47;SS-A&#44; anti-La&#47;SS-B&#44; anti-ADN y crioglobulinas fueron negativos&#44; complemento normal y factor reumatoide positivo a t&#237;tulo bajo&#46; Al mes manifest&#243; xerostom&#237;a y xeroftalmia que persistieron por m&#225;s de 3 meses&#46; Cumpli&#243; 4 de 6 criterios clasificatorios americano-europeos 2002 para SSp &#40;s&#237;ntomas orales y oculares&#44; test de Schirmer menor a 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm a los 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&#44; puntuaci&#243;n de 6 en la escala de Bijsterveld en tinci&#243;n con rosa de Bengala y biopsia de gl&#225;ndulas salivales menores con sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4 de Chisholm y Mason&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Se diagnostic&#243; SPE en SSp con &#237;ndice de actividad &#40;ESSDAI&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> de 5&#46; En su evoluci&#243;n present&#243; vasculitis cut&#225;nea linfoc&#237;tica y polineuropat&#237;a sensitivomotora axonal&#46; Cumpli&#243; tratamiento con azatioprina 150<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a y prednisona 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; con respuesta incompleta y desarrollo de pancitopenia&#46; Se rot&#243; a micofenolato mofetil con respuesta hematol&#243;gica y cut&#225;nea&#44; pero deterioro neurol&#243;gico y pulmonar &#40;ESSDAI 15&#41;&#46; Se administraron 2 dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de rituximab cada 15 d&#237;as y budesonide inhalado&#46; Al mes ESSDAI de 7 y a los 3 meses mejor&#237;a de los s&#237;ntomas respiratorios&#44; normalizaci&#243;n de test de caminata&#44; restricci&#243;n moderada en espirometr&#237;a&#44; ausencia de derrame pleural&#44; pero persistencia de elevaci&#243;n diafragm&#225;tica&#46; El &#237;ndice de da&#241;o acumulado de la enfermedad fue de 7 <span class="elsevierStyleItalic">&#40;Sj&#246;gren&#39;s Syndrome Disease Damage Index&#41;</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones extraglandulares pueden ocurrir hasta en el 50&#37; de los pacientes con SSp y solo un 11&#37; presenta compromiso pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La traque&#237;tis&#44; bronquitis y bronquiolitis&#44; junto a las intersticiopat&#237;as &#40;neumon&#237;a intersticial no espec&#237;fica&#44; neumon&#237;a intersticial usual&#44; neumon&#237;a intersticial linfoc&#237;tica&#41; constituyen las manifestaciones m&#225;s frecuentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SPE es una manifestaci&#243;n excepcional en SSp<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7</span></a>&#46; Se han comunicado 2 casos previos en la literatura &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46; Se caracteriza por vol&#250;menes pulmonares disminuidos&#44; elevaci&#243;n diafragm&#225;tica&#44; fisiolog&#237;a restrictiva y ausencia de afectaci&#243;n parenquimatosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;9</span></a>&#46; Suele presentarse con disnea de esfuerzo&#44; ortopnea y&#47;o dolor pleur&#237;tico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; Se han postulado distintos mecanismos fisiopatog&#233;nicos para explicar la disfunci&#243;n diafragm&#225;tica&#58; miositis&#44; fibrosis&#44; neuropat&#237;a fr&#233;nica y&#47;o intercostal o una combinaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; La radioscopia con <span class="elsevierStyleItalic">sniff test</span> y el ultrasonido pueden evidenciar el compromiso din&#225;mico de la funci&#243;n diafragm&#225;tica&#46; En la radiograf&#237;a y tomograf&#237;a tor&#225;cicas se puede evidenciar disminuci&#243;n de vol&#250;menes pulmonares y atelectasias<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8&#8211;11</span></a>&#46; Se report&#243; baja mortalidad atribuible al SPE&#44; pero provoca elevada morbilidad y mejor&#237;a funcional en solo el 20&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a>&#46; No existe tratamiento estandarizado por su baja prevalencia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;11</span></a>&#46; Se inform&#243; buena respuesta a prednisona 30-40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; en combinaci&#243;n con azatioprina o ciclofosfamida en casos graves<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">7&#8211;11</span></a>&#46; Hay publicaciones de mejor&#237;a con rituximab en 2 pacientes con lupus y en una paciente con SSp<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;7&#8211;9</span></a>&#46;<span class="elsevierStyleSup">&#46;</span>Hay reportes de discreto beneficio con B2-agonistas y teofilina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El DP tambi&#233;n es infrecuente en Sj&#246;gren &#40;1-5&#44;7&#37;&#41;&#44; y generalmente asociado a otra enfermedad autoinmune o insuficiencia card&#237;aca<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El DP asociado a SSp puede ser uni o bilateral&#44; con menos de 11&#46;000 c&#233;lulas y exudados con predominio mononuclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Llamativamente en nuestra paciente se objetiv&#243; exudado a predominio polimorfonuclear&#46; A pesar de que el DP puede asociarse a SPE nuestra paciente present&#243; DP previamente al SPE&#44; por lo que asociamos este hallazgo con su enfermedad autoinmune&#46; El DP asociado a SSp generalmente mejora con dosis bajas de glucocorticoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de que el SPE y el DP son manifestaciones infrecuentes en SSp&#44; deben ser tenidos en cuenta dentro de las manifestaciones extraglandulares de la enfermedad&#46; Este caso ilustra tambi&#233;n la posibilidad de que el SSp pueda presentarse con manifestaciones sist&#233;micas antes de la aparici&#243;n de la t&#237;pica sintomatolog&#237;a del s&#237;ndrome sicca&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso cl&#237;nico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Edad&#47;Sexo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Criterios diagn&#243;sticosSSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Manifestaci&#243;n inicial del SSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Manifestaciones cl&#237;nicas de SSp&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Laboratorio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">BGSm&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caracter&#237;sticas relacionadas con el SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento y respuesta&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Tavoni et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">56&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">S&#237;ndrome sicca&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Queratoconjuntivitis sicca &#40;Schirmer y rosa Bengala positivos&#41;SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">IgG &#40;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#41;LeucopeniaANA&#43; &#40;difuso&#41;Anti-Ro y anti-La&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Inicio de s&#237;ntomas de SPE 5 a&#241;os posteriores al diagn&#243;stico de SSpDisnea de esfuerzoRx&#58; elevaci&#243;n de diafragma derechoEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n moderadaPiMax disminuidaEMG&#58; neuropat&#237;a motora de nervio fr&#233;nico&#44; bilateral&#44; m&#225;s severa del lado derecho&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Dosis bajas de esteroides&#44; l&#225;grimas artificiales&#44; teofilina y B-2 agonistasMejor&#237;a un a&#241;o de seguimiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Blanco P&#233;rez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">47&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">SPE&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">No disponible&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">42 a&#241;os al diagn&#243;stico de SPE&#44; 5 a&#241;os despu&#233;s diagn&#243;stico de SSpDolor pleur&#237;tico izquierdo&#44; disnea de medianos esfuerzos&#44; taquipnea&#44; disminuci&#243;n del murmullo vesicular en la base derechaRx&#58; p&#233;rdida de volumen del hemit&#243;rax derechoTAC&#58; atelectasia subsegmentaria basal derecha con elevaci&#243;n de hemidiafragma derecho y m&#237;nimo engrosamiento pleural izquierdo sin embolia pulmonarEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n severaEMG&#58; nervio fr&#233;nico con axonotmesis parcial&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">-PDN 45 mg&#47;d&#237;a &#43; salbutamol inhalado y teofilina&#44; sin respuesta a los 3 mesesAZA y luego CFM&#44; sin respuestaRTX 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g EV 2 dosis separadas de 14 d&#237;as&#46; Mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; radiol&#243;gica y funcional 24 meses despu&#233;s&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Baenas et al&#46;&#40;2017&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">50&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">EULAR&#47;ARC 2002EULAR&#47;ACR 2016&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">SPE y DP&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">SPEQueratoconjuntivitis sicca &#40;Schirmer&#44; rosa Bengala&#44; BUT positivos&#41;Xerostom&#237;a significativaNeuropat&#237;a perif&#233;ricaVasculitis linfoc&#237;tica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Leucocitosis leveVSG y PCR elevadasFR&#43;ANA&#44; ENA&#44; anti-Ro&#44; anti-La negativos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Sialoadenitis linfoc&#237;tica grado 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Inicio de los s&#237;ntomas previos a s&#237;ndrome siccaDisnea de esfuerzo&#44; dolor tor&#225;cico&#44; s&#237;ntomas constitucionalesRx&#58; elevaci&#243;n de ambos hemidiafragmas&#44; atelectasias bibasalesTAC&#58; atelectasias segmentarias y subsegmentarias en ambas bases pulmonares&#44; escaso DP derechoEspirometr&#237;a&#58; restricci&#243;n severaPiMax y PeMax severamente disminuidas6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>MWT&#58; ca&#237;da de 5 puntos en la saturaci&#243;n de ox&#237;geno a los 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>minutos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">AZA 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg c&#47;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#44; PDN 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; respuesta parcialMMF 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d&#237;a&#44; sin mejor&#237;aRTX 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g EV 2 dosis separadas de 14 d&#237;as<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> &#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>budesonide inhalado&#46; Mejor&#237;a parcial &#40;ESSDAI 15 previo a RTX&#44; 7 a los 30 d&#237;as&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 11 5 16
2024 Octubre 233 37 270
2024 Septiembre 244 42 286
2024 Agosto 234 67 301
2024 Julio 254 39 293
2024 Junio 221 38 259
2024 Mayo 304 36 340
2024 Abril 267 39 306
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2021 Noviembre 217 61 278
2021 Octubre 243 57 300
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2021 Julio 184 67 251
2021 Junio 188 76 264
2021 Mayo 202 62 264
2021 Abril 387 104 491
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2020 Noviembre 121 37 158
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2020 Septiembre 173 40 213
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2020 Julio 138 20 158
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2019 Mayo 143 52 195
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2019 Marzo 149 45 194
2019 Febrero 96 20 116
2019 Enero 81 26 107
2018 Diciembre 57 35 92
2018 Noviembre 0 22 22
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2018 Mayo 0 1 1
2018 Marzo 0 32 32
2018 Febrero 0 21 21
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