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Su evoluci&#243;n posterior llev&#243; al diagn&#243;stico de SAAFC&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Caso cl&#237;nico</span><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 19 a&#241;os de edad&#44; que acudi&#243; al servicio de urgencias de nuestro hospital por necrosis distal en el pie derecho y una &#250;lcera en el izquierdo&#46; Como antecedentes personales&#44; hab&#237;a sufrido un aborto en el tercer trimestre del embarazo 4 meses antes y hab&#237;a requerido&#44; un mes m&#225;s tarde&#44; ser ingresada en la unidad de cuidados intensivos &#40;UCI&#41; de un hospital de su pa&#237;s de origen &#40;Marruecos&#41; por anemia grave&#44; por lo que recibi&#243; varias transfusiones&#46; Presentaba&#44; en ese momento&#44; lesiones en ambos pies &#40;carecemos de informes cl&#237;nicos de esos ingresos&#41;&#46; Ante la ausencia de mejor&#237;a&#44; la paciente decidi&#243; acudir a nuestro hospital para su valoraci&#243;n&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A su ingreso&#44; la paciente estaba afebril y con estabilidad hemodin&#225;mica&#46; A la exploraci&#243;n f&#237;sica llamaba la atenci&#243;n la presencia de livedo reticularis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; necrosis de todos los dedos y antepi&#233; derechos y una lesi&#243;n ulcerativa en la cara interna del pie izquierdo con lesiones isqu&#233;micas distales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#59; los pulsos y la movilidad eran normales&#46; El estudio anal&#237;tico mostraba &#250;nicamente elevaci&#243;n de los reactantes de fase aguda&#59; la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; el electrocardiograma&#44; el ecocardiograma y el eco-Doppler de los miembros inferiores eran normales&#46; A lo largo de su evoluci&#243;n present&#243; fiebre persistente con hemocultivos negativos y cultivo de exudado positivo para <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus epidermidis&#44; S&#46; aureus</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Citrobacter freundii</span> sensibles a la antibioterapia administrada desde el ingreso &#40;ceftriaxona&#44; 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h intravenoso &#91;iv&#93;&#59; clindamicina&#44; 600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h iv&#41;&#46; Posteriormente&#44; present&#243; descenso progresivo de las cifras de hemoglobina&#44; hasta llegar a 6&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#59; la prueba de Coombs directa fue positiva&#46; Otros hallazgos fueron&#58; haptoglobina de 74<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; LDH de 13&#46;056&#59; se observaron esferocitos&#44; poiquilocitos y hemat&#237;es fragmentados&#44; con ausencia de esquistocitos&#44; adem&#225;s de que se detect&#243; panaglutinina&#46; Todos estos datos indicaban una anemia hemol&#237;tica autoinmunitaria&#44; sin poder descartarse la presencia de aloanticuerpos&#46; Los anticuerpos anticardiolip&#237;nicos &#40;aCL&#41; &#40;IgG&#44; 17 GPL&#47;ml&#59; IgM&#44; 100 U MPL&#47;ml&#41;&#44; el anticoagulante l&#250;pico &#40;AL&#41; y los anticuerpos anti-beta-2 glucoprote&#237;na I &#40;&#62; 5&#41; resultaron positivos&#46; Se realiz&#243; el diagn&#243;stico de probable s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos&#44; por lo que se instaur&#243; tratamiento con glucocorticoides &#40;5 bolos de metilprednisolona&#44; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g iv cada 24 horas y posteriormente prednisona&#44; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; heparina de bajo peso molecular a dosis terap&#233;uticas &#40;anteriormente a dosis profil&#225;cticas&#41; y transfusi&#243;n&#44; a pesar de los riesgos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuarenta y ocho horas despu&#233;s de su ingreso&#44; la paciente present&#243; deterioro del estado general y de la funci&#243;n renal&#44; por lo que requiri&#243; de hemofiltraci&#243;n&#46; Present&#243;&#44; adem&#225;s&#44; fallo hep&#225;tico&#44; con elevaci&#243;n de las enzimas de cit&#243;lisis y colestasis&#44; as&#237; como s&#237;ndrome de distr&#233;s respiratorio &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#44; que requiri&#243; intubaci&#243;n orotraqueal e ingreso en la UCI&#46; Ante la situaci&#243;n de fallo multiorg&#225;nico&#44; se instaur&#243; tratamiento con heparina s&#243;dica iv&#44; ciclofosfamida iv &#40;pulso de 750<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span> de superficie corporal&#41; y posteriormente v&#237;a oral &#40;a dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47; d&#237;a&#41;&#44; as&#237; como inmunoglobulinas iv&#44; a dosis de 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47; kg&#47;d&#237;a durante 5 d&#237;as&#44; con lo que experiment&#243; mejor&#237;a progresiva de las cifras de creatinina y de las enzimas hep&#225;ticas&#46; No se realiz&#243; recambio plasm&#225;tico por no disponer de esta t&#233;cnica en nuestro hospital y por no ser posible su traslado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 10 d&#237;as de ingreso en la UCI&#44; present&#243; un episodio de bradicardia&#44; hipotensi&#243;n&#44; midriasis no reactiva y ausencia de reflejos osteotendinosos y del tronco&#46; En la tomograf&#237;a computarizada craneal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0020">fig&#46; 4</a>&#41; se observaron infartos occipitales izquierdos con transformaci&#243;n hemorr&#225;gica&#44; uno frontal derecho&#44; edema&#44; obliteraci&#243;n de las cisternas y borramiento completo de los surcos y las cisuras&#46; Dos d&#237;as despu&#233;s se recibieron las determinaciones de los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y los anti-ADN nativo&#44; que resultaron positivos a t&#237;tulos altos&#44; por lo que se estableci&#243; el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico probablemente secundario&#46; No se realiz&#243; necropsia por motivos religiosos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0020"></elsevierMultimedia></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Discusi&#243;n</span><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estamos ante un caso de SCAAFC probablemente secundario a lupus&#44; que se inici&#243; con manifestaciones cut&#225;neas &#40;isquemia&#44; &#250;lcera y gangrena&#41;&#44; a las que se a&#241;ade&#44; de forma aguda y simult&#225;nea&#44; afecci&#243;n hep&#225;tica&#44; renal&#44; pulmonar y cerebral&#46; Esta afecci&#243;n multiorg&#225;nica&#44; asociada a la positividad de los anticuerpos antifosfolip&#237;dicos &#40;aPL&#41;&#44; sin que fuera posible realizar una segunda determinaci&#243;n por la muerte de la paciente&#44; nos lleva al diagn&#243;stico de SAAFC probable&#46; Los ANA y los anti-ADN nativo positivos&#44; as&#237; como la anemia hemol&#237;tica&#44; nos hacen pensar en un lupus asociado&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAF se caracteriza por la aparici&#243;n de trombosis de repetici&#243;n &#40;tanto venosas como arteriales o de peque&#241;os vasos&#41;&#44; morbilidad en los embarazos &#40;fundamentalmente abortos&#44; p&#233;rdidas fetales recurrentes y prematuridad&#41; y alteraciones hematol&#243;gicas &#40;trombocitopenia y anemia hemol&#237;tica&#41;&#44; asociados a la presencia de aPL &#40;AL&#44; aCL&#41; y anticuerpos anti-beta-2-glucoprote&#237;na I<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC&#44; tambi&#233;n denominado s&#237;ndrome de Asherson&#44; es una variante del SAAF&#44; que se caracteriza por m&#250;ltiples trombosis de aparici&#243;n aguda y curso extremadamente grave&#46; En comparaci&#243;n con el SAAFC primario&#44; el SAAFC asociado al LES es m&#225;s frecuente en mujeres&#44; se presenta en personas de menor edad&#44; con mayor frecuencia afecta al cerebro y el p&#225;ncreas&#44; tiene una menor prevalencia de aCL isotipo IgG a t&#237;tulos altos y se asocia con una mortalidad mayor ajustada por edad&#44; sexo&#44; &#243;rgano afectado y tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC suele afectar a vasos de peque&#241;o calibre simult&#225;neamente&#44; en un per&#237;odo corto y en m&#250;ltiples localizaciones&#44; mientras que en el SAAF no catastr&#243;fico los eventos tromb&#243;ticos tienen lugar en vasos de mayor calibre&#44; de forma espor&#225;dica y a menudo en una &#250;nica localizaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Los criterios propuestos en 2002 para la clasificaci&#243;n del SAAFC &#40;definitivo y probable&#41; aparecen en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0005">tabla 1</a><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="t0005"></elsevierMultimedia><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC puede afectar potencialmente a cualquier &#243;rgano o sistema&#44; incluida la piel&#46; La lesi&#243;n cut&#225;nea observada con mayor frecuencia es la livedo reticularis&#44; pero tambi&#233;n podemos encontrar ulceraciones&#44; gangrena digital&#44; hemorragias subungueales&#44; trombosis venosa superficial&#44; p&#250;rpura trombocitop&#233;nica&#44; manifestaciones seudovascul&#237;ticas&#44; necrosis cut&#225;nea extensa y anetoderma primario&#46; Se ha descrito la necrosis superficial de la piel de predominio en miembros inferiores y nalgas&#44; hasta en un 3&#37; de los pacientes con SAAF<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; Las lesiones cut&#225;neas se observan con mayor frecuencia en el SAAFC&#44; al caracterizarse &#233;ste por oclusiones microvasculares extensas que pueden afectar a m&#250;ltiples &#243;rganos simult&#225;neamente&#46; Histol&#243;gicamente&#44; se trata de una trombosis de vasos peque&#241;os con proliferaci&#243;n vascular y m&#237;nimos cambios inflamatorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC representa afortunadamente s&#243;lo el 1&#37; de los casos de SAAF&#46; Su mortalidad es de aproximadamente el 50&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;10</span></a>&#46; Son factores de mal pron&#243;stico la edad mayor de 36 a&#241;os&#44; el diagn&#243;stico de LES&#44; la afecci&#243;n pulmonar&#44; renal y adrenal&#44; as&#237; como un n&#250;mero elevado de &#243;rganos afectados y la necesidad de hemodi&#225;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Las causas m&#225;s frecuentes de muerte son la afecci&#243;n cerebral &#40;27&#37;&#41;&#44; la afecci&#243;n card&#237;aca y las infecciones &#40;20&#37;&#41;&#46; Se ha logrado un aumento de la supervivencia con el tratamiento combinado con anticoagulantes&#44; glucocorticoides&#44; recambio plasm&#225;tico y&#47;o inmunoglobulina iv<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SAAFC debe instaurarse tan pronto como se sospeche el diagn&#243;stico&#44; e incluye heparina no fraccionada intravenosa&#44; con un bolo inicial de 5&#46;000 U&#44; seguido de perfusi&#243;n continua a 1&#46;500 U&#47;h&#44; con controles seriados del tiempo de tromboplastina parcial activada&#46; Si el curso cl&#237;nico es satisfactorio&#44; se mantiene durante 7 a 10 d&#237;as y posteriormente se sustituye por anticoagulantes orales&#44; con la intenci&#243;n de mantener un INR entre 2&#44;5 y 3&#44;5&#46; Desde el inicio se a&#241;ade prednisona a dosis de 1 a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; precedida en casos graves de bolos intravenosos de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de metilprednisolona durante 3 d&#237;as&#46;</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En caso de empeoramiento o situaciones de riesgo vital&#44; se a&#241;ade plasmaf&#233;resis durante 3 a 5 d&#237;as por lo menos&#44; inmunoglobulina intravenosa a dosis de 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a durante 5 d&#237;as y en casos de ausencia de respuesta a lo anterior&#44; ciclofosfamida<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;8</span></a>&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t">1&#46; Evidencia cl&#237;nica de afecci&#243;n de 3 o m&#225;s &#243;rganos&#44; sistemas o tejidos&#46; Generalmente&#44; evidencia cl&#237;nica de trombosis confirmada por t&#233;cnicas de imagen&#46; La afecci&#243;n renal se define por incremento del 50&#37; de la creatinina&#44; hipertensi&#243;n arterial grave &#40;&#62; 180&#47;100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; y&#47;o proteinuria &#62; 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2&#46; Desarrollo de las manifestaciones simult&#225;neamente o en menos de 1 semana&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">3&#46; Confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica de la oclusi&#243;n de los vasos de peque&#241;o calibre en al menos 1 &#243;rgano&#46; Debe haber signos de trombosis&#44; aunque en ocasiones puede coexistir una vasculitis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">4&#46; Confirmaci&#243;n anal&#237;tica de la presencia de aPL &#40;AL o aCL&#41;&#46; Si el paciente no ha sido diagnosticado previamente de s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos&#44; la confirmaci&#243;n anal&#237;tica requiere que la presencia de aPL sea detectada en 2 o m&#225;s ocasiones&#44; con una separaci&#243;n de al menos 12 semanas entre una y otra &#40;no necesariamente en el momento de la trombosis&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>S&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico definitivo&#58; los 4 criterios&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>S&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico probable&#58;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Los 4 criterios&#44; excepto la afecci&#243;n de s&#243;lo 2 &#243;rganos&#44; sistemas o tejidos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Los 4&#44; excepto la confirmaci&#243;n en una segunda determinaci&#243;n de aPL al menos 6 semanas despu&#233;s por muerte prematura&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Criterios 1&#44; 2 y 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Criterios 1&#44; 3 y 4 y el desarrollo de la tercera trombosis despu&#233;s de la primera semana&#44; pero antes de 1 mes&#44; pese a la anticoagulaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Casos clínicos
Gangrena como manifestación inicial de un síndrome antifosfolipídico catastrófico
Gangrene as an Initial Manifestation of a Catastrophic Antiphospholipid Syndrome
Noelia Vázquez Fuentes
Autor para correspondencia
nvazquezfuentes@yahoo.es

Dra. N. Vázquez Fuentes. Unidad de Reumatología. Hospital Ingesa. P.° Marina Española, s/n. Ceuta. España.
, Sergio Tejero García, Fernando Carnicero González, Irene Martínez Bagur, Rafael Merino de Torres, José Javier Querol Gutiérrez, Enrique Manuel Laza Laza, Juan Carlos Querol Gutiérrez
Unidad de Reumatología. Hospital Ingesa. Ceuta. España
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Su evoluci&#243;n posterior llev&#243; al diagn&#243;stico de SAAFC&#46;</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Caso cl&#237;nico</span><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 19 a&#241;os de edad&#44; que acudi&#243; al servicio de urgencias de nuestro hospital por necrosis distal en el pie derecho y una &#250;lcera en el izquierdo&#46; Como antecedentes personales&#44; hab&#237;a sufrido un aborto en el tercer trimestre del embarazo 4 meses antes y hab&#237;a requerido&#44; un mes m&#225;s tarde&#44; ser ingresada en la unidad de cuidados intensivos &#40;UCI&#41; de un hospital de su pa&#237;s de origen &#40;Marruecos&#41; por anemia grave&#44; por lo que recibi&#243; varias transfusiones&#46; Presentaba&#44; en ese momento&#44; lesiones en ambos pies &#40;carecemos de informes cl&#237;nicos de esos ingresos&#41;&#46; Ante la ausencia de mejor&#237;a&#44; la paciente decidi&#243; acudir a nuestro hospital para su valoraci&#243;n&#46;</p><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A su ingreso&#44; la paciente estaba afebril y con estabilidad hemodin&#225;mica&#46; A la exploraci&#243;n f&#237;sica llamaba la atenci&#243;n la presencia de livedo reticularis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; necrosis de todos los dedos y antepi&#233; derechos y una lesi&#243;n ulcerativa en la cara interna del pie izquierdo con lesiones isqu&#233;micas distales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#59; los pulsos y la movilidad eran normales&#46; El estudio anal&#237;tico mostraba &#250;nicamente elevaci&#243;n de los reactantes de fase aguda&#59; la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; el electrocardiograma&#44; el ecocardiograma y el eco-Doppler de los miembros inferiores eran normales&#46; A lo largo de su evoluci&#243;n present&#243; fiebre persistente con hemocultivos negativos y cultivo de exudado positivo para <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus epidermidis&#44; S&#46; aureus</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Citrobacter freundii</span> sensibles a la antibioterapia administrada desde el ingreso &#40;ceftriaxona&#44; 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h intravenoso &#91;iv&#93;&#59; clindamicina&#44; 600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h iv&#41;&#46; Posteriormente&#44; present&#243; descenso progresivo de las cifras de hemoglobina&#44; hasta llegar a 6&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl&#59; la prueba de Coombs directa fue positiva&#46; Otros hallazgos fueron&#58; haptoglobina de 74<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; LDH de 13&#46;056&#59; se observaron esferocitos&#44; poiquilocitos y hemat&#237;es fragmentados&#44; con ausencia de esquistocitos&#44; adem&#225;s de que se detect&#243; panaglutinina&#46; Todos estos datos indicaban una anemia hemol&#237;tica autoinmunitaria&#44; sin poder descartarse la presencia de aloanticuerpos&#46; Los anticuerpos anticardiolip&#237;nicos &#40;aCL&#41; &#40;IgG&#44; 17 GPL&#47;ml&#59; IgM&#44; 100 U MPL&#47;ml&#41;&#44; el anticoagulante l&#250;pico &#40;AL&#41; y los anticuerpos anti-beta-2 glucoprote&#237;na I &#40;&#62; 5&#41; resultaron positivos&#46; Se realiz&#243; el diagn&#243;stico de probable s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos&#44; por lo que se instaur&#243; tratamiento con glucocorticoides &#40;5 bolos de metilprednisolona&#44; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g iv cada 24 horas y posteriormente prednisona&#44; 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;&#44; heparina de bajo peso molecular a dosis terap&#233;uticas &#40;anteriormente a dosis profil&#225;cticas&#41; y transfusi&#243;n&#44; a pesar de los riesgos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuarenta y ocho horas despu&#233;s de su ingreso&#44; la paciente present&#243; deterioro del estado general y de la funci&#243;n renal&#44; por lo que requiri&#243; de hemofiltraci&#243;n&#46; Present&#243;&#44; adem&#225;s&#44; fallo hep&#225;tico&#44; con elevaci&#243;n de las enzimas de cit&#243;lisis y colestasis&#44; as&#237; como s&#237;ndrome de distr&#233;s respiratorio &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#44; que requiri&#243; intubaci&#243;n orotraqueal e ingreso en la UCI&#46; Ante la situaci&#243;n de fallo multiorg&#225;nico&#44; se instaur&#243; tratamiento con heparina s&#243;dica iv&#44; ciclofosfamida iv &#40;pulso de 750<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span> de superficie corporal&#41; y posteriormente v&#237;a oral &#40;a dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47; d&#237;a&#41;&#44; as&#237; como inmunoglobulinas iv&#44; a dosis de 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47; kg&#47;d&#237;a durante 5 d&#237;as&#44; con lo que experiment&#243; mejor&#237;a progresiva de las cifras de creatinina y de las enzimas hep&#225;ticas&#46; No se realiz&#243; recambio plasm&#225;tico por no disponer de esta t&#233;cnica en nuestro hospital y por no ser posible su traslado&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0015"></elsevierMultimedia><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras 10 d&#237;as de ingreso en la UCI&#44; present&#243; un episodio de bradicardia&#44; hipotensi&#243;n&#44; midriasis no reactiva y ausencia de reflejos osteotendinosos y del tronco&#46; En la tomograf&#237;a computarizada craneal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0020">fig&#46; 4</a>&#41; se observaron infartos occipitales izquierdos con transformaci&#243;n hemorr&#225;gica&#44; uno frontal derecho&#44; edema&#44; obliteraci&#243;n de las cisternas y borramiento completo de los surcos y las cisuras&#46; Dos d&#237;as despu&#233;s se recibieron las determinaciones de los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y los anti-ADN nativo&#44; que resultaron positivos a t&#237;tulos altos&#44; por lo que se estableci&#243; el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico probablemente secundario&#46; No se realiz&#243; necropsia por motivos religiosos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="f0020"></elsevierMultimedia></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Discusi&#243;n</span><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estamos ante un caso de SCAAFC probablemente secundario a lupus&#44; que se inici&#243; con manifestaciones cut&#225;neas &#40;isquemia&#44; &#250;lcera y gangrena&#41;&#44; a las que se a&#241;ade&#44; de forma aguda y simult&#225;nea&#44; afecci&#243;n hep&#225;tica&#44; renal&#44; pulmonar y cerebral&#46; Esta afecci&#243;n multiorg&#225;nica&#44; asociada a la positividad de los anticuerpos antifosfolip&#237;dicos &#40;aPL&#41;&#44; sin que fuera posible realizar una segunda determinaci&#243;n por la muerte de la paciente&#44; nos lleva al diagn&#243;stico de SAAFC probable&#46; Los ANA y los anti-ADN nativo positivos&#44; as&#237; como la anemia hemol&#237;tica&#44; nos hacen pensar en un lupus asociado&#46;</p><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAF se caracteriza por la aparici&#243;n de trombosis de repetici&#243;n &#40;tanto venosas como arteriales o de peque&#241;os vasos&#41;&#44; morbilidad en los embarazos &#40;fundamentalmente abortos&#44; p&#233;rdidas fetales recurrentes y prematuridad&#41; y alteraciones hematol&#243;gicas &#40;trombocitopenia y anemia hemol&#237;tica&#41;&#44; asociados a la presencia de aPL &#40;AL&#44; aCL&#41; y anticuerpos anti-beta-2-glucoprote&#237;na I<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46;</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC&#44; tambi&#233;n denominado s&#237;ndrome de Asherson&#44; es una variante del SAAF&#44; que se caracteriza por m&#250;ltiples trombosis de aparici&#243;n aguda y curso extremadamente grave&#46; En comparaci&#243;n con el SAAFC primario&#44; el SAAFC asociado al LES es m&#225;s frecuente en mujeres&#44; se presenta en personas de menor edad&#44; con mayor frecuencia afecta al cerebro y el p&#225;ncreas&#44; tiene una menor prevalencia de aCL isotipo IgG a t&#237;tulos altos y se asocia con una mortalidad mayor ajustada por edad&#44; sexo&#44; &#243;rgano afectado y tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC suele afectar a vasos de peque&#241;o calibre simult&#225;neamente&#44; en un per&#237;odo corto y en m&#250;ltiples localizaciones&#44; mientras que en el SAAF no catastr&#243;fico los eventos tromb&#243;ticos tienen lugar en vasos de mayor calibre&#44; de forma espor&#225;dica y a menudo en una &#250;nica localizaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Los criterios propuestos en 2002 para la clasificaci&#243;n del SAAFC &#40;definitivo y probable&#41; aparecen en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0005">tabla 1</a><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="t0005"></elsevierMultimedia><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC puede afectar potencialmente a cualquier &#243;rgano o sistema&#44; incluida la piel&#46; La lesi&#243;n cut&#225;nea observada con mayor frecuencia es la livedo reticularis&#44; pero tambi&#233;n podemos encontrar ulceraciones&#44; gangrena digital&#44; hemorragias subungueales&#44; trombosis venosa superficial&#44; p&#250;rpura trombocitop&#233;nica&#44; manifestaciones seudovascul&#237;ticas&#44; necrosis cut&#225;nea extensa y anetoderma primario&#46; Se ha descrito la necrosis superficial de la piel de predominio en miembros inferiores y nalgas&#44; hasta en un 3&#37; de los pacientes con SAAF<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; Las lesiones cut&#225;neas se observan con mayor frecuencia en el SAAFC&#44; al caracterizarse &#233;ste por oclusiones microvasculares extensas que pueden afectar a m&#250;ltiples &#243;rganos simult&#225;neamente&#46; Histol&#243;gicamente&#44; se trata de una trombosis de vasos peque&#241;os con proliferaci&#243;n vascular y m&#237;nimos cambios inflamatorios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SAAFC representa afortunadamente s&#243;lo el 1&#37; de los casos de SAAF&#46; Su mortalidad es de aproximadamente el 50&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6&#44;10</span></a>&#46; Son factores de mal pron&#243;stico la edad mayor de 36 a&#241;os&#44; el diagn&#243;stico de LES&#44; la afecci&#243;n pulmonar&#44; renal y adrenal&#44; as&#237; como un n&#250;mero elevado de &#243;rganos afectados y la necesidad de hemodi&#225;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Las causas m&#225;s frecuentes de muerte son la afecci&#243;n cerebral &#40;27&#37;&#41;&#44; la afecci&#243;n card&#237;aca y las infecciones &#40;20&#37;&#41;&#46; Se ha logrado un aumento de la supervivencia con el tratamiento combinado con anticoagulantes&#44; glucocorticoides&#44; recambio plasm&#225;tico y&#47;o inmunoglobulina iv<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46;</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento del SAAFC debe instaurarse tan pronto como se sospeche el diagn&#243;stico&#44; e incluye heparina no fraccionada intravenosa&#44; con un bolo inicial de 5&#46;000 U&#44; seguido de perfusi&#243;n continua a 1&#46;500 U&#47;h&#44; con controles seriados del tiempo de tromboplastina parcial activada&#46; Si el curso cl&#237;nico es satisfactorio&#44; se mantiene durante 7 a 10 d&#237;as y posteriormente se sustituye por anticoagulantes orales&#44; con la intenci&#243;n de mantener un INR entre 2&#44;5 y 3&#44;5&#46; Desde el inicio se a&#241;ade prednisona a dosis de 1 a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; precedida en casos graves de bolos intravenosos de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g de metilprednisolona durante 3 d&#237;as&#46;</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En caso de empeoramiento o situaciones de riesgo vital&#44; se a&#241;ade plasmaf&#233;resis durante 3 a 5 d&#237;as por lo menos&#44; inmunoglobulina intravenosa a dosis de 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a durante 5 d&#237;as y en casos de ausencia de respuesta a lo anterior&#44; ciclofosfamida<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;8</span></a>&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t">1&#46; Evidencia cl&#237;nica de afecci&#243;n de 3 o m&#225;s &#243;rganos&#44; sistemas o tejidos&#46; Generalmente&#44; evidencia cl&#237;nica de trombosis confirmada por t&#233;cnicas de imagen&#46; La afecci&#243;n renal se define por incremento del 50&#37; de la creatinina&#44; hipertensi&#243;n arterial grave &#40;&#62; 180&#47;100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#41; y&#47;o proteinuria &#62; 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2&#46; Desarrollo de las manifestaciones simult&#225;neamente o en menos de 1 semana&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">3&#46; Confirmaci&#243;n anatomopatol&#243;gica de la oclusi&#243;n de los vasos de peque&#241;o calibre en al menos 1 &#243;rgano&#46; Debe haber signos de trombosis&#44; aunque en ocasiones puede coexistir una vasculitis&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">4&#46; Confirmaci&#243;n anal&#237;tica de la presencia de aPL &#40;AL o aCL&#41;&#46; Si el paciente no ha sido diagnosticado previamente de s&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos&#44; la confirmaci&#243;n anal&#237;tica requiere que la presencia de aPL sea detectada en 2 o m&#225;s ocasiones&#44; con una separaci&#243;n de al menos 12 semanas entre una y otra &#40;no necesariamente en el momento de la trombosis&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>S&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico definitivo&#58; los 4 criterios&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>S&#237;ndrome de anticuerpos antifosfolip&#237;dicos catastr&#243;fico probable&#58;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Los 4 criterios&#44; excepto la afecci&#243;n de s&#243;lo 2 &#243;rganos&#44; sistemas o tejidos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Los 4&#44; excepto la confirmaci&#243;n en una segunda determinaci&#243;n de aPL al menos 6 semanas despu&#233;s por muerte prematura&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Criterios 1&#44; 2 y 4&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Criterios 1&#44; 3 y 4 y el desarrollo de la tercera trombosis despu&#233;s de la primera semana&#44; pero antes de 1 mes&#44; pese a la anticoagulaci&#243;n&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
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2023 Febrero 80 23 103
2023 Enero 87 30 117
2022 Diciembre 98 25 123
2022 Noviembre 139 32 171
2022 Octubre 144 33 177
2022 Septiembre 97 20 117
2022 Agosto 122 40 162
2022 Julio 104 48 152
2022 Junio 91 27 118
2022 Mayo 121 45 166
2022 Abril 93 44 137
2022 Marzo 83 41 124
2022 Febrero 83 21 104
2022 Enero 122 44 166
2021 Diciembre 121 44 165
2021 Noviembre 90 52 142
2021 Octubre 120 47 167
2021 Septiembre 173 43 216
2021 Agosto 173 42 215
2021 Julio 245 38 283
2021 Junio 314 41 355
2021 Mayo 365 43 408
2021 Abril 605 70 675
2021 Marzo 369 32 401
2021 Febrero 236 27 263
2021 Enero 304 25 329
2020 Diciembre 248 14 262
2020 Noviembre 267 22 289
2020 Octubre 243 16 259
2020 Septiembre 314 26 340
2020 Agosto 222 14 236
2020 Julio 242 14 256
2020 Junio 274 13 287
2020 Mayo 367 32 399
2020 Abril 788 21 809
2020 Marzo 659 18 677
2020 Febrero 715 31 746
2020 Enero 675 22 697
2019 Diciembre 536 23 559
2019 Noviembre 514 12 526
2019 Octubre 623 27 650
2019 Septiembre 548 20 568
2019 Agosto 457 13 470
2019 Julio 401 16 417
2019 Junio 333 29 362
2019 Mayo 389 54 443
2019 Abril 247 49 296
2019 Marzo 143 22 165
2019 Febrero 201 16 217
2019 Enero 173 21 194
2018 Diciembre 158 62 220
2018 Noviembre 169 16 185
2018 Octubre 56 17 73
2018 Septiembre 54 9 63
2018 Agosto 62 10 72
2018 Julio 14 6 20
2018 Mayo 3 1 4
2018 Abril 46 3 49
2018 Marzo 59 12 71
2018 Febrero 31 6 37
2018 Enero 27 8 35
2017 Diciembre 24 13 37
2017 Noviembre 30 9 39
2017 Octubre 47 10 57
2017 Septiembre 30 7 37
2017 Agosto 26 12 38
2017 Julio 34 12 46
2017 Junio 42 9 51
2017 Mayo 48 12 60
2017 Abril 41 24 65
2017 Marzo 34 46 80
2017 Febrero 80 13 93
2017 Enero 20 11 31
2016 Diciembre 59 22 81
2016 Noviembre 80 7 87
2016 Octubre 103 22 125
2016 Septiembre 100 6 106
2016 Agosto 59 10 69
2016 Julio 32 16 48
2016 Junio 1 0 1
2016 Abril 1 0 1
2016 Febrero 5 0 5
2016 Enero 1 0 1
2015 Diciembre 3 0 3
2015 Octubre 1 0 1
2015 Septiembre 1 0 1
2015 Julio 36 10 46
2015 Junio 64 19 83
2015 Mayo 73 26 99
2015 Abril 89 14 103
2015 Marzo 71 11 82
2015 Febrero 40 8 48
2015 Enero 62 13 75
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2014 Noviembre 53 19 72
2014 Octubre 74 11 85
2014 Septiembre 47 11 58
2014 Agosto 61 13 74
2014 Julio 58 12 70
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2014 Febrero 61 11 72
2014 Enero 67 17 84
2013 Diciembre 61 15 76
2013 Noviembre 52 13 65
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2013 Enero 25 10 35
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2012 Noviembre 17 14 31
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