se ha leído el artículo
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Sin embargo, la aparición de exoftalmos secundario a patología orbitaria inflamatoria en pacientes con LES, de la que existen pocos casos comunicados, es extremadamente rara<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1–7</span></a>. Ante un exoftalmos unilateral debemos plantear un diagnóstico diferencial que incluya procesos infecciosos, neoplásicos, endocrinológicos (enfermedad de Graves), enfermedades del tejido conectivo y patologías sistémicas (vasculitis, LES), entre otros<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. A continuación presentamos el caso de una paciente con LES y exoftalmos unilateral secundario a pseudotumor orbitario refractario a glucocorticoides e inmunosupresores tratado de manera satisfactoria con rituximab (RTX).</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso clínico</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 49 años con antecedentes personales de HTA, DM tipo 1 en tratamiento insulínico con buen control glucémico, asma bronquial extrínseco y episodios de amaurosis unilateral intermitente en ojo derecho. En noviembre de 2006 presenta cuadro de cefalea, diplopía y exoftalmos unilateral, por lo que ingresa en el Servicio de Neurología para estudio y tratamiento. Al realizar una resonancia magnética nuclear (RMN) craneal visualizan una lesión ocupante de espacio intraorbitaria derecha compatible con vena orbitaria u oftálmica dilatada y ocupación parcial de seno cavernoso derecho. Ante la sospecha de síndrome de seno cavernoso deciden iniciar anticoagulación con acenocumarol y solicitan estudio de hipercoagulabilidad y autoinmunidad, objetivándose en dichos estudios aCL IgG e IgM+, ANA+y anti-ADN nativo+. Es derivada a nuestras consultas en septiembre de 2007 al presentar datos de patología autoinmune. La paciente refiere en la anamnesis realizada poliartralgias de ritmo inflamatorio desde hace 2–3 años que ceden tras la toma de AINE, febrícula, astenia y aftosis oral recidivante de 6–7 meses de evolución, así como aumento progresivo de su disnea basal en los últimos dos meses pasando de moderados-leves esfuerzos a ser de reposo. La exploración física mostró palidez mucocutánea, llamativo exoftalmos derecho, lesiones purpúricas en miembros inferiores, aftas residuales en mucosa yugal, taquicardia (110<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>spm) y sinovitis en carpos. Realizamos biopsia de una de las lesiones e indicamos la necesidad de ingreso hospitalario para completar estudio. Entre las pruebas complementarias destacó anemia microcítica hipocroma con test de Coombs directo +, reactantes de fase aguda elevados, hipocomplementemia, ANA+a título alto (>1/320) con anti-ADN nativo+, Ac anti-beta 2 glucoproteína IgG e IgM+, aCL IgG e IgM+, sedimento urinario sin datos de actividad a nivel renal, cardiomegalia global (índice cardiotorácico del 65%), leve derrame pericárdico con miocardiopatía hipertensiva severa en ecocardiograma transtorácico y pruebas funcionales respiratorias que presentan disminución de volúmenes con patrón obstructivo. La biopsia cutánea realizada presentó a nivel de la dermis superficial densa infiltración perivascular e intersticial por linfocitos y neutrófilos con marcada leucocitoclasia. Ante la persistencia de la sintomatología ocular y la ausencia de un diagnóstico de certeza solicitamos nueva RMN orbitaria en la que se observó una lesión ocupante de espacio intraorbitaria derecha compatible con pseudotumor orbitario o proceso granulomatoso (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig1">fig. 1</a>). Iniciamos glucocorticoides a dosis de 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg con reducción manifiesta de la proptosis y mejoría de las manifestaciones sistémicas. Confirmado el diagnóstico de LES (aftas orales, ANA positivos, anticuerpos anti-ADN nativos positivos, pericarditis, artritis no erosiva, aCL IgG e IgM positivos) instauramos tratamiento inmunosupresor con ciclofosfamida (CF) (dosis de 0,75<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/m<span class="elsevierStyleSup">2</span> de superficie corporal, una infusión mensual durante 6 meses). Al pasar a infusión trimestral del fármaco, la paciente presentó nuevamente actividad a nivel ocular, precisando la administración de glucocorticoides intravenosos (500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg×3) para su control. Ante la falta de eficacia de CF en relación con la patología inflamatoria orbitaria, solicitamos RTX como terapia compasiva. Se administró el primer ciclo (1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g×2), con rápida mejoría y desaparición completa de la proptosis en aproximadamente seis semanas tras la infusión de la primera dosis. Seis meses después fue administrado el segundo ciclo, aplicando la pauta instaurada para artritis reumatoide al no existir indicaciones específicas en la literatura médica para dicha patología, con excelente control clínico (no existe proptosis ni datos analíticos de enfermedad activa).</p><elsevierMultimedia ident="fig1"></elsevierMultimedia></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusión</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes con LES pueden presentar gran variedad de manifestaciones oftalmológicas, siendo la más frecuente la queratoconjuntivitis seca. La aparición de exoftalmos como manifestación en pacientes con LES es extremadamente rara, presentándose en la mayoría de los casos como secundaria a pseudotumor orbitario. La primera descripción del pseudotumor orbitario se remonta a 1905, realizada por Birch-Hirschfeld, que lo clasificó como una entidad inflamatoria no neoplásica, de etiología desconocida en un gran porcentaje de casos. En su composición forman parte linfocitos maduros, células plasmáticas, macrófagos y leucocitos junto con diversos grados de fibrosis. Dicho proceso inflamatorio puede afectar a la órbita de forma difusa o bien a tejidos orbitarios específicos dando lugar a diferentes variables clínicas: glándula lagrimal (dacrioadenitis), músculo (miosistis), cápsula de Tenon (tenositis) y de manera menos frecuente a vasos y nervios orbitarios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib8"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>. Para su diagnóstico etiológico es preciso realizar una adecuada anamnesis y exploración física, así como pruebas complementarias de laboratorio e imagen (principalmente TAC o RMN). En ocasiones, es preciso realizar una biopsia de la lesión para determinar la patología subyacente.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante un paciente con exoftalmos unilateral y pseudotumor orbitario debemos plantearnos en su diagnóstico diferencial patologías como enfermedad de Graves-Basedow, procesos neoplásicos, infecciosos y causas menos frecuentes como trombosis de seno cavernoso, depósito amiloide, hematomas retrobulbares, hemangiomas, sarcoidosis e histiocitosis, en asociación con enfermedades del tejido conectivo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">En relación con la terapéutica se ha descrito una gran eficacia del uso de corticoides a altas dosis en pulsos intravenosos como tratamiento de inducción y posterior mantenimiento a media dosis para la prevención de recurrencias. Inmunosupresores como azatioprina, CF y antipalúdicos (cloroquina/hidroxicloroquina) han sido utilizados como coadyuvantes en la remisión o ahorradores de glucocorticoides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib9"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Las terapias inhibidoras del TNF-α se han mostrado eficaces en pacientes con afectación orbitaria inflamatoria refractaria a los fármacos mencionados previamente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib11"><span class="elsevierStyleSup">11,12</span></a>. En nuestro caso, al tratarse de una paciente con una patología en la que el linfocito B presenta un papel predominante, y con la refractariedad de las manifestaciones oculares al tratamiento con CF, decidimos iniciar tratamiento con un anticuerpo monoclonal dirigido contra las células CD 20+ (RTX) con excelente respuesta clínica y control de la clínica ocular tras la infusión de la primera dosis del fármaco. Dicha respuesta persistió tras dos meses de la infusión del segundo ciclo completo administrado sin incidencias. Aunque no puede descartarse totalmente que se trate de un proceso linfoproliferativo, la presentación clínica del cuadro, con intensa protoptosis muy dolorosa e inyección conjuntival (hallazgos con mayor prevalencia de aparición en pseudotumor orbitario)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib18"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>, así como la presencia de datos clínicos y de laboratorio por los que fue realizado el diagnóstico de LES, hizo que declináramos la posibilidad de realizar una prueba diagnóstica cruenta como es una biopsia de la lesión. La experiencia mostrada con RTX en el tratamiento de pacientes con LES refractario a diversos fármacos inmunosupresores, incluido CF, ha mostrado resultados esperanzadores y control de la patología renal en un alto porcentaje de casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib16"><span class="elsevierStyleSup">16,17</span></a>. En la literatura médica existe poca evidencia sobre el tratamiento de la patología orbitaria inflamatoria con dicha molécula<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib13"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>, no así en la oftalmopatía secundaria a enfermedad de Graves, donde parece estar probada su eficacia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib14"><span class="elsevierStyleSup">14,15</span></a>. En conclusión, RTX podría presentarse como una alternativa a los tratamientos convencionales, cuando éstos muestran una respuesta insuficiente.</p></span><span class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "xres125840" "titulo" => "Resumen" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec113135" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "xres125839" "titulo" => "Abstract" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec113134" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:1 [ "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:1 [ "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2009-04-27" "fechaAceptado" => "2009-07-08" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec113135" "palabras" => array:4 [ 0 => "Exoftalmos" 1 => "Lupus eritematoso sistémico" 2 => "Pseudotumor orbitario" 3 => "Rituximab" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec113134" "palabras" => array:4 [ 0 => "Exophthalmos" 1 => "Systemic lupus erythematosus" 2 => "Orbital pseudotumor" 3 => "Rituximab" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Las manifestaciones oculares en el lupus eritematoso sistémico (LES) son relativamente frecuentes, con mayor prevalencia de la queratoconjuntivitis seca. Sin embargo, la aparición de exoftalmos unilateral secundario a pseudotumor orbitario en pacientes con LES es extremadamente rara<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1–7</span></a>, y en ocasiones puede presentarse refractaria al tratamiento farmacológico convencional (glucocorticoides e inmunosupresores). A continuación presentamos el caso de una paciente con LES y pseudotumor orbitario refractario a tratamiento con ciclofosfamida y excelente respuesta clínica con desaparición de la clínica oftalmológica tras el inicio de la terapia con rituximab (1g×2), eficacia mantenida tras la infusión de dos ciclos completos sin incidencias.</p>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Ocular manifestations in Systemic Lupus Erythematosus (SLE) are relatively frequent, with a major prevalence of the Keratoconjunctivitis sicca. Nevertheless, the appearance of unilateral exophthalmos secondary to orbital pseudotumor in patients with SLE is extremely rare<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib1"><span class="elsevierStyleSup">1–7</span></a>, and on occasion it can be refractory to conventional pharmacological treatment (glucocorticoids and immunosuppressants). We present the case of a patient with SLE and orbital pseudotumor refractory to treatment with Cyclophosphamide (CF) and an excellent clinical response, with disappearance of the ophthalmological condition after the beginning of therapy with Rituximab (1g×2), continuing after the infusion of two complete cycles without incidents.</p>" ] ] "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 441 "Ancho" => 972 "Tamanyo" => 84442 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Visión parasagital (izquierda) y coronal (derecha) de resonancia magnética nuclear orbitaria donde se observa una gran lesión ocupante de espacio intraorbitaria (flecha).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:18 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Orbital myositis secondary to systemic lupus erythematosus" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:4 [ 0 => "S. 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---|---|---|---|
2024 Noviembre | 4 | 5 | 9 |
2024 Octubre | 67 | 26 | 93 |
2024 Septiembre | 87 | 33 | 120 |
2024 Agosto | 103 | 40 | 143 |
2024 Julio | 105 | 30 | 135 |
2024 Junio | 103 | 43 | 146 |
2024 Mayo | 111 | 28 | 139 |
2024 Abril | 71 | 30 | 101 |
2024 Marzo | 102 | 38 | 140 |
2024 Febrero | 70 | 25 | 95 |
2024 Enero | 71 | 25 | 96 |
2023 Diciembre | 76 | 18 | 94 |
2023 Noviembre | 74 | 41 | 115 |
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2023 Septiembre | 126 | 38 | 164 |
2023 Agosto | 86 | 16 | 102 |
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2022 Noviembre | 112 | 47 | 159 |
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2022 Septiembre | 106 | 45 | 151 |
2022 Agosto | 94 | 66 | 160 |
2022 Julio | 102 | 43 | 145 |
2022 Junio | 92 | 53 | 145 |
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2022 Febrero | 74 | 38 | 112 |
2022 Enero | 120 | 34 | 154 |
2021 Diciembre | 86 | 49 | 135 |
2021 Noviembre | 137 | 48 | 185 |
2021 Octubre | 132 | 63 | 195 |
2021 Septiembre | 132 | 55 | 187 |
2021 Agosto | 100 | 55 | 155 |
2021 Julio | 82 | 48 | 130 |
2021 Junio | 99 | 47 | 146 |
2021 Mayo | 84 | 40 | 124 |
2021 Abril | 275 | 124 | 399 |
2021 Marzo | 154 | 54 | 208 |
2021 Febrero | 192 | 43 | 235 |
2021 Enero | 138 | 35 | 173 |
2020 Diciembre | 100 | 21 | 121 |
2020 Noviembre | 115 | 22 | 137 |
2020 Octubre | 96 | 23 | 119 |
2020 Septiembre | 215 | 30 | 245 |
2020 Agosto | 184 | 23 | 207 |
2020 Julio | 153 | 33 | 186 |
2020 Junio | 109 | 26 | 135 |
2020 Mayo | 127 | 27 | 154 |
2020 Abril | 134 | 28 | 162 |
2020 Marzo | 139 | 23 | 162 |
2020 Febrero | 149 | 32 | 181 |
2020 Enero | 131 | 31 | 162 |
2019 Diciembre | 103 | 28 | 131 |
2019 Noviembre | 107 | 13 | 120 |
2019 Octubre | 141 | 19 | 160 |
2019 Septiembre | 131 | 37 | 168 |
2019 Agosto | 110 | 15 | 125 |
2019 Julio | 130 | 39 | 169 |
2019 Junio | 83 | 48 | 131 |
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2019 Abril | 137 | 44 | 181 |
2019 Marzo | 121 | 28 | 149 |
2019 Febrero | 108 | 23 | 131 |
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2018 Noviembre | 172 | 19 | 191 |
2018 Octubre | 141 | 12 | 153 |
2018 Septiembre | 56 | 9 | 65 |
2018 Agosto | 57 | 8 | 65 |
2018 Julio | 39 | 5 | 44 |
2018 Mayo | 6 | 2 | 8 |
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2018 Marzo | 113 | 7 | 120 |
2018 Febrero | 47 | 5 | 52 |
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2017 Diciembre | 52 | 10 | 62 |
2017 Noviembre | 58 | 11 | 69 |
2017 Octubre | 48 | 11 | 59 |
2017 Septiembre | 44 | 5 | 49 |
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2017 Julio | 40 | 7 | 47 |
2017 Junio | 69 | 9 | 78 |
2017 Mayo | 70 | 16 | 86 |
2017 Abril | 66 | 25 | 91 |
2017 Marzo | 65 | 20 | 85 |
2017 Febrero | 101 | 11 | 112 |
2017 Enero | 47 | 6 | 53 |
2016 Diciembre | 92 | 14 | 106 |
2016 Noviembre | 92 | 10 | 102 |
2016 Octubre | 127 | 17 | 144 |
2016 Septiembre | 187 | 19 | 206 |
2016 Agosto | 134 | 13 | 147 |
2016 Julio | 81 | 6 | 87 |
2016 Marzo | 1 | 0 | 1 |
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2015 Diciembre | 3 | 18 | 21 |
2015 Noviembre | 2 | 23 | 25 |
2015 Octubre | 6 | 14 | 20 |
2015 Agosto | 4 | 9 | 13 |
2015 Julio | 84 | 7 | 91 |
2015 Junio | 128 | 16 | 144 |
2015 Mayo | 130 | 18 | 148 |
2015 Abril | 100 | 10 | 110 |
2015 Marzo | 122 | 16 | 138 |
2015 Febrero | 120 | 10 | 130 |
2015 Enero | 122 | 18 | 140 |
2014 Diciembre | 103 | 11 | 114 |
2014 Noviembre | 74 | 16 | 90 |
2014 Octubre | 98 | 21 | 119 |
2014 Septiembre | 110 | 10 | 120 |
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2014 Julio | 126 | 12 | 138 |
2014 Junio | 117 | 10 | 127 |
2014 Mayo | 131 | 18 | 149 |
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2014 Marzo | 112 | 20 | 132 |
2014 Febrero | 81 | 19 | 100 |
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2013 Diciembre | 74 | 18 | 92 |
2013 Noviembre | 81 | 13 | 94 |
2013 Octubre | 99 | 27 | 126 |
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2013 Enero | 40 | 6 | 46 |
2012 Diciembre | 27 | 9 | 36 |
2012 Noviembre | 19 | 17 | 36 |
2012 Octubre | 18 | 15 | 33 |
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2011 Mayo | 4 | 0 | 4 |
2011 Abril | 6 | 0 | 6 |
2011 Marzo | 28 | 0 | 28 |
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2010 Septiembre | 4 | 0 | 4 |
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