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En la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba palidez de piel y mucosas&#44; auscultaci&#243;n cardiaca irregular con soplo sist&#243;lico a&#243;rtico&#44; disminuci&#243;n generalizada del murmullo vesicular en la auscultaci&#243;n pulmonar&#44; edema con f&#243;vea hasta la ra&#237;z de ambos miembros inferiores y dolor a la movilizaci&#243;n e impotencia funcional de articulaci&#243;n coxofemoral izquierda&#46; En el tacto rectal no se encontraron masas y exist&#237;an restos de heces normales&#46; En la anal&#237;tica destacaba hemoglobina de 9&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl con volumen y hemoglobina corpuscular media normales&#44; prote&#237;na C reactiva&#58; 21&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;0&#44;2-0&#44;8&#41;&#44; fibrin&#243;geno&#58; 722<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;200-400&#41;&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n glomerular&#58; 120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;1-15&#41;&#44; fosfatasa alcalina&#58; 155 U&#47;l&#44; hierro&#58; 23&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;50-150&#41; transferrina&#58; 155<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;300-360&#41;&#44; ferritina&#58; 1&#46;144<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;l &#40;50-350&#41;&#44; &#237;ndice de saturaci&#243;n&#58; 12&#37; &#40;20-40&#41;&#44; receptor soluble de transferrina&#58; 7&#44;88<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;l &#40;2-4&#41;&#59; los marcadores tumorales eran normales&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax presentaba derrame pleural bilateral de escasa cuant&#237;a y lesiones compatibles con enfermedad de Paget en ambos hombros y el quinto arco costal izquierdo&#46; La radiograf&#237;a de pelvis mostr&#243; m&#250;ltiples lesiones compatibles con enfermedad de Paget y una imagen l&#237;tica de mayor tama&#241;o en isquion izquierdo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 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con gran afectaci&#243;n del estado general y dificultad para controlar el dolor&#44; se decidi&#243; iniciar tratamiento con radioterapia para control fundamentalmente sintom&#225;tico&#46; Finalmente&#44; el paciente falleci&#243; a la semana del diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Paget&#44; descrita en 1876 por Sir James Paget&#44; se caracteriza por un remodelado &#243;seo excesivo y anormal&#44; alter&#225;ndose tanto la resorci&#243;n como la formaci&#243;n de hueso y provocando la aparici&#243;n de lesiones l&#237;ticas asociadas a deformaciones &#243;seas hipertr&#243;ficas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; A pesar de que la etiopatogenia de la enfermedad sigue siendo desconocida&#44; se ha encontrado asociaci&#243;n con la expresi&#243;n de determinados genes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#44; algunos de los cuales como el SQSTM1&#44; podr&#237;an estar relacionados tambi&#233;n con el desarrollo de osteosarcomas sobre lesiones previas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46; Dicha neoplasia puede desarrollarse hasta en el 1&#37; de los casos seg&#250;n las series<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; De manera m&#225;s espor&#225;dica se encuentran tumores de otra estirpe en estos pacientes&#44; como el fibrohistiocitoma maligno &#243;seo o sarcoma pleom&#243;rfico indiferenciado de nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Esta neoplasia es poco frecuente&#44; constituyendo el 2-5&#37; de los tumores &#243;seos malignos&#44; habitualmente aparece como masa palpable y dolorosa sobre f&#233;mur&#44; tibia o h&#250;mero&#44; objetiv&#225;ndose lesiones l&#237;ticas de gran tama&#241;o en la radiolog&#237;a simple&#46; Esta es la presentaci&#243;n cl&#237;nica descrita en casos publicados previamente&#44; similar a la del presentado&#44; si bien habitualmente la elevaci&#243;n de la fosfatasa alcalina es mucho mayor que en nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Su presentaci&#243;n m&#225;s frecuente es la primaria pero en un 20-30&#37; de los casos aparece en relaci&#243;n con lesiones &#243;seas preexistentes&#44; como las provocadas por enfermedad de Paget&#44; tratamientos con radioterapia&#44; artroplastias&#44; traumatismos&#44; infartos &#243;seos o infecciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#8211;11</span></a>&#46; Su tratamiento es fundamentalmente quir&#250;rgico y puede utilizarse radioterapia coadyuvante&#44; 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Reumatología clínica en imágenes
Dolor en la región isquiopubiana en un paciente con enfermedad de Paget
Ischiopubic pain in a patient with Paget‘s disease
Ignacio Novo Veleiroa,
Autor para correspondencia
ignacio.novo.veleiro@gmail.com

Autor para correspondencia.
, María Electra Perianes Díaza, María Lucía Alvela Suárezb, Gloria Alonso Claudioa, Leticia Moralejo Alonsoa, Antonio Jiménez Lópeza
a Servicio de Medicina Interna II, Hospital Universitario de Salamanca, Salamanca, España
b Servicio de Medicina Interna III, Hospital Universitario de Salamanca, Salamanca, España
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En la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba palidez de piel y mucosas&#44; auscultaci&#243;n cardiaca irregular con soplo sist&#243;lico a&#243;rtico&#44; disminuci&#243;n generalizada del murmullo vesicular en la auscultaci&#243;n pulmonar&#44; edema con f&#243;vea hasta la ra&#237;z de ambos miembros inferiores y dolor a la movilizaci&#243;n e impotencia funcional de articulaci&#243;n coxofemoral izquierda&#46; En el tacto rectal no se encontraron masas y exist&#237;an restos de heces normales&#46; En la anal&#237;tica destacaba hemoglobina de 9&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl con volumen y hemoglobina corpuscular media normales&#44; prote&#237;na C reactiva&#58; 21&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;0&#44;2-0&#44;8&#41;&#44; fibrin&#243;geno&#58; 722<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;200-400&#41;&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n glomerular&#58; 120<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;1-15&#41;&#44; fosfatasa alcalina&#58; 155 U&#47;l&#44; hierro&#58; 23&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;50-150&#41; transferrina&#58; 155<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;dl &#40;300-360&#41;&#44; ferritina&#58; 1&#46;144<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;l &#40;50-350&#41;&#44; &#237;ndice de saturaci&#243;n&#58; 12&#37; &#40;20-40&#41;&#44; receptor soluble de transferrina&#58; 7&#44;88<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;g&#47;l &#40;2-4&#41;&#59; los marcadores tumorales eran normales&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax presentaba derrame pleural bilateral de escasa cuant&#237;a y lesiones compatibles con enfermedad de Paget en ambos hombros y el quinto arco costal izquierdo&#46; La radiograf&#237;a de pelvis mostr&#243; m&#250;ltiples lesiones compatibles con enfermedad de Paget y una imagen l&#237;tica de mayor tama&#241;o en isquion izquierdo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; una gammagraf&#237;a &#243;sea que mostr&#243; im&#225;genes compatibles con enfermedad de Paget y ausencia de captaci&#243;n en isquion izquierdo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Se solicit&#243; una tomograf&#237;a computarizada toraco-abd&#243;mino-p&#233;lvica que objetiv&#243; una gran masa de contornos lobulados con focos de calcificaci&#243;n que destru&#237;a el isquion y acet&#225;bulo izquierdo de 12 x 12 x 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Ante la sospecha de neoplasia &#243;sea sobre enfermedad de Paget se realiz&#243; una biopsia de hueso iliaco cuyo estudio fue compatible con un sarcoma pleom&#243;rfico indiferenciado de alto grado no osteog&#233;nico&#44; vimentina positivo&#44; con coexpresi&#243;n de CD-68 y m&#237;nima expresi&#243;n de actina y desmina&#46; La evoluci&#243;n del paciente fue desfavorable&#44; con gran afectaci&#243;n del estado general y dificultad para controlar el dolor&#44; se decidi&#243; iniciar tratamiento con radioterapia para control fundamentalmente sintom&#225;tico&#46; Finalmente&#44; el paciente falleci&#243; a la semana del diagn&#243;stico anatomopatol&#243;gico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La enfermedad de Paget&#44; descrita en 1876 por Sir James Paget&#44; se caracteriza por un remodelado &#243;seo excesivo y anormal&#44; alter&#225;ndose tanto la resorci&#243;n como la formaci&#243;n de hueso y provocando la aparici&#243;n de lesiones l&#237;ticas asociadas a deformaciones &#243;seas hipertr&#243;ficas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; A pesar de que la etiopatogenia de la enfermedad sigue siendo desconocida&#44; se ha encontrado asociaci&#243;n con la expresi&#243;n de determinados genes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#44; algunos de los cuales como el SQSTM1&#44; podr&#237;an estar relacionados tambi&#233;n con el desarrollo de osteosarcomas sobre lesiones previas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a>&#46; Dicha neoplasia puede desarrollarse hasta en el 1&#37; de los casos seg&#250;n las series<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; De manera m&#225;s espor&#225;dica se encuentran tumores de otra estirpe en estos pacientes&#44; como el fibrohistiocitoma maligno &#243;seo o sarcoma pleom&#243;rfico indiferenciado de nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Esta neoplasia es poco frecuente&#44; constituyendo el 2-5&#37; de los tumores &#243;seos malignos&#44; habitualmente aparece como masa palpable y dolorosa sobre f&#233;mur&#44; tibia o h&#250;mero&#44; objetiv&#225;ndose lesiones l&#237;ticas de gran tama&#241;o en la radiolog&#237;a simple&#46; Esta es la presentaci&#243;n cl&#237;nica descrita en casos publicados previamente&#44; similar a la del presentado&#44; si bien habitualmente la elevaci&#243;n de la fosfatasa alcalina es mucho mayor que en nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Su presentaci&#243;n m&#225;s frecuente es la primaria pero en un 20-30&#37; de los casos aparece en relaci&#243;n con lesiones &#243;seas preexistentes&#44; como las provocadas por enfermedad de Paget&#44; tratamientos con radioterapia&#44; artroplastias&#44; traumatismos&#44; infartos &#243;seos o infecciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7&#8211;11</span></a>&#46; Su tratamiento es fundamentalmente quir&#250;rgico y puede utilizarse radioterapia coadyuvante&#44; aunque estudios recientes demuestran que la respuesta a quimioterapia puede ser similar a la del osteosarcoma&#44; su comportamiento habitualmente es agresivo condicionando un mal pron&#243;stico y alta mortalidad&#44; en parte provocada por su alta tasa de recurrencias &#40;en torno del 65&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
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año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 73 14 87
2024 Octubre 423 51 474
2024 Septiembre 449 39 488
2024 Agosto 401 51 452
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2023 Noviembre 354 33 387
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2019 Octubre 196 38 234
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2013 Noviembre 198 15 213
2013 Octubre 167 22 189
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2012 Noviembre 78 22 100
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