Carta al Editor
Síndrome de activación macrofágica como complicación severa de la enfermedad de Still del adulto. Células hemofagocíticas en líquido ascítico
Macrophage activation syndrome as a severe manifestation of adult's Sitll's disease. Hemophagocytic cells in ascites
César Egües Dubuc
, Miren Uriarte Ecenarro, Nerea Errazquin Aguirre, Joaquín Belzunegui Otano
Autor para correspondencia
Servicio de Reumatología, Hospital Universitario Donostia, San Sebastián, Guipúzcoa, España
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Puede ser la primera manifestación o desencadenarse por una infección o cambio en el tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. A continuación, se presenta 2 casos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 30 años con ESA, que acude a Urgencias por presentar fiebre de una semana de evolución que no mejora con antibióticos, por lo que ingresa en Reumatología. Durante el ingreso se inicia tratamiento con ceftriaxona y glucocorticoides (GC) mg/kg y se realizan múltiples pruebas complementarias presentando: hemocultivo positivo para <span class="elsevierStyleItalic">neumococo</span> y serología positiva para <span class="elsevierStyleItalic">citomegalovirus;</span> analíticamente: hepatitis, elevación de reactantes de fase aguda (RFA), hiperferritinemia, hipertrigliceridemia, trombocitopenia, y anemización, además de esplenomegalia en una tomografía computarizada (TC).</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar del tratamiento la evolución es desfavorable, la trombocitopenia persistente y presenta descenso de la velocidad de sedimentación globular. Con estos datos, se decide realizar una biopsia de médula ósea (BMO), observándose células hemofagocíticas (CH), diagnosticándose de SAM e iniciando tratamiento con ciclosporina (CSP) 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día y GC 60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día, con mejoría progresiva.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso es una mujer de 35 años que inicia con fiebre, odinofagia, artromialgias, vómitos y erupción cutánea de una semana de evolución, siendo diagnosticada de gripe. Tres días más tarde acude Urgencias por persistencia de fiebre y progresión de la erupción cutánea y aparición de adenopatías, ingresando en un hospital comarcal. Durante el ingreso, se inició tratamiento con ceftriaxona y gentamicina; se descartó alguna infección asociada y la autoinmunidad fue negativa. Analíticamente presentó: anemia, elevación de RFA, hepatitis, hiperferritinemia, hipertrigliceridemia, deterioro de la función renal y ascitis. Además se realizó una TC, la cual fue informada como infección sistémica con adenopatías y hepatoesplenomegalia.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha inicial fue ESA, iniciándose tratamiento con GC a dosis de 1 mg/kg/día presentando una mejoría inicial. Posteriormente, la fiebre persiste y las lesiones cutáneas progresan, agregándose insuficiencia respiratoria y renal, por lo que se decide traslado a la Unidad de Cuidados Intensivos (UCI) de nuestro hospital. Al ingreso de la UCI, se realiza una BMO y se analiza el líquido ascítico, observándose CH en ambas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), diagnosticándose de SAM. La evolución es desfavorable a pesar de los GC, por lo que se agrega CSP 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día, con mejoría parcial por lo que además se agrega anakinra 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día. La evolución es favorable, por lo que es trasladada Reumatología, donde permanece unos días y posteriormente se decide el alta.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ambas afecciones comparten varias características, como la fiebre, la hepatoesplenomegalia, la linfadenopatía, la hepatitis, la hiperferritinemia y la coagulopatía, por lo que muchas veces son indistinguibles diferencias entre ambas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. La pleuritis, el síndrome de distrés respiratorio agudo y la pancitopenia son más comunes en el SAM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>, y la afectación cutánea y articular en la ESA<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. La leucopenia, la trombocitopenia y la hipertrigliceridemia no son comunes en la ESA, por lo que podrían servir como signos de alerta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>; además, la hiperferritinemia suele ser más elevada en el SAM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mayoría de los casos descritos en la literatura han sido tratados con GC, inmunoglobulinas, CSP y biológicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Ambas afecciones comparten ciertas características fisiopatologías, como la producción de factor de necrosis tumoral α e interleucinas (IL), IL-1, IL-6, IL-8 y IL-18, siendo estas posibles dianas terapéuticas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La primera paciente presentó SAM probablemente desencadenando por una infección. Se postula que el SAM en la ESA puede ocurrir por un cambio en el tratamiento o por una infección, el más estudiado es el Epstein-Barr, aunque también se han descritos caso por citomegalovirus<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3,6</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente 2 presentó CH en el líquido ascítico; el primer caso, fue descrito en 2007 en un paciente con cirrosis hepática e infección por <span class="elsevierStyleItalic">Escherichia coli</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Además, se han descritos casos en el líquido pleural<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a> y en el líquido cefalorraquídeo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 816 "Ancho" => 1759 "Tamanyo" => 99596 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Líquido ascítico. 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| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 9 | 5 | 14 |
| 2024 Octubre | 146 | 35 | 181 |
| 2024 Septiembre | 138 | 23 | 161 |
| 2024 Agosto | 166 | 38 | 204 |
| 2024 Julio | 127 | 34 | 161 |
| 2024 Junio | 138 | 36 | 174 |
| 2024 Mayo | 149 | 32 | 181 |
| 2024 Abril | 130 | 22 | 152 |
| 2024 Marzo | 87 | 24 | 111 |
| 2024 Febrero | 86 | 34 | 120 |
| 2024 Enero | 116 | 23 | 139 |
| 2023 Diciembre | 79 | 27 | 106 |
| 2023 Noviembre | 68 | 26 | 94 |
| 2023 Octubre | 120 | 36 | 156 |
| 2023 Septiembre | 104 | 24 | 128 |
| 2023 Agosto | 94 | 16 | 110 |
| 2023 Julio | 95 | 18 | 113 |
| 2023 Junio | 96 | 32 | 128 |
| 2023 Mayo | 105 | 33 | 138 |
| 2023 Abril | 107 | 17 | 124 |
| 2023 Marzo | 114 | 32 | 146 |
| 2023 Febrero | 94 | 29 | 123 |
| 2023 Enero | 95 | 16 | 111 |
| 2022 Diciembre | 97 | 28 | 125 |
| 2022 Noviembre | 99 | 21 | 120 |
| 2022 Octubre | 134 | 29 | 163 |
| 2022 Septiembre | 167 | 33 | 200 |
| 2022 Agosto | 113 | 46 | 159 |
| 2022 Julio | 141 | 41 | 182 |
| 2022 Junio | 104 | 25 | 129 |
| 2022 Mayo | 109 | 50 | 159 |
| 2022 Abril | 113 | 38 | 151 |
| 2022 Marzo | 110 | 45 | 155 |
| 2022 Febrero | 86 | 24 | 110 |
| 2022 Enero | 111 | 46 | 157 |
| 2021 Diciembre | 93 | 48 | 141 |
| 2021 Noviembre | 92 | 48 | 140 |
| 2021 Octubre | 125 | 46 | 171 |
| 2021 Septiembre | 108 | 50 | 158 |
| 2021 Agosto | 137 | 56 | 193 |
| 2021 Julio | 181 | 31 | 212 |
| 2021 Junio | 142 | 37 | 179 |
| 2021 Mayo | 160 | 59 | 219 |
| 2021 Abril | 237 | 78 | 315 |
| 2021 Marzo | 187 | 44 | 231 |
| 2021 Febrero | 99 | 22 | 121 |
| 2021 Enero | 90 | 33 | 123 |
| 2020 Diciembre | 81 | 39 | 120 |
| 2020 Noviembre | 110 | 22 | 132 |
| 2020 Octubre | 91 | 19 | 110 |
| 2020 Septiembre | 159 | 32 | 191 |
| 2020 Agosto | 99 | 25 | 124 |
| 2020 Julio | 73 | 26 | 99 |
| 2020 Junio | 102 | 28 | 130 |
| 2020 Mayo | 161 | 20 | 181 |
| 2020 Abril | 286 | 43 | 329 |
| 2020 Marzo | 265 | 34 | 299 |
| 2020 Febrero | 116 | 36 | 152 |
| 2020 Enero | 89 | 31 | 120 |
| 2019 Diciembre | 68 | 29 | 97 |
| 2019 Noviembre | 69 | 22 | 91 |
| 2019 Octubre | 97 | 36 | 133 |
| 2019 Septiembre | 70 | 40 | 110 |
| 2019 Agosto | 92 | 32 | 124 |
| 2019 Julio | 92 | 40 | 132 |
| 2019 Junio | 55 | 30 | 85 |
| 2019 Mayo | 122 | 76 | 198 |
| 2019 Abril | 85 | 37 | 122 |
| 2019 Marzo | 94 | 26 | 120 |
| 2019 Febrero | 101 | 13 | 114 |
| 2019 Enero | 57 | 16 | 73 |
| 2018 Diciembre | 128 | 54 | 182 |
| 2018 Noviembre | 106 | 19 | 125 |
| 2018 Octubre | 80 | 12 | 92 |
| 2018 Septiembre | 89 | 5 | 94 |
| 2018 Agosto | 72 | 16 | 88 |
| 2018 Julio | 32 | 17 | 49 |
| 2018 Mayo | 6 | 1 | 7 |
| 2018 Abril | 82 | 8 | 90 |
| 2018 Marzo | 97 | 9 | 106 |
| 2018 Febrero | 70 | 5 | 75 |
| 2018 Enero | 71 | 7 | 78 |
| 2017 Diciembre | 85 | 11 | 96 |
| 2017 Noviembre | 90 | 12 | 102 |
| 2017 Octubre | 87 | 8 | 95 |
| 2017 Septiembre | 94 | 18 | 112 |
| 2017 Agosto | 116 | 14 | 130 |
| 2017 Julio | 63 | 6 | 69 |
| 2017 Junio | 101 | 22 | 123 |
| 2017 Mayo | 92 | 9 | 101 |
| 2017 Abril | 115 | 4 | 119 |
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| 2017 Febrero | 359 | 5 | 364 |
| 2017 Enero | 153 | 9 | 162 |
| 2016 Diciembre | 142 | 17 | 159 |
| 2016 Noviembre | 204 | 7 | 211 |
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| 2015 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
| 2015 Agosto | 1 | 0 | 1 |
| 2015 Julio | 53 | 10 | 63 |
| 2015 Junio | 134 | 29 | 163 |
| 2015 Mayo | 161 | 41 | 202 |
| 2015 Abril | 137 | 24 | 161 |
| 2015 Marzo | 116 | 17 | 133 |
| 2015 Febrero | 92 | 7 | 99 |
| 2015 Enero | 176 | 49 | 225 |
| 2014 Diciembre | 197 | 70 | 267 |
| 2014 Noviembre | 169 | 54 | 223 |
| 2014 Octubre | 101 | 62 | 163 |
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