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Negaba s&#237;ndrome constitucional&#44; diarrea o dolor abdominal ni antecedentes t&#243;xicos o epidemiol&#243;gicos de inter&#233;s&#46; No hab&#237;a introducci&#243;n de nuevos f&#225;rmacos&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la inspecci&#243;n se observ&#243; la presencia de tumefacci&#243;n labial sin aftas ni otras lesiones asociadas&#46; La exploraci&#243;n dirigida del nervio facial y la morfolog&#237;a de la lengua fueron rigurosamente normales&#46; La exploraci&#243;n cardio-pulmonar fue normal&#46; Se realiz&#243; una biopsia del labio superior donde se document&#243; una dermatitis granulomatosa con infiltrado de predominio perivascular superficial y profundo de componente mixto&#46; Las tinciones en la biopsia para bacilos &#225;cido-alcohol resistentes y hongos fueron negativas&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; la intradermorreacci&#243;n del Mantoux que fue negativa&#44; as&#237; como las pruebas trepon&#233;micas &#40;VDRL&#41; y las serolog&#237;as para VHB&#44; VHC y VIH&#46; Se complet&#243; el estudio sist&#233;mico con una anal&#237;tica incluyendo&#58; enzima conversora de angiotensina&#44; anticuerpos antinucleares&#44; nucleolares&#44; anticuerpos nucleares extractables totales&#44; anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos&#44; inmunoglobulinas y velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; siendo todos los resultados normales o negativos&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostr&#243; una silueta mediast&#237;nica normal sin la presencia de adenopat&#237;as&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La respuesta a glucocorticoides fue muy favorable con la desaparici&#243;n de la tumefacci&#243;n y de los episodios de edema labial&#46; Sin embargo&#44; a las 6 semanas la paciente present&#243; una cl&#237;nica similar que coincidi&#243; con la disminuci&#243;n de la dosis esteroidea&#46; Se inici&#243; tratamiento con dapsona con mejor&#237;a posterior de la sintomatolog&#237;a&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SM aparece como una forma incompleta del s&#237;ndrome de Melkersson-Rosenthal en un 28&#37; de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En general&#44; el SM es una enfermedad infrecuente con especial predilecci&#243;n por la segunda o tercera d&#233;cadas de la vida&#44; aunque se han descrito casos a cualquier edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Afecta caracter&#237;sticamente al labio superior y con menor frecuencia al inferior&#44; aunque se ha observado la afectaci&#243;n de otras regiones de la cavidad oral de forma anecd&#243;tica&#46; La forma de presentaci&#243;n m&#225;s frecuente consiste en la tumefacci&#243;n aguda y sintom&#225;tica de los labios de horas a d&#237;as de duraci&#243;n&#46; El diagn&#243;stico de confirmaci&#243;n se realiza mediante los hallazgos de granulomas no necrosantes e infiltraci&#243;n linfoc&#237;tica perivascular en la biopsia de la zona afecta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Otras enfermedades de etiolog&#237;a granulomatosa como la sarcoidosis&#44; la tuberculosis o la enfermedad inflamatoria intestinal se deben tener en cuenta en el diagn&#243;stico diferencial y deben ser descartadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe un tratamiento ideal para esta enfermedad&#46; Se han descrito m&#250;ltiples estrategias terap&#233;uticas incluyendo los glucocorticoides intralesionales o sist&#233;micos&#44; as&#237; como otras opciones como tetraciclinas orales&#44; talidomida&#44; dapsona o terapia biol&#243;gica &#40;anti-TNF&#945;&#41; con resultados diversos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de su rareza&#44; se debe tener en cuenta el SM en el diagn&#243;stico diferencial del edema labial recurrente&#46; El estudio histol&#243;gico resulta fundamental para poder realizar el diagn&#243;stico definitivo de la enfermedad&#46; El tratamiento con corticoides es muy efectivo&#44; sin embargo&#44; como ocurre en otras enfermedades inmunomediadas&#44; es recomendable a&#241;adir otro tratamiento de fondo&#46; A pesar de los pocos casos descritos con dapsona&#44; este f&#225;rmaco a dosis de 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg al d&#237;a&#44; puede ser una alternativa &#250;til en el SM como ilustra la experiencia de nuestro caso&#46;</p></span>"
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Carta al Editor
Síndrome de Miescher: una causa poco frecuente de tumefacción labial
Miescher syndrome: An uncommon cause of recurrent swelling of the lips
Andrés González-Garcíaa,
Autor para correspondencia
andres_gonzalez_garcia@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Ignacio Barbolla Díaza, Walter Alberto Sifuentes Giraldob, José Luis Patier-de la Peñaa
a Servicio de Medicina Interna, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
b Servicio de Reumatología, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
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Negaba s&#237;ndrome constitucional&#44; diarrea o dolor abdominal ni antecedentes t&#243;xicos o epidemiol&#243;gicos de inter&#233;s&#46; No hab&#237;a introducci&#243;n de nuevos f&#225;rmacos&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la inspecci&#243;n se observ&#243; la presencia de tumefacci&#243;n labial sin aftas ni otras lesiones asociadas&#46; La exploraci&#243;n dirigida del nervio facial y la morfolog&#237;a de la lengua fueron rigurosamente normales&#46; La exploraci&#243;n cardio-pulmonar fue normal&#46; Se realiz&#243; una biopsia del labio superior donde se document&#243; una dermatitis granulomatosa con infiltrado de predominio perivascular superficial y profundo de componente mixto&#46; Las tinciones en la biopsia para bacilos &#225;cido-alcohol resistentes y hongos fueron negativas&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; la intradermorreacci&#243;n del Mantoux que fue negativa&#44; as&#237; como las pruebas trepon&#233;micas &#40;VDRL&#41; y las serolog&#237;as para VHB&#44; VHC y VIH&#46; Se complet&#243; el estudio sist&#233;mico con una anal&#237;tica incluyendo&#58; enzima conversora de angiotensina&#44; anticuerpos antinucleares&#44; nucleolares&#44; anticuerpos nucleares extractables totales&#44; anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos&#44; inmunoglobulinas y velocidad de sedimentaci&#243;n globular&#44; siendo todos los resultados normales o negativos&#46; La radiograf&#237;a de t&#243;rax mostr&#243; una silueta mediast&#237;nica normal sin la presencia de adenopat&#237;as&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La respuesta a glucocorticoides fue muy favorable con la desaparici&#243;n de la tumefacci&#243;n y de los episodios de edema labial&#46; Sin embargo&#44; a las 6 semanas la paciente present&#243; una cl&#237;nica similar que coincidi&#243; con la disminuci&#243;n de la dosis esteroidea&#46; Se inici&#243; tratamiento con dapsona con mejor&#237;a posterior de la sintomatolog&#237;a&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El SM aparece como una forma incompleta del s&#237;ndrome de Melkersson-Rosenthal en un 28&#37; de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En general&#44; el SM es una enfermedad infrecuente con especial predilecci&#243;n por la segunda o tercera d&#233;cadas de la vida&#44; aunque se han descrito casos a cualquier edad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Afecta caracter&#237;sticamente al labio superior y con menor frecuencia al inferior&#44; aunque se ha observado la afectaci&#243;n de otras regiones de la cavidad oral de forma anecd&#243;tica&#46; La forma de presentaci&#243;n m&#225;s frecuente consiste en la tumefacci&#243;n aguda y sintom&#225;tica de los labios de horas a d&#237;as de duraci&#243;n&#46; El diagn&#243;stico de confirmaci&#243;n se realiza mediante los hallazgos de granulomas no necrosantes e infiltraci&#243;n linfoc&#237;tica perivascular en la biopsia de la zona afecta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Otras enfermedades de etiolog&#237;a granulomatosa como la sarcoidosis&#44; la tuberculosis o la enfermedad inflamatoria intestinal se deben tener en cuenta en el diagn&#243;stico diferencial y deben ser descartadas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe un tratamiento ideal para esta enfermedad&#46; Se han descrito m&#250;ltiples estrategias terap&#233;uticas incluyendo los glucocorticoides intralesionales o sist&#233;micos&#44; as&#237; como otras opciones como tetraciclinas orales&#44; talidomida&#44; dapsona o terapia biol&#243;gica &#40;anti-TNF&#945;&#41; con resultados diversos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de su rareza&#44; se debe tener en cuenta el SM en el diagn&#243;stico diferencial del edema labial recurrente&#46; El estudio histol&#243;gico resulta fundamental para poder realizar el diagn&#243;stico definitivo de la enfermedad&#46; El tratamiento con corticoides es muy efectivo&#44; sin embargo&#44; como ocurre en otras enfermedades inmunomediadas&#44; es recomendable a&#241;adir otro tratamiento de fondo&#46; A pesar de los pocos casos descritos con dapsona&#44; este f&#225;rmaco a dosis de 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg al d&#237;a&#44; puede ser una alternativa &#250;til en el SM como ilustra la experiencia de nuestro caso&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
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