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otalgia&#44; hipoacusia y ac&#250;fenos izquierdos y disfon&#237;a&#46; A su llegada se encontraba hipotensa&#44; taquic&#225;rdica&#44; eupneica y febril a 38&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>&#46; La exploraci&#243;n cardiopulmonar&#44; abdominal&#44; articular y de pulsos fue normal&#46; Se realiz&#243; nasofibroscopia con leve edema de rodete tub&#225;rico izquierdo&#46; La anal&#237;tica mostr&#243; PCR 23&#44;76<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; procalcitonina normal&#44; neutrofilia&#44; anemia normoc&#237;tica&#44; trombocitosis hasta 1&#46;500&#46;000&#47;&#956;l&#44; actividad de protrombina del 65&#37;&#44; autoinmunidad con ANA y ENA negativos&#44; complemento normal y c-ANCA 1&#47;20 con anticuerpos antiproteinasa-3 de 32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>IU&#47;ml &#40;valores normales&#58; 0-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> IU&#47;ml&#41;&#46; Los resultados microbiol&#243;gicos &#40;hemocultivos&#44; urocultivos&#44; cultivo far&#237;ngeo&#44; serolog&#237;as&#44; Mantoux&#41; fueron negativos&#46; Se realiz&#243; PET-TAC que mostr&#243; engrosamiento mucoso de nasofaringe&#44; adenopat&#237;as laterocervicales y mediast&#237;nicas&#44; un manguito de partes blandas peribronquial y n&#243;dulos pulmonares m&#250;ltiples y milim&#233;tricos&#44; e incremento patol&#243;gico de la captaci&#243;n en cortical medial del polo superior del ri&#241;&#243;n izquierdo&#44; todo metab&#243;licamente patol&#243;gico sugestivo de etiolog&#237;a inflamatoria&#46; Se complet&#243; el estudio renal detectando proteinuria de hasta 1&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#44; microhematuria&#44; hemat&#237;es dism&#243;rficos&#44; creatinina normal&#44; y se realiz&#243; RMN abdominal siendo la lesi&#243;n renal sugestiva de trastorno inflamatorio&#46; Ante la sospecha de vasculitis se realizaron las siguientes biopsias&#58; <span class="elsevierStyleItalic">a&#41;</span> adenopat&#237;a cervical con hiperplasia linfoide reactiva sin vasculitis ni s&#237;ndrome linfoproliferativo&#59; <span class="elsevierStyleItalic">b&#41;</span> mucosa nasal y <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> con inflamaci&#243;n cr&#243;nica sin vasculitis&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">c&#41;</span> biopsia de m&#233;dula &#243;sea&#46; La biopsia de la m&#233;dula &#243;sea mostr&#243; un infiltrado linfoide en vasos de peque&#241;o calibre&#44; preferentemente de linfocitos T &#40;CD3 positivos&#41;&#44; con im&#225;genes de formaci&#243;n de granulomas de disposici&#243;n angioc&#233;ntrica con &#225;reas de necrosis fibrinoide&#44; todo ello compatible con diagn&#243;stico histol&#243;gico de vasculitis granulomatosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span></p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez obtenidas las muestras histol&#243;gicas se administraron 3 bolos de 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de metilprednisolona seguido de corticoides a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg con mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; quedando la paciente afebril y con marcadores inflamatorios en descenso&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de GP con afectaci&#243;n pulmonar&#44; renal y otorrinolaringol&#243;gica se inici&#243; tratamiento con ciclofosfamida mensual&#44; quedando asintom&#225;tica&#44; con mejor&#237;a anal&#237;tica y adelgazamiento significativo del manguito peribronquial y de los n&#243;dulos pulmonares&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusi&#243;n</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La GP es una enfermedad multisist&#233;mica caracterizada por sintomatolog&#237;a otorrinolaringol&#243;gica&#44; n&#243;dulos u opacidades pulmonares&#44; glomerulonefritis y otras manifestaciones como cut&#225;neas&#44; oftalmol&#243;gicas y del sistema nervioso&#46; Se asocia en un 82-94&#37; de los casos con c-ANCA positivo antiproteinasa-3&#44; aunque en un 20&#37; pueden presentar anti-mieloperoxidasa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso que presentamos se realiz&#243; diagn&#243;stico diferencial con las siguientes entidades&#58; s&#237;ndrome linfoproliferativo &#40;descartado por la biopsia&#41;&#44; infecciones granulomatosas como tuberculosis &#40;presentan cultivos positivos para micobacterias&#41;&#44; sarcoidosis &#40;la ECA fue normal&#44; los ANCA ser&#237;an negativos y la biopsia mostrar&#237;a granulomas no caseificantes&#41;&#44; poliange&#237;tis microsc&#243;pica &#40;suele asociar ANCA positivo antimieloperoxidasa y no presenta granulomas en la biopsia&#41;&#44; granulomatosis eosinof&#237;lica con poliange&#237;tis &#40;raro en ausencia de asma&#44; eosinofilia o infiltrado eosin&#243;filo en la biopsia&#41; y enfermedad anti-membrana basal glomerular &#40;no suele presentar s&#237;ntomas sist&#233;micos ni afectaci&#243;n fuera del ri&#241;&#243;n y pulm&#243;n&#41;&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez completado todo el estudio&#44; nuestra paciente fue diagnosticada de GP al cumplir los siguientes criterios de clasificaci&#243;n ACR de 1990&#58; inflamaci&#243;n en mucosa nasal&#44; alteraciones en el sedimento de orina con microhematuria y biopsia con evidencia de inflamaci&#243;n granulomatosa&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha de GP en un paciente con cl&#237;nica compatible y ANCA positivos se debe confirmar si es posible con biopsia&#44; aunque ante una situaci&#243;n de gravedad no debe posponerse el tratamiento&#46; La localizaci&#243;n de biopsia m&#225;s rentable para el diagn&#243;stico la renal&#44; pudiendo ser &#250;til tambi&#233;n la cut&#225;nea&#44; pulmonar o nasal&#44; esta &#250;ltima con alta tasa de falsos negativos&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otras localizaciones en las que la biopsia haya confirmado el diagn&#243;stico de GP son menos frecuentes&#46; Se han descrito casos infrecuentes que comenzaron de forma similar a &#250;lcera g&#225;strica o c&#225;ncer g&#225;strico&#44; pero en los que se detectaron granulomas necrosantes que orientaron a GP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;8</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha detectado vasculitis granulomatosa en biopsias mamarias de pacientes con sospecha inicial de neoplasia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; y en biopsias de &#250;lceras en glande y prepucio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; Refiri&#233;ndonos a la m&#233;dula &#243;sea&#44; hay muestras reportadas en GP con hemofagocitosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> o s&#237;ndrome linfoproliferativo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#44; sin embargo la detecci&#243;n de vasculitis granulomatosa en m&#233;dula &#243;sea hasta nuestro conocimiento no ha sido previamente descrita&#46; Es probable que la presencia de macr&#243;fagos y la amplia vascularizaci&#243;n de la m&#233;dula &#243;sea justifiquen la presencia de vasculitis granulomatosa en esta localizaci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conclusi&#243;n</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al ser la GP una vasculitis sist&#233;mica&#44; la afectaci&#243;n puede darse en cualquier &#243;rgano y se han descrito localizaciones infrecuentes de GP en las que la biopsia ha demostrado vasculitis granulomatosa&#46; Sin embargo&#44; su detecci&#243;n en m&#233;dula &#243;sea hasta ahora no hab&#237;a sido reportada&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido financiaci&#243;n ni tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Reumatología Clínica en imágenes
Comunicación de un caso de granulomatosis con poliangeítis con detección de granulomas en médula ósea
A case report of granulomatosis with polyangiitis with granulomas in bone marrow
Isabel de la Cámara Fernándeza,
Autor para correspondencia
i.delacamarafdez@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Fernando Lozano Morilloa, Luis Morillas Lópeza, Mario Martínez Lópezb
a Servicio de Reumatología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, España
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otalgia&#44; hipoacusia y ac&#250;fenos izquierdos y disfon&#237;a&#46; A su llegada se encontraba hipotensa&#44; taquic&#225;rdica&#44; eupneica y febril a 38&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;<span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>&#46; La exploraci&#243;n cardiopulmonar&#44; abdominal&#44; articular y de pulsos fue normal&#46; Se realiz&#243; nasofibroscopia con leve edema de rodete tub&#225;rico izquierdo&#46; La anal&#237;tica mostr&#243; PCR 23&#44;76<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; procalcitonina normal&#44; neutrofilia&#44; anemia normoc&#237;tica&#44; trombocitosis hasta 1&#46;500&#46;000&#47;&#956;l&#44; actividad de protrombina del 65&#37;&#44; autoinmunidad con ANA y ENA negativos&#44; complemento normal y c-ANCA 1&#47;20 con anticuerpos antiproteinasa-3 de 32<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>IU&#47;ml &#40;valores normales&#58; 0-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> IU&#47;ml&#41;&#46; Los resultados microbiol&#243;gicos &#40;hemocultivos&#44; urocultivos&#44; cultivo far&#237;ngeo&#44; serolog&#237;as&#44; Mantoux&#41; fueron negativos&#46; Se realiz&#243; PET-TAC que mostr&#243; engrosamiento mucoso de nasofaringe&#44; adenopat&#237;as laterocervicales y mediast&#237;nicas&#44; un manguito de partes blandas peribronquial y n&#243;dulos pulmonares m&#250;ltiples y milim&#233;tricos&#44; e incremento patol&#243;gico de la captaci&#243;n en cortical medial del polo superior del ri&#241;&#243;n izquierdo&#44; todo metab&#243;licamente patol&#243;gico sugestivo de etiolog&#237;a inflamatoria&#46; Se complet&#243; el estudio renal detectando proteinuria de hasta 1&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h&#44; microhematuria&#44; hemat&#237;es dism&#243;rficos&#44; creatinina normal&#44; y se realiz&#243; RMN abdominal siendo la lesi&#243;n renal sugestiva de trastorno inflamatorio&#46; Ante la sospecha de vasculitis se realizaron las siguientes biopsias&#58; <span class="elsevierStyleItalic">a&#41;</span> adenopat&#237;a cervical con hiperplasia linfoide reactiva sin vasculitis ni s&#237;ndrome linfoproliferativo&#59; <span class="elsevierStyleItalic">b&#41;</span> mucosa nasal y <span class="elsevierStyleItalic">cavum</span> con inflamaci&#243;n cr&#243;nica sin vasculitis&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">c&#41;</span> biopsia de m&#233;dula &#243;sea&#46; La biopsia de la m&#233;dula &#243;sea mostr&#243; un infiltrado linfoide en vasos de peque&#241;o calibre&#44; preferentemente de linfocitos T &#40;CD3 positivos&#41;&#44; con im&#225;genes de formaci&#243;n de granulomas de disposici&#243;n angioc&#233;ntrica con &#225;reas de necrosis fibrinoide&#44; todo ello compatible con diagn&#243;stico histol&#243;gico de vasculitis granulomatosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span></p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una vez obtenidas las muestras histol&#243;gicas se administraron 3 bolos de 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de metilprednisolona seguido de corticoides a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg con mejor&#237;a cl&#237;nica&#44; quedando la paciente afebril y con marcadores inflamatorios en descenso&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con el diagn&#243;stico de GP con afectaci&#243;n pulmonar&#44; renal y otorrinolaringol&#243;gica se inici&#243; tratamiento con ciclofosfamida mensual&#44; quedando asintom&#225;tica&#44; con mejor&#237;a anal&#237;tica y adelgazamiento significativo del manguito peribronquial y de los n&#243;dulos pulmonares&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Discusi&#243;n</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La GP es una enfermedad multisist&#233;mica caracterizada por sintomatolog&#237;a otorrinolaringol&#243;gica&#44; n&#243;dulos u opacidades pulmonares&#44; glomerulonefritis y otras manifestaciones como cut&#225;neas&#44; oftalmol&#243;gicas y del sistema nervioso&#46; Se asocia en un 82-94&#37; de los casos con c-ANCA positivo antiproteinasa-3&#44; 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nuestra paciente fue diagnosticada de GP al cumplir los siguientes criterios de clasificaci&#243;n ACR de 1990&#58; inflamaci&#243;n en mucosa nasal&#44; alteraciones en el sedimento de orina con microhematuria y biopsia con evidencia de inflamaci&#243;n granulomatosa&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La sospecha de GP en un paciente con cl&#237;nica compatible y ANCA positivos se debe confirmar si es posible con biopsia&#44; aunque ante una situaci&#243;n de gravedad no debe posponerse el tratamiento&#46; La localizaci&#243;n de biopsia m&#225;s rentable para el diagn&#243;stico la renal&#44; pudiendo ser &#250;til tambi&#233;n la cut&#225;nea&#44; pulmonar o nasal&#44; esta &#250;ltima con alta tasa de falsos negativos&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otras localizaciones en las que la biopsia haya confirmado el diagn&#243;stico de GP son menos frecuentes&#46; Se han descrito casos infrecuentes que comenzaron de forma similar a &#250;lcera g&#225;strica o c&#225;ncer g&#225;strico&#44; pero en los que se detectaron granulomas necrosantes que orientaron a GP<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">5&#8211;8</span></a>&#46; Tambi&#233;n se ha detectado vasculitis granulomatosa en biopsias mamarias de pacientes con sospecha inicial de neoplasia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; y en biopsias de &#250;lceras en glande y prepucio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;11</span></a>&#46; Refiri&#233;ndonos a la m&#233;dula &#243;sea&#44; hay muestras reportadas en GP con hemofagocitosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a> o s&#237;ndrome linfoproliferativo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#44; sin embargo la detecci&#243;n de vasculitis granulomatosa en m&#233;dula &#243;sea hasta nuestro conocimiento no ha sido previamente descrita&#46; Es probable que la presencia de macr&#243;fagos y la amplia vascularizaci&#243;n de la m&#233;dula &#243;sea justifiquen la presencia de vasculitis granulomatosa en esta localizaci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conclusi&#243;n</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al ser la GP una vasculitis sist&#233;mica&#44; la afectaci&#243;n puede darse en cualquier &#243;rgano y se han descrito localizaciones infrecuentes de GP en las que la biopsia ha demostrado vasculitis granulomatosa&#46; Sin embargo&#44; su detecci&#243;n en m&#233;dula &#243;sea hasta ahora no hab&#237;a sido reportada&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no haber recibido financiaci&#243;n ni tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 6 2 8
2024 Octubre 92 29 121
2024 Septiembre 78 17 95
2024 Agosto 95 19 114
2024 Julio 87 27 114
2024 Junio 77 28 105
2024 Mayo 106 39 145
2024 Abril 84 30 114
2024 Marzo 63 28 91
2024 Febrero 59 20 79
2024 Enero 55 22 77
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2021 Junio 48 44 92
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2021 Febrero 44 22 66
2021 Enero 55 32 87
2020 Diciembre 53 13 66
2020 Noviembre 50 21 71
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2018 Octubre 8 16 24
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