Carta al Editor
Estenosis bronquiales web-like secundarias a granulomatosis con poliangitis
Web-like bronchial stenosis secondary to granulomatosis with polyangiitis
Catalina Ulloa-Clavijoa,
, Miguel Ariza-Protab, Manuel Vaquero-Cachob, Luis Caminal-Monteroc
Autor para correspondencia
a Área de Gestión Clínica de Nefrología, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
b Área de Gestión Clínica del Pulmón, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
c Consulta de Enfermedades Autoinmunes Sistémicas, Unidad de Gestión Clínica de Medicina Interna, Hospital Universitario Central de Asturias, Oviedo, Asturias, España
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Creemos de interés presentar un paciente con GPA y EB tipo <span class="elsevierStyleItalic">web-like</span>, que según nuestro conocimiento no se han comunicado en nuestro país.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Varón de 16 años, que ingresa con cuadro de rinorrea, cefalea, afectación del estado general, fiebre, disnea y expectoración purulenta de un mes de evolución, con edema infraorbitario y deformidad nasal con costras. Una radiografía de tórax fue normal y una TAC mostró ocupación del seno maxilar y celdillas etmoidales. Presentaba 22.660/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span> leucocitos (neutrófilos 85,7%), 1.174.000 plaquetas/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>, proteína <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva 18,8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (VN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0,5), con función renal normal. No mejoró pese al tratamiento antibiótico, por lo que se repitieron estudios: una nueva TAC de senos paranasales mostró lisis de la pared del seno maxilar izquierdo y reabsorción de cornetes, una radiografía de tórax infiltrados alveolares bilaterales y una TAC torácica presentó múltiples nódulos cavitados. Presentaba ANCA a título 1/640, patrón c-ANCA, anti-PR3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1.607<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI y complemento normal. Se biopsió un cornete que reveló necrosis, infiltrados con polimorfonucleares y linfocitos, y vasos necrosados. Una broncoscopia mostró una mucosa friable y secreciones mucopurulentas sin estenosis y se aisló <span class="elsevierStyleItalic">Staphylococcus aureus</span> en el exudado nasal. Se diagnosticó de una vasculitis tipo GPA, y se inició tratamiento inmunosupresor con 250<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de metilprednisolona iv al día durante 3 días, seguido de prednisona oral 45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día en dosis decreciente, pulsos de ciclofosfamida de 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg iv quincenales durante 3 meses, además de omeprazol, vitamina D y cotrimoxazol.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pese al tratamiento, empeoró de forma progresiva con disnea que al cabo de 9 semanas era de mínimos esfuerzos, estridor y expectoración hemoptoica. Se realizaron espirometrías que revelaron primero, una FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span> de 3,33 e índice FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>/FVC de 56,85%, y posteriormente, limitación grave al flujo aéreo con una FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span> de 2,07 y un índice FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>/FVC de 48,46%. Una nueva TAC mostró mejoría de las lesiones pulmonares, sin EB y una endoscopia laringológica descartó una estenosis subglótica. Finalmente, se repitió una broncoscopia que demostró varias estenosis membranosas <span class="elsevierStyleItalic">web-like</span> a nivel de los lóbulos inferiores y superior izquierdo. Se realizaron dilataciones mecánicas, con mejoría clínica. Se trató con rituximab 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g una dosis que hubo que suspender ante cuadro alérgico grave, megadosis de esteroides y nuevamente 2 pulsos de ciclofosfamida 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg quincenales, pese a lo cual desarrolló recurrencias de las EB, con los reactantes de fase aguda normalizados, precisando de dilataciones con balón y tratamiento endoscópico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apenas existe información sobre el manejo de las EB en la GPA, que además de aparecer asociadas a ES, pueden hacerlo de forma aislada. Girard et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> han comunicado recientemente 10 pacientes franceses con EB, que se presentaron con disnea, hemoptisis y sin estridor. En 6 de ellos la EB fue un hallazgo casual tras la realización de una TAC o fibrobroncoscopia por otro motivo. En general, el diagnóstico se realizaba dentro de los 3 primeros meses de la enfermedad. Las EB en la GPA suelen ser múltiples, con afectación predominante del bronquio izquierdo, generalmente el lóbulo superior, y tendencia a las recaídas independientemente del tratamiento. Llamativamente, 8 de los 9 enfermos que recurrieron lo hacían estando en remisión sistémica recibiendo inmunodepresores, con una media de 3 recurrencias por paciente. Uno de ellos llegó hasta 12 recaídas.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro enfermo presentaba estenosis <span class="elsevierStyleItalic">web-like</span> (EWL) o «en diafragma», que se cree que aparecen por una respuesta inflamatoria exagerada e hipertrofia de la mucosa, y formación de tejido fibromembranoso que va ocluyendo la luz bronquial de forma progresiva<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7–9</span></a>. Las EWL se han relacionado con infecciones, traumatismos y procesos inflamatorios locales o sistémicos. Se han comunicado descritos 3 casos de EWL en GPA y uno en micropoliangeitis (MPA)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y casos aislados en vasculitis, sarcoidosis, amiloidosis, enfermedad de Behçet y colitis ulcerosa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. A diferencia de las EB no <span class="elsevierStyleItalic">web-like</span>, la TAC pulmonar es normal, de forma que solo las pruebas de función pulmonar y la broncoscopia permiten establecer su diagnóstico. El pronóstico es grave, requiriendo dilataciones mediante broncoscopias rígidas, láser endobronquial, infiltraciones locales con esteroides e incluso colocación de <span class="elsevierStyleItalic">stents</span> en caso de estenosis proximales. El tratamiento y seguimiento debe ser consensuado con los broncoscopistas o cirujanos torácicos, de cara a realizar la técnica endobronquial que se disponga y optimizar el tratamiento inmunosupresor.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:3 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1731 "Ancho" => 3008 "Tamanyo" => 306949 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Broncoscopia en la que se observa una estenosis membranosa concéntrica tipo <span class="elsevierStyleItalic">web-like</span> por encima de la entrada a los basales del lóbulo inferior derecho con un mínimo agujero central que impide el paso del broncoscopio al área distal. 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| 2024 Noviembre | 10 | 6 | 16 |
| 2024 Octubre | 91 | 27 | 118 |
| 2024 Septiembre | 75 | 25 | 100 |
| 2024 Agosto | 79 | 50 | 129 |
| 2024 Julio | 62 | 32 | 94 |
| 2024 Junio | 123 | 44 | 167 |
| 2024 Mayo | 107 | 40 | 147 |
| 2024 Abril | 89 | 49 | 138 |
| 2024 Marzo | 83 | 76 | 159 |
| 2024 Febrero | 67 | 62 | 129 |
| 2024 Enero | 91 | 77 | 168 |
| 2023 Diciembre | 69 | 62 | 131 |
| 2023 Noviembre | 76 | 38 | 114 |
| 2023 Octubre | 88 | 36 | 124 |
| 2023 Septiembre | 84 | 33 | 117 |
| 2023 Agosto | 86 | 19 | 105 |
| 2023 Julio | 61 | 31 | 92 |
| 2023 Junio | 68 | 28 | 96 |
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| 2023 Febrero | 59 | 30 | 89 |
| 2023 Enero | 66 | 22 | 88 |
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| 2022 Noviembre | 73 | 34 | 107 |
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| 2022 Julio | 41 | 47 | 88 |
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| 2021 Diciembre | 45 | 47 | 92 |
| 2021 Noviembre | 41 | 60 | 101 |
| 2021 Octubre | 53 | 59 | 112 |
| 2021 Septiembre | 70 | 53 | 123 |
| 2021 Agosto | 48 | 86 | 134 |
| 2021 Julio | 46 | 38 | 84 |
| 2021 Junio | 46 | 40 | 86 |
| 2021 Mayo | 68 | 48 | 116 |
| 2021 Abril | 123 | 99 | 222 |
| 2021 Marzo | 87 | 41 | 128 |
| 2021 Febrero | 69 | 28 | 97 |
| 2021 Enero | 77 | 18 | 95 |
| 2020 Diciembre | 60 | 21 | 81 |
| 2020 Noviembre | 77 | 31 | 108 |
| 2020 Octubre | 65 | 30 | 95 |
| 2020 Septiembre | 53 | 29 | 82 |
| 2020 Agosto | 47 | 21 | 68 |
| 2020 Julio | 50 | 16 | 66 |
| 2020 Junio | 60 | 26 | 86 |
| 2020 Mayo | 69 | 24 | 93 |
| 2020 Abril | 36 | 13 | 49 |
| 2020 Marzo | 54 | 16 | 70 |
| 2020 Febrero | 53 | 23 | 76 |
| 2020 Enero | 50 | 24 | 74 |
| 2019 Diciembre | 48 | 17 | 65 |
| 2019 Noviembre | 51 | 22 | 73 |
| 2019 Octubre | 61 | 10 | 71 |
| 2019 Septiembre | 73 | 23 | 96 |
| 2019 Agosto | 53 | 17 | 70 |
| 2019 Julio | 39 | 19 | 58 |
| 2019 Junio | 37 | 22 | 59 |
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| 2019 Abril | 46 | 35 | 81 |
| 2019 Marzo | 41 | 21 | 62 |
| 2019 Febrero | 17 | 12 | 29 |
| 2019 Enero | 26 | 28 | 54 |
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| 2018 Noviembre | 81 | 27 | 108 |
| 2018 Octubre | 79 | 23 | 102 |
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| 2018 Agosto | 5 | 1 | 6 |
| 2018 Junio | 0 | 1 | 1 |
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| 2018 Febrero | 0 | 10 | 10 |
| 2018 Enero | 0 | 10 | 10 |
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| 2017 Agosto | 0 | 9 | 9 |
| 2017 Julio | 0 | 12 | 12 |
| 2017 Junio | 0 | 30 | 30 |
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