Carta al Editor
Síndrome de Cogan y espondiloartritis. Reporte de caso
Cogan’s Syndrome and Spondyloarthritis: Case Report
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Su etiología es desconocida, pero se han postulado mecanismos de autoinmunidad en el oído interno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Además de los esteroides, no existe un tratamiento estándar alternativo para los pacientes con poca respuesta. El implante coclear ofrece la oportunidad de restaurar la función auditiva y la comunicación<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. La asociación con espondiloartritis es poco frecuente, por lo que se consideró interesante presentar este caso con evolución satisfactoria posterior al uso de esteroides, infliximab y realización de implante coclear.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se trata de un varón de 58 años, cardiólogo, con antecedentes de hipertensión, tabaquismo y queratodermia palmo-plantar desde la adolescencia, quien refiere cervicalgia y lumbalgia inflamatoria desde los 49 años de edad asociada a uretritis inespecífica sin recurrencias. A los 55 años presenta queratouveítis izquierda. Se evidenció <span class="elsevierStyleItalic">scar pitting</span>, dactilitis, limitación para flexión de caderas y amplitud normal de movimientos axiales. Sacroileitis grado 2 bilateral. Resonancia magnética de sacroilíacas: infiltración grasa derecha y erosión activa izquierda. VSG y PCR normales. RA-test y HLA-B27 negativos. Anti-HSP-70 positivos. Cuatro meses después de la queratouveítis asocia disminución de la audición. La audiometría reportó hipoacusia media neurosensorial bilateral. Recibió dexametasona 16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/iv/12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h durante 3 días con mejoría. Dos semanas después, asocia <span class="elsevierStyleItalic">tinnitus</span> exacerbados progresivamente. Recibe metilprednisolona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/iv/3 dosis y luego prednisona 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg diarios, metotrexato 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/vo/semana y adalimumab 80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg VSc STAT y luego 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/VSc/15 días. Remitió clínica articular, pero la segunda audiometría reportó hipoacusia neurosensorial bilateral severa, y el tercer estudio (3 meses después), hipoacusia severa derecha y profunda izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>) por lo que se omitió adalimumab. Inició tratamiento con ciclofosfamida iv del cual cumplió 6 dosis quincenales (4 de 500<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y 2 de 750<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg) sin mejoría. El paciente abandonó el tratamiento por depresión mayor que evolucionó satisfactoriamente con tratamiento farmacológico. Se realizó implante coclear un año después del inicio de la clínica y se mantiene funcionante hasta la actualidad. Dos meses después del mismo, inicia tratamiento con infliximab (5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>+<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> metotrexato 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/semana y se logró titular dosis de prednisona hasta 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg diarios. Recibió tratamiento con infliximab durante 2 años, suspendido por falta de disponibilidad del mismo, sin embargo, el paciente se mantiene estable y reincorporado a su trabajo.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El síndrome de Cogan es una entidad de baja prevalencia y de rara asociación a espondiloartritis, con evolución generalmente tórpida hasta la hipoacusia profunda y con poca respuesta al tratamiento inmunosupresor. Este paciente, aunque cursaba con espondiloartritis con afectación cutánea (sin llegar a cumplir criterios CASPAR para artritis psoriásica)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, presentaba normal amplitud de movimientos axiales debido a características de hiperelasticidad. En su evolución desarrolló hipoacusia neurosensorial rápidamente progresiva con respuesta al esteroide y asociada a anticuerpos anti-HSP70 por lo que se planteó enfermedad autoinmune de oído interno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Esto, asociado a queratouveítis dio el diagnóstico de síndrome de Cogan atípico. Son pocos los casos descritos a nivel mundial de esta asociación y coinciden en la irregular respuesta al tratamiento inmunosupresor. La evolución post-implante coclear ha sido satisfactoria, y se ha mantenido hasta la actualidad (45 meses después de su colocación), a pesar de no cumplir infliximab actualmente. En este paciente, la asociación entre el tratamiento médico y quirúrgico permitió la restauración de la audición y la remisión clínica de la espondiloartritis, reflejando la importancia del manejo multidisciplinario en los casos complejos.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:1 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "at1" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">OD: oído derecho; OI: oído izquierdo.</p>" "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " colspan="2" align="center" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">1.<span class="elsevierStyleSup">a</span> audiometría</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " colspan="2" align="center" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">2.<span class="elsevierStyleSup">a</span> audiometría(15 días después)</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " colspan="2" align="center" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">3.<span class="elsevierStyleSup">a</span> audiometría(3 meses después)</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OD \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OI \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OD \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OI \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OD \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">OI \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Porcentaje de pérdida monoaural \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">64 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">34 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">72 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">72 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">79 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">100 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2167362.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Evolución de la pérdida de porcentaje monoaural en la audiometría tonal y campo libre</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:6 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0035" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Syndrome of nonsyphilitic interstitial keratitis and vestibuloauditory symptoms" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "D.G. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 15 | 6 | 21 |
| 2024 Octubre | 95 | 20 | 115 |
| 2024 Septiembre | 104 | 20 | 124 |
| 2024 Agosto | 124 | 33 | 157 |
| 2024 Julio | 95 | 32 | 127 |
| 2024 Junio | 94 | 29 | 123 |
| 2024 Mayo | 121 | 34 | 155 |
| 2024 Abril | 77 | 30 | 107 |
| 2024 Marzo | 96 | 37 | 133 |
| 2024 Febrero | 94 | 32 | 126 |
| 2024 Enero | 73 | 22 | 95 |
| 2023 Diciembre | 90 | 14 | 104 |
| 2023 Noviembre | 86 | 25 | 111 |
| 2023 Octubre | 86 | 27 | 113 |
| 2023 Septiembre | 102 | 30 | 132 |
| 2023 Agosto | 67 | 25 | 92 |
| 2023 Julio | 73 | 21 | 94 |
| 2023 Junio | 63 | 29 | 92 |
| 2023 Mayo | 84 | 24 | 108 |
| 2023 Abril | 54 | 18 | 72 |
| 2023 Marzo | 72 | 21 | 93 |
| 2023 Febrero | 70 | 27 | 97 |
| 2023 Enero | 59 | 15 | 74 |
| 2022 Diciembre | 72 | 19 | 91 |
| 2022 Noviembre | 70 | 29 | 99 |
| 2022 Octubre | 88 | 28 | 116 |
| 2022 Septiembre | 114 | 42 | 156 |
| 2022 Agosto | 90 | 62 | 152 |
| 2022 Julio | 55 | 54 | 109 |
| 2022 Junio | 69 | 32 | 101 |
| 2022 Mayo | 61 | 32 | 93 |
| 2022 Abril | 71 | 41 | 112 |
| 2022 Marzo | 61 | 37 | 98 |
| 2022 Febrero | 75 | 27 | 102 |
| 2022 Enero | 150 | 34 | 184 |
| 2021 Diciembre | 95 | 35 | 130 |
| 2021 Noviembre | 69 | 28 | 97 |
| 2021 Octubre | 82 | 36 | 118 |
| 2021 Septiembre | 71 | 40 | 111 |
| 2021 Agosto | 60 | 30 | 90 |
| 2021 Julio | 93 | 25 | 118 |
| 2021 Junio | 91 | 33 | 124 |
| 2021 Mayo | 85 | 36 | 121 |
| 2021 Abril | 262 | 100 | 362 |
| 2021 Marzo | 131 | 27 | 158 |
| 2021 Febrero | 80 | 22 | 102 |
| 2021 Enero | 105 | 16 | 121 |
| 2020 Diciembre | 84 | 18 | 102 |
| 2020 Noviembre | 52 | 14 | 66 |
| 2020 Octubre | 38 | 13 | 51 |
| 2020 Septiembre | 89 | 27 | 116 |
| 2020 Agosto | 101 | 21 | 122 |
| 2020 Julio | 122 | 39 | 161 |
| 2020 Junio | 46 | 23 | 69 |
| 2020 Mayo | 56 | 29 | 85 |
| 2020 Marzo | 2 | 0 | 2 |
| 2020 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Enero | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Diciembre | 3 | 4 | 7 |
| 2019 Mayo | 40 | 43 | 83 |
| 2019 Abril | 48 | 23 | 71 |
| 2019 Marzo | 23 | 16 | 39 |
| 2019 Febrero | 15 | 12 | 27 |
| 2019 Enero | 35 | 20 | 55 |
| 2018 Diciembre | 39 | 51 | 90 |
| 2018 Noviembre | 0 | 15 | 15 |
| 2018 Octubre | 0 | 12 | 12 |
| 2018 Septiembre | 0 | 11 | 11 |
| 2018 Agosto | 0 | 7 | 7 |
| 2018 Julio | 0 | 12 | 12 |
| 2018 Mayo | 0 | 1 | 1 |
| 2018 Marzo | 0 | 17 | 17 |
| 2018 Febrero | 0 | 26 | 26 |
| 2018 Enero | 0 | 15 | 15 |
| 2017 Diciembre | 0 | 17 | 17 |
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