Carta al Editor
Escleromixedema, Presentación de 2 Nuevos Casos y Revisión de la Literatura
Scleromyxedema: Presentation of 2 New Cases and Review of the Literature
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El diagnóstico se basa en 4 criterios: <span class="elsevierStyleItalic">1)</span> una erupción papular esclerodermoide; <span class="elsevierStyleItalic">2)</span> evidencia microscópica del depósito de mucina, proliferación de fibroblastos y fibrosis; <span class="elsevierStyleItalic">3)</span> gammapatía monoclonal, y <span class="elsevierStyleItalic">4)</span> ausencia de afectación tiroidea. Puede presentar participación sistémica grave, el síndrome dermato-neuro puede ser mortal. Su pronóstico y tratamiento es incierto. En la actualidad se describe buena respuesta con inmunoglobulinas intravenosas (IGIV) y trasplante de progenitores hematopoyéticos (TPH)<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro objetivo es presentar 2 nuevos casos, y revisar las series de pacientes publicadas en la literatura médica-Pubmed, con diagnóstico de EM. Se realizó búsqueda sistemática con los siguientes términos: scleromyxedema (MeSH) AND paraproteinemias (MeSH).</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 1: varón de 37 años, fumador desde hace 10 años de un paquete/día. Consulta por edema, eritema e induración en cara, brazos y manos de 6 meses evolución. Exploración: piel dura esclerodermiforme y de aspecto papular, a nivel de la cara, microstomía (con disfagia y pérdida de 20 kg de peso), e involucro de pabellón auricular, tórax, abdomen, y brazos con esclerodactilia, calificación en la escala de Rodnan de 31. Analítica con gammapatía IgG lambda. Se inició tratamiento con prednisona e hidroxicloroquina, sin mejoría. La biopsia cutánea confirmó el EM.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Caso 2: varón de 69 años, hipertenso y dislipémico. Comienza con erupción papular en el primer dedo de la mano derecha, mano izquierda y cara, se inició tratamiento con fototerapia, hidroxicloroquina y prednisona, sin mejoría. Con progresión de la induración cutánea, en cara, con microstomía (asociado a disfagia y pérdida de 7 kg de peso), brazos y manos con esclerodactilia, tórax, abdomen y miembros inferiores, calificación en la escala de Rodnan de 26. Analítica con gammapatía IgG lambda. Se hizo estudio de afectación sistémica con diagnóstico de polineuropatía sensitiva en miembros inferiores e hipomotilidad esofágica. La biopsia cutánea confirmo el EM. En ambos casos se inició tratamiento con IgIV, con mejoría parcial, se remitieron al servicio de hematología para TPH con mejoría de la clínica cutánea, disminución de la induración en la escala de Rodnan, y sistémica.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El EM es un raro desorden tipo fibromucinosis cutánea, descrito en 1953 por Montgomery y Underwood. La clasificación fue revisada en 2001 por Rongioletti y Rebora. Para el diagnóstico, el paciente debe cumplir 4 criterios<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1-3</span></a>. Se presenta con un rango de 28-77 años, sin diferencias de sexo. A medida que avanza la enfermedad, la infiltración de la piel se hace generalizada con esclerosis, produciendo una discapacidad significativa. Las manifestaciones extra-cutáneas incluyen: la dismotilidad gastrointestinal y la neuropatía periférica. El síndrome «dermato-neuro» describe la asociación de fiebre, convulsiones y coma, es una manifestación infrecuente, que tiene una mortalidad del 32%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. El EM se asocia con una proteína monoclonal, sobre todo de tipo IgG lambda, la relación entre los hallazgos cutáneos y la para proteína es incierta<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2-4</span></a>. Hay que hacer el diagnóstico diferencial con la esclerodermia, y la fibrosis sistémica nefrogénica entre otras enfermedades<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El tratamiento del EM es incierto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Un estudio de Blum et al., es hasta la fecha la serie más amplia de pacientes tratados con IgIV y seguimiento a largo plazo con buenos resultados, sin embargo, la respuesta a las inmunoglobulinas fue transitoria precisando terapia de mantenimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El TPH puede ser eficaz y efectivo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3,6,7</span></a>. Feasel et al. en el año 2001 describen el primer caso de remisión de EM después de un TPH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Chockalingam y Duvic en un estudio posterior en el 2016, concluye que el TPH parece ser un tratamiento a largo plazo seguro y eficaz<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El EM es una enfermedad crónica con un pronóstico reservado. No hay un tratamiento definitivo específico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8-10</span></a>. Se necesitan estudios randomizados, registros multicéntricos y grupos más grandes de pacientes.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Scleromyxedema: A case series highlighting long-term outcomes of treatment with intravenous immunoglobulin (IVIG)" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:3 [ 0 => "M. Blum" 1 => "F.M. Wigley" 2 => "L.K. 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| 2024 Noviembre | 6 | 2 | 8 |
| 2024 Octubre | 140 | 29 | 169 |
| 2024 Septiembre | 150 | 24 | 174 |
| 2024 Agosto | 186 | 36 | 222 |
| 2024 Julio | 202 | 21 | 223 |
| 2024 Junio | 190 | 32 | 222 |
| 2024 Mayo | 205 | 36 | 241 |
| 2024 Abril | 158 | 31 | 189 |
| 2024 Marzo | 117 | 43 | 160 |
| 2024 Febrero | 95 | 25 | 120 |
| 2024 Enero | 154 | 22 | 176 |
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| 2023 Noviembre | 125 | 43 | 168 |
| 2023 Octubre | 135 | 29 | 164 |
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| 2023 Agosto | 111 | 24 | 135 |
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| 2022 Noviembre | 137 | 35 | 172 |
| 2022 Octubre | 157 | 42 | 199 |
| 2022 Septiembre | 135 | 39 | 174 |
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| 2022 Julio | 83 | 65 | 148 |
| 2022 Junio | 95 | 39 | 134 |
| 2022 Mayo | 93 | 49 | 142 |
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| 2022 Marzo | 109 | 57 | 166 |
| 2022 Febrero | 82 | 31 | 113 |
| 2022 Enero | 84 | 33 | 117 |
| 2021 Diciembre | 102 | 46 | 148 |
| 2021 Noviembre | 88 | 45 | 133 |
| 2021 Octubre | 122 | 42 | 164 |
| 2021 Septiembre | 67 | 49 | 116 |
| 2021 Agosto | 40 | 25 | 65 |
| 2021 Julio | 36 | 34 | 70 |
| 2021 Junio | 48 | 46 | 94 |
| 2021 Mayo | 53 | 37 | 90 |
| 2021 Abril | 119 | 92 | 211 |
| 2021 Marzo | 63 | 23 | 86 |
| 2020 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
| 2020 Octubre | 6 | 6 | 12 |
| 2020 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
| 2020 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Junio | 3 | 2 | 5 |
| 2020 Mayo | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Abril | 0 | 2 | 2 |
| 2019 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Mayo | 63 | 57 | 120 |
| 2019 Abril | 55 | 20 | 75 |
| 2019 Marzo | 30 | 21 | 51 |
| 2019 Febrero | 13 | 11 | 24 |
| 2019 Enero | 2 | 2 | 4 |
| 2018 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
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