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residente en Espa&#241;a desde hace 23 a&#241;os&#44; que trabaja como ayudante domiciliario y no presenta antecedentes personales ni familiares de inter&#233;s&#46; Comenz&#243; hace un a&#241;o con artralgias de ritmo inflamatorio y xerostom&#237;a sin xeroftalmia ni ninguna otra sintomatolog&#237;a asociada&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica&#44; la auscultaci&#243;n cardiopulmonar y la exploraci&#243;n cut&#225;nea y musculo-esquel&#233;tica fueron normales&#46; El hemograma&#44; la bioqu&#237;mica general y la creatincinasa &#40;111 U&#47;l&#41; tambi&#233;n fueron normales&#46; Las inmunoglobulinas en suero mostraban una elevaci&#243;n de IgG &#40;2&#46;410<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41;&#46; Presentaba FR positivo &#40;242 UI&#47;ml&#41;&#44; ACPA negativo&#44; ANA positivo &#40;1&#47;640&#41;&#44; anti-Ro positivo &#40;240 UI&#47;ml&#41;&#44; anti-La positivo &#40;75 UI&#47;ml&#41; y anti-DNA negativo&#46; Como pruebas complementarias se solicitaron&#58; serolog&#237;as de VHC y VHB&#44; Interferon Gamma Release Assay &#40;IGRA&#41;&#44; radiograf&#237;a de sacroil&#237;acas&#44; ecocardiograma&#44; anticuerpos espec&#237;ficos de miopat&#237;a &#40;anti-MI2&#44; anti-SRP&#44; anti-PM-SCL&#44; anti-PL7&#44; anti-PL12&#44; anti-KU&#44; anti-OJ y anti-EJ&#41; y capilaroscopia&#44; resultando todas ellas normales o negativas&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de gl&#225;ndula salival revel&#243; la presencia de m&#250;ltiples &#225;reas de infiltraci&#243;n linfocitaria<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> Fue diagnosticada de s&#237;ndrome de Sj&#246;gren primario con base en los criterios de ACR-EULAR 2017<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; se observaba engrosamiento pleural y fibrosis en casquetes apicales&#44; y en la TCAR pulmonar se apreciaban consolidaciones subpleurales junto con engrosamiento pleural de predominio apical bilateral&#44; condicionando una moderada p&#233;rdida de volumen de ambos l&#243;bulos superiores&#44; todo ello compatible con FEPP &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Las pruebas de funci&#243;n respiratoria incluyendo difusi&#243;n de CO eran normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; tratamiento con prednisona 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; a pesar de lo cual la paciente refiere empeoramiento de la xerostom&#237;a y sensaci&#243;n subjetiva de disnea de moderados esfuerzos&#46; Se realiza una segundo TCAR pulmonar que no muestra progresi&#243;n radiol&#243;gica tras 6 meses de seguimiento&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FEPP fue descrita por primera vez en el a&#241;o 1992 por Amitani et al<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> como una fibrosis pulmonar idiop&#225;tica de campos superiores&#44; y en 2004 fue reconocida por Frankel et al<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> como una nueva entidad clinicopatol&#243;gica&#46; Desde entonces se han descrito en torno a 120 casos en todo el mundo&#44; sobre todo en poblaci&#243;n asi&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleBold">&#46;</span> De todos ellos&#44; alrededor del 20&#37; estaban asociados a conectivopat&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En el a&#241;o 2013&#44; esta entidad fue incluida en la clasificaci&#243;n de las neumon&#237;as intersticiales idiop&#225;ticas del American Thoracic Society&#47;European Respiratory Society&#44; dentro de la categor&#237;a de neumon&#237;as intersticiales raras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta enfermedad se presenta en adultos con una edad media en torno a 57 a&#241;os&#44; afectando por igual a ambos sexos<span class="elsevierStyleSup">1</span> y sin mostrar relaci&#243;n con el tabaquismo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5</span></a>&#46; La cl&#237;nica suele ser disnea&#44; tos no productiva&#44; dolor pleur&#237;tico o p&#233;rdida de peso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Esta entidad puede ser idiop&#225;tica o bien secundaria a m&#250;ltiples procesos&#58; infecciones&#44; radiaci&#243;n&#44; trasplante&#44; neoplasias&#44; y entre ellos enfermedades reumatol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> tales como artritis reumatoide&#44; miopat&#237;as&#44; esclerodermia o s&#237;ndrome de Sj&#246;gren<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos caracter&#237;sticos en la TCAR son la presencia bilateral en forma de engrosamiento pleural irregular y cambios fibr&#243;ticos en par&#233;nquima subpleural de campos superiores&#44; pudiendo coexistir con otros patrones radiol&#243;gicos de enfermedad intersticial pulmonar en distintas &#225;reas del par&#233;nquima&#46; Los hallazgos anatomopatol&#243;gicos son la presencia de fibrosis pleural e intraalveolar junto con elastosis de los septos alveolares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes con FEPP tienen un mayor riesgo de presentar neumomediastino o neumot&#243;rax<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; tanto espont&#225;neo como tras la realizaci&#243;n de una biopsia pulmonar para su diagn&#243;stico de certeza basado en los hallazgos anatomopatol&#243;gicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Por ello se est&#225; valorando la utilidad de la criobiopsia como t&#233;cnica diagn&#243;stica menos invasiva&#44; disminuyendo as&#237; este tipo de complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial se debe de plantear con otras entidades que radiol&#243;gicamente afecten predominantemente a l&#243;bulos superiores&#44; entre ellas la sarcoidosis o la tuberculosis&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FEPP presenta un pron&#243;stico muy variable&#44; siendo su evoluci&#243;n en ocasiones extremadamente grave<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Aunque se ha descrito alg&#250;n caso de mejor&#237;a con pirfenidona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; en general no hay ning&#250;n tratamiento eficaz&#46; Las principales causas de muerte son la progresi&#243;n de la enfermedad y las infecciones respiratorias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En Espa&#241;a hasta el momento se han publicado 3 casos&#44; todos ellos con evoluci&#243;n desfavorable con necesidad de trasplante pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la FEPP es una nueva entidad incluida recientemente dentro de las enfermedades pulmonares intersticiales&#44; que puede asociarse a enfermedades autoinmunes sist&#233;micas&#46; Por ello es importante conocer sus caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; y sospecharla en pacientes con afectaci&#243;n intersticial pulmonar de predominio en campos superiores&#46; Es tambi&#233;n de gran importancia el abordaje multidisciplinar con el fin de mejorar su detecci&#243;n y manejo&#46;</p></span>"
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Carta al Editor
Fibroelastosis pleuroparenquimatosa: un nuevo tipo de neumonía instersticial asociada a conectivopatías
Pleuroparenchymal Fibroelastosis: A New Entity of Interstitial Pneumonia Related to Connective Tissue Diseases
Patricia Morán Álvareza,
Autor para correspondencia
patricia.moran@salud.madrid.org

Autor para correspondencia.
, Javier Bachiller-Corrala, Luis Gorospe Sarasúab, Carlos de la Puente Bujidosa
a Servicio de Reumatología, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
b Servicio de Radiodiagnóstico, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, España
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residente en Espa&#241;a desde hace 23 a&#241;os&#44; que trabaja como ayudante domiciliario y no presenta antecedentes personales ni familiares de inter&#233;s&#46; Comenz&#243; hace un a&#241;o con artralgias de ritmo inflamatorio y xerostom&#237;a sin xeroftalmia ni ninguna otra sintomatolog&#237;a asociada&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica&#44; la auscultaci&#243;n cardiopulmonar y la exploraci&#243;n cut&#225;nea y musculo-esquel&#233;tica fueron normales&#46; El hemograma&#44; la bioqu&#237;mica general y la creatincinasa &#40;111 U&#47;l&#41; tambi&#233;n fueron normales&#46; Las inmunoglobulinas en suero mostraban una elevaci&#243;n de IgG &#40;2&#46;410<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#41;&#46; Presentaba FR positivo &#40;242 UI&#47;ml&#41;&#44; ACPA negativo&#44; ANA positivo &#40;1&#47;640&#41;&#44; anti-Ro positivo &#40;240 UI&#47;ml&#41;&#44; anti-La positivo &#40;75 UI&#47;ml&#41; y anti-DNA negativo&#46; Como pruebas complementarias se solicitaron&#58; serolog&#237;as de VHC y VHB&#44; Interferon Gamma Release Assay &#40;IGRA&#41;&#44; radiograf&#237;a de sacroil&#237;acas&#44; ecocardiograma&#44; anticuerpos espec&#237;ficos de miopat&#237;a &#40;anti-MI2&#44; anti-SRP&#44; anti-PM-SCL&#44; anti-PL7&#44; anti-PL12&#44; anti-KU&#44; anti-OJ y anti-EJ&#41; y capilaroscopia&#44; resultando todas ellas normales o negativas&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La biopsia de gl&#225;ndula salival revel&#243; la presencia de m&#250;ltiples &#225;reas de infiltraci&#243;n linfocitaria<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> Fue diagnosticada de s&#237;ndrome de Sj&#246;gren primario con base en los criterios de ACR-EULAR 2017<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; En la radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; se observaba engrosamiento pleural y fibrosis en casquetes apicales&#44; y en la TCAR pulmonar se apreciaban consolidaciones subpleurales junto con engrosamiento pleural de predominio apical bilateral&#44; condicionando una moderada p&#233;rdida de volumen de ambos l&#243;bulos superiores&#44; todo ello compatible con FEPP &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Las pruebas de funci&#243;n respiratoria incluyendo difusi&#243;n de CO eran normales&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; tratamiento con prednisona 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#44; a pesar de lo cual la paciente refiere empeoramiento de la xerostom&#237;a y sensaci&#243;n subjetiva de disnea de moderados esfuerzos&#46; Se realiza una segundo TCAR pulmonar que no muestra progresi&#243;n radiol&#243;gica tras 6 meses de seguimiento&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FEPP fue descrita por primera vez en el a&#241;o 1992 por Amitani et al<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> como una fibrosis pulmonar idiop&#225;tica de campos superiores&#44; y en 2004 fue reconocida por Frankel et al<span class="elsevierStyleItalic">&#46;</span> como una nueva entidad clinicopatol&#243;gica&#46; Desde entonces se han descrito en torno a 120 casos en todo el mundo&#44; sobre todo en poblaci&#243;n asi&#225;tica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a><span class="elsevierStyleBold">&#46;</span> De todos ellos&#44; alrededor del 20&#37; estaban asociados a conectivopat&#237;as<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En el a&#241;o 2013&#44; esta entidad fue incluida en la clasificaci&#243;n de las neumon&#237;as intersticiales idiop&#225;ticas del American Thoracic Society&#47;European Respiratory Society&#44; dentro de la categor&#237;a de neumon&#237;as intersticiales raras<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta enfermedad se presenta en adultos con una edad media en torno a 57 a&#241;os&#44; afectando por igual a ambos sexos<span class="elsevierStyleSup">1</span> y sin mostrar relaci&#243;n con el tabaquismo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5</span></a>&#46; La cl&#237;nica suele ser disnea&#44; tos no productiva&#44; dolor pleur&#237;tico o p&#233;rdida de peso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Esta entidad puede ser idiop&#225;tica o bien secundaria a m&#250;ltiples procesos&#58; infecciones&#44; radiaci&#243;n&#44; trasplante&#44; neoplasias&#44; y entre ellos enfermedades reumatol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> tales como artritis reumatoide&#44; miopat&#237;as&#44; esclerodermia o s&#237;ndrome de Sj&#246;gren<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos caracter&#237;sticos en la TCAR son la presencia bilateral en forma de engrosamiento pleural irregular y cambios fibr&#243;ticos en par&#233;nquima subpleural de campos superiores&#44; pudiendo coexistir con otros patrones radiol&#243;gicos de enfermedad intersticial pulmonar en distintas &#225;reas del par&#233;nquima&#46; Los hallazgos anatomopatol&#243;gicos son la presencia de fibrosis pleural e intraalveolar junto con elastosis de los septos alveolares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los pacientes con FEPP tienen un mayor riesgo de presentar neumomediastino o neumot&#243;rax<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; tanto espont&#225;neo como tras la realizaci&#243;n de una biopsia pulmonar para su diagn&#243;stico de certeza basado en los hallazgos anatomopatol&#243;gicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Por ello se est&#225; valorando la utilidad de la criobiopsia como t&#233;cnica diagn&#243;stica menos invasiva&#44; disminuyendo as&#237; este tipo de complicaciones<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial se debe de plantear con otras entidades que radiol&#243;gicamente afecten predominantemente a l&#243;bulos superiores&#44; entre ellas la sarcoidosis o la tuberculosis&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FEPP presenta un pron&#243;stico muy variable&#44; siendo su evoluci&#243;n en ocasiones extremadamente grave<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Aunque se ha descrito alg&#250;n caso de mejor&#237;a con pirfenidona<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; en general no hay ning&#250;n tratamiento eficaz&#46; Las principales causas de muerte son la progresi&#243;n de la enfermedad y las infecciones respiratorias<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En Espa&#241;a hasta el momento se han publicado 3 casos&#44; todos ellos con evoluci&#243;n desfavorable con necesidad de trasplante pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;9</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la FEPP es una nueva entidad incluida recientemente dentro de las enfermedades pulmonares intersticiales&#44; que puede asociarse a enfermedades autoinmunes sist&#233;micas&#46; Por ello es importante conocer sus caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y radiol&#243;gicas&#44; y sospecharla en pacientes con afectaci&#243;n intersticial pulmonar de predominio en campos superiores&#46; Es tambi&#233;n de gran importancia el abordaje multidisciplinar con el fin de mejorar su detecci&#243;n y manejo&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 1699258X
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
año/Mes Html Pdf Total
2024 Noviembre 82 5 87
2024 Octubre 1666 62 1728
2024 Septiembre 1511 77 1588
2024 Agosto 1478 78 1556
2024 Julio 1444 47 1491
2024 Junio 1273 66 1339
2024 Mayo 1270 65 1335
2024 Abril 1168 81 1249
2024 Marzo 1013 81 1094
2024 Febrero 1042 47 1089
2024 Enero 1395 43 1438
2023 Diciembre 1123 25 1148
2023 Noviembre 967 42 1009
2023 Octubre 1065 36 1101
2023 Septiembre 1031 45 1076
2023 Agosto 1063 41 1104
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2023 Febrero 704 47 751
2023 Enero 520 34 554
2022 Diciembre 365 43 408
2022 Noviembre 665 56 721
2022 Octubre 640 64 704
2022 Septiembre 719 57 776
2022 Agosto 532 73 605
2022 Julio 457 58 515
2022 Junio 311 50 361
2022 Mayo 282 44 326
2022 Abril 305 60 365
2022 Marzo 240 65 305
2022 Febrero 237 48 285
2022 Enero 276 59 335
2021 Diciembre 210 39 249
2021 Noviembre 256 59 315
2021 Octubre 223 83 306
2021 Septiembre 157 45 202
2021 Agosto 152 43 195
2021 Julio 132 39 171
2021 Junio 136 31 167
2021 Mayo 66 55 121
2021 Abril 1 2 3
2021 Febrero 2 0 2
2021 Enero 2 2 4
2020 Diciembre 3 0 3
2020 Noviembre 3 3 6
2020 Octubre 1 2 3
2020 Junio 3 4 7
2020 Abril 1 0 1
2019 Septiembre 2 0 2
2019 Junio 2 2 4
2019 Mayo 67 41 108
2019 Abril 2 0 2
2019 Febrero 2 0 2
2018 Noviembre 0 1 1
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