Carta al Editor
Valvulopatía en la esclerodermia, no siempre es autoinmunidad
Valvulopathy in scleroderma is not always autoimmunity
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class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las complicaciones cardiacas en la esclerodermia (ES) se asocian a mal pronóstico. Hasta el 15% de los pacientes, generalmente con formas limitadas y anticuerpos anticentrómero desarrollan hipertensión pulmonar (HTP). Su diagnóstico precoz mejora el pronóstico, por lo que se recomienda realizar ecocardiogramas transtorácicos (ETT) rutinarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. También se han descrito derrames pericárdicos, valvulopatías, miocarditis e hipertrofia o fibrosis miocárdica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>. Creemos de interés presentar el caso de una paciente con una ES limitada que desarrolló una valvulopatía mitroaórtica, atribuida finalmente a toxicidad por ergotamínicos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 59 años diagnosticada de ES en base a fenómeno de Raynaud, capilaroscopia característica y anticuerpos anticentrómero. En el momento del diagnóstico, un ETT mostraba insuficiencia aórtica y mitral triviales, función sistólica normal, y ausencia de datos de HTP. Trascurridos 11 años, la valvulopatía evolucionó a insuficiencia mitral y tricuspídea severas, insuficiencia aórtica moderada e HTP severa (PSAP: 75<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg). Se implantaron, por ello, sendas prótesis mecánicas a nivel mitral y aórtico.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dos años más tarde, consulta por síndrome general y disnea. Recibía tratamiento con furosemida, ranolazina, acenocumarol, espironolactona, omeprazol y bromazepam.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la exploración destacaba únicamente esclerodactilia distal a metacarpofalángicas, sin cicatrices, úlceras ni telangiectasias, y leve esclerosis cutánea en piernas.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos analíticos de interés se muestran en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realizó una TC toraco-abdominal que mostró una extensa área de fibrosis retroperitoneal (FRP) y pélvica con ureterohidronefrosis bilateral. Posteriormente una PET-TC con <span class="elsevierStyleSup">18</span>F-FDG (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>) confirmó la masa de tejidos blandos por delante de la región sacrococcígea, con escasa avidez glucídica (SUVmáx: 2,16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/ml).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ante estos hallazgos se implantó un catéter doble J y se biopsiaron las lesiones fibróticas del retroperitoneo. Tanto en las válvulas resecadas 2 años antes como en las lesiones retroperitoneales solo se observaron áreas de fibrosis con inmunofluorescencia negativa para IgG4.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Rehistoriada, la paciente reconoció la toma casi diaria desde hacía varios años de supositorios de Hemicraneal® (paracetamol, cafeína y 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg de ergotamina tartrato) por cefaleas, sin prescripción médica.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Finalmente, se asumió que tanto la FRP como la valvulopatía eran efectos secundarios de los ergotamínicos.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La FRP es una enfermedad fibroinflamatoria que hoy se considera dentro del espectro de la enfermedad relacionada con IgG4, aunque se ha asociado a otras enfermedades sistémicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. En su diagnóstico diferencial se incluyen tumores carcinoides, actinomicosis, radioterapia o cirugía abdominal y enfermedad de Erdheim-Chester, aunque también hay que considerar fármacos. Entre ellos, los antimigrañosos (metisergida y ergotamina), agonistas dopaminérgicos utilizados en la enfermedad de Parkinson (pergolida y cabergolina), anorexígenos (fenfluramina, dexfenfluramina y benfluorex) y anti-TNF<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, aunque también drogas de recreo como la 3,4-metilenodioximetamfetamina, conocida como éxtasis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Estos fármacos presentan gran afinidad por el receptor de la serotonina 5HT<span class="elsevierStyleInf">28</span>, que se encuentra en el tejido valvular, y provocan lesiones similares a las que se observan en los tumores carcinoides, con engrosamiento y acúmulo de colágeno y proliferación de miofibroblastos y células de músculo liso.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ergotamina se utiliza como profilaxis de la migraña, se dispensa sin receta médica y su uso está contraindicado en el Raynaud por la producción de vasoespasmo. El primer caso de valvulopatía por ergotamínicos se describió en 1974<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> y, aunque es una toxicidad bien conocida, su diagnóstico es raro. Probablemente está infradiagnosticada dado su toma sin supervisión y que las toxicidades aparecen después de un uso prolongado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestra paciente, con una ES limitada, desarrolló una valvulopatía y una FRP por ergotamínicos, 2 toxicidades bien conocidas, pero excepcionales en un mismo enfermo. Por otra parte, la asociación de ES y FRP, enfermedades profibróticas que pueden tener mecanismos fisiopatológicos similares, es excepcional<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8,9</span></a>. Pese a los sofisticados procedimientos diagnósticos actuales, todavía nuestro diagnóstico se basa en una anamnesis dirigida, muchas veces descuidada. En la ES, al igual que otras enfermedades sistémicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>, siempre hay que tener presente otros procesos y fármacos que puedan simular sus manifestaciones clínicas.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Financiación</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ninguna beca específica de agencias de los sectores público, comercial o sin ánimo de lucro.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Financiación" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1590 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 121418 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen de PET-TC con 18F-FDG que muestra captación presacra con escasa avidez glucídica.</p>" ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "at1" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:2 [ "leyenda" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">ANA: anticuerpos antinucleares; ANCA: anticuerpos anticitoplasma de neutrófilos; Anti-DNA: anticuerpos contra el ADN; AST: aspartato aminotransferasa; ENA: antígenos nucleares extraíbles; FA: fosfatasa alcalina; GGT: gamma glutamil transpeptidasa; PCR: reacción en cadena de la polimerasa</p>" "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Bioquímica \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Hemograma \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Inmunología \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Creatinina \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1,23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Hemoglobina \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">12,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/dl \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">ANA \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Positivos 1/1.280, centrómero \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">AST \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">44<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Leucocitos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">7.620 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Anti-DNA, ENA, ANCA \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Negativos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">FA \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">716<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Plaquetas \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">13.700 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Anticuerpos anticardiolipina, anticuerpos anti-2-glicoproteína \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Negativos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">GGT \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">290<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/l \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">PCR \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">46<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>m/h \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">IgG4 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Normal (0,05) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">PCR \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">2,54<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">— \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">— \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Plasmablastos en sangre periférica \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Negativos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2488559.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Resultados analíticos</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0055" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Systemic sclerosis" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "C.P. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 4 | 11 |
| 2024 Octubre | 47 | 35 | 82 |
| 2024 Septiembre | 115 | 31 | 146 |
| 2024 Agosto | 92 | 34 | 126 |
| 2024 Julio | 89 | 33 | 122 |
| 2024 Junio | 89 | 77 | 166 |
| 2024 Mayo | 101 | 40 | 141 |
| 2024 Abril | 129 | 46 | 175 |
| 2024 Marzo | 79 | 33 | 112 |
| 2024 Febrero | 76 | 26 | 102 |
| 2024 Enero | 51 | 19 | 70 |
| 2023 Diciembre | 59 | 27 | 86 |
| 2023 Noviembre | 50 | 33 | 83 |
| 2023 Octubre | 63 | 33 | 96 |
| 2023 Septiembre | 90 | 32 | 122 |
| 2023 Agosto | 55 | 18 | 73 |
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| 2023 Junio | 83 | 27 | 110 |
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| 2023 Abril | 46 | 12 | 58 |
| 2023 Marzo | 75 | 31 | 106 |
| 2023 Febrero | 75 | 28 | 103 |
| 2023 Enero | 57 | 17 | 74 |
| 2022 Diciembre | 68 | 43 | 111 |
| 2022 Noviembre | 90 | 33 | 123 |
| 2022 Octubre | 79 | 31 | 110 |
| 2022 Septiembre | 53 | 23 | 76 |
| 2022 Agosto | 59 | 40 | 99 |
| 2022 Julio | 51 | 40 | 91 |
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| 2022 Mayo | 39 | 36 | 75 |
| 2022 Abril | 50 | 47 | 97 |
| 2022 Marzo | 57 | 70 | 127 |
| 2022 Febrero | 44 | 39 | 83 |
| 2022 Enero | 60 | 37 | 97 |
| 2021 Diciembre | 45 | 43 | 88 |
| 2021 Noviembre | 40 | 53 | 93 |
| 2021 Octubre | 114 | 63 | 177 |
| 2021 Septiembre | 51 | 50 | 101 |
| 2021 Agosto | 35 | 42 | 77 |
| 2021 Julio | 38 | 26 | 64 |
| 2021 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2021 Abril | 1 | 0 | 1 |
| 2021 Marzo | 1 | 0 | 1 |
| 2021 Febrero | 2 | 2 | 4 |
| 2021 Enero | 3 | 4 | 7 |
| 2020 Noviembre | 1 | 2 | 3 |
| 2020 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Junio | 2 | 4 | 6 |
| 2019 Octubre | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Mayo | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Abril | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Febrero | 3 | 0 | 3 |
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