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de origen mestizo latinoamericano&#44; hemotipo O positivo&#44; sin h&#225;bitos t&#243;xicos&#46; Sin antecedentes heredofamiliares de litiasis renal&#46; Con diagn&#243;stico de talla baja a los 6 a&#241;os&#46; A los 8 a&#241;os inici&#243; episodios de litiasis renal repetidos y a los 10 a&#241;os se realiz&#243; el diagn&#243;stico de HOP&#44; con progresi&#243;n a insuficiencia renal terminal&#46; A los 12 a&#241;os inici&#243; terapia de sustituci&#243;n renal con di&#225;lisis peritoneal y a los 13 se realiz&#243; trasplante de donador vivo relacionado con p&#233;rdida del injerto a los 5 meses&#44; por lo que inici&#243; hemodi&#225;lisis&#44; 3 sesiones a la semana&#44; mantenida hasta la actualidad&#46; A los 2 a&#241;os de inclusi&#243;n en hemodi&#225;lisis inici&#243; manifestaciones articulares&#44; con dolor &#243;seo&#44; artritis de carpos&#44; metacarpofal&#225;ngicas y de rodillas&#44; de forma sim&#233;trica y patr&#243;n aditivo&#46; A los 16 a&#241;os present&#243; fractura patol&#243;gica del f&#233;mur derecho&#44; que requiri&#243; reducci&#243;n abierta y fijaci&#243;n interna&#46; El dolor &#243;seo y la poliartritis siguieron un curso progresivo&#44; sin respuesta al tratamiento con antiinflamatorios&#44; y se inici&#243; la aparici&#243;n de tumoraciones localizadas en los tejidos blandos&#44; que llegaron a impedir la marcha a los 19 a&#241;os&#46; Los s&#237;ntomas persistieron a pesar del empleo de infiltraci&#243;n con glucocorticoides&#44; dosis bajas de glucocorticoides por v&#237;a oral&#44; analg&#233;sicos opioides y antiinflamatorios&#46; En su &#250;ltima valoraci&#243;n se encontr&#243; talla baja&#44; pectus carinatum&#44; extremidades cortas&#44; subluxaci&#243;n de carpos y tobillos&#44; y tumoraci&#243;n periarticular localizada en hombros&#44; caderas y rodillas&#44; a expensas de tejidos blandos&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los estudios de laboratorio mostraron&#58; vitamina D 7&#44;1 ng&#47;ml &#40;deficiencia &#60; 10&#41;&#44; ferritina 1 342 ng&#47;ml &#40;30-400&#41;&#44; cortisol 7&#44;87 &#956;g&#47;dl &#40;5-25&#41;&#44; hormona paratiroidea &#40;PTH&#41; 4&#44;08 pg&#47;ml &#40;10-65&#41;&#44; porcentaje de saturaci&#243;n de hierro 101&#37; &#40;15-55&#41;&#44; capacidad de fijaci&#243;n de hierro sin saturar 63 &#956;g&#47;dl &#40;250-450&#41;&#44; hierro 64 &#956;g&#47;dl &#40;50-170 &#956;g&#47;dl&#41;&#44; creatinina 3&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;0&#44;4-1&#44;2&#41;&#44; nitr&#243;geno ureico 36&#44;45<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;5-23&#41;&#44; glucosa 83<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; calcio 9&#44;7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;8&#44;4-10&#44;2&#41;&#44; f&#243;sforo 5&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;2&#44;7-4&#44;5&#41;&#44; magnesio 2&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;1&#44;6-2&#44;6&#41;&#44; fosfatasa alcalina 296 U&#47;l &#40;40-129&#41;&#44; deshidrogenasa l&#225;ctica 507 U&#47;l &#40;240-480&#41;&#44; gammaglutamil transferasa 640 U&#47;l &#40;10-71&#41;&#44; alanina-aminotranferasa 23 U&#47;l &#40;2-41&#41;&#44; aspartato-transaminasa 50 U&#47;l &#40;2-38&#41;&#44; alb&#250;mina 2&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dl &#40;3&#44;4-4&#44;8&#41; y &#225;cido &#250;rico 6&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl &#40;2&#44;4-7&#41;&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecograf&#237;a abdominal evidenci&#243; ambos ri&#241;ones hipopl&#225;sicos&#44; ecogenicidad aumentada y presencia de calcificaciones renales&#44; hepatoesplenomegalia y p&#225;ncreas sin alteraciones&#46; La tomograf&#237;a axial computarizada abdominop&#233;lvica mostr&#243; nefrocalcinosis&#44; hepatomegalia&#44; esplenomegalia y arteriosclerosis&#44; as&#237; como osteoesclerosis vertebral y de huesos de la pelvis&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ecograf&#237;a card&#237;aca transtor&#225;cica evidenci&#243; una presi&#243;n sist&#243;lica de la arteria pulmonar de 61<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#44; ventr&#237;culo izquierdo de di&#225;metros normales&#44; grosor de la pared engrosado&#44; movilidad normal&#44; cavidades derechas con dilataci&#243;n leve&#44; esclerosis valvulares&#44; insuficiencia mitral leve e insuficiencia tricusp&#237;dea moderada&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la radiograf&#237;a de t&#243;rax &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41; se observaron calcificaciones periarticulares en los hombros de aspecto nodular&#44; osteoesclerosis vertebral y colapsos vertebrales dorsales 5 y 6&#44; secuelas de fracturas costales y fractura del h&#250;mero derecho&#46; En la radiograf&#237;a de abdomen &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41; se apreciaron nefrocalcinosis bilateral&#44; osteoesclerosis vertebral y en huesos de la pelvis&#44; calcificaciones periarticulares de aspecto nodular y fractura subtrocant&#233;rica bilateral&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La HOP es un error cong&#233;nito del metabolismo que conlleva un d&#233;ficit enzim&#225;tico de alanina<span class="elsevierStyleItalic">-</span>glioxalato aminotransferasa en el peroxisoma hep&#225;tico&#44; de herencia autos&#243;mica recesiva&#46; El d&#233;ficit enzim&#225;tico origina una sobreproducci&#243;n de oxalato que se elimina por el ri&#241;&#243;n y precipita formando cristales que se depositan en diversos tejidos&#46; El diagn&#243;stico de HOP se realiza antes de la edad de 5 a&#241;os en el 65&#37; de los casos&#46; La principal causa de muerte es la uremia&#44; en el 80&#37; de los casos ocurre antes de los 20 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dado que el oxalato se elimina por v&#237;a renal&#44; el ri&#241;&#243;n es el primer y principal &#243;rgano afectado&#44; dando lugar a la aparici&#243;n de la litiasis de repetici&#243;n en las primeras d&#233;cadas de la vida&#44; nefrocalcinosis e insuficiencia renal precoz<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Cuando ocurre la insuficiencia renal terminal y no se puede excretar el &#225;cido ox&#225;lico&#44; los dep&#243;sitos tisulares evolucionan r&#225;pidamente&#44; en particular en los ri&#241;ones y el esqueleto<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; El hueso es uno de los principales &#243;rganos afectados&#44; habi&#233;ndose descrito lesiones de inusitada gravedad&#44; especialmente en pacientes con insuficiencia renal en di&#225;lisis cr&#243;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Los dep&#243;sitos de oxalato y la reacci&#243;n granulomatosa circundante inducen lesiones semejantes a las del hiperparatiroidismo secundario&#44; particularmente graves<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El patr&#243;n de afectaci&#243;n articular m&#225;s com&#250;n es una poliartritis u oligoartritis sim&#233;trica&#44; aguda o cr&#243;nica&#44; con compromiso de las articulaciones metacarpofal&#225;ngicas e interfal&#225;ngicas proximales&#44; con o sin tenosinovitis&#44; junto con calcificaciones miliares o algodonosas de la piel y de las arterias de los dedos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#59; sin embargo&#44; se puede presentar en otras articulaciones&#44; como rodillas&#44; codos&#44; tobillos y las primeras articulaciones metatarsofal&#225;ngicas&#46; En estudios de autopsia se han descrito dep&#243;sitos de oxalato de calcio en tejido articular y la oxalosis &#243;sea ocurre en aproximadamente el 90&#37; de los pacientes con insuficiencia renal en tratamiento con hemodi&#225;lisis cr&#243;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El Hage et al&#46; realizaron una revisi&#243;n de 12 pacientes consecutivos con HOP tipo 1&#44; todos con afectaci&#243;n renal&#44; 4 de ellos con enfermedad renal terminal en di&#225;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; El principal s&#237;ntoma fue el dolor &#243;seo y solo estuvo presente en los 4 pacientes gravemente implicados y apareci&#243; en el segundo a&#241;o de la di&#225;lisis&#46; Los 2 pacientes m&#225;s gravemente afectados ten&#237;an evidencia de fracturas patol&#243;gicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El da&#241;o renal&#44; por lo general&#44; es el resultado de una combinaci&#243;n de nefrolitiasis&#44; nefrocalcinosis y fibrosis intersticial secundaria&#46; La insuficiencia renal se asocia al r&#225;pido dep&#243;sito de los cristales en el ri&#241;&#243;n&#44; el miocardio&#44; los vasos de la piel&#44; los huesos y la sangre&#59; cuando la tasa de filtraci&#243;n glomerular disminuye por debajo de 30 a 40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;min&#47;1&#44;73 m<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#44; el oxalato ya no puede ser eficientemente excretado por los ri&#241;ones y alcanza niveles de sobresaturaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; La saturaci&#243;n de oxalato depende fundamentalmente de los niveles s&#233;ricos y estos est&#225;n inversamente relacionados con el filtrado glomerular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Esta sobresaturaci&#243;n&#44; que ocurre casi universalmente en el suero de los enfermos ur&#233;micos terminales con HOP&#44; es la causa de oxalosis sist&#233;mica que afecta a estos pacientes en di&#225;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; En el trabajo de Worcester et al&#46;&#44; se encontr&#243; que el umbral de saturaci&#243;n del oxalato en suero es de 40-50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#956;Umol&#47;l&#44; umbral que se alcanza con niveles s&#233;ricos de creatinina de aproximadamente 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46; El estudio y el seguimiento de los pacientes con oxalosis e insuficiencia renal de forma seriada reportan que los pacientes con insuficiencia renal predi&#225;lisis no presentan manifestaciones cl&#237;nicas ni radiol&#243;gicas de enfermedad &#243;sea&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las localizaciones t&#237;picas de los dep&#243;sitos de cristales en el esqueleto son los segmentos de las met&#225;fisis de los huesos tubulares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; La distribuci&#243;n de los cristales en el hueso en los sitios de osificaci&#243;n endocondral o intramembranosa sugiere la precipitaci&#243;n en &#225;reas vasculares cuando los niveles son altos&#46; La oxalosis &#243;sea puede ser debida a la combinaci&#243;n del hiperparatiroidismo&#44; la osteodistrofia renal y la respuesta inflamatoria inducida por los cristales de oxalato de calcio<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A medida que el tratamiento regular de di&#225;lisis puede prolongar la supervivencia de los pacientes&#44; un nuevo s&#237;ndrome&#44; caracterizado por el dep&#243;sito intenso y continuo de cristales de oxalato de calcio en los tejidos blandos y los huesos&#44; se puede desarrollar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46; La aparici&#243;n de problemas &#243;seos en pacientes sometidos a di&#225;lisis da testimonio de que la di&#225;lisis es menos eficaz en la eliminaci&#243;n de los oxalatos que el ri&#241;&#243;n sano&#46; As&#237; mismo se han reportado casos de oxalosis secundaria a di&#225;lisis&#59; la insuficiencia renal cr&#243;nica puede conducir a niveles de oxalato s&#233;ricos de 4 a 8 veces mayores que los niveles normales&#44; que resulta de la eliminaci&#243;n ineficiente de oxalato por hemodi&#225;lisis y di&#225;lisis peritoneal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; El tipo de di&#225;lisis tambi&#233;n afecta a la velocidad de dep&#243;sito de los cristales&#58; el aclaramiento de &#225;cido ox&#225;lico por hemodi&#225;lisis se ha informado de 80 ml&#47;min&#44; y por di&#225;lisis peritoneal solo 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;min<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>&#46; Marangella et al&#46; estudiaron el balance de oxalato en pacientes con HOP en hemodi&#225;lisis&#59; la tasa de generaci&#243;n diaria en su estudio fue de 360-630<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y la extracci&#243;n durante la di&#225;lisis no alcanz&#243; al 30&#37; de la cantidad generada&#44; resultando en un dep&#243;sito diario de oxalato c&#225;lcico de 180-360<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#59; para conseguir el balance de oxalato en di&#225;lisis&#44; las sesiones deber&#237;an prolongarse de 13-15 h&#44; lo que resulta impracticable<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;15</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploraci&#243;n radiol&#243;gica puede poner de manifiesto unos ri&#241;ones peque&#241;os&#44; contra&#237;dos&#44; con calcificaciones parenquimatosas&#46; El espectro de alteraciones radiol&#243;gicas en el esqueleto es el resultado de los cambios causados por el dep&#243;sito de oxalato en el hueso y la osteodistrofia renal en pacientes con insuficiencia renal cr&#243;nica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los signos radiol&#243;gicos pueden dividirse en m&#225;s espec&#237;ficos y menos espec&#237;ficos&#46; Los m&#225;s espec&#237;ficos de oxalosis se encuentran principalmente en las personas gravemente afectadas e incluyen las bandas esclerosas trasversales irregulares en los segmentos metafisarios de los huesos tubulares &#40;f&#233;mur&#44; h&#250;mero&#44; tibia&#44; peron&#233;&#44; metacarpianos&#44; metatarsianos y falanges&#41;&#44; bandas metafisarias radiol&#250;cidas y osteoesclerosis de los cuerpos vertebrales que implican en un primer momento los platillos vertebrales superior e inferior&#44; creando una apariencia de la columna en jersey de rugby&#44; antes de que se extiendan al resto del cuerpo vertebral&#44; as&#237; como la aparici&#243;n de la t&#237;pica imagen de &#171;hueso dentro de hueso&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Las bandas metafisarias y las zonas escler&#243;ticas en los cuerpos vertebrales no son espec&#237;ficas para oxalosis y el diagn&#243;stico diferencial incluye&#44; entre otros&#44; la intoxicaci&#243;n por plomo&#44; leucemia tratada y la talasemia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Los menos espec&#237;ficos incluyen&#58; configuraci&#243;n en palillo de tambor de los huesos metacarpianos&#44; esclerosis en forma de placas en las clav&#237;culas&#44; borde radiol&#250;cido o radiodenso alrededor de las ep&#237;fisis&#44; carpo y huesos del tarso&#44; cambios qu&#237;sticos &#243;seos&#44; invaginaci&#243;n epifisaria&#44; el crecimiento bulboso de los extremos de las costillas y las clav&#237;culas&#44; osteoesclerosis en parches &#40;Paget-like&#41;&#44; la resorci&#243;n subperi&#243;stica y fracturas patol&#243;gicas&#46; Day et al&#46; encontraron que las anormalidades radiogr&#225;ficas &#243;seas dependen de la edad del paciente en el momento en que se produjo la insuficiencia renal y el grado de &#233;xito del trasplante renal&#59; los cambios esquel&#233;ticos m&#225;s caracter&#237;sticos se presentaron en 6 de 7 pacientes que desarrollaron insuficiencia renal a una edad menor o igual a los 7 a&#241;os<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las calcificaciones de tejidos blandos son una complicaci&#243;n frecuente en el paciente con insuficiencia renal cr&#243;nica&#46; El t&#233;rmino calcinosis tumoral se refiere al dep&#243;sito masivo de sales de calcio que forman tumoraciones multiloculadas alrededor de las articulaciones&#46; La patogenia de las alteraciones &#243;seas y de partes blandas asociadas a la insuficiencia renal cr&#243;nica es multifactorial y&#44; aunque no est&#225; del todo claro&#44; 2 son los principales factores que act&#250;an en conjunto&#58; el hiperparatiroidismo secundario y alteraci&#243;n del metabolismo de la vitamina D&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La calcificaci&#243;n de los tejidos blandos se ve en un 79&#37; de los pacientes en di&#225;lisis&#46; La insuficiencia renal cr&#243;nica lleva a un hiperparatiroidismo secundario que origina liberaci&#243;n de calcio de los huesos e inhibici&#243;n de la reabsorci&#243;n tubular de fosfato&#46; Cuando el producto calcio-f&#243;sforo est&#225; elevado&#44; del orden de 65-70 &#40;normalmente es de 40&#41;&#44; se produce el dep&#243;sito subcut&#225;neo de fosfato de calcio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La calcinosis tumoral idiop&#225;tica se caracteriza por el desarrollo de grandes masas de fosfato c&#225;lcico amorfo alrededor de grandes articulaciones&#44; niveles elevados de f&#243;sforo s&#233;rico y niveles normales de PTH&#46; La causa m&#225;s probable es un incremento de la reabsorci&#243;n tubular de fosfato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>&#46; Usualmente&#44; esta lesi&#243;n es asintom&#225;tica y rara vez puede dar s&#237;ntomas producto de compresi&#243;n de estructuras vecinas&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La calcinosis tumoral asociada al paciente ur&#233;mico es una complicaci&#243;n poco frecuente entre los pacientes sometidos a di&#225;lisis de larga evoluci&#243;n&#44; de etiolog&#237;a multifactorial&#59; se caracteriza por dep&#243;sitos de sales c&#225;lcicas en &#225;reas periarticulares&#44; en ocasiones de forma masiva&#46; El factor etiopatog&#233;nico m&#225;s importante lo constituye la alteraci&#243;n del producto de las concentraciones s&#233;ricas de calcio y f&#243;sforo&#44; y el hiperparatiroidismo&#44; las tumoraciones son frecuentemente periarticulares&#44; sin existir afectaci&#243;n articular ni proceso invasivo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">18&#44;19</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente&#44; se presenta como tumoraciones periarticulares no dolorosas&#44; de consistencia firme y crecimiento progresivo&#46; Este crecimiento es expansivo y no produce invasi&#243;n visceral&#44; muscular ni &#243;sea&#46; Los factores predisponentes son el hiperparatiroidismo grave y el producto-calcio f&#243;sforo mayor de 70<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; En ausencia de un hiperparatiroidismo secundario&#44; la elevaci&#243;n del producto calcio-f&#243;sforo est&#225; originada por una hipercalcemia iatrog&#233;nica y&#47;o una hiperfosforemia multifactorial&#58; administraci&#243;n prolongada y excesiva de carbonato calcio y calcitriol&#44; ingesta inadecuada de quelantes del f&#243;sforo y di&#225;lisis insuficiente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ingesta cr&#243;nica de dosis elevadas de vitamina D puede originar hipervitaminosis D&#59; sus s&#237;ntomas y signos son debidos a hipercalcemia e incluyen debilidad&#44; cefalea&#44; n&#225;useas&#44; poliuria y nefrolitiasis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; descartamos estos factores descritos como inductores de calcificaciones&#46; Los niveles de vitamina D se encontraron por debajo del rango de referencia&#44; lo que descarta hipervitaminosis D&#46; No se document&#243; hiperparatiroidismo secundario&#44; por el contrario&#44; los niveles de PTH se encontraron suprimidos&#44; ni se encontraron niveles elevados de la relaci&#243;n calcio-f&#243;sforo &#40;aproximadamente 50&#41; que justificara la calcinosis tumoral&#46; As&#237; mismo la manifestaci&#243;n esquel&#233;tica m&#225;s com&#250;n del hipoparatiroidismo es la osteoesclerosis&#44; con bandas de radiodensidad en las met&#225;fisis de los huesos largos y&#44; aunque pueden apreciarse calcificaciones subcut&#225;neas&#44; especialmente en las caderas y los hombros&#44; estas son asintom&#225;ticas&#59; as&#237; mismo el paciente no present&#243; hipocalcemia o signos neuromusculares que apoyaran el diagn&#243;stico de hipoparatiroidismo&#46; Por razones t&#233;cnicas al momento del ingreso&#44; y por la posterior p&#233;rdida del seguimiento del paciente&#44; no fue posible la realizaci&#243;n de una biopsia &#243;sea ni el estudio de cristales en el l&#237;quido sinovial&#44; que ayudar&#237;an a aclarar la patogenia de la enfermedad&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro paciente present&#243; un cuadro cl&#237;nicamente compatible con HOP al presentar nefrolitiasis recurrente&#44; nefrocalcinosis en edad pedi&#225;trica que evolucion&#243; a insuficiencia renal terminal&#59; la clave diagn&#243;stica es la hiperoxaluria&#44; pero este dato solo es &#250;til en ausencia de insuficiencia renal&#44; por lo cual no se determin&#243;&#46; La ausencia de s&#237;ntomas musculoesquel&#233;ticos antes de la di&#225;lisis concuerda con los reportes de que los pacientes con HOP en la etapa predi&#225;lisis se encuentran asintom&#225;ticos&#44; sin signos radiol&#243;gicos de oxalosis &#243;sea&#59; en un periodo de 1-2 a&#241;os posterior a la di&#225;lisis&#44; la mayor&#237;a evoluciona con dolores &#243;seos progresivos&#44; que puede llegar a producir afecci&#243;n &#243;sea grave con deformidades esquel&#233;ticas&#44; fracturas espont&#225;neas e invalidez <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; La mayor sobrevida de nuestro paciente por los cuidados de la terapia de sustituci&#243;n de la funci&#243;n renal&#44; con un mayor tiempo de exposici&#243;n y precipitaci&#243;n de los cristales de oxalato a nivel osteoarticular&#44; se considera el principal factor para los cambios tard&#237;os de la oxalosis &#243;sea&#44; la presencia de fracturas patol&#243;gicas y la calcinosis tumoral&#46; En una serie de m&#225;s de 200 pacientes en tratamiento con di&#225;lisis y niveles s&#233;ricos de PTH superiores a los del paciente no se encontr&#243; osteoesclerosis vertebral y en la pelvis&#44; por lo cual este patr&#243;n es dif&#237;cilmente atribuible &#250;nicamente a la osteodistrofia renal <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46; De los datos bioqu&#237;micos&#44; se encontr&#243; fosfatasa alcalina moderadamente elevada&#44; lo cual ha sido descrito en la evoluci&#243;n de los pacientes con oxalosis&#44; principalmente en pacientes en hemodi&#225;lisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Brancaccio et al&#46; reportaron que el dep&#243;sito de oxalato y el hiperparatiroidismo est&#225;n implicados en la g&#233;nesis de las lesiones &#243;seas&#44; pero lo primero es mucho m&#225;s importante&#59; en un paciente con HOP e hiperparatiroidismo al que se realiz&#243; una paratiroidectom&#237;a&#44; las lesiones &#243;seas progresaron a pesar de los valores de PTH en suero normales y niveles de calcio s&#233;rico lim&#237;trofes&#44; indicativos de una resorci&#243;n &#243;sea independiente de la PTH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como resultado&#44; la oxalosis secundaria a hemodi&#225;lisis combinada con la HOP podr&#237;a haber agravado los cambios esquel&#233;ticos de nuestro paciente&#46; Adem&#225;s&#44; la mayor&#237;a de los cambios esquel&#233;ticos vistos en el paciente podr&#237;an ser el resultado de los efectos combinados del dep&#243;sito de cristales de oxalato y el desarrollo progresivo de la osteodistrofia renal&#46; Sin embargo&#44; los cambios esquel&#233;ticos son m&#225;s propensos a ser concordante con oxalosis&#46; Parece l&#243;gico considerar los dep&#243;sitos de oxalato como los principales causantes de las graves lesiones &#243;seas y la calcinosis tumoral observada en este paciente&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El objetivo de este art&#237;culo fue describir el espectro radiol&#243;gico de la oxalosis &#243;sea de grandes articulaciones&#46; Hasta donde sabemos&#44; ning&#250;n otro art&#237;culo menciona una artropat&#237;a destructiva asociada a esta compleja afecci&#243;n&#44; lo cual puede ser debido a la mayor sobrevida del paciente en hemodi&#225;lisis&#46; Una b&#250;squeda exhaustiva de la literatura no ha podido recuperar ning&#250;n art&#237;culo que describa una asociaci&#243;n entre oxalosis y artropat&#237;a destructiva de los hombros&#44; caderas y rodillas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusi&#243;n</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El espectro radiogr&#225;fico de los cambios &#243;seos en la HOP y la oxalosis se debe a muchos factores que influyen en el metabolismo &#243;seo en esta enfermedad compleja&#44; que incluye altos niveles de oxalato de calcio&#44; hiperparatiroidismo secundario y osteodistrofia renal&#46; Se describe el caso de un paciente con artropat&#237;a destructiva de grandes articulaciones&#44; en que se descartaron razonablemente el hiperparatiroidismo&#44; el hipoparatiroidismo y las alteraciones en relaci&#243;n fosfoc&#225;lcica&#44; sugiriendo el dep&#243;sito de oxalato como causa de esta artropat&#237;a&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 9. Núm. 3.
Páginas 181-185 (mayo - junio 2013)
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Vol. 9. Núm. 3.
Páginas 181-185 (mayo - junio 2013)
Caso clínico
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Artropatía destructiva de grandes articulaciones y calcinosis tumoral asociada a oxalosis primaria: reporte de un caso y revisión de la literatura
Large joint destructive arthropathy and tumoral calcinosis associated to primary oxalosis: Case report and literature review
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Gabriel Horta-Baasa,
Autor para correspondencia
gabho@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Columba Vargas-Gutiérrezb, Leonor Barile-Fabrisa
a Departamento de Reumatología, Hospital de Especialidades, Centro Médico Nacional Siglo XXI, IMSS, México DF, México
b Departamento de Radiología, Hospital de Especialidades. Centro Médico Nacional Siglo XXI, IMSS, México DF, México
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Resumen

Se presenta el caso de artropatía destructiva de caderas y hombros con calcinosis tumoral asociada a depósitos de oxalato de calcio en un paciente con oxalosis primaria e insuficiencia renal terminal en hemodiálisis.

Palabras clave:
Calcinosis tumoral
Artropatía
Hiperoxaluria primaria
Oxalosis ósea
Abstract

A case of destructive arthropathy of hips and shoulders with tumoral calcinosis associated with calcium oxalate deposits in a patient with primary oxalosis and end stage renal disease on hemodialysis.

Keywords:
Tumoral calcinosis
Arthropathy
Primary hyperoxaluria
Bone oxalosis
Texto completo
Introducción

La enfermedad por depósito de cristales de oxalato es una afección rara vista principalmente en pacientes con hiperoxaluria primaria (HOP) y nefropatía por oxalato; se observan formas de oxalosis secundaria en pacientes con insuficiencia renal terminal en diálisis crónica, ingesta de oxalato, deficiencia de tiamina y piridoxina o formación de oxalato por Aspergillus niger. Las manifestaciones musculoesqueléticas de la enfermedad por depósito de oxalato de calcio son similares a las presentadas por artropatías por cristales de pirofosfato de calcio. Se presenta el caso de un paciente con artropatía y calcinosis tumoral asociada a depósitos de oxalato de calcio.

Descripción del caso

Hombre de 22 años, de origen mestizo latinoamericano, hemotipo O positivo, sin hábitos tóxicos. Sin antecedentes heredofamiliares de litiasis renal. Con diagnóstico de talla baja a los 6 años. A los 8 años inició episodios de litiasis renal repetidos y a los 10 años se realizó el diagnóstico de HOP, con progresión a insuficiencia renal terminal. A los 12 años inició terapia de sustitución renal con diálisis peritoneal y a los 13 se realizó trasplante de donador vivo relacionado con pérdida del injerto a los 5 meses, por lo que inició hemodiálisis, 3 sesiones a la semana, mantenida hasta la actualidad. A los 2 años de inclusión en hemodiálisis inició manifestaciones articulares, con dolor óseo, artritis de carpos, metacarpofalángicas y de rodillas, de forma simétrica y patrón aditivo. A los 16 años presentó fractura patológica del fémur derecho, que requirió reducción abierta y fijación interna. El dolor óseo y la poliartritis siguieron un curso progresivo, sin respuesta al tratamiento con antiinflamatorios, y se inició la aparición de tumoraciones localizadas en los tejidos blandos, que llegaron a impedir la marcha a los 19 años. Los síntomas persistieron a pesar del empleo de infiltración con glucocorticoides, dosis bajas de glucocorticoides por vía oral, analgésicos opioides y antiinflamatorios. En su última valoración se encontró talla baja, pectus carinatum, extremidades cortas, subluxación de carpos y tobillos, y tumoración periarticular localizada en hombros, caderas y rodillas, a expensas de tejidos blandos.

Los estudios de laboratorio mostraron: vitamina D 7,1 ng/ml (deficiencia < 10), ferritina 1 342 ng/ml (30-400), cortisol 7,87 μg/dl (5-25), hormona paratiroidea (PTH) 4,08 pg/ml (10-65), porcentaje de saturación de hierro 101% (15-55), capacidad de fijación de hierro sin saturar 63 μg/dl (250-450), hierro 64 μg/dl (50-170 μg/dl), creatinina 3,4mg/dl (0,4-1,2), nitrógeno ureico 36,45mg/dl (5-23), glucosa 83mg/dl, calcio 9,7mg/dl (8,4-10,2), fósforo 5,1mg/dl (2,7-4,5), magnesio 2,4mg/dl (1,6-2,6), fosfatasa alcalina 296 U/l (40-129), deshidrogenasa láctica 507 U/l (240-480), gammaglutamil transferasa 640 U/l (10-71), alanina-aminotranferasa 23 U/l (2-41), aspartato-transaminasa 50 U/l (2-38), albúmina 2,3g/dl (3,4-4,8) y ácido úrico 6,5mg/dl (2,4-7).

La ecografía abdominal evidenció ambos riñones hipoplásicos, ecogenicidad aumentada y presencia de calcificaciones renales, hepatoesplenomegalia y páncreas sin alteraciones. La tomografía axial computarizada abdominopélvica mostró nefrocalcinosis, hepatomegalia, esplenomegalia y arteriosclerosis, así como osteoesclerosis vertebral y de huesos de la pelvis.

La ecografía cardíaca transtorácica evidenció una presión sistólica de la arteria pulmonar de 61mmHg, ventrículo izquierdo de diámetros normales, grosor de la pared engrosado, movilidad normal, cavidades derechas con dilatación leve, esclerosis valvulares, insuficiencia mitral leve e insuficiencia tricuspídea moderada.

En la radiografía de tórax (fig. 1) se observaron calcificaciones periarticulares en los hombros de aspecto nodular, osteoesclerosis vertebral y colapsos vertebrales dorsales 5 y 6, secuelas de fracturas costales y fractura del húmero derecho. En la radiografía de abdomen (fig. 2) se apreciaron nefrocalcinosis bilateral, osteoesclerosis vertebral y en huesos de la pelvis, calcificaciones periarticulares de aspecto nodular y fractura subtrocantérica bilateral.

Figura 1.

Calcificaciones periarticulares de aspecto nodular en hombros. Osteoesclerosis platillovertebrales superior e inferior (columna en jersey de rugby) y colapsos vertebrales dorsales 5 y 6. Crecimiento en forma de bulbo de los extremos de las costillas y clavículas. Osteoesclerosis de clavículas y secuelas de fracturas costales. Fractura del húmero derecho.

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Figura 2.

Nefrocalcinosis bilateral, osteoesclerosis vertebral (columna en jersey de rugby) y osteosclerosis Paget-like en huesos de la pelvis. Datos de osteomalacia. Calcificaciones periarticulares de aspecto nodular. Fractura subtrocantérica bilateral. Material quirúrgico en el extremo proximal del fémur derecho.

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Discusión

La HOP es un error congénito del metabolismo que conlleva un déficit enzimático de alanina-glioxalato aminotransferasa en el peroxisoma hepático, de herencia autosómica recesiva. El déficit enzimático origina una sobreproducción de oxalato que se elimina por el riñón y precipita formando cristales que se depositan en diversos tejidos. El diagnóstico de HOP se realiza antes de la edad de 5 años en el 65% de los casos. La principal causa de muerte es la uremia, en el 80% de los casos ocurre antes de los 20 años1.

Dado que el oxalato se elimina por vía renal, el riñón es el primer y principal órgano afectado, dando lugar a la aparición de la litiasis de repetición en las primeras décadas de la vida, nefrocalcinosis e insuficiencia renal precoz2. Cuando ocurre la insuficiencia renal terminal y no se puede excretar el ácido oxálico, los depósitos tisulares evolucionan rápidamente, en particular en los riñones y el esqueleto2,3. El hueso es uno de los principales órganos afectados, habiéndose descrito lesiones de inusitada gravedad, especialmente en pacientes con insuficiencia renal en diálisis crónica4. Los depósitos de oxalato y la reacción granulomatosa circundante inducen lesiones semejantes a las del hiperparatiroidismo secundario, particularmente graves4.

El patrón de afectación articular más común es una poliartritis u oligoartritis simétrica, aguda o crónica, con compromiso de las articulaciones metacarpofalángicas e interfalángicas proximales, con o sin tenosinovitis, junto con calcificaciones miliares o algodonosas de la piel y de las arterias de los dedos5,6 (fig. 3); sin embargo, se puede presentar en otras articulaciones, como rodillas, codos, tobillos y las primeras articulaciones metatarsofalángicas. En estudios de autopsia se han descrito depósitos de oxalato de calcio en tejido articular y la oxalosis ósea ocurre en aproximadamente el 90% de los pacientes con insuficiencia renal en tratamiento con hemodiálisis crónica6.

Figura 3.

A) Radiografía de manos con calcinosis periarticular en interfalángicas, metacarpofalángicas y carpos, disminución de la densidad ósea, resorción de las epífisis distales del cúbito y radio. B) Radiografía de pies con calcinosis periarticular en interfalángicas, metatarsofalángicas y articulación tibioastragalina, osteoesclerosis en falanges y metatarsianos, luxación de las articulaciones tibioastragalinas, resorción ósea de la epífisis distal de la tibia y peroné. C) Radiografía de rodillas con calcinosis tumoral periarticular, fractura supracondílea bilateral, con desviación medial de la diáfisis femoral. D) Radiografía de hombro con calcinosis tumoral periarticular, resorción de la cabeza y cuello humerales, resorción ósea de la clavícula.

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El Hage et al. realizaron una revisión de 12 pacientes consecutivos con HOP tipo 1, todos con afectación renal, 4 de ellos con enfermedad renal terminal en diálisis7. El principal síntoma fue el dolor óseo y solo estuvo presente en los 4 pacientes gravemente implicados y apareció en el segundo año de la diálisis. Los 2 pacientes más gravemente afectados tenían evidencia de fracturas patológicas7.

El daño renal, por lo general, es el resultado de una combinación de nefrolitiasis, nefrocalcinosis y fibrosis intersticial secundaria. La insuficiencia renal se asocia al rápido depósito de los cristales en el riñón, el miocardio, los vasos de la piel, los huesos y la sangre; cuando la tasa de filtración glomerular disminuye por debajo de 30 a 40ml/min/1,73 m2, el oxalato ya no puede ser eficientemente excretado por los riñones y alcanza niveles de sobresaturación8. La saturación de oxalato depende fundamentalmente de los niveles séricos y estos están inversamente relacionados con el filtrado glomerular9. Esta sobresaturación, que ocurre casi universalmente en el suero de los enfermos urémicos terminales con HOP, es la causa de oxalosis sistémica que afecta a estos pacientes en diálisis2. En el trabajo de Worcester et al., se encontró que el umbral de saturación del oxalato en suero es de 40-50μUmol/l, umbral que se alcanza con niveles séricos de creatinina de aproximadamente 9mg/dl2. El estudio y el seguimiento de los pacientes con oxalosis e insuficiencia renal de forma seriada reportan que los pacientes con insuficiencia renal prediálisis no presentan manifestaciones clínicas ni radiológicas de enfermedad ósea.

Las localizaciones típicas de los depósitos de cristales en el esqueleto son los segmentos de las metáfisis de los huesos tubulares10. La distribución de los cristales en el hueso en los sitios de osificación endocondral o intramembranosa sugiere la precipitación en áreas vasculares cuando los niveles son altos. La oxalosis ósea puede ser debida a la combinación del hiperparatiroidismo, la osteodistrofia renal y la respuesta inflamatoria inducida por los cristales de oxalato de calcio11,12.

A medida que el tratamiento regular de diálisis puede prolongar la supervivencia de los pacientes, un nuevo síndrome, caracterizado por el depósito intenso y continuo de cristales de oxalato de calcio en los tejidos blandos y los huesos, se puede desarrollar13. La aparición de problemas óseos en pacientes sometidos a diálisis da testimonio de que la diálisis es menos eficaz en la eliminación de los oxalatos que el riñón sano. Así mismo se han reportado casos de oxalosis secundaria a diálisis; la insuficiencia renal crónica puede conducir a niveles de oxalato séricos de 4 a 8 veces mayores que los niveles normales, que resulta de la eliminación ineficiente de oxalato por hemodiálisis y diálisis peritoneal8. El tipo de diálisis también afecta a la velocidad de depósito de los cristales: el aclaramiento de ácido oxálico por hemodiálisis se ha informado de 80 ml/min, y por diálisis peritoneal solo 6ml/min14. Marangella et al. estudiaron el balance de oxalato en pacientes con HOP en hemodiálisis; la tasa de generación diaria en su estudio fue de 360-630mg y la extracción durante la diálisis no alcanzó al 30% de la cantidad generada, resultando en un depósito diario de oxalato cálcico de 180-360mg; para conseguir el balance de oxalato en diálisis, las sesiones deberían prolongarse de 13-15 h, lo que resulta impracticable2,15.

La exploración radiológica puede poner de manifiesto unos riñones pequeños, contraídos, con calcificaciones parenquimatosas. El espectro de alteraciones radiológicas en el esqueleto es el resultado de los cambios causados por el depósito de oxalato en el hueso y la osteodistrofia renal en pacientes con insuficiencia renal crónica3.

Los signos radiológicos pueden dividirse en más específicos y menos específicos. Los más específicos de oxalosis se encuentran principalmente en las personas gravemente afectadas e incluyen las bandas esclerosas trasversales irregulares en los segmentos metafisarios de los huesos tubulares (fémur, húmero, tibia, peroné, metacarpianos, metatarsianos y falanges), bandas metafisarias radiolúcidas y osteoesclerosis de los cuerpos vertebrales que implican en un primer momento los platillos vertebrales superior e inferior, creando una apariencia de la columna en jersey de rugby, antes de que se extiendan al resto del cuerpo vertebral, así como la aparición de la típica imagen de «hueso dentro de hueso»7. Las bandas metafisarias y las zonas escleróticas en los cuerpos vertebrales no son específicas para oxalosis y el diagnóstico diferencial incluye, entre otros, la intoxicación por plomo, leucemia tratada y la talasemia1. Los menos específicos incluyen: configuración en palillo de tambor de los huesos metacarpianos, esclerosis en forma de placas en las clavículas, borde radiolúcido o radiodenso alrededor de las epífisis, carpo y huesos del tarso, cambios quísticos óseos, invaginación epifisaria, el crecimiento bulboso de los extremos de las costillas y las clavículas, osteoesclerosis en parches (Paget-like), la resorción subperióstica y fracturas patológicas. Day et al. encontraron que las anormalidades radiográficas óseas dependen de la edad del paciente en el momento en que se produjo la insuficiencia renal y el grado de éxito del trasplante renal; los cambios esqueléticos más característicos se presentaron en 6 de 7 pacientes que desarrollaron insuficiencia renal a una edad menor o igual a los 7 años12.

Las calcificaciones de tejidos blandos son una complicación frecuente en el paciente con insuficiencia renal crónica. El término calcinosis tumoral se refiere al depósito masivo de sales de calcio que forman tumoraciones multiloculadas alrededor de las articulaciones. La patogenia de las alteraciones óseas y de partes blandas asociadas a la insuficiencia renal crónica es multifactorial y, aunque no está del todo claro, 2 son los principales factores que actúan en conjunto: el hiperparatiroidismo secundario y alteración del metabolismo de la vitamina D.

La calcificación de los tejidos blandos se ve en un 79% de los pacientes en diálisis. La insuficiencia renal crónica lleva a un hiperparatiroidismo secundario que origina liberación de calcio de los huesos e inhibición de la reabsorción tubular de fosfato. Cuando el producto calcio-fósforo está elevado, del orden de 65-70 (normalmente es de 40), se produce el depósito subcutáneo de fosfato de calcio16.

La calcinosis tumoral idiopática se caracteriza por el desarrollo de grandes masas de fosfato cálcico amorfo alrededor de grandes articulaciones, niveles elevados de fósforo sérico y niveles normales de PTH. La causa más probable es un incremento de la reabsorción tubular de fosfato17. Usualmente, esta lesión es asintomática y rara vez puede dar síntomas producto de compresión de estructuras vecinas.

La calcinosis tumoral asociada al paciente urémico es una complicación poco frecuente entre los pacientes sometidos a diálisis de larga evolución, de etiología multifactorial; se caracteriza por depósitos de sales cálcicas en áreas periarticulares, en ocasiones de forma masiva. El factor etiopatogénico más importante lo constituye la alteración del producto de las concentraciones séricas de calcio y fósforo, y el hiperparatiroidismo, las tumoraciones son frecuentemente periarticulares, sin existir afectación articular ni proceso invasivo18,19. Clínicamente, se presenta como tumoraciones periarticulares no dolorosas, de consistencia firme y crecimiento progresivo. Este crecimiento es expansivo y no produce invasión visceral, muscular ni ósea. Los factores predisponentes son el hiperparatiroidismo grave y el producto-calcio fósforo mayor de 7018. En ausencia de un hiperparatiroidismo secundario, la elevación del producto calcio-fósforo está originada por una hipercalcemia iatrogénica y/o una hiperfosforemia multifactorial: administración prolongada y excesiva de carbonato calcio y calcitriol, ingesta inadecuada de quelantes del fósforo y diálisis insuficiente18.

La ingesta crónica de dosis elevadas de vitamina D puede originar hipervitaminosis D; sus síntomas y signos son debidos a hipercalcemia e incluyen debilidad, cefalea, náuseas, poliuria y nefrolitiasis16.

En nuestro caso, descartamos estos factores descritos como inductores de calcificaciones. Los niveles de vitamina D se encontraron por debajo del rango de referencia, lo que descarta hipervitaminosis D. No se documentó hiperparatiroidismo secundario, por el contrario, los niveles de PTH se encontraron suprimidos, ni se encontraron niveles elevados de la relación calcio-fósforo (aproximadamente 50) que justificara la calcinosis tumoral. Así mismo la manifestación esquelética más común del hipoparatiroidismo es la osteoesclerosis, con bandas de radiodensidad en las metáfisis de los huesos largos y, aunque pueden apreciarse calcificaciones subcutáneas, especialmente en las caderas y los hombros, estas son asintomáticas; así mismo el paciente no presentó hipocalcemia o signos neuromusculares que apoyaran el diagnóstico de hipoparatiroidismo. Por razones técnicas al momento del ingreso, y por la posterior pérdida del seguimiento del paciente, no fue posible la realización de una biopsia ósea ni el estudio de cristales en el líquido sinovial, que ayudarían a aclarar la patogenia de la enfermedad.

Nuestro paciente presentó un cuadro clínicamente compatible con HOP al presentar nefrolitiasis recurrente, nefrocalcinosis en edad pediátrica que evolucionó a insuficiencia renal terminal; la clave diagnóstica es la hiperoxaluria, pero este dato solo es útil en ausencia de insuficiencia renal, por lo cual no se determinó. La ausencia de síntomas musculoesqueléticos antes de la diálisis concuerda con los reportes de que los pacientes con HOP en la etapa prediálisis se encuentran asintomáticos, sin signos radiológicos de oxalosis ósea; en un periodo de 1-2 años posterior a la diálisis, la mayoría evoluciona con dolores óseos progresivos, que puede llegar a producir afección ósea grave con deformidades esqueléticas, fracturas espontáneas e invalidez 4. La mayor sobrevida de nuestro paciente por los cuidados de la terapia de sustitución de la función renal, con un mayor tiempo de exposición y precipitación de los cristales de oxalato a nivel osteoarticular, se considera el principal factor para los cambios tardíos de la oxalosis ósea, la presencia de fracturas patológicas y la calcinosis tumoral. En una serie de más de 200 pacientes en tratamiento con diálisis y niveles séricos de PTH superiores a los del paciente no se encontró osteoesclerosis vertebral y en la pelvis, por lo cual este patrón es difícilmente atribuible únicamente a la osteodistrofia renal 13. De los datos bioquímicos, se encontró fosfatasa alcalina moderadamente elevada, lo cual ha sido descrito en la evolución de los pacientes con oxalosis, principalmente en pacientes en hemodiálisis4.

Brancaccio et al. reportaron que el depósito de oxalato y el hiperparatiroidismo están implicados en la génesis de las lesiones óseas, pero lo primero es mucho más importante; en un paciente con HOP e hiperparatiroidismo al que se realizó una paratiroidectomía, las lesiones óseas progresaron a pesar de los valores de PTH en suero normales y niveles de calcio sérico limítrofes, indicativos de una resorción ósea independiente de la PTH13.

Como resultado, la oxalosis secundaria a hemodiálisis combinada con la HOP podría haber agravado los cambios esqueléticos de nuestro paciente. Además, la mayoría de los cambios esqueléticos vistos en el paciente podrían ser el resultado de los efectos combinados del depósito de cristales de oxalato y el desarrollo progresivo de la osteodistrofia renal. Sin embargo, los cambios esqueléticos son más propensos a ser concordante con oxalosis. Parece lógico considerar los depósitos de oxalato como los principales causantes de las graves lesiones óseas y la calcinosis tumoral observada en este paciente.

El objetivo de este artículo fue describir el espectro radiológico de la oxalosis ósea de grandes articulaciones. Hasta donde sabemos, ningún otro artículo menciona una artropatía destructiva asociada a esta compleja afección, lo cual puede ser debido a la mayor sobrevida del paciente en hemodiálisis. Una búsqueda exhaustiva de la literatura no ha podido recuperar ningún artículo que describa una asociación entre oxalosis y artropatía destructiva de los hombros, caderas y rodillas.

Conclusión

El espectro radiográfico de los cambios óseos en la HOP y la oxalosis se debe a muchos factores que influyen en el metabolismo óseo en esta enfermedad compleja, que incluye altos niveles de oxalato de calcio, hiperparatiroidismo secundario y osteodistrofia renal. Se describe el caso de un paciente con artropatía destructiva de grandes articulaciones, en que se descartaron razonablemente el hiperparatiroidismo, el hipoparatiroidismo y las alteraciones en relación fosfocálcica, sugiriendo el depósito de oxalato como causa de esta artropatía.

Responsabilidades éticasProtección de personas y animales

Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos

Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado

Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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