array:24 [
  "pii" => "S1699258X22001656"
  "issn" => "1699258X"
  "doi" => "10.1016/j.reuma.2022.08.002"
  "estado" => "S300"
  "fechaPublicacion" => "2023-06-01"
  "aid" => "1641"
  "copyright" => "Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Reumatología y Colegio Mexicano de Reumatología"
  "copyrightAnyo" => "2022"
  "documento" => "simple-article"
  "crossmark" => 1
  "subdocumento" => "crp"
  "cita" => "Reumatol Clin. 2023;19:345-7"
  "abierto" => array:3 [
    "ES" => true
    "ES2" => true
    "LATM" => true
  ]
  "gratuito" => true
  "lecturas" => array:1 [
    "total" => 0
  ]
  "Traduccion" => array:1 [
    "en" => array:19 [
      "pii" => "S2173574323000849"
      "issn" => "21735743"
      "doi" => "10.1016/j.reumae.2022.08.007"
      "estado" => "S300"
      "fechaPublicacion" => "2023-06-01"
      "aid" => "1641"
      "copyright" => "Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Reumatología y Colegio Mexicano de Reumatología"
      "documento" => "simple-article"
      "crossmark" => 1
      "subdocumento" => "crp"
      "cita" => "Reumatol Clin. 2023;19:345-7"
      "abierto" => array:3 [
        "ES" => false
        "ES2" => false
        "LATM" => false
      ]
      "gratuito" => false
      "lecturas" => array:1 [
        "total" => 0
      ]
      "en" => array:13 [
        "idiomaDefecto" => true
        "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Case Report</span>"
        "titulo" => "Granulomatosis with poliangiitis mimicking testicular torsion"
        "tienePdf" => "en"
        "tieneTextoCompleto" => "en"
        "tieneResumen" => array:2 [
          0 => "en"
          1 => "es"
        ]
        "paginas" => array:1 [
          0 => array:2 [
            "paginaInicial" => "345"
            "paginaFinal" => "347"
          ]
        ]
        "titulosAlternativos" => array:1 [
          "es" => array:1 [
            "titulo" => "Granulomatosis con poliange&#237;tis simulando una torsi&#243;n testicular"
          ]
        ]
        "contieneResumen" => array:2 [
          "en" => true
          "es" => true
        ]
        "contieneTextoCompleto" => array:1 [
          "en" => true
        ]
        "contienePdf" => array:1 [
          "en" => true
        ]
        "resumenGrafico" => array:2 [
          "original" => 0
          "multimedia" => array:8 [
            "identificador" => "fig0005"
            "etiqueta" => "Figure 1"
            "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA"
            "mostrarFloat" => true
            "mostrarDisplay" => false
            "figura" => array:1 [
              0 => array:4 [
                "imagen" => "gr1.jpeg"
                "Alto" => 332
                "Ancho" => 1505
                "Tamanyo" => 184198
              ]
            ]
            "detalles" => array:1 [
              0 => array:3 [
                "identificador" => "at0005"
                "detalle" => "Figure "
                "rol" => "short"
              ]
            ]
            "descripcion" => array:1 [
              "en" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Microscopic examination of a single orchidectomy specimen with haematoxylin-eosin stain&#46; &#40;A&#41; Geographic necrosis&#46; &#40;B&#41; Necrotising granuloma&#46; &#40;C&#41; Vasculitis&#46;</p>"
            ]
          ]
        ]
        "autores" => array:1 [
          0 => array:2 [
            "autoresLista" => "Laura Aizpiri Anto&#241;ana, Jos&#233; Luis Bauz&#225; Quetglas, Elena Prados P&#233;rez, Karel L&#243;pez Brito, Priscila Benito Garc&#237;a, Enrique Carmelo Pieras Ayala"
            "autores" => array:6 [
              0 => array:2 [
                "nombre" => "Laura"
                "apellidos" => "Aizpiri Anto&#241;ana"
              ]
              1 => array:2 [
                "nombre" => "Jos&#233; Luis"
                "apellidos" => "Bauz&#225; Quetglas"
              ]
              2 => array:2 [
                "nombre" => "Elena"
                "apellidos" => "Prados P&#233;rez"
              ]
              3 => array:2 [
                "nombre" => "Karel"
                "apellidos" => "L&#243;pez Brito"
              ]
              4 => array:2 [
                "nombre" => "Priscila"
                "apellidos" => "Benito Garc&#237;a"
              ]
              5 => array:2 [
                "nombre" => "Enrique Carmelo"
                "apellidos" => "Pieras Ayala"
              ]
            ]
          ]
        ]
      ]
      "idiomaDefecto" => "en"
      "Traduccion" => array:1 [
        "es" => array:9 [
          "pii" => "S1699258X22001656"
          "doi" => "10.1016/j.reuma.2022.08.002"
          "estado" => "S300"
          "subdocumento" => ""
          "abierto" => array:3 [
            "ES" => true
            "ES2" => true
            "LATM" => true
          ]
          "gratuito" => true
          "lecturas" => array:1 [
            "total" => 0
          ]
          "idiomaDefecto" => "es"
          "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699258X22001656?idApp=UINPBA00004M"
        ]
      ]
      "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173574323000849?idApp=UINPBA00004M"
      "url" => "/21735743/0000001900000006/v3_202311030855/S2173574323000849/v3_202311030855/en/main.assets"
    ]
  ]
  "itemSiguiente" => array:19 [
    "pii" => "S1699258X22002741"
    "issn" => "1699258X"
    "doi" => "10.1016/j.reuma.2022.11.004"
    "estado" => "S300"
    "fechaPublicacion" => "2023-06-01"
    "aid" => "1659"
    "copyright" => "Elsevier Espa&#241;a&#44; S&#46;L&#46;U&#46; and Sociedad Espa&#241;ola de Reumatolog&#237;a y Colegio Mexicano de Reumatolog&#237;a"
    "documento" => "article"
    "crossmark" => 1
    "subdocumento" => "sco"
    "cita" => "Reumatol Clin. 2023;19:348"
    "abierto" => array:3 [
      "ES" => true
      "ES2" => true
      "LATM" => true
    ]
    "gratuito" => true
    "lecturas" => array:1 [
      "total" => 0
    ]
    "en" => array:11 [
      "idiomaDefecto" => true
      "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Images in Clinical Rheumatology</span>"
      "titulo" => "Freiberg disease&#58; A rare cause of chronic foot pain"
      "tienePdf" => "en"
      "tieneTextoCompleto" => "en"
      "paginas" => array:1 [
        0 => array:1 [
          "paginaInicial" => "348"
        ]
      ]
      "titulosAlternativos" => array:1 [
        "es" => array:1 [
          "titulo" => "Enfermedad de Freiberg&#58; una causa rara de dolor cr&#243;nico en los pies"
        ]
      ]
      "contieneTextoCompleto" => array:1 [
        "en" => true
      ]
      "contienePdf" => array:1 [
        "en" => true
      ]
      "resumenGrafico" => array:2 [
        "original" => 0
        "multimedia" => array:7 [
          "identificador" => "fig0005"
          "etiqueta" => "Fig&#46; 1"
          "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA"
          "mostrarFloat" => true
          "mostrarDisplay" => false
          "figura" => array:1 [
            0 => array:4 [
              "imagen" => "gr1.jpeg"
              "Alto" => 563
              "Ancho" => 1340
              "Tamanyo" => 60149
            ]
          ]
          "descripcion" => array:1 [
            "en" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Non-weighbearing &#40;A&#41; and weightbearing &#40;B&#41; anteroposterior radiographs of the patient&#39;s foot&#44; representing avascular necrosis of right third metatarsal head &#40;red circles&#41;&#46;</p>"
          ]
        ]
      ]
      "autores" => array:1 [
        0 => array:2 [
          "autoresLista" => "Daniela Oliveira, L&#250;cia Costa, Carlos Vaz"
          "autores" => array:3 [
            0 => array:2 [
              "nombre" => "Daniela"
              "apellidos" => "Oliveira"
            ]
            1 => array:2 [
              "nombre" => "L&#250;cia"
              "apellidos" => "Costa"
            ]
            2 => array:2 [
              "nombre" => "Carlos"
              "apellidos" => "Vaz"
            ]
          ]
        ]
      ]
    ]
    "idiomaDefecto" => "en"
    "Traduccion" => array:1 [
      "en" => array:9 [
        "pii" => "S2173574323000710"
        "doi" => "10.1016/j.reumae.2022.11.006"
        "estado" => "S300"
        "subdocumento" => ""
        "abierto" => array:3 [
          "ES" => false
          "ES2" => false
          "LATM" => false
        ]
        "gratuito" => false
        "lecturas" => array:1 [
          "total" => 0
        ]
        "idiomaDefecto" => "en"
        "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173574323000710?idApp=UINPBA00004M"
      ]
    ]
    "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699258X22002741?idApp=UINPBA00004M"
    "url" => "/1699258X/0000001900000006/v1_202306021310/S1699258X22002741/v1_202306021310/en/main.assets"
  ]
  "itemAnterior" => array:19 [
    "pii" => "S1699258X22002777"
    "issn" => "1699258X"
    "doi" => "10.1016/j.reuma.2022.11.006"
    "estado" => "S300"
    "fechaPublicacion" => "2023-06-01"
    "aid" => "1662"
    "copyright" => "Elsevier Espa&#241;a&#44; S&#46;L&#46;U&#46; and Sociedad Espa&#241;ola de Reumatolog&#237;a y Colegio Mexicano de Reumatolog&#237;a"
    "documento" => "article"
    "crossmark" => 1
    "subdocumento" => "fla"
    "cita" => "Reumatol Clin. 2023;19:338-44"
    "abierto" => array:3 [
      "ES" => true
      "ES2" => true
      "LATM" => true
    ]
    "gratuito" => true
    "lecturas" => array:1 [
      "total" => 0
    ]
    "es" => array:13 [
      "idiomaDefecto" => true
      "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Conferencia Clinicopatol&#243;gica</span>"
      "titulo" => "Paquimeningitis hipertr&#243;fica por enfermedad relacionada con IgG4 &#40;ER-IgG4&#41;&#44; reporte de un caso"
      "tienePdf" => "es"
      "tieneTextoCompleto" => "es"
      "tieneResumen" => array:2 [
        0 => "es"
        1 => "en"
      ]
      "paginas" => array:1 [
        0 => array:2 [
          "paginaInicial" => "338"
          "paginaFinal" => "344"
        ]
      ]
      "titulosAlternativos" => array:1 [
        "en" => array:1 [
          "titulo" => "Hypertrophic pachymeningitis due to IgG4-related disease &#40;RD-IgG4&#41;&#46; A case report"
        ]
      ]
      "contieneResumen" => array:2 [
        "es" => true
        "en" => true
      ]
      "contieneTextoCompleto" => array:1 [
        "es" => true
      ]
      "contienePdf" => array:1 [
        "es" => true
      ]
      "resumenGrafico" => array:2 [
        "original" => 0
        "multimedia" => array:7 [
          "identificador" => "fig0015"
          "etiqueta" => "Figura 3"
          "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA"
          "mostrarFloat" => true
          "mostrarDisplay" => false
          "figura" => array:1 [
            0 => array:4 [
              "imagen" => "gr3.jpeg"
              "Alto" => 510
              "Ancho" => 2007
              "Tamanyo" => 140681
            ]
          ]
          "descripcion" => array:1 [
            "es" => "<p id="spar0100" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Secuencias en T1 de la RMN sucesivas en la evoluci&#243;n de la paciente&#46; Desde &#40;A&#41; lesi&#243;n basal con engrosamiento de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; hasta &#40;D&#41; estado posterior al tratamiento con esteroides y rituximab que evidencia la mejor&#237;a franca del engrosamiento y el edema&#46; E&#41; Cortes tard&#237;os que muestran zonas de fibrosis&#46;</p>"
          ]
        ]
      ]
      "autores" => array:1 [
        0 => array:2 [
          "autoresLista" => "Paira Sergio, Reibaldi Alejandro, Froullet Cristian"
          "autores" => array:3 [
            0 => array:2 [
              "nombre" => "Paira"
              "apellidos" => "Sergio"
            ]
            1 => array:2 [
              "nombre" => "Reibaldi"
              "apellidos" => "Alejandro"
            ]
            2 => array:2 [
              "nombre" => "Froullet"
              "apellidos" => "Cristian"
            ]
          ]
        ]
      ]
    ]
    "idiomaDefecto" => "es"
    "Traduccion" => array:1 [
      "en" => array:9 [
        "pii" => "S2173574323000904"
        "doi" => "10.1016/j.reumae.2023.05.001"
        "estado" => "S300"
        "subdocumento" => ""
        "abierto" => array:3 [
          "ES" => false
          "ES2" => false
          "LATM" => false
        ]
        "gratuito" => false
        "lecturas" => array:1 [
          "total" => 0
        ]
        "idiomaDefecto" => "en"
        "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2173574323000904?idApp=UINPBA00004M"
      ]
    ]
    "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699258X22002777?idApp=UINPBA00004M"
    "url" => "/1699258X/0000001900000006/v1_202306021310/S1699258X22002777/v1_202306021310/es/main.assets"
  ]
  "es" => array:19 [
    "idiomaDefecto" => true
    "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Caso cl&#237;nico</span>"
    "titulo" => "Granulomatosis con poliange&#237;tis simulando una torsi&#243;n testicular"
    "tieneTextoCompleto" => true
    "paginas" => array:1 [
      0 => array:2 [
        "paginaInicial" => "345"
        "paginaFinal" => "347"
      ]
    ]
    "autores" => array:1 [
      0 => array:4 [
        "autoresLista" => "Laura Aizpiri Anto&#241;ana, Jos&#233; Luis Bauz&#225; Quetglas, Elena Prados P&#233;rez, Karel L&#243;pez Brito, Priscila Benito Garc&#237;a, Enrique Carmelo Pieras Ayala"
        "autores" => array:6 [
          0 => array:4 [
            "nombre" => "Laura"
            "apellidos" => "Aizpiri Anto&#241;ana"
            "email" => array:1 [
              0 => "lauraaizpiri@gmail.com"
            ]
            "referencia" => array:2 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>"
                "identificador" => "aff0005"
              ]
              1 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">&#42;</span>"
                "identificador" => "cor0005"
              ]
            ]
          ]
          1 => array:3 [
            "nombre" => "Jos&#233; Luis"
            "apellidos" => "Bauz&#225; Quetglas"
            "referencia" => array:1 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>"
                "identificador" => "aff0005"
              ]
            ]
          ]
          2 => array:3 [
            "nombre" => "Elena"
            "apellidos" => "Prados P&#233;rez"
            "referencia" => array:1 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>"
                "identificador" => "aff0010"
              ]
            ]
          ]
          3 => array:3 [
            "nombre" => "Karel"
            "apellidos" => "L&#243;pez Brito"
            "referencia" => array:1 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>"
                "identificador" => "aff0010"
              ]
            ]
          ]
          4 => array:3 [
            "nombre" => "Priscila"
            "apellidos" => "Benito Garc&#237;a"
            "referencia" => array:1 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>"
                "identificador" => "aff0005"
              ]
            ]
          ]
          5 => array:3 [
            "nombre" => "Enrique Carmelo"
            "apellidos" => "Pieras Ayala"
            "referencia" => array:1 [
              0 => array:2 [
                "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>"
                "identificador" => "aff0005"
              ]
            ]
          ]
        ]
        "afiliaciones" => array:2 [
          0 => array:3 [
            "entidad" => "Servicio de Urolog&#237;a&#44; Hospital Universitario Son Espases&#44; Palma de Mallorca&#44; Espa&#241;a"
            "etiqueta" => "a"
            "identificador" => "aff0005"
          ]
          1 => array:3 [
            "entidad" => "Servicio de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#44; Hospital Universitario Son Espases&#44; Palma de Mallorca&#44; Espa&#241;a"
            "etiqueta" => "b"
            "identificador" => "aff0010"
          ]
        ]
        "correspondencia" => array:1 [
          0 => array:3 [
            "identificador" => "cor0005"
            "etiqueta" => "&#8270;"
            "correspondencia" => "Autor para correspondencia&#46;"
          ]
        ]
      ]
    ]
    "titulosAlternativos" => array:1 [
      "en" => array:1 [
        "titulo" => "Granulomatosis with poliangiitis mimicking testicular torsion"
      ]
    ]
    "resumenGrafico" => array:2 [
      "original" => 0
      "multimedia" => array:7 [
        "identificador" => "fig0005"
        "etiqueta" => "Figura 1"
        "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA"
        "mostrarFloat" => true
        "mostrarDisplay" => false
        "figura" => array:1 [
          0 => array:4 [
            "imagen" => "gr1.jpeg"
            "Alto" => 332
            "Ancho" => 1505
            "Tamanyo" => 178484
          ]
        ]
        "descripcion" => array:1 [
          "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Examen microsc&#243;pico de pieza de orquiectom&#237;a simple con tinci&#243;n de hematoxilina-eosina&#46; A&#46; Necrosis geogr&#225;fica&#46; B&#46; Granuloma necrotizante&#46; C&#46; Vasculitis&#46;</p>"
        ]
      ]
    ]
    "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducci&#243;n</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La granulomatosis con poliange&#237;tis &#40;GPA&#41; es una vasculitis granulomatosa necrotizante de etiolog&#237;a desconocida que afecta predominantemente a las v&#237;as respiratorias y a los ri&#241;ones&#46; Sin embargo&#44; otras manifestaciones del tracto genitourinario se consideran excepcionales y han sido descritas como casos aislados o series de casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;5</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 53 a&#241;os con antecedente de hemicolectom&#237;a derecha por enfermedad de Crohn&#44; ingres&#243; aquejando malestar general&#44; edema escrotal y de extremidades inferiores&#46; El an&#225;lisis sangu&#237;neo mostr&#243; valores normales salvo hemoglobina de 12&#44;1 g&#47;dL y prote&#237;na <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span> reactiva de 5&#44;99 mg&#47;dL&#46; Un valor de NT-proBNP de 139 pg&#47;mL ayud&#243; a descartar insuficiencia card&#237;aca&#46; El examen b&#225;sico de orina fue normal&#46; La tomograf&#237;a computarizada revel&#243; una gran masa retroperitoneal&#44; sugestiva de fibrosis retroperitoneal&#46; Se inici&#243; tratamiento con metilprenisolona 250 mg durante tres d&#237;as&#44; con mejor&#237;a sintom&#225;tica&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dos meses despu&#233;s inici&#243; dolor intenso e intermitente diario e hinchaz&#243;n en el hemiescroto izquierdo&#46; La exploraci&#243;n f&#237;sica mostr&#243; un hemiescroto izquierdo aumentado de volumen y doloroso&#44; sin masas palpables&#46; La ecograf&#237;a confirm&#243; epididimitis izquierda y un gran hidrocele izquierdo multiseptado&#44; ejerciendo efecto de masa sobre el test&#237;culo&#44; con compromiso del flujo vascular&#44; sugestivo de torsi&#243;n testicular&#46; Se realiz&#243; una exploraci&#243;n quir&#250;rgica urgente v&#237;a inguinal&#44; hallando un test&#237;culo desestructurado con &#225;reas necr&#243;ticas&#44; que condujo a la orquiectom&#237;a izquierda&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El informe anatomopatol&#243;gico describi&#243; una orquiepididimitis necrotizante aguda con reacci&#243;n granulomatosa &#40;granulomas supurativos&#41; y marcado infiltrado inflamatorio transmural en la pared vascular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; sugestiva de granulomatosis con poliange&#237;tis&#46; El estudio de autoinmunidad confirm&#243; positividad para anticuerpos anticitoplasma de neutr&#243;filos con patr&#243;n citoplasm&#225;tico &#40;c-ANCA&#41;&#44; dirigidos contra la proteinasa 3 &#40;PR3-ANCA&#41; a t&#237;tulo de 31&#44; detectados mediante t&#233;cnica ELISA &#40;positivo&#58;<span class="elsevierStyleMonospace">&#62;</span>25 UA&#47;mL&#41;&#46; Se descartaron micobacterias mediante estudios microbiol&#243;gicos&#44; baciloscopia de esputo&#44; reacci&#243;n en cadena de la polimerasa e interfer&#243;n&#46; Las serolog&#237;as fueron negativas para virus de la hepatitis B y C&#44; virus de inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; y s&#237;filis&#46; Un mes despu&#233;s&#44; el paciente inici&#243; poliartralgias y&#44; posteriormente&#44; desarroll&#243; mononeuritis m&#250;ltiple sensitivo-motora&#44; diagnosticada a ra&#237;z de parestesias&#44; disestesias y dolor neurop&#225;tico en ambas extremidades inferiores&#44; limitando la deambulaci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la confirmaci&#243;n histol&#243;gica compatible con GPA &#40;total siete puntos seg&#250;n la clasificaci&#243;n ACR&#47;EULAR 2022&#41;&#44; se inici&#243; tratamiento con prednisona 30 mg diaria y ciclofosfamida 1 g cada dos semanas&#44; continuando posteriormente cada tres semanas hasta recibir un total de cinco bolos&#46; El paciente present&#243; una respuesta favorable con remisi&#243;n de la cl&#237;nica bajo tratamiento inmunosupresor&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin embargo&#44; seis meses despu&#233;s&#44; present&#243; epiescleritis en ojo derecho diagnosticada a ra&#237;z de fotofobia&#44; recibiendo tratamiento t&#243;pico con colirio de dexametasona 1 mg&#47;mL&#44; resultando esta dosis insuficiente&#44; por lo que precis&#243; de colirio de acetato de prednisolona 10 mg&#47;mL&#44; asociando prednisona oral a dosis iniciales de 60 mg&#47;d&#237;a durante una semana y posteriormente continu&#225;ndola a dosis de 30 mg&#47;d&#237;a&#44; as&#237; como inicio de rituximab i&#46;v&#46; 1 g una dosis inicial y otra a los 14 d&#237;as&#44; con respuesta cl&#237;nica favorable&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La GPA es una enfermedad autoinmune que afecta a vasos de peque&#241;o y mediano tama&#241;o caracterizada por inflamaci&#243;n y formaci&#243;n de granulomas&#46; La afectaci&#243;n del tracto genitourinario inferior se estima en menos del 1&#37; de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; siendo la prostatitis el hallazgo m&#225;s com&#250;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la afectaci&#243;n testicular&#44; la poliarteritis nodosa &#40;PAN&#41; es la causa m&#225;s frecuente de vasculitis necrotizante del test&#237;culo&#44; asoci&#225;ndose con frecuencia con serolog&#237;a positiva para ant&#237;geno de superficie de la hepatitis B &#40;HBsAg&#41; y VIH&#46; En las vasculitis asociadas a ANCA&#44; en cambio&#44; la afectaci&#243;n testicular es infrecuente&#44; pudiendo verse favorecidas por el consumo de f&#225;rmacos &#40;hidralazina&#44; propiltiouracilo&#44; minociclina&#41;&#44; dando lugar a infartos testiculares segmentarios<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestro caso&#44; presentamos un escroto agudo como manifestaci&#243;n inicial de una GPA sist&#233;mica&#44; que requiri&#243; de orquiectom&#237;a urgente debido a la sospecha de compromiso vascular&#46; En este contexto&#44; la exploraci&#243;n quir&#250;rgica es imprescindible&#46; En ausencia de compromiso vascular&#44; en cambio&#44; la biopsia testicular se considera de elecci&#243;n para el diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los anticuerpos PR3-ANCA son &#250;tiles en el diagn&#243;stico&#44; ya que se asocian a GPA en el 80-90&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#59; los marcadores tumorales&#44; sin embargo&#44; suelen ser negativos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de que los datos son escasos acerca de la asociaci&#243;n con enfermedad sist&#233;mica&#44; Brimo et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> describe en su serie que solo un 25&#37; de los pacientes con infarto testicular localizado mostraron s&#237;ntomas de vasculitis sist&#233;mica&#44; afirmando que esta asociaci&#243;n es m&#225;s com&#250;n en la vasculitis granulomatosa que en la PAN &#40;50 vs&#46; 14&#37;&#41;&#46; Nuestro paciente inici&#243; artralgias posteriormente a la orquiectom&#237;a y fue diagnosticado de mononeuritis m&#250;ltiple &#40;<span class="elsevierStyleItalic">Birmingham Vasculitis Activity Score</span> &#91;BVAS&#93; v3 inicial&#58; 12 puntos&#41;&#46; Pese a la remisi&#243;n de la cl&#237;nica con el tratamiento inmunosupresor&#44; a los seis meses del inicio del mismo fue diagnosticado de epiescleritis &#40;BVAS v3&#58; 2&#41;&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al abordaje terap&#233;utico&#44; el tratamiento quir&#250;rgico &#40;orquiectom&#237;a simple&#41; se considera curativo en la mayor&#237;a de los casos&#44; ya que alrededor del 80&#37; de los casos son unilaterales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; La necesidad de un tratamiento inmunosupresor complementario es controvertida en la forma limitada debido a que se desconoce el riesgo de progresi&#243;n a enfermedad sist&#233;mica&#46; Algunos autores argumentan que si el paciente persiste asintom&#225;tico tras la orquiectom&#237;a y los hallazgos bioqu&#237;micos son normales&#44; se podr&#237;a adoptar una estrategia expectante en aras de evitar la toxicidad y el riesgo de esterilidad asociada a la misma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En cualquier caso&#44; pese a que la enfermedad limitada parece conferir un mejor pron&#243;stico&#44; un seguimiento de al menos seis meses se torna imprescindible para asegurar la ausencia de progresi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusiones</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n testicular es excepcional en la GPA&#44; pudiendo presentarse como un escroto agudo&#46; La exploraci&#243;n quir&#250;rgica es necesaria en caso de sospecha de compromiso vascular&#44; siendo el tratamiento quir&#250;rgico curativo en la mayor&#237;a de las formas limitadas&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">FINANCIACI&#211;N</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El presente trabajo no recibi&#243; financiaci&#243;n de fuentes p&#250;blicas ni privadas&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">CONFLICTO DE INTERESES</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener conflicto de inter&#233;s&#46;</p></span></span>"
    "textoCompletoSecciones" => array:1 [
      "secciones" => array:11 [
        0 => array:3 [
          "identificador" => "xres1907812"
          "titulo" => "Resumen"
          "secciones" => array:1 [
            0 => array:1 [
              "identificador" => "abst0005"
            ]
          ]
        ]
        1 => array:2 [
          "identificador" => "xpalclavsec1648139"
          "titulo" => "Palabras clave"
        ]
        2 => array:3 [
          "identificador" => "xres1907813"
          "titulo" => "Abstract"
          "secciones" => array:1 [
            0 => array:1 [
              "identificador" => "abst0010"
            ]
          ]
        ]
        3 => array:2 [
          "identificador" => "xpalclavsec1648138"
          "titulo" => "Keywords"
        ]
        4 => array:2 [
          "identificador" => "sec0005"
          "titulo" => "Introducci&#243;n"
        ]
        5 => array:2 [
          "identificador" => "sec0010"
          "titulo" => "Observaci&#243;n cl&#237;nica"
        ]
        6 => array:2 [
          "identificador" => "sec0015"
          "titulo" => "Discusi&#243;n"
        ]
        7 => array:2 [
          "identificador" => "sec0020"
          "titulo" => "Conclusiones"
        ]
        8 => array:2 [
          "identificador" => "sec0025"
          "titulo" => "FINANCIACI&#211;N"
        ]
        9 => array:2 [
          "identificador" => "sec0030"
          "titulo" => "CONFLICTO DE INTERESES"
        ]
        10 => array:1 [
          "titulo" => "Bibliograf&#237;a"
        ]
      ]
    ]
    "pdfFichero" => "main.pdf"
    "tienePdf" => true
    "fechaRecibido" => "2022-06-02"
    "fechaAceptado" => "2022-08-04"
    "PalabrasClave" => array:2 [
      "es" => array:1 [
        0 => array:4 [
          "clase" => "keyword"
          "titulo" => "Palabras clave"
          "identificador" => "xpalclavsec1648139"
          "palabras" => array:5 [
            0 => "Granulomatosis con poliange&#237;tis"
            1 => "Vasculitis"
            2 => "Torsi&#243;n testicular"
            3 => "Orquiectom&#237;a"
            4 => "Tratamiento quir&#250;rgico"
          ]
        ]
      ]
      "en" => array:1 [
        0 => array:4 [
          "clase" => "keyword"
          "titulo" => "Keywords"
          "identificador" => "xpalclavsec1648138"
          "palabras" => array:5 [
            0 => "Granulomatosis with polyangiitis"
            1 => "Vasculitis"
            2 => "Testicular torsion"
            3 => "Orchidectomy"
            4 => "Surgical treatment"
          ]
        ]
      ]
    ]
    "tieneResumen" => true
    "resumen" => array:2 [
      "es" => array:2 [
        "titulo" => "Resumen"
        "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La granulomatosis con poliange&#237;tis &#40;GPA&#41; es una vasculitis autoinmune que raramente afecta al tracto genitourinario inferior&#46; Presentamos el caso de un var&#243;n de 53 a&#241;os que debut&#243; con una masa retroperitoneal y posteriormente desarroll&#243; un hidrocele multiseptado izquierdo que condicion&#243; un infarto testicular&#46; El informe anatomopatol&#243;gico de la orquiectom&#237;a revel&#243; hallazgos sugestivos de GPA&#46;</p></span>"
      ]
      "en" => array:2 [
        "titulo" => "Abstract"
        "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Granulomatosis with polyangiitis &#40;GPA&#41; is an autoimmune vasculitis which rarely affects the lower genitourinary tract&#46; We share the case of a 53-year-old man who presented with a retroperitoneal mass and thereafter developed a left multiseptated hydrocele that conditioned a testicular infarction&#46; The pathology report of the orchidectomy was consistent with GPA&#46;</p></span>"
      ]
    ]
    "multimedia" => array:1 [
      0 => array:7 [
        "identificador" => "fig0005"
        "etiqueta" => "Figura 1"
        "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA"
        "mostrarFloat" => true
        "mostrarDisplay" => false
        "figura" => array:1 [
          0 => array:4 [
            "imagen" => "gr1.jpeg"
            "Alto" => 332
            "Ancho" => 1505
            "Tamanyo" => 178484
          ]
        ]
        "descripcion" => array:1 [
          "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Examen microsc&#243;pico de pieza de orquiectom&#237;a simple con tinci&#243;n de hematoxilina-eosina&#46; A&#46; Necrosis geogr&#225;fica&#46; B&#46; Granuloma necrotizante&#46; C&#46; Vasculitis&#46;</p>"
        ]
      ]
    ]
    "bibliografia" => array:2 [
      "titulo" => "Bibliograf&#237;a"
      "seccion" => array:1 [
        0 => array:2 [
          "identificador" => "bibs0015"
          "bibliografiaReferencia" => array:10 [
            0 => array:3 [
              "identificador" => "bib0055"
              "etiqueta" => "1"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Urogenital Manifestations in Wegener Granulomatosis&#58; A Study of 11 Cases and Review of the Literature"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => true
                          "autores" => array:6 [
                            0 => "J&#46;F&#46; Dufour"
                            1 => "T&#46; Le Gallou"
                            2 => "J&#46;F&#46; Cordier"
                            3 => "O&#46; Auma&#238;tre"
                            4 => "L&#46; Pin&#232;de"
                            5 => "E&#46; Aslangul"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "doi" => "10.1097/MD.0b013e318239add6"
                      "Revista" => array:6 [
                        "tituloSerie" => "Medicine&#46;"
                        "fecha" => "2012"
                        "volumen" => "91"
                        "paginaInicial" => "67"
                        "paginaFinal" => "74"
                        "link" => array:1 [
                          0 => array:2 [
                            "url" => "https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22391468"
                            "web" => "Medline"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            1 => array:3 [
              "identificador" => "bib0060"
              "etiqueta" => "2"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Urogenital Manifestations of Wegener Granulomatosis"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => true
                          "autores" => array:6 [
                            0 => "D&#46;L&#46; Huong"
                            1 => "T&#46; Papo"
                            2 => "J&#46;C&#46; Piette"
                            3 => "B&#46; Wechsler"
                            4 => "O&#46; Bletry"
                            5 => "F&#46; Richard"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "doi" => "10.1097/00005792-199505000-00005"
                      "Revista" => array:6 [
                        "tituloSerie" => "Medicine &#40;Baltimore&#41;&#46;"
                        "fecha" => "1995"
                        "volumen" => "74"
                        "paginaInicial" => "152"
                        "paginaFinal" => "161"
                        "link" => array:1 [
                          0 => array:2 [
                            "url" => "https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7760722"
                            "web" => "Medline"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            2 => array:3 [
              "identificador" => "bib0065"
              "etiqueta" => "3"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Testicular involvement in Wegener Granulomatosis&#58; Case Report and Review of Literature"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => true
                          "autores" => array:6 [
                            0 => "M&#46;N&#46; Turan"
                            1 => "&#214;&#46; G&#252;ng&#246;r"
                            2 => "F&#46; Kir&#231;elli"
                            3 => "E&#46; Tatar"
                            4 => "B&#46; Sarsik"
                            5 => "E&#46; Ok Sevin&#231;"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Revista" => array:5 [
                        "tituloSerie" => "Turk Neph Dial Transpl&#46;"
                        "fecha" => "2012"
                        "volumen" => "21"
                        "paginaInicial" => "185"
                        "paginaFinal" => "188"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            3 => array:3 [
              "identificador" => "bib0070"
              "etiqueta" => "4"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Aortic Aneurysm and Orchitis due to Wegener&#39;s Granulomatosis"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => true
                          "autores" => array:6 [
                            0 => "R&#46;C&#46; Minnee"
                            1 => "G&#46;E&#46;L&#46; Van den Berk"
                            2 => "J&#46;O&#46; Groeneveld"
                            3 => "J&#46; van Dijk"
                            4 => "K&#46; Turkcan"
                            5 => "M&#46;J&#46; Visser"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Revista" => array:5 [
                        "tituloSerie" => "Ann Vasc Surg&#46;"
                        "fecha" => "2009"
                        "volumen" => "23"
                        "paginaInicial" => "786&#46;e15"
                        "paginaFinal" => "786&#46;e19"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            4 => array:3 [
              "identificador" => "bib0075"
              "etiqueta" => "5"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Prostatic involvement in Wegener&#39;s granulomatosis"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:5 [
                            0 => "T&#46;J&#46; Stillwell"
                            1 => "R&#46;A&#46; DeRemee"
                            2 => "T&#46;J&#46; McDonald"
                            3 => "L&#46;H&#46; Weiland"
                            4 => "D&#46;E&#46; Engen"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "doi" => "10.1016/s0022-5347(17)43569-5"
                      "Revista" => array:6 [
                        "tituloSerie" => "J Urol&#46;"
                        "fecha" => "1987"
                        "volumen" => "138"
                        "paginaInicial" => "1251"
                        "paginaFinal" => "1253"
                        "link" => array:1 [
                          0 => array:2 [
                            "url" => "https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/2444721"
                            "web" => "Medline"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            5 => array:3 [
              "identificador" => "bib0080"
              "etiqueta" => "6"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Urologic and male genital manifestations of granulomatosis with polyangiitis"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:4 [
                            0 => "M&#46;A&#46; Alba"
                            1 => "J&#46; Moreno-Palacios"
                            2 => "S&#46; Be&#231;a"
                            3 => "M&#46;C&#46; Cid"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Revista" => array:5 [
                        "tituloSerie" => "Autoimmun Rev&#46;"
                        "fecha" => "2015"
                        "volumen" => "14"
                        "paginaInicial" => "897"
                        "paginaFinal" => "902"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            6 => array:3 [
              "identificador" => "bib0085"
              "etiqueta" => "7"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Testicular granulomatous vasculitis mimicking testicular torsion in an anti-neutrophil cytoplasmic antibody-associated vasculitis patient"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:3 [
                            0 => "L&#46; Suo"
                            1 => "L&#46;C&#46; Perez"
                            2 => "C&#46;J&#46; Finch"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Revista" => array:3 [
                        "tituloSerie" => "SAGE Open Med Case Rep&#46;"
                        "fecha" => "2019"
                        "volumen" => "7"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            7 => array:3 [
              "identificador" => "bib0090"
              "etiqueta" => "8"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Granulomatosis with Polyangiitis"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:2 [
                            0 => "P&#46; Garlapati"
                            1 => "Q&#46; Ahmad"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Libro" => array:3 [
                        "fecha" => "2021"
                        "editorial" => "StatPearls"
                        "editorialLocalizacion" => "Treasure Island"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            8 => array:3 [
              "identificador" => "bib0095"
              "etiqueta" => "9"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Testicular vasculitis&#58; a series of 19 cases"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:3 [
                            0 => "F&#46; Brimo"
                            1 => "J&#46; Lachapelle"
                            2 => "J&#46;I&#46; Epstein"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "doi" => "10.1016/j.urology.2011.01.021"
                      "Revista" => array:6 [
                        "tituloSerie" => "Urology&#46;"
                        "fecha" => "2011"
                        "volumen" => "77"
                        "paginaInicial" => "1043"
                        "paginaFinal" => "1048"
                        "link" => array:1 [
                          0 => array:2 [
                            "url" => "https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/21419476"
                            "web" => "Medline"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
            9 => array:3 [
              "identificador" => "bib0100"
              "etiqueta" => "10"
              "referencia" => array:1 [
                0 => array:2 [
                  "contribucion" => array:1 [
                    0 => array:2 [
                      "titulo" => "Testicular vasculitis&#58; a diagnostic conundrum"
                      "autores" => array:1 [
                        0 => array:2 [
                          "etal" => false
                          "autores" => array:5 [
                            0 => "A&#46;M&#46; Malpas"
                            1 => "R&#46;Y&#46; Ball"
                            2 => "C&#46; Mukhtyar"
                            3 => "J&#46;W&#46; MacKay"
                            4 => "M&#46; Omer"
                          ]
                        ]
                      ]
                    ]
                  ]
                  "host" => array:1 [
                    0 => array:1 [
                      "Revista" => array:4 [
                        "tituloSerie" => "Oxf Med Case Reports&#46;"
                        "fecha" => "2020"
                        "volumen" => "2020"
                        "paginaInicial" => "omaa028"
                      ]
                    ]
                  ]
                ]
              ]
            ]
          ]
        ]
      ]
    ]
  ]
  "idiomaDefecto" => "es"
  "url" => "/1699258X/0000001900000006/v1_202306021310/S1699258X22001656/v1_202306021310/es/main.assets"
  "Apartado" => array:4 [
    "identificador" => "33643"
    "tipo" => "SECCION"
    "es" => array:2 [
      "titulo" => "Casos cl&#237;nicos"
      "idiomaDefecto" => true
    ]
    "idiomaDefecto" => "es"
  ]
  "PDF" => "https://static.elsevier.es/multimedia/1699258X/0000001900000006/v1_202306021310/S1699258X22001656/v1_202306021310/es/main.pdf?idApp=UINPBA00004M&text.app=https://reumatologiaclinica.org/"
  "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S1699258X22001656?idApp=UINPBA00004M"
]
Compartir
Información de la revista
Vol. 19. Núm. 6.
Páginas 345-347 (junio - julio 2023)
Visitas
1259
Vol. 19. Núm. 6.
Páginas 345-347 (junio - julio 2023)
Caso clínico
Acceso a texto completo
Granulomatosis con poliangeítis simulando una torsión testicular
Granulomatosis with poliangiitis mimicking testicular torsion
Visitas
1259
Laura Aizpiri Antoñanaa,
Autor para correspondencia
lauraaizpiri@gmail.com

Autor para correspondencia.
, José Luis Bauzá Quetglasa, Elena Prados Pérezb, Karel López Britob, Priscila Benito Garcíaa, Enrique Carmelo Pieras Ayalaa
a Servicio de Urología, Hospital Universitario Son Espases, Palma de Mallorca, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Son Espases, Palma de Mallorca, España
Este artículo ha recibido
Información del artículo
Resumen
Texto completo
Bibliografía
Descargar PDF
Estadísticas
Figuras (1)
Resumen

La granulomatosis con poliangeítis (GPA) es una vasculitis autoinmune que raramente afecta al tracto genitourinario inferior. Presentamos el caso de un varón de 53 años que debutó con una masa retroperitoneal y posteriormente desarrolló un hidrocele multiseptado izquierdo que condicionó un infarto testicular. El informe anatomopatológico de la orquiectomía reveló hallazgos sugestivos de GPA.

Palabras clave:
Granulomatosis con poliangeítis
Vasculitis
Torsión testicular
Orquiectomía
Tratamiento quirúrgico
Abstract

Granulomatosis with polyangiitis (GPA) is an autoimmune vasculitis which rarely affects the lower genitourinary tract. We share the case of a 53-year-old man who presented with a retroperitoneal mass and thereafter developed a left multiseptated hydrocele that conditioned a testicular infarction. The pathology report of the orchidectomy was consistent with GPA.

Keywords:
Granulomatosis with polyangiitis
Vasculitis
Testicular torsion
Orchidectomy
Surgical treatment
Texto completo
Introducción

La granulomatosis con poliangeítis (GPA) es una vasculitis granulomatosa necrotizante de etiología desconocida que afecta predominantemente a las vías respiratorias y a los riñones. Sin embargo, otras manifestaciones del tracto genitourinario se consideran excepcionales y han sido descritas como casos aislados o series de casos1–5.

Observación clínica

Varón de 53 años con antecedente de hemicolectomía derecha por enfermedad de Crohn, ingresó aquejando malestar general, edema escrotal y de extremidades inferiores. El análisis sanguíneo mostró valores normales salvo hemoglobina de 12,1 g/dL y proteína C reactiva de 5,99 mg/dL. Un valor de NT-proBNP de 139 pg/mL ayudó a descartar insuficiencia cardíaca. El examen básico de orina fue normal. La tomografía computarizada reveló una gran masa retroperitoneal, sugestiva de fibrosis retroperitoneal. Se inició tratamiento con metilprenisolona 250 mg durante tres días, con mejoría sintomática.

Dos meses después inició dolor intenso e intermitente diario e hinchazón en el hemiescroto izquierdo. La exploración física mostró un hemiescroto izquierdo aumentado de volumen y doloroso, sin masas palpables. La ecografía confirmó epididimitis izquierda y un gran hidrocele izquierdo multiseptado, ejerciendo efecto de masa sobre el testículo, con compromiso del flujo vascular, sugestivo de torsión testicular. Se realizó una exploración quirúrgica urgente vía inguinal, hallando un testículo desestructurado con áreas necróticas, que condujo a la orquiectomía izquierda.

El informe anatomopatológico describió una orquiepididimitis necrotizante aguda con reacción granulomatosa (granulomas supurativos) y marcado infiltrado inflamatorio transmural en la pared vascular (fig. 1), sugestiva de granulomatosis con poliangeítis. El estudio de autoinmunidad confirmó positividad para anticuerpos anticitoplasma de neutrófilos con patrón citoplasmático (c-ANCA), dirigidos contra la proteinasa 3 (PR3-ANCA) a título de 31, detectados mediante técnica ELISA (positivo:>25 UA/mL). Se descartaron micobacterias mediante estudios microbiológicos, baciloscopia de esputo, reacción en cadena de la polimerasa e interferón. Las serologías fueron negativas para virus de la hepatitis B y C, virus de inmunodeficiencia humana (VIH) y sífilis. Un mes después, el paciente inició poliartralgias y, posteriormente, desarrolló mononeuritis múltiple sensitivo-motora, diagnosticada a raíz de parestesias, disestesias y dolor neuropático en ambas extremidades inferiores, limitando la deambulación.

Figura 1.

Examen microscópico de pieza de orquiectomía simple con tinción de hematoxilina-eosina. A. Necrosis geográfica. B. Granuloma necrotizante. C. Vasculitis.

(0.17MB).

Tras la confirmación histológica compatible con GPA (total siete puntos según la clasificación ACR/EULAR 2022), se inició tratamiento con prednisona 30 mg diaria y ciclofosfamida 1 g cada dos semanas, continuando posteriormente cada tres semanas hasta recibir un total de cinco bolos. El paciente presentó una respuesta favorable con remisión de la clínica bajo tratamiento inmunosupresor.

Sin embargo, seis meses después, presentó epiescleritis en ojo derecho diagnosticada a raíz de fotofobia, recibiendo tratamiento tópico con colirio de dexametasona 1 mg/mL, resultando esta dosis insuficiente, por lo que precisó de colirio de acetato de prednisolona 10 mg/mL, asociando prednisona oral a dosis iniciales de 60 mg/día durante una semana y posteriormente continuándola a dosis de 30 mg/día, así como inicio de rituximab i.v. 1 g una dosis inicial y otra a los 14 días, con respuesta clínica favorable.

Discusión

La GPA es una enfermedad autoinmune que afecta a vasos de pequeño y mediano tamaño caracterizada por inflamación y formación de granulomas. La afectación del tracto genitourinario inferior se estima en menos del 1% de los pacientes6, siendo la prostatitis el hallazgo más común2.

En cuanto a la afectación testicular, la poliarteritis nodosa (PAN) es la causa más frecuente de vasculitis necrotizante del testículo, asociándose con frecuencia con serología positiva para antígeno de superficie de la hepatitis B (HBsAg) y VIH. En las vasculitis asociadas a ANCA, en cambio, la afectación testicular es infrecuente, pudiendo verse favorecidas por el consumo de fármacos (hidralazina, propiltiouracilo, minociclina), dando lugar a infartos testiculares segmentarios7.

En nuestro caso, presentamos un escroto agudo como manifestación inicial de una GPA sistémica, que requirió de orquiectomía urgente debido a la sospecha de compromiso vascular. En este contexto, la exploración quirúrgica es imprescindible. En ausencia de compromiso vascular, en cambio, la biopsia testicular se considera de elección para el diagnóstico3. Los anticuerpos PR3-ANCA son útiles en el diagnóstico, ya que se asocian a GPA en el 80-90% de los casos8; los marcadores tumorales, sin embargo, suelen ser negativos6.

A pesar de que los datos son escasos acerca de la asociación con enfermedad sistémica, Brimo et al.9 describe en su serie que solo un 25% de los pacientes con infarto testicular localizado mostraron síntomas de vasculitis sistémica, afirmando que esta asociación es más común en la vasculitis granulomatosa que en la PAN (50 vs. 14%). Nuestro paciente inició artralgias posteriormente a la orquiectomía y fue diagnosticado de mononeuritis múltiple (Birmingham Vasculitis Activity Score [BVAS] v3 inicial: 12 puntos). Pese a la remisión de la clínica con el tratamiento inmunosupresor, a los seis meses del inicio del mismo fue diagnosticado de epiescleritis (BVAS v3: 2).

En cuanto al abordaje terapéutico, el tratamiento quirúrgico (orquiectomía simple) se considera curativo en la mayoría de los casos, ya que alrededor del 80% de los casos son unilaterales10. La necesidad de un tratamiento inmunosupresor complementario es controvertida en la forma limitada debido a que se desconoce el riesgo de progresión a enfermedad sistémica. Algunos autores argumentan que si el paciente persiste asintomático tras la orquiectomía y los hallazgos bioquímicos son normales, se podría adoptar una estrategia expectante en aras de evitar la toxicidad y el riesgo de esterilidad asociada a la misma9. En cualquier caso, pese a que la enfermedad limitada parece conferir un mejor pronóstico, un seguimiento de al menos seis meses se torna imprescindible para asegurar la ausencia de progresión9.

Conclusiones

La afectación testicular es excepcional en la GPA, pudiendo presentarse como un escroto agudo. La exploración quirúrgica es necesaria en caso de sospecha de compromiso vascular, siendo el tratamiento quirúrgico curativo en la mayoría de las formas limitadas.

FINANCIACIÓN

El presente trabajo no recibió financiación de fuentes públicas ni privadas.

CONFLICTO DE INTERESES

Los autores declaran no tener conflicto de interés.

Bibliografía
[1]
J.F. Dufour, T. Le Gallou, J.F. Cordier, O. Aumaître, L. Pinède, E. Aslangul, et al.
Urogenital Manifestations in Wegener Granulomatosis: A Study of 11 Cases and Review of the Literature.
Medicine., 91 (2012), pp. 67-74
[2]
D.L. Huong, T. Papo, J.C. Piette, B. Wechsler, O. Bletry, F. Richard, et al.
Urogenital Manifestations of Wegener Granulomatosis.
Medicine (Baltimore)., 74 (1995), pp. 152-161
[3]
M.N. Turan, Ö. Güngör, F. Kirçelli, E. Tatar, B. Sarsik, E. Ok Sevinç, et al.
Testicular involvement in Wegener Granulomatosis: Case Report and Review of Literature.
Turk Neph Dial Transpl., 21 (2012), pp. 185-188
[4]
R.C. Minnee, G.E.L. Van den Berk, J.O. Groeneveld, J. van Dijk, K. Turkcan, M.J. Visser, et al.
Aortic Aneurysm and Orchitis due to Wegener's Granulomatosis.
Ann Vasc Surg., 23 (2009), pp. 786.e15-786.e19
[5]
T.J. Stillwell, R.A. DeRemee, T.J. McDonald, L.H. Weiland, D.E. Engen.
Prostatic involvement in Wegener's granulomatosis.
J Urol., 138 (1987), pp. 1251-1253
[6]
M.A. Alba, J. Moreno-Palacios, S. Beça, M.C. Cid.
Urologic and male genital manifestations of granulomatosis with polyangiitis.
Autoimmun Rev., 14 (2015), pp. 897-902
[7]
L. Suo, L.C. Perez, C.J. Finch.
Testicular granulomatous vasculitis mimicking testicular torsion in an anti-neutrophil cytoplasmic antibody-associated vasculitis patient.
SAGE Open Med Case Rep., 7 (2019),
[8]
P. Garlapati, Q. Ahmad.
Granulomatosis with Polyangiitis.
StatPearls, (2021),
[9]
F. Brimo, J. Lachapelle, J.I. Epstein.
Testicular vasculitis: a series of 19 cases.
Urology., 77 (2011), pp. 1043-1048
[10]
A.M. Malpas, R.Y. Ball, C. Mukhtyar, J.W. MacKay, M. Omer.
Testicular vasculitis: a diagnostic conundrum.
Oxf Med Case Reports., 2020 (2020), pp. omaa028
Copyright © 2022. Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Reumatología y Colegio Mexicano de Reumatología
Descargar PDF
Idiomas
Reumatología Clínica
Opciones de artículo
Herramientas
es en

¿Es usted profesional sanitario apto para prescribir o dispensar medicamentos?

Are you a health professional able to prescribe or dispense drugs?