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hasta ahora el &#250;nico reportado en la edad pedi&#225;trica&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Reporte de caso</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente femenino de 14 a&#241;os&#44; que presenta padecimiento de 2 semanas de evoluci&#243;n&#44; con edema de extremidades inferiores&#44; fotosensibilidad&#44; &#250;lceras orales&#44; cianosis&#44; p&#233;rdida de peso y fiebre&#44; con diagn&#243;stico de pielonefritis&#46; Persiste con la sintomatolog&#237;a&#44; y acude a nuestro hospital&#44; encontrando artritis&#44; ascitis&#44; palidez&#44; anemia de enfermedad cr&#243;nica&#44; plaquetas de 340&#46;000&#47;&#956;l&#44; linfocitos de 870&#47;&#956;l&#44; creatinina de 1&#44;66<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; urea de 164<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; BUN de 76<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#44; 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diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de pulm&#243;n encogido y p&#250;rpura trombocitop&#233;nica tromb&#243;tica &#40;PTT&#41;&#59; se aplica tratamiento con infusi&#243;n de plasma 30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; ciclofosfamida &#40;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>gr&#47;m<span class="elsevierStyleSup">2</span> s&#46;c&#46;&#47;mes&#41; y rituximab &#40;dosis total de 1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#44; dividido en 2 dosis quincenales&#41;&#46; A pesar del tratamiento&#44; persiste con ascitis meritoria de paracentesis&#44; presentando edema agudo pulmonar&#44; paso a fase <span class="elsevierStyleSmallCaps">III</span> de ventilaci&#243;n&#44; paro cardiorrespiratorio y falla renal aguda manejada con hemodi&#225;lisis&#46; Se extuba una semana despu&#233;s&#44; persistiendo con falla renal&#44; ascitis y PTT&#46; Recibe 5 sesiones de plasmaf&#233;resis&#44; remitiendo la PTT&#46; Debido a la ascitis refractaria &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; al derrame pleural persistente y a la USG con aumento de volumen de anexo izquierdo se sospecha s&#237;ndrome de Meigs&#44; con resultado de CA-125 elevado en 59<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&#46; Por laparotom&#237;a se descarta tumoraci&#243;n ov&#225;rica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; concluy&#233;ndose el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de Tjalma&#46; Por la ascitis refractaria se decide el manejo con esteroide intraperitoneal &#40;dexametasona 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#44; 2 dosis mensuales&#41;&#46; Se suspende la hemodi&#225;lisis 3 meses despu&#233;s&#46; La paciente cumpli&#243; el tratamiento con 12 ciclos mensuales de ciclofosfamida y descenso gradual del esteroide&#46; El tratamiento actual es con micofenolato de mofetilo 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;d&#237;a y prednisona 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#46; La &#250;ltima determinaci&#243;n de CA-125 ha sido de 23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml &#40;valor normal 0-35<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los marcadores tumorales son utilizados para detectar recurrencias&#44; para la evaluaci&#243;n de la respuesta al tratamiento o para el diagn&#243;stico&#46; El CA-125 es una glicoprote&#237;na inicialmente descrita por Bast en 1981&#44; que reaccionaba con c&#233;lulas epiteliales tumorales de c&#225;ncer de ovario&#46; Su uso como herramienta diagn&#243;stica es limitado&#44; ya que tambi&#233;n es expresado en la superficie de las c&#233;lulas derivadas del epitelio cel&#243;mico &#40;trompas de Falopio&#44; endometrio&#44; endoc&#233;rvix&#44; ovario&#44; pleura&#44; peritoneo y pericardio&#41;&#44; pulm&#243;n&#44; mama&#44; pr&#243;stata&#44; conjuntiva&#44; y ciertas citocinas como el factor de crecimiento del endotelio vascular &#40;VEFG&#41; y el factor de crecimiento de los fibroblastos &#40;FGF&#41; incrementan sus niveles al interactuar con las c&#233;lulas mesoteliales&#46; Su elevaci&#243;n est&#225; asociada a otras afecciones&#44; como embarazo temprano&#44; ascitis&#44; menstruaci&#243;n&#44; s&#237;ndrome nefr&#243;tico&#44; endometriosis&#44; leiomiomas&#44; falla cardiaca congestiva&#44; cirrosis&#44; LES y artritis reumatoide y tuberculosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;5-7</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los niveles elevados de CA-125 en LES son probablemente secundarios a la activaci&#243;n de las c&#233;lulas mesoteliales&#46; Citocinas como IL-1 e IFN-&#947; incrementan la expresi&#243;n de CA-125 en c&#233;lulas mesoteliales peritoneales humanas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4</span></a>&#46; Los niveles de VEGF est&#225;n elevados en pacientes con s&#237;ndrome nefr&#243;tico&#44; lo que puede explicar la elevaci&#243;n de CA-125<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;8</span></a>&#46; La <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a> muestra las caracter&#237;sticas de los casos reportados de s&#237;ndrome de Tjalma&#46; Moncayo et al&#46; midieron los niveles de CA-125 en 37 pacientes con LES y reportaron valores elevados en pacientes con actividad de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Szekanecz report&#243; elevaci&#243;n de CA-125 asociado con actividad de la enfermedad pero no con involucro renal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Esto contrasta con los resultados de Miret et al&#46;<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#44; que evaluaron los niveles s&#233;ricos de CA-125 en 59 pacientes con LES y su relaci&#243;n con actividad&#44; encontrando elevaci&#243;n en 3 de ellos&#44; 2 con actividad de la enfermedad y uno inactivo&#44; sin encontrar correlaci&#243;n con actividad&#44; pero s&#237; con el s&#237;ndrome nefr&#243;tico&#46; Yang et al&#46;<span class="elsevierStyleSup">6</span> realizaron un estudio en 156 pacientes con LES&#44; encontrando elevaci&#243;n de CA-125 en 48&#46; Comparado con pacientes con valor normal de CA-125&#44; aquellos con elevaci&#243;n de CA-125 ten&#237;an m&#225;s serositis &#40;37&#44;5&#37; vs&#46; 1&#44;9&#37;&#59; p<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0&#44;001&#41;&#44; afecci&#243;n pulmonar &#40;37&#44;5&#37; vs&#46; 12&#37;&#59; p<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0&#44;001&#41; y un valor elevado de SLEDAI &#40;p<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0&#44;007&#41;&#46; Realizando una curva ROC&#44; determinaron el &#225;rea bajo la curva para valorar la fuerza de la elevaci&#243;n de CA-125 en el diagn&#243;stico de serositis por LES&#46; El valor de corte identificado fue de 38<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml &#40;sensibilidad del 85&#37;&#44; especificidad del 75&#37;&#41;&#46; En 15 pacientes se repiti&#243; la determinaci&#243;n cuando la serositis se resolvi&#243;&#44; presentando valor normal en 14 pacientes y persistiendo elevado en uno<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Nuestra paciente present&#243; SLEDAI de 26&#44; complicaciones raras y severas&#44; ameritando terapia agresiva con ciclofosfamida&#44; rituximab y plasmaf&#233;resis&#46; Para la peritonitis refractaria se utiliz&#243; esteroide intraperitoneal &#40;dexametasona 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg mensual&#44; 2 dosis&#41;&#44; como lo reportado por Yemil Atisha &#40;Congreso Mexicano de Reumatolog&#237;a&#44; 2015&#41;&#46; En nuestro caso&#44; atribuimos la elevaci&#243;n de CA-125 a la presencia de actividad elevada de la enfermedad&#44; serositis refractaria&#44; falla cardiaca congestiva y s&#237;ndrome nefr&#243;tico&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de Tjalma es una asociaci&#243;n rara&#44; nunca antes reportada en la edad pedi&#225;trica&#44; y aunque la elevaci&#243;n de CA-125 requiere descartar c&#225;ncer&#44; siempre hay que valorar otras causas de elevaci&#243;n de CA-125&#44; como las mencionadas anteriormente&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas &#233;ticas del comit&#233; de experimentaci&#243;n humana responsable y de acuerdo con la Asociaci&#243;n M&#233;dica Mundial y la Declaraci&#243;n de Helsinki&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y&#47;o sujetos referidos en el art&#237;culo&#46; Este documento obra en poder del autor de correspondencia&#46;</p></span></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Conflicto de intereses</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tumor ov&#225;rico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamiento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Bes et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">TrombocitopeniaANA<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>anti-ADN &#43; C3 y C4 disminuidos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">91<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">3 pulsos de MPDPrednisona 1&#47;mg&#47;kg&#47;d&#237;aCiclofosfamida pulsos mensuales por 6 meses&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Bes y Soy<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">ArtritisDerrame peric&#225;rdicoLeucopenia&#44; linfopeniaANA<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>anti-ADN &#43; consumo de complemento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">233<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Esteroides oralesHidroxicloroquina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Lee et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">29&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">PancitopeniaCut&#225;neoANA<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>anti-ADN &#43; consumo de complementoDerrame peric&#225;rdico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">345<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Pulsos de esteroideHidroxicloroquina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Lee et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">54&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">ANA&#43;&#44; anti-ADN &#43; nefritisArtritisTrombocitop&#233;nicaConsumo de complemento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">344<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">MetilprednisolonaCiclofosfamida&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Ural et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">38&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Cut&#225;neoAnti-ADN<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>anti-Ro &#43; consumo de C3&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&#46;229<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">EsteroidesHidroxicloroquina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tjalma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">38&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">TrombocitopeniaS&#237;ndrome de SjogrenAnticuerpos antifosfol&#237;pidos&#43; &#43;EVC&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">887<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">EsteroidesAzatioprina&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Dalvi et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">56&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">ANA<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> anti-ADN &#43; leucopenia artritisConsumo de complementoDerrame peric&#225;rdico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">70<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Prednisona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;aMicofenolato mofetil&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Nuestro caso&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">14&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">&#43;&#47;&#43;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">ANA<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#43;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span> anti-ADN &#43; p&#250;rpura trombocitop&#233;nica tromb&#243;ticaS&#237;ndrome de pulm&#243;n encogidoNefritisArtritisConsumo de complementoDerrame peric&#225;rdico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">59<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI&#47;ml&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
                  \t\t\t\t\ttable-entry\n
                  \t\t\t\t  " align="left" valign="\n
                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">No&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 15. Núm. 5.
Páginas e41-e43 (septiembre - octubre 2019)
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Vol. 15. Núm. 5.
Páginas e41-e43 (septiembre - octubre 2019)
Caso clínico
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Síndrome de Tjalma (pseudo-pseudo Meigs) como manifestación inicial de lupus eritematoso sistémico de inicio juvenil
Tjalma syndrome (pseudo-pseudo Meigs’) as initial manifestation of juvenile-onset systemic lupus erythematosus
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Alfonso Ragnar Torres Jiméneza,
Autor para correspondencia
dr-poncho@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, Eunice Solís-Vallejoa, Adriana Ivonne Céspedes-Cruza, Maritza Zeferino Cruza, Edna Zoraida Rojas-Curielb, Berenice Sánchez-Jarac
a Reumatología Pediátrica, Hospital General, Centro Médico Nacional La Raza, IMSS, Ciudad de México, México
b Cirugía Oncológica Pediátrica, Hospital General, Centro Médico Nacional La Raza, IMSS, Ciudad de México, México
c Hematología Pediátrica, Hospital General, Centro Médico Nacional La Raza, IMSS, Ciudad de México, México
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Tabla 1. Características de los pacientes con síndrome de Tjalma
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El síndrome de Tjalma o pseudo-pseudo Meigs es una entidad clínica que se presenta con derrame pleural, ascitis y elevación de CA-125 sin asociación a tumor ovárico benigno o maligno en un paciente con lupus eritematoso sistémico (LES). Tjalma describió el primer caso de un paciente con LES, ascitis, derrame pleural y elevación de CA-125. Presentamos el primer caso en una paciente pediátrica de 14 años, que se presentó con ascitis y derrame pleural refractarios a tratamiento con elevación de CA-125, sin encontrar tumor ovárico, que ameritó manejo agresivo.

Palabras clave:
Síndrome de Tjalma
Pseudo-pseudo Meigs
Lupus eritematoso sistémico
CA-125
Abstract

Tjalma syndrome or pseudo-pseudo Meigs’ syndrome is a clinical condition characterized by pleural effusion, ascites and elevated CA-125 with no associated benign or malignant ovarian tumor in a patient with systemic lupus erythematosus (SLE). Tjalma described the first case of a patient with SLE, pleural effusion, ascites and elevated CA-125. We report the first case in a 14-year old patient who presented with ascites and pleural effusion refractory to treatment and elevated CA-125, in the absence of an ovarian tumor, that warranted aggressive management.

Keywords:
Tjalma syndrome
Pseudo-pseudo Meigs’
Systemic lupus erythematosus
CA-125
Texto completo
Introducción

La presencia de tumor ovárico (fibroma primario, tecoma, tumor de Brenner), derrame pleural y ascitis se denomina síndrome de Meigs. Cuando se asocian tumores diferentes a los originalmente descritos, se conoce como síndrome de pseudo-Meigs. Tjalma describió el síndrome de pseudo-pseudo Meigs como una entidad clínica que se presenta con derrame pleural, ascitis y elevación de CA-125, sin asociación a tumor ovárico benigno o maligno en pacientes con lupus eritematoso sistémico (LES)1-4. Presentamos el caso de una paciente de 14 años con síndrome de Tjalma, hasta ahora el único reportado en la edad pediátrica.

Reporte de caso

Paciente femenino de 14 años, que presenta padecimiento de 2 semanas de evolución, con edema de extremidades inferiores, fotosensibilidad, úlceras orales, cianosis, pérdida de peso y fiebre, con diagnóstico de pielonefritis. Persiste con la sintomatología, y acude a nuestro hospital, encontrando artritis, ascitis, palidez, anemia de enfermedad crónica, plaquetas de 340.000/μl, linfocitos de 870/μl, creatinina de 1,66mg/dl, urea de 164mg/dl, BUN de 76mg/dl, albúmina de 2,14g/dl, C3 de 53mg/dl, C4 de 3,9mg/dl, ANA homogéneo 1:160, anti-ADN >240, examen de orina con eritrocituria, cilindros, diagnosticándose LES con SLEDAI de 26. Se instaura tratamiento con pulsos de metilprednisolona (30mg/kg/día) 5 dosis, evolucionando con dificultad respiratoria y derrame pleural izquierdo. Persiste con fiebre, anemia, falla renal aguda, trombocitopenia, hipertensión arterial, alteraciones neuropsiquiátricas, frotis de sangre periférica con esquistocitos, hipomotilidad diafragmática izquierda en ultrasonografía (USG) torácica y pruebas de función respiratoria con patrón restrictivo severo, diagnóstico de síndrome de pulmón encogido y púrpura trombocitopénica trombótica (PTT); se aplica tratamiento con infusión de plasma 30ml/kg/día, ciclofosfamida (1gr/m2 s.c./mes) y rituximab (dosis total de 1,5g, dividido en 2 dosis quincenales). A pesar del tratamiento, persiste con ascitis meritoria de paracentesis, presentando edema agudo pulmonar, paso a fase III de ventilación, paro cardiorrespiratorio y falla renal aguda manejada con hemodiálisis. Se extuba una semana después, persistiendo con falla renal, ascitis y PTT. Recibe 5 sesiones de plasmaféresis, remitiendo la PTT. Debido a la ascitis refractaria (fig. 1), al derrame pleural persistente y a la USG con aumento de volumen de anexo izquierdo se sospecha síndrome de Meigs, con resultado de CA-125 elevado en 59UI/ml. Por laparotomía se descarta tumoración ovárica (fig. 2), concluyéndose el diagnóstico de síndrome de Tjalma. Por la ascitis refractaria se decide el manejo con esteroide intraperitoneal (dexametasona 12mg, 2 dosis mensuales). Se suspende la hemodiálisis 3 meses después. La paciente cumplió el tratamiento con 12 ciclos mensuales de ciclofosfamida y descenso gradual del esteroide. El tratamiento actual es con micofenolato de mofetilo 2g/día y prednisona 5mg/día. La última determinación de CA-125 ha sido de 23UI/ml (valor normal 0-35UI/ml).

Figura 1.

Ascitis masiva en la paciente.

(0.21MB).
Figura 2.

Laparotomía exploradora que muestra ovario izquierdo de características normales (*), sin características macroscópicas de tumor, asas intestinales edematosas y peritoneo con fragilidad capilar (flecha).

(0.19MB).
Discusión

Los marcadores tumorales son utilizados para detectar recurrencias, para la evaluación de la respuesta al tratamiento o para el diagnóstico. El CA-125 es una glicoproteína inicialmente descrita por Bast en 1981, que reaccionaba con células epiteliales tumorales de cáncer de ovario. Su uso como herramienta diagnóstica es limitado, ya que también es expresado en la superficie de las células derivadas del epitelio celómico (trompas de Falopio, endometrio, endocérvix, ovario, pleura, peritoneo y pericardio), pulmón, mama, próstata, conjuntiva, y ciertas citocinas como el factor de crecimiento del endotelio vascular (VEFG) y el factor de crecimiento de los fibroblastos (FGF) incrementan sus niveles al interactuar con las células mesoteliales. Su elevación está asociada a otras afecciones, como embarazo temprano, ascitis, menstruación, síndrome nefrótico, endometriosis, leiomiomas, falla cardiaca congestiva, cirrosis, LES y artritis reumatoide y tuberculosis2,5-7.

Los niveles elevados de CA-125 en LES son probablemente secundarios a la activación de las células mesoteliales. Citocinas como IL-1 e IFN-γ incrementan la expresión de CA-125 en células mesoteliales peritoneales humanas2,4. Los niveles de VEGF están elevados en pacientes con síndrome nefrótico, lo que puede explicar la elevación de CA-1251,8. La tabla 1 muestra las características de los casos reportados de síndrome de Tjalma. Moncayo et al. midieron los niveles de CA-125 en 37 pacientes con LES y reportaron valores elevados en pacientes con actividad de la enfermedad6. Szekanecz reportó elevación de CA-125 asociado con actividad de la enfermedad pero no con involucro renal6. Esto contrasta con los resultados de Miret et al.6, que evaluaron los niveles séricos de CA-125 en 59 pacientes con LES y su relación con actividad, encontrando elevación en 3 de ellos, 2 con actividad de la enfermedad y uno inactivo, sin encontrar correlación con actividad, pero sí con el síndrome nefrótico. Yang et al.6 realizaron un estudio en 156 pacientes con LES, encontrando elevación de CA-125 en 48. Comparado con pacientes con valor normal de CA-125, aquellos con elevación de CA-125 tenían más serositis (37,5% vs. 1,9%; p<0,001), afección pulmonar (37,5% vs. 12%; p<0,001) y un valor elevado de SLEDAI (p<0,007). Realizando una curva ROC, determinaron el área bajo la curva para valorar la fuerza de la elevación de CA-125 en el diagnóstico de serositis por LES. El valor de corte identificado fue de 38UI/ml (sensibilidad del 85%, especificidad del 75%). En 15 pacientes se repitió la determinación cuando la serositis se resolvió, presentando valor normal en 14 pacientes y persistiendo elevado en uno6. Nuestra paciente presentó SLEDAI de 26, complicaciones raras y severas, ameritando terapia agresiva con ciclofosfamida, rituximab y plasmaféresis. Para la peritonitis refractaria se utilizó esteroide intraperitoneal (dexametasona 12mg mensual, 2 dosis), como lo reportado por Yemil Atisha (Congreso Mexicano de Reumatología, 2015). En nuestro caso, atribuimos la elevación de CA-125 a la presencia de actividad elevada de la enfermedad, serositis refractaria, falla cardiaca congestiva y síndrome nefrótico.

Tabla 1.

Características de los pacientes con síndrome de Tjalma

Referencia  Edad (años)  Ascitis/derrame pleural  Manifestaciones de lupus  CA-125  Tumor ovárico  Tratamiento 
Bes et al.1  42  +/+  TrombocitopeniaANA+anti-ADN + C3 y C4 disminuidos  91UI/ml  No  3 pulsos de MPDPrednisona 1/mg/kg/díaCiclofosfamida pulsos mensuales por 6 meses 
Bes y Soy8  47  +/+  ArtritisDerrame pericárdicoLeucopenia, linfopeniaANA+anti-ADN + consumo de complemento  233UI/ml  No  Esteroides oralesHidroxicloroquina 
Lee et al.2  29  +/+  PancitopeniaCutáneoANA+anti-ADN + consumo de complementoDerrame pericárdico  345UI/ml  No  Pulsos de esteroideHidroxicloroquina 
Lee et al.2  54  +/+  ANA+, anti-ADN + nefritisArtritisTrombocitopénicaConsumo de complemento  344UI/ml  No  MetilprednisolonaCiclofosfamida 
Ural et al.5  38  +/+  CutáneoAnti-ADN+anti-Ro + consumo de C3  1.229UI/ml  No  EsteroidesHidroxicloroquina 
Tjalma3  38  +/+  TrombocitopeniaSíndrome de SjogrenAnticuerpos antifosfolípidos+ +EVC  887UI/ml  No  EsteroidesAzatioprina 
Dalvi et al.4  56  +/+  ANA+ anti-ADN + leucopenia artritisConsumo de complementoDerrame pericárdico  70UI/ml  No  Prednisona 1mg/kg/díaMicofenolato mofetil 
Nuestro caso  14  +/+  ANA+ anti-ADN + púrpura trombocitopénica trombóticaSíndrome de pulmón encogidoNefritisArtritisConsumo de complementoDerrame pericárdico  59UI/ml  No  Pulsos de esteroidePrednisona oral 1mg/kg/díaCiclofosfamidaRituximabPlasmaféresisEsteroide intraperitoneal 

El síndrome de Tjalma es una asociación rara, nunca antes reportada en la edad pediátrica, y aunque la elevación de CA-125 requiere descartar cáncer, siempre hay que valorar otras causas de elevación de CA-125, como las mencionadas anteriormente.

Responsabilidades éticasProtección de personas y animales

Los autores declaran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación humana responsable y de acuerdo con la Asociación Médica Mundial y la Declaración de Helsinki.

Confidencialidad de los datos

Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado

Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses

Sin conflicto de intereses.

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Copyright © 2017. Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Reumatología y Colegio Mexicano de Reumatología
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