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Bioqu&#237;micamente cursan con elevaci&#243;n de la elevaci&#243;n de creatinfosfocinasa &#40;CPK&#41;&#44; presencia de anticuerpo anticitos&#243;lico 50-nucleotidasa cN1A hasta en un 30&#37; de los casos&#44; que a pesar de no ser espec&#237;ficos se asocian con mayor gravedad y mortalidad&#44; y en la biopsia se observa un exudado inflamatorio endomisial con infiltraci&#243;n de c&#233;lulas inflamatorias en fibras musculares no necr&#243;ticas y vacuolas bordeadas por material citoplasm&#225;tico membranoso&#44; fibras atr&#243;ficas e inclusiones congof&#237;licas intra o extravacuolares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos a una paciente a la que se le diagnostic&#243; polimiositis &#40;PM&#41; por elevaci&#243;n de CPK&#44; anticuerpos AC-1 positivos&#44; electromiograf&#237;a &#40;EMG&#41; con patr&#243;n miop&#225;tico y biopsia muscular con infiltrado inflamatorio&#44; con poca respuesta al tratamiento esteroideo&#44; por lo que se tom&#243; una nueva biopsia que revel&#243; MCI&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Presentaci&#243;n del caso</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 82 a&#241;os de edad que a los 66 a&#241;os present&#243; dificultad para subir escaleras y deglutir&#44; disminuci&#243;n de fuerza muscular en cintura escapular y p&#233;lvica &#40;4&#47;5&#41;&#44; elevaci&#243;n de CPK y anticuerpos AC-1 positivos&#46; Posteriormente tambi&#233;n se realiz&#243; inmunoespecificidad anti Jo1 y fue negativo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Se realiz&#243; EMG con patr&#243;n miop&#225;tico y biopsia del m&#250;sculo deltoides izquierdo bajo consentimiento informado con infiltrado inflamatorio endomisial linfocitario&#46; Se le diagnostic&#243; PM y se instaur&#243; tratamiento con prednisona y metotrexato&#44; con posterior cambio a micofenolato mofetilo&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Evolucion&#243; negativamente con uso de bast&#243;n y silla de ruedas&#44; dificultad para extender los dedos de la mano izquierda&#44; atrofia de m&#250;sculos flexores largos de los dedos&#44; predominantemente el izquierdo&#44; y cu&#225;driceps&#46; De acuerdo con la evaluaci&#243;n muscular &#40;procedimientos manuales de pruebas musculares MMT8&#47;MMT26&#41; se encontr&#243; una puntuaci&#243;n de 116 de 150 y 194 de 260&#44; respectivamente&#44; a expensas del involucro de los m&#250;sculos distales&#46; La nueva biopsia muscular mostr&#243; infiltrado inflamatorio con vacuolas ribeteadas y se diagnostic&#243; MCI &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusi&#243;n</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este caso se caracteriz&#243; inicialmente por debilidad muscular sim&#233;trica y proximal&#44; disfagia y CPK elevada e infiltrado endomisial linfocitario&#44; caracter&#237;sticas de PM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Sin embargo&#44; la recurrencia de valores elevados de CPK&#44; el aumento de la debilidad muscular proximal y la afecci&#243;n distal&#44; la atrofia asim&#233;trica de los m&#250;sculos de las manos y cu&#225;driceps&#44; el empeoramiento de la disfagia y mala respuesta al tratamiento llev&#243; a sospecha de MCI<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Alamr et al&#46; informaron que el 14&#37; de 367 pacientes con MCI ten&#237;an una presentaci&#243;n at&#237;pica y de estos el 6&#37; de los pacientes comienzan con debilidad proximal del brazo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En una serie de casos cl&#237;nicos de MCI sin vacuolas ribeteadas en la biopsia&#44; se retras&#243; el diagn&#243;stico hasta ocho a&#241;os despu&#233;s del inicio de los s&#237;ntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#59; sin embargo&#44; estas pueden estar ausentes en 20&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; El imitador m&#225;s desafiante de MCI es la PM&#44; ya que la serolog&#237;a es similar y los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; son positivos en 15-19&#37; en MCI y 60&#37; en PM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Un estudio retrospectivo para comparar varios subtipos de miopat&#237;as inflamatorias no mostr&#243; una diferencia significativa entre PM y MCI en el seguimiento&#44; la duraci&#243;n de la enfermedad&#44; las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y los valores de CPK<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; De hecho&#44; actualmente la existencia de la PM se ha cuestionado&#44; al observarse que la mayor&#237;a de los pacientes a quienes le fue diagnosticada PM&#44; son reclasificados como s&#237;ndrome antisintetasa sin exantema&#44; miopat&#237;a necrosante inmunomediada o MCI con o sin vacuolas ribeteadas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;11</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El curso cl&#237;nico de esta paciente deja ver el reto que es el diagn&#243;stico diferencial entre la PM y MCI&#44; lo que conlleva al retraso en el diagn&#243;stico&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusi&#243;n</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evoluci&#243;n cl&#237;nica con afecci&#243;n muscular asim&#233;trica y la mala respuesta a inmunosupresores&#44; permiti&#243; replantear el diagn&#243;stico hacia una MCI&#44; con afecci&#243;n lentamente progresiva al igual que los cambios histopatol&#243;gicos en las biopsias musculares&#46; El tratamiento con corticoides e inmunosupresores no logr&#243; una detenci&#243;n de la progresi&#243;n de la enfermedad&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiaci&#243;n</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se requiri&#243; financiamiento externo&#46; Se usaron los recursos del Hospital de Especialidades Centro M&#233;dico Nacional&#44; La Raza&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Laboratorio basal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Valor de referencia&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hematocrito&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">40&#44;1&#37;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Leucocitos&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">4&#44;5&#8211;10 K&#47;UL&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Plaquetas&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">252 K&#47;UL&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">150&#8211;250 K&#47;UL&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Qu&#237;mica Sangu&#237;nea</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Creatinina quinasa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">936 UI&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">24&#8211;170 U&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Lactato deshidrogenasa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">867 UI&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">123&#8211;245 U&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Alanina transferasa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">61 U&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">13&#8211;40 U&#47;L&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Aspartato transferasa&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Caso clínico
Disponible online el 19 de septiembre de 2024
Miositis por cuerpos de inclusión: informe de un caso de diagnóstico tardío
Inclusion Body Myositis: A Late Diagnosis Case Report
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Deysi Andrea Hernández-Riveroa, Lisette Bazán-Rodríguezb, María del Pilar Cruz-Domínguezc, Gabriela Medinad, Ana Lilia Peralta Amaroe, Olga Vera-Lastrae,
Autor para correspondencia
olgavera62@yahoo.com.mx

Autor para correspondencia.
a División Académica Multidisciplinaria de Comalcalco. Universidad Juárez Autónoma de Tabasco, Comalcalco, Tabasco, México
b Departamento de Enfermedades Neuromusculares. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
c Dirección de Investigación y Educación. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
d Unidad de Investigación Traslacional. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
e Departamento de Medicina Interna. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
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Resumen

La miositis por cuerpos de inclusión es una miopatía inflamatoria idiopática caracterizada por debilidad muscular, disfagia y biopsia muscular con inflamación y vacuolas ribeteadas. Presentamos el caso de una paciente a la que se le diagnosticó polimiositis (PM) pero que, por falta de respuesta al tratamiento, se le realizó una nueva biopsia que reveló miositis por cuerpos de inclusión.

Palabras clave:
Miositis por cuerpos de inclusión
Miopatía inflamatoria idiopática
Debilidad muscular
Disfagia
Vacuolas ribeteadas
Abstract

Inclusion body myositis is a idiopathic inflammatory myopathy characterized by muscle weakness and dysphagia, with muscle biopsy showing inflammation and rimmed vacuoles. We present the case of a patient who was diagnosed with polymyositis but due to lack of response to treatment, a new biopsy revealed inclusion body myositis.

Keywords:
Inclusion body myositis
Idiopathic inflammatory myopathy
Muscle weakness
Dysphagia
Rimmed vacuoles

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