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Close-up 200× TMG, staining demonstrated muscle fibres of varying size, ballooning, aggregates of inflammatory cells with focal invasion of some muscle fibres, and substantial proliferation of connective tissue (A). Close-up 400× TMG, with obvious nuclear centralisation (arrow) (B). Close-up 400× MTG Vacuoles rimmed with granular material and filaments (star) classically observed in this pathology (C).</p> <p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Haematoxylin and eosin (H&E) staining. Close-up 100×, panoramic view of the biopsy displaying a major deviation from the general architecture, with enlarged spaces and substitution by connective tissue, fibre morphology with bulging and inflammatory infiltrate (D). 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Acercamiento 200× TMG, la tinción mostró fibras musculares de tamaño variable, abombamiento, agregados de células inflamatorias con invasión focal de algunas fibras musculares y una gran proliferación de tejido conectivo (A). Acercamiento a 400× TMG, con una evidente centralización nuclear (flecha) (B). Acercamiento 400× TMG Se observa vacuolas bordeadas con material granular y filamentos (estrella) clásicos de la patología (C).</p> <p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Tinción hematoxilina y eosina (H&E). 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Bioquímicamente cursan con elevación de la elevación de creatinfosfocinasa (CPK), presencia de anticuerpo anticitosólico 50-nucleotidasa cN1A hasta en un 30% de los casos, que a pesar de no ser específicos se asocian con mayor gravedad y mortalidad, y en la biopsia se observa un exudado inflamatorio endomisial con infiltración de células inflamatorias en fibras musculares no necróticas y vacuolas bordeadas por material citoplasmático membranoso, fibras atróficas e inclusiones congofílicas intra o extravacuolares<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Presentamos a una paciente a la que se le diagnosticó polimiositis (PM) por elevación de CPK, anticuerpos AC-1 positivos, electromiografía (EMG) con patrón miopático y biopsia muscular con infiltrado inflamatorio, con poca respuesta al tratamiento esteroideo, por lo que se tomó una nueva biopsia que reveló MCI.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Presentación del caso</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 82 años de edad que a los 66 años presentó dificultad para subir escaleras y deglutir, disminución de fuerza muscular en cintura escapular y pélvica (4/5), elevación de CPK y anticuerpos AC-1 positivos. Posteriormente también se realizó inmunoespecificidad anti Jo1 y fue negativo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>). Se realizó EMG con patrón miopático y biopsia del músculo deltoides izquierdo bajo consentimiento informado con infiltrado inflamatorio endomisial linfocitario. Se le diagnosticó PM y se instauró tratamiento con prednisona y metotrexato, con posterior cambio a micofenolato mofetilo.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Evolucionó negativamente con uso de bastón y silla de ruedas, dificultad para extender los dedos de la mano izquierda, atrofia de músculos flexores largos de los dedos, predominantemente el izquierdo, y cuádriceps. De acuerdo con la evaluación muscular (procedimientos manuales de pruebas musculares MMT8/MMT26) se encontró una puntuación de 116 de 150 y 194 de 260, respectivamente, a expensas del involucro de los músculos distales. 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Sin embargo, la recurrencia de valores elevados de CPK, el aumento de la debilidad muscular proximal y la afección distal, la atrofia asimétrica de los músculos de las manos y cuádriceps, el empeoramiento de la disfagia y mala respuesta al tratamiento llevó a sospecha de MCI<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Alamr et al. informaron que el 14% de 367 pacientes con MCI tenían una presentación atípica y de estos el 6% de los pacientes comienzan con debilidad proximal del brazo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. En una serie de casos clínicos de MCI sin vacuolas ribeteadas en la biopsia, se retrasó el diagnóstico hasta ocho años después del inicio de los síntomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>; sin embargo, estas pueden estar ausentes en 20% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. El imitador más desafiante de MCI es la PM, ya que la serología es similar y los anticuerpos antinucleares (ANA) son positivos en 15-19% en MCI y 60% en PM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. Un estudio retrospectivo para comparar varios subtipos de miopatías inflamatorias no mostró una diferencia significativa entre PM y MCI en el seguimiento, la duración de la enfermedad, las características clínicas y los valores de CPK<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>. De hecho, actualmente la existencia de la PM se ha cuestionado, al observarse que la mayoría de los pacientes a quienes le fue diagnosticada PM, son reclasificados como síndrome antisintetasa sin exantema, miopatía necrosante inmunomediada o MCI con o sin vacuolas ribeteadas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">3,11</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El curso clínico de esta paciente deja ver el reto que es el diagnóstico diferencial entre la PM y MCI, lo que conlleva al retraso en el diagnóstico.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evolución clínica con afección muscular asimétrica y la mala respuesta a inmunosupresores, permitió replantear el diagnóstico hacia una MCI, con afección lentamente progresiva al igual que los cambios histopatológicos en las biopsias musculares. El tratamiento con corticoides e inmunosupresores no logró una detención de la progresión de la enfermedad.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Financiación</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No se requirió financiamiento externo. Se usaron los recursos del Hospital de Especialidades Centro Médico Nacional, La Raza.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres2245538" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1878173" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres2245539" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1878172" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Presentación del caso" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Financiación" ] 9 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 10 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2024-05-03" "fechaAceptado" => "2024-07-05" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1878173" "palabras" => array:5 [ 0 => "Miositis por cuerpos de inclusión" 1 => "Miopatía inflamatoria idiopática" 2 => "Debilidad muscular" 3 => "Disfagia" 4 => "Vacuolas ribeteadas" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1878172" "palabras" => array:5 [ 0 => "Inclusion body myositis" 1 => "Idiopathic inflammatory myopathy" 2 => "Muscle weakness" 3 => "Dysphagia" 4 => "Rimmed vacuoles" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">La miositis por cuerpos de inclusión es una miopatía inflamatoria idiopática caracterizada por debilidad muscular, disfagia y biopsia muscular con inflamación y vacuolas ribeteadas. Presentamos el caso de una paciente a la que se le diagnosticó polimiositis (PM) pero que, por falta de respuesta al tratamiento, se le realizó una nueva biopsia que reveló miositis por cuerpos de inclusión.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Inclusion body myositis is a idiopathic inflammatory myopathy characterized by muscle weakness and dysphagia, with muscle biopsy showing inflammation and rimmed vacuoles. We present the case of a patient who was diagnosed with polymyositis but due to lack of response to treatment, a new biopsy revealed inclusion body myositis.</p></span>" ] ] "apendice" => array:1 [ 0 => array:1 [ "seccion" => array:1 [ 0 => array:4 [ "apendice" => "<p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><elsevierMultimedia ident="upi0005"></elsevierMultimedia></p>" "etiqueta" => "Anexo A" "titulo" => "Material adicional" "identificador" => "sec0035" ] ] ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 836 "Ancho" => 1742 "Tamanyo" => 171496 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Biopsia muscular del caso clínico.</p> <p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Tinción tricrómico modificado de Gomori (TMG). Acercamiento 200× TMG, la tinción mostró fibras musculares de tamaño variable, abombamiento, agregados de células inflamatorias con invasión focal de algunas fibras musculares y una gran proliferación de tejido conectivo (A). Acercamiento a 400× TMG, con una evidente centralización nuclear (flecha) (B). Acercamiento 400× TMG Se observa vacuolas bordeadas con material granular y filamentos (estrella) clásicos de la patología (C).</p> <p id="spar0025" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Tinción hematoxilina y eosina (H&E). Acercamiento 100×, vista panorámica de la biopsia donde se observa gran cambio en la arquitectura general, con aumento de los espacios y sustitución por tejido conectivo, morfología de las fibras con abombamiento e infiltrado inflamatorio (D), Acercamiento a 400× (H&E) muestra con más detalle el infiltrado inflamatorio que bordea a la fibra muscular (E) además de tejido conectivo abundante.</p>" ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "at1" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Laboratorio basal \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Resultado \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Valor de referencia \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " colspan="3" align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Biometría hemática</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hemoglobina \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">13,2 g/dL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">12-18 g/dL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Hematocrito \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">40,1% \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">37%–52% \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Leucocitos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">3,4 K/UL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">4,5–10 K/UL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Plaquetas \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">252 K/UL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">150–250 K/UL \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " colspan="3" align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Química Sanguínea</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Creatinina quinasa \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">936 UI/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">24–170 U/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Lactato deshidrogenasa \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">867 UI/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">123–245 U/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; 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entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>AC-1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1:1280 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1:80 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Anti-Jo \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">1;98 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="left" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab3659177.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0030" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Laboratorios basales de paciente con miositis por cuerpos de inclusión</p>" ] ] 2 => array:5 [ "identificador" => "upi0005" "tipo" => "MULTIMEDIAECOMPONENTE" "mostrarFloat" => false "mostrarDisplay" => true "Ecomponente" => array:2 [ "fichero" => "mmc1.pdf" "ficheroTamanyo" => 609162 ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:11 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0060" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Current classification and management of inflammatory myopathies" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "J. 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Caso clínico
Disponible online el 19 de septiembre de 2024
Miositis por cuerpos de inclusión: informe de un caso de diagnóstico tardío
Inclusion Body Myositis: A Late Diagnosis Case Report
Deysi Andrea Hernández-Riveroa, Lisette Bazán-Rodríguezb, María del Pilar Cruz-Domínguezc, Gabriela Medinad, Ana Lilia Peralta Amaroe, Olga Vera-Lastrae,
Autor para correspondencia
a División Académica Multidisciplinaria de Comalcalco. Universidad Juárez Autónoma de Tabasco, Comalcalco, Tabasco, México
b Departamento de Enfermedades Neuromusculares. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
c Dirección de Investigación y Educación. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
d Unidad de Investigación Traslacional. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México
e Departamento de Medicina Interna. Hospital de Especialidades «Dr. Antonio Fraga Mouret». Centro Médico Nacional «La Raza», Ciudad de México, México